= 증례보고 = 접수번호 : 09-06
안와골절정복술 후 발생한 점액낭종 2예
권영교⋅김윤덕
성균관대학교 의과대학 삼성서울병원 안과학교실
목적: 저자들은 안와골절정복술을 받고 수년 후 발생한 안구돌출을 주소로 내원한 환자에서 점액낭종을 경험하였기에 이를 보고하고자 한다.
증례요약: 5년 전 좌안 안와내벽 및 하벽골절 정복술을 받은 61세 남자 환자와 7년 전 좌안 안와 내벽골절 정복술을 받은 55세 남자 환자가 서서히 진행하는 안구돌출을 주소로 내원하였다. 전산화단층촬영에서 안와내벽에 인공삽입물을 둘러싼 조영증강을 보이지 않는 낭성 종괴가 발견되었다. 피부절개를 통하여 안와삽입물을 포함하여 낭종절제술을 시행하였으며 낭종에는 안와삽입물이 들어 있었다. 조직검사에서 낭종은 섬모를 가지고 있는 거짓중증상피세포로 둘러싸여 있어 점액낭종으로 진단하였다. 수술 후 안구돌출소 견은 사라졌으며 복시, 안구운동장애 등의 합병증도 발생하지 않았다.
결론: 인공삽입물을 이용하여 안와골절정복술을 받은 환자에서 수년 후 안구돌출이 발생하는 경우 점액낭종과 같이 늦게 발생하는 합병증도 염두에 두어야 할 것으로 생각한다.
<대한안과학회지 2009;50(4):612-617>
￭ 접 수 일: 2008년 9월 11일 ￭ 심사통과일: 2008년 11월 24일
￭ 통 신 저 자: 김 윤 덕
서울시 강남구 일원동 50 성균관대학교 삼성서울병원 안과 Tel: 02‐3410‐3561, Fax: 02‐3410‐0074 E-mail: [email protected]
* 본 논문의 요지는 2007년 대한안과학회 제97회 춘계학술대회에서 포스터로 발표되었음.
안와골절은 안와부위의 외상 후에 흔히 발생하며 복시, 외 안근의 운동장애, 안구함몰로 인한 시기능적 혹은 미용상의 문제를 초래한다. 안와골절정복술의 목적은 골절 틈새로 유 출된 조직을 들어 올리고 안와삽입물을 삽입하여 골절을 보 상하고, 안와를 안정화시켜 기능적, 해부학적 결손을 방지하 는 것이다. 안와골절정복술 후 발생할 수 있는 합병증으로 감 염, 구후출혈, 안운동 제한, 안구함몰 등이 있으며 삽입물에 의한 합병증으로는 삽입물의 탈출, 전위, 감염 등이 있고 드 물게 안와낭종이 발생할 수 있지만 대부분은 혈성낭종으로 점액낭종은 매우 드문 것으로 알려져 있다.
저자들은 안와골절정복술을 받은 환자가 수년 후 발 생한 안구돌출을 주소로 내원하여 점액낭종으로 진단된 2예를 경험하였기에 이를 보고하고자 한다.
증례보고
증례 1
61세 남자가 수개월 전부터 발생한 좌안 안구돌출을
주소로 내원하였다. 5년 전 외상으로 발생한 양안 안와내벽 및 좌안 안와하벽 골절로 좌안 안와하벽 및 내벽골절 정복술 받았으며 안와삽입물로는 안와하벽에 MEDPOR BARRIER Microplate Chan Sheet (23×32×2.3 mm), 안와내벽에 Supramid® (20×30×0.4 mm)를 이용하였다. 수술 후 복시나 안구함몰 등의 특별한 증상 없이 지내오던 중 좌안 안구돌출 이 내원 수개월 전 발생한 후 서서히 진행하였다. 안과검사에 서 양안의 교정시력은 1.0이었으며 안압은 우안 10 mmHg, 좌안 11 mmHg이었다. 동공반사는 정상이었고 안구돌출검사 (Hertel exophthalmometry)에서 우안 13 mm, 좌안 18 mm (Bar: 105 mm)로 좌안에 5 mm의 안구돌출소견을 보였다 (Fig. 1). 복시는 호소하지 않았으며 안구운동제한은 관찰되 지 않았다. 전산화단층촬영에서 좌측 안와의 내벽을 따라 바깥 쪽으로 돌출된 22×21×32 mm 크기의 조영증강이 되지 않는 낭성종괴가 관찰되었다(Fig. 2A, B). 자기공명영상에서 낭성 종괴는 T1, T2 강조영상에서 모두 고신호강도를 보이고 조영 증강은 없었으며 내부에 저신호강도를 보이는 띠모양분할선으 로 분리되어있는 소견이 관찰되었다(Fig. 2C, D).
Lynch 절개를 통하여 낭성종괴를 절제하였고 낭성종괴 의 내부에는 Supramid®가 들어있었다(Fig. 5A). 조직검사 에서 낭종은 섬모를 가지고 있는 거짓중층상피세포로 둘러 싸여 있어 점액낭종으로 진단하였다(Fig. 6A).
수술 10개월 후 시행한 교정시력은 우안 1.0, 좌안 0.9이 었고 안구돌출계 검사상 우안 14 mm, 좌안 14 mm (Bar:
105 mm)로 좌안 안구돌출은 사라졌다. 복시나 안구운동 장애는 나타나지 않았으며 정기적으로 경과관찰 중이다.
Figure 1. A 61-year-old man with a history of a medial orbital wall fracture repaired with an alloplastic implant 5 years earlier, presented with a several‐month history of left proptosis.
A B
C D
Figure 2. Axial (A) and coronal (B) orbit CT scans show a large cystic mass adjacent to the medial wall of the orbit. Axial (C) and coronal (D) MRI scans of the orbit show a large cystic mass that has high signal intensity in T1-, T2-weighted image.
Figure 3. A 55-year-old man with a history of a medial orbital wall fracture repaired with an alloplastic implant 7 years before, presented with a 5-year history of proptosis in the left eye.
A B
Figure 4.Pre‐ (A) and post‐contrast (B) orbit CT scans show a cystic mass adjacent to the medial wall of the orbit with no definite enhancement.
증례 2
55세 남자가 5년 전 발생 후 서서히 진행하는 좌안 안구 돌출을 주소로 내원하였다. 7년 전 교통사고 후 발생한 양 안 안와내벽 골절로 우안에 Supramid® (20×31×0.4 mm), 좌안에 Supramid® (22×32×0.4 mm)와 MEDPOR® Sheet (20×30×1.5 mm)를이용하여 양안 안와내벽 골절 정복술 을 받았다. 수술 후 복시나 안구함몰 등의 특별한 증상 없이 지내오던 중 좌안의 안구돌출이 내원 5년 전부터 서서히 진 행하였다. 안과검사에서 양안의 교정시력은 1.0이었으며 안 압은 우안 14 mmHg, 좌안 15 mmHg이었다. 동공반사는 정 상이었고 안구돌출검사(Hertel exophthalmometry)에서 우 안 18 mm, 좌안 23 mm (Bar: 112 mm)로 좌안에 5 mm의 안구돌출소견 보였으며 내측과 외측을 주시할 때 복시를 호 소하였다(Fig. 3). 전산화단층촬영에서 좌측 안와내벽을 따 라 바깥쪽으로 돌출된 경계가 잘 지워진 24×28×34 mm 크
기의 조영증강이 되지 않는 낭성종괴가 관찰되었다(Fig. 4).
Lynch 절개를 통하여 낭성종괴를 절제하였다. 낭성종괴 의 내부에는 초콜릿색의 점액이 있었으며 MEDPOR®Sheet 와 유착이 심했고 Supramid®가 들어있었다(Fig. 5B). 조직 검사에서 낭종은 섬모를 가지고 있는 거짓중층상피세포로 둘러싸여 있어 점액낭종으로 진단하였다(Fig. 6B).
수술 5개월 후 시행한 교정시력은 양안 1.0이었고 안구 돌출계 검사 상 우안 19 mm, 좌안 16 mm (Bar: 112 mm) 으로 좌안에 3 mm의 안구함몰이 관찰되었으며 복시는 호 소하지 않았다.
고 찰
안와골절의 수술적 치료는 감돈된 안와조직과 외안근을 자유롭게 하며 상당한 크기의 안와벽 결손이 있을 경우에 는 안와삽입물을 이용하여 본래의 해부학적 모습으로 복원
A B
Figure 5. The large cysts (A, B) surrounding the Supramid implant.
A B
Figure 6. Histopathology (A, B) of the cyst walls (hematoxylin and esoin stain: original magnification ×400). The wall of the cysts are lined with ciliated pseudostratified columnar epithelium.
시켜 주는 것이다. 이상적인 안와 삽입물은 결손부위에 튼 튼한 구조적인 지지를 제공하며, 주위조직과 반응이 없고, 주위조직에 고정이 되어야 하며, 모양을 만들기가 쉽고, 쉽 게 삽입할 수 있으며, 합병증이 적어야 한다.1,2저자들이 사 용한 Supramid®는 조직적합성이 뛰어나고, 가압멸균소독 이 가능하며, 모양 만들기가 쉽고 표면에 이물질이 잘 접착 되지 않는 장점이 있으며 요즘 많이 사용하는 MEDPOR®는 여러 두께가 있어 단순한 골절정복뿐만 아니라 안구함몰 교정시는 여러 개를 겹쳐 쓰거나 MEDPOR Enophthalmos Wedge implant 등을 삽입함으로써 안와용적의 증가효과도 기대할 수 있다.3
안와삽입물을 이용하여 안와골절정복술을 시행한 후 발 생하는 합병증 중 감염이 가장 흔하며 보통 수술 후 60일 이내에 발생한다.4 그 밖에 누형성, 인공삽입물 이동, 낭종 형성, 안구돌출, 실명 등의 합병증이 발생할 수 있으며2
Stewart et al4은 안와골절정복술을 시행받은 후 안구돌출 이 발생한 12예 중 8예에서 인공삽입물과 관련이 있었으며 그 원인으로는 삽입물 주변의 염증, 막의 출혈, 낭종형성 등 이 있다고 보고하였다. 또한 Morrison et al5은 Supramid® 를 이용하여 안와골절정복술을 시행한 후 12%에서 합병증 으로 인공삽입물을 제거하였으며 그 원인으로는 안와삽입 물 관련 감염이 57%로 가장 많았다고 보고하였다.
인공삽입물과 관련된 안와낭종의 대부분은 혈성낭종으로 알려져 있다.6 Gilhotra et al7은 인공삽입물을 사용한 안와 골절 수술 후 각각 5년, 14년, 15년, 18년이 지난 후 발생한 안와낭종 4예를 보고하였는데 낭종절제술 후 시행한 조직검 사에서 최근 또는 오래 전 발생한 것으로 보이는 출혈과 섬 유화 소견을 확인할 수 있었으며 안와삽입물을 둘러싸고 있 는 섬유성 막에서 얇은 혈관들이 터지면서 출혈이 발생한 것으로 해석하였다. 또한 Lee et al8은 Silastic을 이용하여
안와골절 교정술을 받은 후 안구돌출을 호소하는 2명의 환 자에서 안와낭종을 보고하였으며 모두 수술을 받은 후 수 년이 지난 다음에 발생하였으며 인공삽입물 주위의 섬유조 직 내부에서 출혈이 생겨 안구돌출이 생긴 경우이었다.
점액낭종은 부비동에서 발생하는 만성적이고 팽창적인 낭종성 병변으로 위중층섬모원주상피로 둘러싸여 있으며 기질 내에는 임파구, 형질세포, 중성구 및 호산구 등의 염증 세포의 침윤을 보이기도 한다. 점액낭종의 발생기전은 확실 하지 않으나 부비동의 배출구가 막혀서 발생하는 것으로 생각되며 배출구는 부비동의 이상이 없이 저절로 막히기도 하지만 외상이나 수술, 종양, 만성염증, 감염 등에 의하여 막히게 된다.9인공삽입물을 이용한 안와골절 교정술 후 발 생한 점액낭종은 안와골절을 수상 당했을 때나 정복술을 시행하는 도중 부비동에서 안와 내로 이식된 호흡상피의 증식에 의한 것으로 생각되어 지고 있다.9‐12Nkenke et al13은 16년 전 안와하벽골절 발생 후 수술적 치료를 받지 않은 환 자에서 발생한 점액낭종을 보고하면서 점액낭종이 안와골 절 교정술시 사용되는 인공삽입물과 독립적으로 발생할 수 있음을 보고한 바 있다. 안와에서 발생하는 점액낭종의 가 장 흔한 증상은 안구돌출이며 그 밖에 복시나 안구운동장 애, 안와주위통증, 안검하수 등이 발생할 수 있다.9 점액낭 종의 진단에서 방사선소견은 매우 중요한 역할을 하며 전 산화단층촬영에서 낭종의 범위와 골미란을 확인할 수 있고, 낭종 내에 균질하게 점액과 동일 밀도로 음영이 증가되어 있는 소견을 확인할 수 있으며, 무혈병변이므로 조영제에 의해 증가되지 않는다.9 자기공명영상에서 T1 강조영상은 낭종의 저신호강도를 T2 강조영상에서는 고신호강도를 보 이며 낭종이 두 부분으로 분리되어 있는 경우 각각 점액의 단백질 농도에 따라 다른 신호강도를 보일 수 있다.14,15 본 증례에서는 전산화단층촬영에서 균질한 음영의 조영증강 되지 않는 낭종을 확인할 수 있었으며 자기공명영상의 T1 강조영상에서 서로 다른 신호강도의 두 부분을 확인할 수 있었는데 고신호강도의 부분이 더 만성적이며 단백질을 많 이 포함하고 있음을 알려준다. 점액낭종을 치료하기 위하여 낭종의 완전한 절제가 필요하며 낭종 절제술 후에 약 7%에 서 점액낭종이 다시 재발할 수 있다.9,16
본 증례에서 안와골절정복술을 받고 합병증이 없이 지내던 중 수년 후 안구돌출이 발생하여 시행한 전산화단층촬영과 자기공명영상 결과 낭종을 발견하였으며 낭종을 절제한 후 조직검사에서 섬모거짓중층상피세포가 관찰되어 점액낭종
으로 진단하였다. 인공삽입물을 이용하여 안와골절정복술을 받은 환자에서 수년 후 안와낭종이 발생하는 경우 대부분은 혈성낭종이지만 점액낭종과 같이 드물게 발생하는 합병증도 염두에 두어야 할 것으로 생각한다.
참고문헌
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=ABSTRACT=
Two Cases of Mucocele After Orbital Fracture Repair
Young Kyo Kwun, MD, Yoon‐Duck Kim, MD
Department of Ophthalmology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea
Purpose: We report two cases of mucocele formation after medial orbital wall fracture repair with an alloplastic implant.
Case summary: A 61‐year‐old man with a history of a medial orbital wall fracture repaired with an alloplastic implant five years earlier presented with a several‐month history of left proptosis without diplopia, pain, or lid edema. A 55‐year‐old man with a history of a medial orbital wall fracture repaired with an alloplastic implant seven years prior, presented with a five‐year history of left proptosis with diplopia. Computed tomography (CT) scans revealed a large cyst on the orbital medial wall, which surrounded the alloplastic implant and had no definite enhancement. The patients underwent orbital surgery to remove both the cyst and implant. Histologic examination of the cyst revealed a capsule lined with ciliated pseudostratified columnar epithelium.
Both patients had an uncomplicated postoperative course with resolution of the proptosis.
Conclusions: For cases that present with late proptosis after orbital fracture repair, mucocele formation should be included in the differential diagnosis.
J Korean Ophthalmol Soc 2009;50(4):612-617 Key Words: Mucocele, Orbital fracture repair
Address reprint requests to Yoon-Duck Kim, MD
Department of Ophthalmology, Samsung Medical Center, Sungkyunkwan University School of Medicine
#50 Ilwon-dong, Gangnam-gu, Seoul 135-710, Korea
Tel: 82-2-3410-3561, Fax: 82-2-3410-0074, E-mail: [email protected]
