서 론
골종은 비강 및 부비동에서 발생하는 가장 흔한 양성 종 양으로 대부분 전두사골 부위에서 발생한다.1) 서서히 증 가하기 때문에 초기에는 별다른 증상이 없어 방사선 촬영 시 우연히 발견되는 경우가 많고,2) 진행된 경우에는 비질 환의 원인이 되거나 안구 돌출, 안구 운동 장애, 시야 장 애 등의 안증상이나 수막염 또는 뇌척수액 누출 등의 두 개내 침범으로 인한 증상을 야기할 수도 있다. 치료는 증 상이 있는 경우 완전 절제가 원칙으로 크기 및 위치에 따 라 접근 방법이 달라질 수 있으며, 추가적 문제가 발생하 지 않도록 조심스럽게 접근해야 한다. 저자들은 시야 장 애를 주소로 내원 후 두개저와 좌측 안와를 침범한 거대 사골동 골종으로 진단받은 환자에서 부비동 내시경 수술 과 두개 외측 접근법으로 안전하게 치료하였기에 문헌 고 찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
21세 남자 환자가 3년 전 발생한 좌측 시야 장애를 주 소로 내원하였다. 당시 타병원 안과에서 검사를 시행하였 으나, 시력이 정상이고 특별한 이상 없다 하여 치료 없이 경과 관찰하였다. 그러나 증상 호전되지 않아 타병원에서 뇌 자기공명영상(Brain MRI) 촬영을 시행하였고 좌측 사 골동 종괴 소견이 관찰되어 본원으로 의뢰되었다.
내원시 코막힘, 비출혈, 두통, 비루 등의 다른 동반 증 상은 없었고 과거력상 특이질환도 없었다.
비내시경 검사상 좌측 중비도로 돌출되어 있는 흰색의 단단한 종괴가 관찰되었다(Fig. 1). 안과 검사에서 시력은
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두개저 및 안와 침범 거대 사골동 골종 1예
동아대학교 의과대학 이비인후 두경부외과학교실,1 병리학교실 2
강기근
1
·배우용1
·김수진2
A Case of the Huge Ethmoid Osteoma Involving the Skull Base and Orbit
Gi Geun Kang, MD
1, Woo Yong Bae, MD
1and Soo-Jin Kim, MD
21
Department of Otolaryngology-Head and Neck Surgery,
2Pathology, Dong-A University College of Medicine, Busan, Korea
ABSTRACT
Osteoma is a slow-growing benign tumor that consists of mature or cancellous bone. It most commonly occurs in the frontoethmoidal area of the paranasal sinus and is usually asymptomatic. Surgical excision is necessary for osteoma, which causes symptoms such as headache, nasal obstruction, facial asymmetry, and visual disturbance.
Surgical approaches should also be considered depending on the size and location of the osteoma, in order to re- duce intracranial and orbital complications. We recently treated a huge frontoethmoid osteoma involving the skull base and orbit, which was removed via endoscopic sinus surgery and a combined extracranial approach. Herein, we report this case with a review of the relevant literature.
KEY WORDS : Huge Osteoma·Skull Base·Endoscopic Sinus Surgery·Bicoronal Approach.
논문접수일 : 2014년 1월 16일 / 심사완료일 : 2014년 3월 28일 교신저자 : 배우용, 602-715 부산광역시 서구 동대신동 3가 1번지 동아대학교 의과대학 이비인후과학교실
전 화 : (051) 240-5428 · 전 송 : (051) 253-0712 E-mail : [email protected]
Fig. 1. Preoperative endo- scopic finding. A whitish mass(☆) filling the left mid- dle meatus. (S : Septum, MT : Middle turbinate, LW : Lateral wall)
S
MT
LW
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정상이고 복시는 없었으며, 좌측 안구는 약간 앞으로 돌 출되어 있었으나 다른 이상 소견은 관찰되지 않았다.
부비동 전산화 단층촬영을 시행하였으며, 좌측 사골동 에서 위로는 두개저, 외측면으로는 안와 내측을 침범한 3.2×3.7 cm가량의 거대 사골동 골성 종괴 소견이 관찰 되었다. 종괴는 사골동 천장과 전두동에 위치하여 비중 격 부위가 맞닿아 있었고, 반대측 사골동으로의 침범 소 견은 관찰되지 않았다(Fig. 2). 자기공명 영상촬영에서는 T1, T2에서 불균질한 저신호 강도를 보이는 종괴를 확인 할 수 있었다(Fig. 3). 술 중 두개 내 또는 안구 합병증의 가능성을 최소화 하기 위해 먼저 부비동 내시경 수술을 시 행하여 종괴의 크기를 줄이기로 하였으며, 관상 접근법을 이용한 신경외과와 안와 접근법을 이용한 안과와 합동 수 술을 계획하였다.
수술은 전신 마취하에 시행하였고, 종괴의 전하부를 노 출시키기 위해 구상돌기와 사골포를 먼저 제거하였다. 중 비갑개 전단부까지 확장된 골종을 확인 후 이과용 절삭 기구(cutting burr)로 골종의 약 1/2 가량을 제거하였으 며, 두개저 및 안와골 부착 부위까지 노출시키고 내측 비 중격 및 비골 부착 부위를 분리하였다. 이 후 신경외과에 서 관상 접근법을 시행 후 전두동으로 접근하였으며, 사 골동 천장에서 기원한 단단한 골성 종괴를 확인한 후, 기 시부를 드릴로 갈아내어 종괴의 위쪽 부착 부위를 분리시 켰다. 골종의 안와 내 침범으로 인한 안구 합병증의 주의
를 위하여 안과와도 합동 수술을 계획하였으나, 신경외과 에서 위쪽 경계를 분리한 후 안와 내 병변이 자연스럽게 떨어지며 제거되었다. 종괴는 경계가 뚜렷하였고, 안와의 골성 부위는 없었지만 골막이 온전하게 유지되어 있었다.
종물은 시신경이나 외안근 손상 없이 안전하게 제거되었 으며, 안와 내 구조물의 손상이 없는 것을 확인하고 전두 동 모상건막 피판(galea aponeutic flap)으로 결손부를 재건 후 수술을 마무리하였다.
병리조직학적검사상 성숙한 층판골의 두터운 섬유주로 구성된 치밀골 소견이 확인되어 상아양 골종으로 진단되 었다(Fig. 4). 환자는 술 후 6개월째 외래 경과 관찰 중으 로 비내시경 소견상 재발 없이 정상적인 점막 소견을 보 였으며(Fig. 5), 술 전 호소하였던 시야 장애는 호전되었 다. 이 외 술 후 출혈이나 비척수액 비루, 시력 저하 등의 다른 합병증은 호소하지 않았다.
고 찰
골종은 막성골 내부나 그 주변부에 발생하는 치밀골 또 는 해면골의 양성 종양으로,3) 뼈의 성장에 따라 서서히 자 라는 특성을 가진다.4) 주로 20대와 40대에서 호발하며, 남자에서 여자보다 2배 정도 높은 빈도로 발생한다.5) 두 경부 영역에 발생하는 골종의 경우 상악, 하악골보다는
Fig. 2. Preoperative CT scan. An Axial and Coronal CT scan show a bony density mass in the left ethmoid sinus, extending superiorly to the base of the skull and laterally to the left orbit
Fig. 4. Microscopic finding. The central dense and compact bone mass consists of thick trabecule of mature lamellar bone, which is consistent histological features of osteoma (H&E, x50).
Fig. 5. Postoperative endoscopic finding. No evidence of recur- rence of osteoma and clear mucosal lining in nasal cavity.
A B
Fig. 3. Preoperative MRI scan. Axial T1WI(A), T2WI(B) and sagittal T2WI(C) MRI scan show a well-defined expansile mass in the left ethmoid sinus. The heterogenous enhanced mass enchroaches left orbital space deviating medial rectus muscle and left optic nerve.
A B C
강기근 등 : 거대 사골동 골종
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두개골을 이루는 뼈에 잘 발생하고, 부비동에서는 전두동 이 가장 흔한 호발 부위로, 사골동, 상악동, 접협동 순서 로 많이 발생한다.
발생기전은 아직 논란이 되고 있으나, 연골내화골 조직 의 사골동과 막화골 조직의 전두동 경계부에서 태생학적 기원이 다른 성분이 서로 접하면서 접촉면 사이에서 골종 이 형성된다는 태생설, 골아세포가 감염에 의해 자극되고 국소 염증 반응을 일으킨 후 칼슘 침착과 골화가 형성된다 는 감염설, 외상으로 인해 섬유성 골막염이나 골종이 형 성된다는 외상설 등의 가설이 제시되고 있다.6)
골종은 대부분 무증상으로 크기가 증가하여 주위 조직 을 압박하거나 2차 감염에 의한 염증성 변화가 생긴 후 증 상을 나타나게 된다. 침범 부위에 따라서 두통, 안면통, 안구통 등을 호소할 수 있고, 비강으로 자란 골종인 경우 편측성 비루, 비폐색, 비출혈 등이 발생한다. 안와 침범 을 한 골종의 경우는 안구 돌출, 안구운동장애, 복시, 토 안 등의 안과적 증상을 호소할 수 있다. 본 증례의 경우는 기시부가 사골동 천정부로 외상이나 감염의 증거가 없는, 전두사골동 경계면에서 발생한 골종으로 생각되며, 처음 에는 특별한 증상 없이 지내다가 성장기 이후까지 자라서 점차 안와 침범으로 인한 시력 장애가 발생한 후 자기공 명영상 촬영검사상 우연히 발견된 경우이다.
초기에는 크기가 작아 증상을 호소하지 않기 때문에 진 단이 쉽지 않고 단순 방사선 촬영이나 전산화 단층촬영 등으로 우연히 발견된다. 방사선 촬영상 방사선 투과도가 낮은 병변으로 확인되며, 조직검사를 통해 다른 질환들과 감별하여 진단할 수 있다. 자기공명영상의 경우 T1, T2 강조 영상에서 모두 균질한 저신호 강도를 보여 비특이적 이나, 유골 골종의 경우T1 강도 영상에서 중등도 신호 강 도, T2 강조 영상에서 고신호 강도를 보여 감별 진단을 내 리는데 도움이 될 수 있다.7) 감별 진단이 필요한 질환으 로는 유골 골종, 골화성 섬유종, 골염증성 병성(osteitis deformans), 섬유성 골형성증, 골모세포종, 거대세포동, 골육종, 기형종, 지방종 등이 있으며, 소장폴립, 골종, 피 부종양, 우성유전의 특징을 가지는 Gardner 증후군에서 는 안구 골종의 유무를 확인해보아야 한다.8)
조직학적 분류는 Brunner 등은 조직학적으로 비교적 연한 해면질형(cancellous), 단단한 상아질형 또는 치밀 형(ivory or compact), 그리고 혼합형(mixed)으로 구분 하였고,9) Fu 등은 상아양(ivory) 골종, 성숙(mature) 골 종, 섬유성 골종으로 분류하였다.8) 상아양 골종은 현미경 소견상 섬유 조직이 매우 적고 치밀하고 단단한 층판골로 이루어졌으며, 성숙 골종은 상아양 골종보다 층판골이 적 고 더 많은 섬유조직을 가진 해면골에 가깝다. 섬유성 골
종은 가장 미숙한 형태로 성숙된 층판골이 존재하나 다량 의 섬유조직의 간질도 있으며, 골아세포와 파골세포가 존 재하였다. 본 증례의 경우 수술 후 시행한 병리조직검사 상 섬유 조직이 적고 치밀하고 단단한 층판골로 구성되어 있어, 상아양 골종에 합당한 소견으로 확인되었다.
골종의 치료는 아직 논란이 많으나 우선 주기적인 경 과 관찰을 시행하고, 증상이 있을 때는 수술적 완전 제거 가 원칙이다. 원인 불명의 두통, 재발성 부비동염, 안증 상, 중추 신경계 증상 등이 이에 해당하고 부비동의 범위 를 넘어서 팽창하는 경우, 전두동의 입구에 위치하거나 50%이상 증가할 경우, 비전두관의 폐쇄, 크기에 관계없 이 모든 접형동 골종의 경우에도 수술적 치료의 적응증에 해당한다.10) 수술 방법은 위치 및 크기, 주변 조직과의 관 계에 따라 달라질 수 있다. 비강이나 사골동 내의 골종에 서 크기가 작거나, 주위 침범이 적은 경우는 비내시경과 드릴 등을 이용하여 적절하게 제거할 수 있고, 입원 기간 의 단축, 빠른 회복 및 미용상의 문제 등에서 이점을 가 질 수 있다.11) 전두사골동의 거대 골종에서는 측비절개술 (lateral rhinotomy incision)이나 안와를 통한 제거, 골 성형피판술(osteoplastic frontal flap technique)이 대 표적인 술식이며,12) 사상판(cribriform plate)이나 사골 와(fovea ethmoidalis)를 침범한 경우는 두개안면접근법 (cranio-facial approach)을 시행하여야 한다.
과거에는 비외 접근법을 이용한 부비동 골종 제거술이 주로 이용되어 왔다면, 최근에는 내시경 수술의 발달로 인해 비내 접근법을 이용한 시도가 증가하고 있다. Mi- man 등과 Naraghi와 Kashfi는 거대 골종에서 내시경을 이용하여 치료한 증례를 보고하였으며,13) 14) 골종이 3cm 이상의 경우, 일측성 병변이나 공간을 확보할 수 있는 경 우에는 내시경 수술을 하도록 권유하였다. 이 후 국내에 서는Jung 등이 양측 전두동을 침범한 거대 골종을 내시 경하 Modified Lothrop을 이용하여 치료한 증례를 보고 하였다.15) 본 증례의 경우 3 cm 이상의 일측성 거대 전두 사골동 골종에 해당하지만, 병변이 사상판과 사골와를 침 범하였고 기시부가 두개저와 맞닿아 있었다. 또한 병변이 전두동 입구에 위치하고 부비동의 범위를 넘어 안와로 팽 창하여 안증상을 나타내고 있어 수술 후 재발이나 합병증 을 줄이기 위해 두개 외측 접근법을 함께 시행하였다. 골 종이 불완전하게 제거된 경우에는 재발의 원인이 될 수 있 어 완전히 제거해야 하며 수술 후 추적관찰이 필요하다.
앞으로는 네비게이션 시스템의 발달로 술 중 주변 구조 물에 대한 세밀한 감시가 가능하다는 점을 이용한다면 주 변 구조물에 대한 침범이 있을 경우에도 좀 더 안전하게 수술을 진행할 수 있는 장점이 있으며, 거대 전두사골동
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골종에서도 비내 접근법을 단독으로 시행하는 수술적 치 료가 가능할 것으로 기대된다.
중심 단어 : 거대 골종·두개저·부비동 내시경 수술·
관상 접근법.
저자역할(Author Contributions)
강기근, 배우용, 김수진은 본 연구에서 모든 자료에 접근할 수 있으며 자료의 완전성과 자료 분석의 정확성에 책임을 지고 있습니다. 연구 기획 : 강기근, 배우용. 자료 해석 및 분석 : 배우용, 김수진. 논문초안 : 강기근. 논문수정 : 강기근, 배우용. 연구 총괄 : 배우용.
REfEREnCES
1) Eller R SM. Common fibro-osseous lesions of the paranasal si- nuses. Otolarygol Clin North Am 2006;39:585-600.
2) Montgomery W, Singer M, Hamaker R. The tumors of the nose and paranasal sinuses. In: Ballenger JJ, editor. Disease of the Nose, Throat, Ear, Head and Neck. 13th ed. Philadelphia: Lead &
Febiger;1985.p252-3.
3) Richanrds HE, Strider JW, Short SG. Large peripheral osteoma arising from the genial tubercle area. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1986;61:268-71.
4) Koivunen P, Lopponen H, Fors AP, Jokinen K. The growth rate of osteomas of the paranasal sinuses. Clin Otolaryngol 1997;111-4.
5) Atallah N, Jay MM. Osteomas of the paranasal sinuses. J Laryn- gol Otol 1991;95:291-304.
6) Stamm AC, Watashi CH, Malheiros PF, Harker LA, Pignatari SSN.
Microendoscopic surgery of benign sino-nasal tumors. In: Stamm AC, Draf W, editors. Micro-endoscopic surgery of the paranasal sinuses and the skull base. 1st ed. Springer;2000.p.509.
7) Greenspan A. Benign bone-forming lesions: Osteoma, osteoid osteoma, and osteoblastoma. Clinical, imaging, pathologic, and differential considerations. Skeletal Radiol 1993;22(7):485-500.
8) Fu YS, Perzin KH. Nonepithelial tumors of the nasal cavity, paranasal sinuses and nasopharynx. A clinicopathologic study:
II. Osseous and fibro-osseous lesions, including osteoma, fibrous dsplasia, ossifying firoma, osteoblastoma, giant cell tumor, and osteosarcoma. Cancer 1974;33:1289-305.
9) Brunner HS, Spiesman IC. Osteoma of the frontal and ethmoid sinus. Ann Otol Rhinol Laryngol 1948;57:717-37.
10) Savic DL, Djeric DR. Indication for the surgical treatment of osteomas of the frontal and ethmoid sinuses. Clin Otolaryngol 1990;15:397-404.
11) Dhong HJ, Kim HY, Chung SK. Endoscopic management of be- nign tumors of the nose and paranasal sinuses. Korean J Otolar- yngol 1998;41:869-900.
12) Yang CM, Won NK, Lee KO, Lee SW. A case of osteoma of the frontal sinus. Korean J Otolaryngol 1991;34:1328-31.
13) Miman MC, Bayindir T, Akarcay M, Erdem T, Selimoglu E. En- doscopic removal technique of a huge ethmoido-orbital osteoma.
J Craniofac Surg 2009;20(5):1403-6.
14) Naraghi M, Kashfi A. Endonasal endoscopic resection of ethmoi- do-orbital osteoma compressing the optic nerve. Am J Otolaryn- gol 2003;24(6):408-12.
15) Chung SW, Chung YJ. Resection of Impacted Bilateral Huge Frontal Osteoma Via Endoscopic Modified Lothrop Approach.
Korean J Otolaryngol 2010;53:661-4