대한소화기학회지 2002;40:414-418
서 론
19)췌장 가성낭종은 급성 췌장염이나 췌장의 손상으로 췌장 이나 주위 조직이 자기소화(autodigestion)되어 괴사성 조직 파편이 모이게 되는 질환으로 대개 췌장내 혹은 주위 조직 에서 발생한다.1 종격동에서 발생하는 경우는 매우 드물어 국내에서 4예가 보고되었고,2-5 세계적으로도 100예 정도가 보고되었을 뿐이다.1,6,7 임상증상으로 상복부 동통, 흉통, 빈 호흡과 호흡 곤란, 체중 감소가 나타난다.1 이외에 드물지 만 흉막 삼출, 식도 압박에 기인한 연하 곤란,6 울혈성 심부
접수: 2002년 7월 27일, 승인: 2002년 10월 10일 연락처: 채현석, 480-130, 경기도 의정부시 금오동 65-1
의정부 성모병원 내과
Tel: (031) 820-3000, Fax: (031) 847-2719 E-mail: chs@catholic.ac.kr
전이 발생할 수 있다.7 치료로는 외과적 배액술이 가장 효 과적이나,1 크기가 작은 경우 드물게 자연 소실될 수 있으 며, somatostatin 유사체인 octreotide를 이용한 보존적인 요 법으로 호전될 수 있다.8 또한 최근에는 내시경적 경유두 스텐트삽입술이나9 경간 경횡격막 카테터배액술로 호전 된20)예들이 보고 되고 있다.10
저자들은 객혈과 상복부 동통을 주소로 내원한 25세 남자 환자에서 흉부 및 복부 전산화단층촬영에서 폐렴을 동반한 종격동내 췌장 가성낭종을 진단하고 octreotide 와 비경구영양법을 이용한 보존적인 요법으로 호전을
Correspondence to: Hiun Suk Chae, M.D.
Departments of Internal Medicine, Catholic University College of Medicine
65-1 Geumo-dong, Uijeongbu-si, Gyeonggi-do 480-130, Korea Tel: +82-31-820-3000, Fax: +82-31-847-2719
E-mail: chs@catholic.ac.kr
폐렴을 동반한 종격동내 췌장 가성낭종 1예
가톨릭대학교 의과대학 내과학교실, 방사선과학교실*
남관우․채현석․김해림․곽승기․이무현․이보인․조영석․김성수 한석원․이창돈․최규용․정인식․선희식․송선화*
A Case of Mediastinal Pancreatic Pseudocyst Presenting with Pneumonia
Kwan Woo Nam, M.D., Hiun Suk Chae, M.D., Hae Rim Kim, M.D., Seung Ki Kwok, M.D., Moo Hyun Lee, M.D., Bo In Lee, M.D., Young Seok Cho, M.D., Sung Soo Kim, M.D.,
Sok Won Han, M.D., Chang Don Lee, M.D., Kyu Yong Choi, M.D., In Sik Chung, M.D., Hee Sik Sun, M.D., and Sun Hwa Song, M.D.*
Departments of Internal Medicine and Radiology*, College of Medicine, The Catholic University of Korea, Seoul, Korea
Pancreatic pseudocyst is a complication of acute pancreatitis. It usually develops in or around the pancreas, but rarely involves extra-abdominal organs. Mediastinal pancreatic pseudocyst is extremely rare among the complications of pancreatitis. Sometimes spontaneous regression may occur and surgical drainage is the most effective treatment method. However, a supportive therapy with octrotide has been reported to be effective in some cases. We experienced a case of mediastinal pancreatic pseudocyst presenting with pneumonia in a 25-year-old male patient.
It was found on chest and abdominal computed tomography. He was successfully treated by the supportive octreotide therapy. (Korean J Gastroenterol 2002;40:414-418)
Key Words: Pancreatic pseudocyst; Mediastinum; Pneumonia; Octreotide
남관우 외 13인. 폐렴을 동반한 종격동내 췌장 가성낭종 1예 415
보인 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
25세 남자 환자가 내원 15일 전부터 발생한 간헐적인 소 량의 객혈과 상복부 동통을 주소로 응급실에 내원하였다.
환자는 1년 전 결핵성 흉막염을 진단받고 6개월간 항결핵 제를 복용하였다. 환자는 내원 15일 전부터 기침과 가래에 동반하여 소량의 객혈이 있었으며, 누우면 더 심해지는 지 속적인 상복부 동통이 있었다. 내원 2일 전부터 객혈이 다 소 심해지고, 발열이 동반되어 내원하였다. 사회력에서 7년 간 매일 소주 2병 이상씩 마신 음주력이 있었고, 가족력에 서 특이 사항은 없었다. 내원 당시 혈압 100/60 mmHg, 분 당 맥박 84회, 분당 호흡 22회, 체온은 38.2℃였으며, 급성 병색을 보였다. 흉부 청진에서 좌측 하부 폐야에 호흡음이 감소되었으며, 라음이 들렸다. 복부 촉진에서 종괴는 만져 지지 않았고, 심와부에 압통이 있었으며, 장음은 감소해 있 었다. 말초혈액검사에서 백혈구 9,000/mm3, 혈색소 13.1 g/dL, 헤마토크릿 39.8%, 혈소판 245,000/mm3였으며, 혈청 생화학검사에서 혈당 86 mg/dL, BUN 12.5 mg/dL, 크레아 티닌 0.75 mg/dL, 총 단백 6.5 g/dL, 알부민 3.8 g/dL, AST 21 IU/L, ALT 30 IU/L, 총 빌리루빈 1.5 mg/dL, 알칼리성 포스파타제 185 IU/L, 아밀라제 214 IU/L(정상 160 이하) 였고, 혈청 전해질은 정상이었다. 추가로 시행한 검사에서 아밀라제는 379 IU/L로 증가하였고 이후 추적검사에서 527 IU/L로 증가하였다. 혈청 리파제는 1670 U/L(정상 190 이하)였고, 요생화학적 검사에서 요아밀라제는 4235 IU/L (정상 400 이하)였다. 연속으로 시행한 객담도말검사에서 결핵균 음성이었고 객담세포진검사도 정상이었으며 객담 배양검사, 혈액배양 검사, 요배양검사에서 자라는 세균은 없었다.
Fig. 1. Chest x-ray findings. (A) On admission, it shows pneu- monic infiltration in the left lower lung field. (B) At 3 weeks after admission, it shows much regression of the previously noted pneumonia, but a small amount of left pleural effusion is newly noted.
방사선학적 소견으로는 단순흉부X-선 사진에서 좌측 하 부 폐야에 폐렴 침윤 소견이 보였으며(Fig. 1A) 흉부 전산 화단층촬영에서 좌상엽 설상 분지에 폐렴성 경결 소견이 보였고, 종격동내에 식도 원위부를 따라 3.0 cm 크기의 얇 은 피막을 갖는 낭종성 종괴가 관찰되었으며(Fig. 2), 식 도 열공을 통해 췌장 체부까지 10 cm 길이로 연결된 소견 이 관찰되었다. 또한 복부 전산화단층촬영에서 췌장 체부 와 미부에 미만성 위축 소견과 비장 정맥의 폐쇄, 비장주 위 정맥과 위 주위 정맥의 심한 확장 소견이 관찰되었다 (Fig. 3).
Fig. 2. Abdomen and chest CT on admission. (A) It shows the transitional region from a suprapancreatic pseudocyst to a medi- astinal pseudocyst. (B) It is a higher level cut than that of picture A.
(C) A 3 cm sized mediastinal pseudocyst and mediastinitis is shown in the middle mediastinum. (D) There is mediastinitis and pneumonic consolidation in the lingular division.
Fig. 3. Abdominal CT on admission. (A) It shows diffuse atrophy of the pancreatic body and tail portions. Tortuous dilated pancreatic duct is also noted. (B) Severely atrophied splenic vein and dilated perisplenic and perigastric vein are noted. (C) There is a 2 cm sized pseudocyst in the suprapancreatic region. (D) It is a higher level cut than that of picture C.
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The Korean Journal of Gastroenterology: Vol. 40, No. 6, 2002 416
Fig. 4. MRCP 1 month after admission. (A) It shows mild dilatation of the pancreatic duct (arrowheads) with beaded appearance and multiple dilated side ducts on the pancreas body and tail. (B) An elongated tubular high signal intensity (arrows in A & B), suggesting a pancreatic mediastinal pseudocyst, is noted in the retroperitoneal space that extends to the mediastinum.
Fig. 5. Follow up abdomen and chest CT 3 months after admission.
(A) It shows slight interval regression of the suprapancreatic pseudocyst. (B) It is higher level cut than that of picture A. (C) It shows significant interval regression of the prior mediastinal pseudocyst and mediastinitis. (D) It shows complete resolution of the previous pneumonic consolidation in the lingular division.
이상의 소견으로 환자는 폐렴을 동반한 급성 췌장염에 의한 췌장 주변 및 종격동내 가성낭종으로 진단하였고, 항 생제치료와 금식을 시행하여 2주일 경과 후 시행한 전산화 단층촬영에서 폐렴의 호전과 종격동내 췌장 가성낭종 크기 의 감소와 급성 췌장염의 호전을 보였다.
입원 16일째 환자는 상복부 동통과 경한 호흡 곤란을 호 소하여 시행한 혈청생화학검사에서 아밀라제가 440 IU/L로 상승하였고, 단순흉부X선 사진에서 좌측 흉막 삼출액 소견 을 보였다(Fig. 1B). 다시 금식과 비경구영양법을 시행하고 somatostatin analogue인 octreotide 100 µg을 하루 3차례 피 하 투여하였다. 환자가 내시경적 역행성 담췌관조영술 (ERCP)을 거부하여 수술을 고려하여 자기공명 담췌관 조 영술(MRCP)을 시행하였고, 종격동내 가성낭종이 췌장으로
확장된 소견과 췌장 미부의 췌관 확장 소견이 보이나 주췌 관과 가성낭종의 연결은 관찰되지 않았다(Fig. 4). 외과적 배액술을 시행할 정도로 가성낭종이 크지 않아 수술은 보 류하고 octreotide를 3주간 피하 투여하였다. 이후 환자는 임상경과가 호전되어 퇴원하였고, 치료 2개월 후 시행한 흉 부 전산화단층촬영에서 흉수와 종격동내의 가성낭종이 거 의 소실되었다(Fig. 5). 환자는 현재 특별한 합병증 없이 외 래 경과 관찰 중이다.
고 찰
췌장 가성낭종은 췌장염이나 췌장의 손상으로 췌장이나 주위 조직이 자기소화되어 괴사성 조직 파편이 모이게 되 는 질환으로 대개 췌장내 혹은 주위 조직에서 발생하지만,1 드물게 간, 비장, 위, 종격동 등으로 연장된다.1-5 췌장 가성 낭종이 종격동내로 확장되는 부위는 대개 대동맥 및 식도 열공(aortic or esophageal hiatus)을 통해 후방 종격동내에 호발하며, 드물게 Morgagni 공이나 횡격막을 직접 뚫고서 발생할 수 있다.9
종격동내 췌장 가성낭종은 급성 췌장염의 합병증이나 외 상, 담도계 질환 수술시 손상 등으로 인해 발생한다.1 본 증 례에서는 심한 음주력과 전산화단층촬영에서 췌관의 확장 이 있었지만, 결석은 관찰되지 않았고, MRCP에서 폐쇄성 병변을 발견하지 못하여 알코올에 의한 급성 췌장염에 합 병되어 발생한 것으로 생각된다. 임상증상으로 상복부 동 통, 오심, 구토, 복부종괴 등의 상부위장관 증상과 흉통, 호흡 곤란, 흉막 삼출 등이 나타난다.1 종격동 가성낭종 환 자의 약 54%에서 흉막 삼출이 발생하며, 약 25%에서 복부 종괴가 촉지되며, 약 60%에서 혈청아밀라제가 증가된
다.1,4,5 종격동 가성낭종은 드물게 식도를 압박하여 연하 곤
란을 일으키거나,6 심장을 압박하여 울혈성 심부전을 일으 키기도 한다.7 또한 식도기관루(esophagobronchial fistula)가 발생하거나11 대동맥류 파열의 원인이 될 수도 있다.12 본 증례에서는 흉부X-선 사진에서 폐렴 소견을 보였고 종격동 가성낭종이 호전되면서 폐렴도 호전되어, 이전에 보고 된 예는 없지만 두 질환이 연관성이 있을 것으로 생각된다. 다 른 예로는 폐렴의 한 원인으로 종격동에 발생한 기형종이 관련이 있다는 보고가 있어 이러한 가능성을 더욱 강하게 시사하고 있다.13
진단은 초음파와 전산화단층촬영이 가장 좋은 진단 방법 으로 알려져 있고, 자기공명촬영도 도움이 된다.14 ERCP는 췌관의 폐쇄성 병변이나 결석 및 췌관과 가성낭종의 연결 여부를 확인하기 위해 시행하는데 췌장염이 호전된 후에 시행하는 것이 추천된다.15 정 등4은 ERCP로 췌관과 가성 낭종의 연결을 확인할 수 없을 경우 99mTc-pertechnate을 흉
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Nam, et al. A Case of Mediastinal Pancreatic Pseudocyst Presenting with Pneumonia 417
막액에 주입하여 이 방사성 동위원소가 이동하는 것을 확 인하여 간접적으로 췌관과 가성낭종의 연결을 확인할 수 있다고 보고하였다. 본 증례에서는 환자가 ERCP를 거부하 여 MRCP를 시행하였는데 췌관과 가성낭종의 연결을 확인 할 수 없었다.
종격동 가성낭종의 치료는 췌장 가성낭종과 마찬가지로 크기가 5 cm 미만인 경우 우선 4∼6주간 보존적인 치료를 해야 한다. 그러나 최근에는 크기에 상관없이 합병증이 없 는 경우 보존적 치료를 시도하는 경우가 늘고 있으며, 보존 적인 치료로 약 20%에서 호전을 보인다.16-18 보존적 치료에 는 금식과 비경구영양법이 있으며, 최근에는 somatostatin analogue인 octreotide를 이용하여 췌장 가성낭종과 합병증 으로 발생할 수 있는 복수, 흉막 삼출 및 종격동내 췌장 가 성낭종이 호전된 예들이 보고되고 있다.8,19 Somatostatin은 췌장 분비세포에 결합하여 cyclic AMP의 합성을 감소시켜 secretin과 cholecystokinin의 분비를 억제하고 특히 소화효 소 분비를 강하게 억제하지만 반감기가 너무 짧아 임상적 인 응용에 제한이 있어 long-acting analogue인 octreotide를 투여할 경우 이러한 제한점을 극복할 수 있다.5,8,19 종격동 내 가성낭종의 치료를 위해 octreotide는 40일 이상 투여 해야하는 것으로 보고되고 있다.8,19 국내에서도 4주간 1일 3회 75 µg의 octreotide를 투여하여 종격동내 췌장 가성낭종 을 치료한 예가 보고되어 있다.5 본 증례에서는 초기에 금 식과 비경구영양법으로 호전을 보이다 다시 악화되었지만 외과적 배액술을 시행할 정도로 종격동 가성낭종의 크기가 크지 않아 octreotide를 이용한 치료를 선택하였다. 종격동 내 췌장 가성낭종은 보존적인 요법으로도 호전을 보일 수 있으므로 먼저 보존적인 요법을 시도해 보아야 할 것으로 생각된다.
보존적 치료에 실패하거나 출혈, 감염, 파열 등의 합병 증이 나타날 경우 수술적 치료를 고려해야 한다. 외과적인 치료로 복강 내부와 연결이 있는 경우 cystogastrostomy, cystojejunostomy, cystoduodenostomy 등의 내부배액술이 있 으며, cystogastrostomy가 가장 효과적이다.1,16 가성낭종이 췌관과 연결되어 있지 않다면 외부배액술을 시행할 수 있 다. 이외 가성낭종의 절제가 있다. 최근에는 외과적 배액술 보다 비침습적인 경피적 외부배액술로 치료에 성공한 예들 이 보고되고 있지만,10,20 카테터가 막힐 수 있으며, 감염, 누 공 형성과 가성낭종이 재발할 수 있다는 단점이 있다.9,10 이 외 내시경적 배액술은 경피적 배액술과 마찬가지로 수술을 할 수 없는 경우에 증상 완화를 위한 췌장 가성낭종의 감압 이 필요할 때 시행하며, 배액관을 경위, 경십이지장, 경유두 경로를 통해 직접 낭종에 카테터를 삽입하여 배액할 수 있 다. 최근 경유두 경로를 통해 손상된 췌관에 스텐트를 삽입 하여 췌관과 연결된 종격동내 췌장 가성낭종을 치료한 2예
가 보고되기도 하였다9.
본 증례에서 ERCP를 시행하지 못하였으나 MRCP에서 분할췌나 윤상췌(annulus pancreas)와 같은 폐쇄성 병변이 관찰되지 않았으며, 만성 음주력을 가진 객혈과 상복부 동통을 주소로 내원한 25세 남자 환자에서 폐렴을 동반 한 급성 췌장염에 합병된 종격동내 췌장 가성낭종을 진 단하여 초기에 항생제, 금식과 비경구영양법으로 임상 경과가 호전되었다가 다시 악화되어 octreotide 100 µg을 1일 3회 3주간 투여하여 종격동내 췌장 가성낭종의 호전 을 보인 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
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