Surgical Treatment of Osteochondroma on the Mandibular Condyle through Intraoral Approach: Case Report

Case Report

원고 접수일 2012년 7월 12일, 원고 수정일 2012년 8월 1일, 게재 확정일 2012년 8월 27일

책임저자 임대호

(561-756) 전주시 덕진구 백제대로 567, 전북대학교 치의학전문대학원 구강악안면 외과학교실

Tel: 063-250-2355, Fax: 063-250-2089, E-mail: [email protected]

RECEIVED July 12, 2012, REVISED August 1, 2012, ACCEPTED August 27, 2012

Correspondence to Dae-Ho Leem

Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Chonbuk National University School of Dentistry

567, Baekje-daero, Deokjin-gu, Jeonju 561-756, Korea

Tel: 82-63-250-2355, Fax: 82-63-250-2089, E-mail: [email protected]

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하악과두부에 발생한 골연골종의 구내 접근을 통한 종물 제거 및 재건술: 증례보고

양재영ㆍ임대호

전북대학교 치의학전문대학원 구강악안면외과학교실

Abstract

Surgical Treatment of Osteochondroma on the Mandibular Condyle through Intraoral Approach: Case Report

Jae-Young Yang, Dae-Ho Leem

Department of Oral and Maxillofacial Surgery, Chonbuk National University School of Dentistry

Osteochondroma is one of the most common benign tumors that occur in the bone, but in the head and neck region, osteochon- droma appears rarely. Malocclusion, temporomandiublar disorders and facial asymmetry can occur in most cases with osteochon- droma of the mandibular condyle. Most surgeons prefer massive removal of osteochondroma and reconstruction of condyle, simultaneously, to prevent various complications, such as a lateral open bite on the contralateral side. We report a surgical treatment and reconstruction of osteochondroma on a mandibular condyle through intraoral approach.

Key words: Osteochondroma, Intraoral approach, Reconstruction

서 론

골연골종(osteochondroma)은 골의 피질 부분에서 발생하여 연골막을 가지는 외성장성 병소이다. 축 골격에 있어 가장 흔한 양성 종양 중에 하나이며, Dahlin[1]은 골종양의 고찰을 통해 원발성 골종양의 35.8%, 전체적인 종양의 8.5%를 차지한다고 언급하였다. 안면골격에 있어 골연골종(osteochondroma)은 흔 하지 않으며, 주로 병소는 오훼돌기(coronoid process) 또는

하악과두(mandibular condyle)에 발생하는 것으로 보고되고 있

다[2-4]. 하악골에 병소가 발병 시 심각한 심미적ㆍ기능적 문제점

을 유발할 수 있기 때문에, 정확한 감별진단과 적극적인 치료가

필요하다. 하악 과두부위 골연골종의 치료에는 종물의 크기 및

위치에 따라 전이개 접근법, Risdon 접근법, 하악하연 접근법

(submandibular) 또는 구강내 접근을 통한 외과적 적출술 등이

있다. 종물제거 후 즉시 재건을 시행하거나 그렇지 않는 경우도

있지만, 즉시 재건을 시행하지 않는 경우 반대측의 측방 개교합이

Fig. 1. Preoperative clinical facial and intraoral photograph. (A) Facial asymmetry can be seen. (B) The mandible midline deviation

Fig. 2. Preoperative panoramic and

등을 유발할 수 있다. 본 교실에서는 하악과두부에 발생한 골연골 종을, 구강내 접근을 통해 외과적 적출술 및 상행지 시상분할골절 단술(sagittal split ramus osteotomy, SSRO)을 이용한 재건술 을 통해 양호한 결과를 경험하였기에 보고하는 바이다.

증례보고

1. 증례 1

39세 남자 환자로 약 6년 전부터 발생한 하악 우측부 전돌과

시 환자는 개구제한 또는 악관절 부위의 통증은 없었으나, 하악전

돌 등으로 비대칭을 보이고 있었다. 폐구 시 하악 정중부와 우측

구치부의 교차교합(cross bite) 양상이 관찰되었으며, 하악정준선

은 상악정준선 기준으로 우측 방향으로 9.0 mm 변위되어 있었다

(Fig. 1). 파노라마 사진 소견에서 좌측 하악과두가 이상적으로

증식된 방사선 불투과성 병소를 관찰할 수 있었고, 컴퓨터단층촬

영(computed tomography, CT)에서는 내측으로 약 2.5×2.5

cm 크기의 외성장성 병소가 관찰되었으며 하악과두의 골수와

병소가 연결되어 있었다(Fig. 2). 비대칭, 교차교합(cross bite)

및 개교합(open bite) 등을 포함하여 술 전 악교정 수술 계획

Fig. 3. Intraoperative photograph.

(A) Proximal segment with osteo- chodroma. (B) Mass removed from mandibular condyle. (C) Contoured mandibular condyle.

Fig. 4. Mature bone is covered by a well-differentiated cartilagi-

분석을 시행하였으며, 술 후 정상적인 교합유도, 교합안정성 및 중심위 등을 고려하여 양측시상골절단술을 시행하기로 계획하였 다. 수술은 구강내 접근을 통해 양측 시상분할골절단술(SSRO)을 시행하고, 접근 및 시야확보를 위해 좌측 오훼돌기 절단 후 좌측 하악과두를 포함한 근심골편을 체외로 적출하였다. 종물은 두개 골 기저부와 유착은 없었으며, 타원형에 가까운 모형으로 석회화 가 잘 되어 있었다. 종물의 제거는 정상조직을 기준으로 계획하였 으며, 술 전 rapid prototype (RP, 쾌속조형) 모델 제작 및 분석을 시행하여 방사선 사진과의 계측을 통해 경계를 설정하였다. 술 전 계획을 통해 만들어 놓은 모형에 맞춰 종물을 제거하고 과두를 윤곽형성(contouring)하였다(Fig. 3). 경계가 불명확한 부위의 경 우 정상보다 하악과두보다 작게 형성하여 술 후 재발 및 리모델링 과정에서 문제점이 생기지 않도록 하였다. 윤곽형성(contouring) 후 노출된 과두 부위 수질골(medullar bone)의 시간에 따른 흡수를 고려하여, 하악과두부위를 최대한 후상방측으로 골편을 재위치하여 강성고정하였으며 웨이퍼를 이용하여 악간고정을 시 행하였다.

조직병리검사 소견상 병소는 잘 분화된 연골덮개(cartilaginous cap)를 갖고 있으며 연골내골화 소견을 나타내는 성숙골(mature bone)을 확인할 수 있었다(Fig. 4).

술 후 1개월째 개구량(comfortable mouth opening, CMO) 이 2.0 cm 및 비교적 안정적인 교합양상이 관찰되었으나(Fig.

5), 술 후 2개월째 좌측 구치부의 불안정한 교합양상이 관찰되어 3급 엘라스틱을 이용한 악간고정 및 개구연습을 지시하였다. 술 후 3개월째 방사선 소견상 개선된 교합양상 및 과두부위 위치를 확인할 수 있었다(Fig. 6). 술 후 4개월째 중심위 교합 상태가 약간 불안정하나 전반적인 교합양상이 개선되었으며, 술 후 5개월 째 개구량(CMO)이 3.5 cm까지 증가하였다(Fig. 7).

2. 증례 2

50세 여자 환자로 좌측 저작근의 동통을 주소로 본원 구강내과 에 내원 뒤 방사선 소견상 좌측 하악 과두부의 증식된 종물 소견이 관찰되어 본과에 의뢰되었다. 특이할만한 가족력이나 전신질환은 없었다. 임상 및 방사선 소견상 양성종양으로 진단하고, 종물 제거 및 재건술을 계획하였다. 초진 시 환자는 하악이 약간 우측으

로 변위된 비대칭 안모를 보였으며, 개구 시 하악이 좌측으로 편향되었다. 개교합(open bite)은 관찰되지 않았고 양측 구치부 는 비교적 안정적인 교합양상이 관찰되었으나, 하악전치부 정중 선이 우측으로 2.0 mm 변위되어 있었다(Fig. 8). 파노라마 사진 소견에서 좌측 하악과두가 이상적으로 증식된 방사선 불투과성 병소를 관찰할 수 있었으며, CT에서 좌측 하악과두 상방면에서 이어지는 밀도가 높으면서 변연이 불규칙한 2.5×2.5 cm 크기의 골성 구조물이 관찰되었다(Fig. 9). 술 전 악교정수술 계획 분석 시 증례 1과 달리 비대칭이 심하지 않고 교차교합(cross bite) 등이 존재하지 않아 편측시상골절단술만 시행하기로 하였다. 수 술은 구강내 접근을 통해 오훼돌기 절단 후 좌측만 시상분할골절 단술(SSRO)을 시행하였으며, 하악과두를 포함한 근심골편을 체 외로 적출하였다. 증례 1과 같은 방법으로 술 전 제작된 RP 모델과 비교해가며 계획된 과두상방의 종물 제거를 시행하고, 과두 및 상행지 부위 윤곽성형(contouring)을 시행하였다. 근심골편을 과두와의 가능한 후상방측으로 재위치시킨 후, 최대교두감합위치 하에 미니플레이트를 이용해 강성고정을 시행하였으며 스크류를 이용하여 악간고정을 시행하였다(Fig. 10).

조직병리검사 소견은 증례 1과 같은 연골부분과 골부분이 존재

Fig. 5. Postoperative facial and intraoral photograph (postoperative 1 month).

Fig. 6. Postoprative panoramic view & cone beam computed to-

하는 골연종(osteochondroma)을 확인할 수 있었다(Fig. 11).

술 후 20일 동안 악간고정을 시행하였으며, 우측만 3급 엘라스 틱을 이용한 적극적인 개구연습을 지시하였다. 술 후 2개월째 개구량(CMO) 3.5 cm, 개구 시 좌측으로 5.0 mm 편향 관찰되었 으며(Fig. 12), 술 후 5개월째 교합양상은 양호하나 개구 시 더 좌측으로 증가된 편향 관찰되었다. 술 후 12개월째 안정적인 교합 양상 및 개구량(CMO) 4.0 cm 관찰되었으나 개구 시 하악 정중선

이 좌측으로 1.0 cm 편위되었다(Fig. 13).

고 찰

골연골성 외골증(osteocartilaginous exotosis)으로도 알려져 있는 골연골종(osteochondroma)은 연골내 골화(endochondral ossification)를 하는 모든 골에서 발생할 수 있으며[6], 형태는 단발성(solitary type)과 다발성(multiple hereditary type)으로 구분할 수 있다. 단발성(solitary type)인 경우가 약 90%이며, 다발성(multiple hereditary type)은 유전적 소인이 있는 것으로 알려져 있고, 악성 전이율은 단발성에서 1%, 다발성은 11%를 보이기 때문에 이를 감별진단하는 것이 중요하다[7,8].

병소의 원인은 명확하지 않으나 세 가지 이론이 제기되어 왔다.

Langenskiöld [9]는 골단(epiphysis) 미분화 세포층에서 세포들 의 확산이 일어나며, 이러한 세포들이 골간단(metaphysis)으로 침투함으로써 발생한다는 가설을 주장하였다. 하지만 이 이론은 과두 부위 종양의 존재를 설명하기엔 적절해 보이지 않는다.

Geshickter와 Copeland[10]는 모든 건(tendon)의 부착부위에

연골형성능이 있는 정상적인 국소적 세포군이 존재하며, 이 부위

에 지속적으로 가해지는 자극 등(stress and strain)이 과증식을

유발하게 되어 최종적으로 골연종(osteochondroma)을 야기한

다고 하였다. 근이 부착되어 있지 않은 과두외(extracondylar)

부위에 발생한 병소를 설명하는 데 가장 적합한 이론은

Lichtenstein[11]에 의해 제기되었다. 그는 골막이 연골아세포

(chondroblast)와 골아세포(osteoblast)를 형성할 수 있는 잠재

Fig. 7. Postoperative facial and intraoral photograph (postoperative 5 months).

Fig. 8. Preoperative clinical and in-

력이 있으며, 자연적 또는 유도된 변성으로 인해 연골이 형성되고 최종적으로 연골내 골화(endochodral ossification)가 진행되어 골연골종(osteochondroma)이 발생한다고 언급하였다.

Forssell 등[12]은 하악과두에 발생한 골연골종(ostechondroma)

의 문헌 고찰을 통해 가장 일반적인 증상은 통증, 악관절 잡음

(clicking), 안모 비대칭, 하악전돌증 또는 제한된 하악운동 등이

있으며, 증상기간은 3개월에서 10년 이상까지 다양하다고 하였

다. 또한 병소는 대부분의 경우 하악과두 전내측에 위치하고 있었

coronal computed tomography cross- section view. (A) Irregular hyper- trophic condyle on the left tempor- omandibular joint (TMJ). (B) Well- cortilated, lobular mass on the left TMJ.

Fig. 10. Intraoperative photograph.

(A) Removed proximal segment. (B) Process of contouring. (C) Contoured mandibular condyle.

Fig. 11. Mature bone is covered by a well-differentiated cartilagi-

고, 6개월에서 6년간의 경과관찰을 통해 재발되는 경우는 없었다 고 보고하였다.

방사선학적으로 종양은 과두부위의 불규칙적으로 확대된 양상 으로 나타나며, 정상골과 동일한 방사선불투과성으로 피질골과 해면골은 인접해 있는 정상골과 연속적으로 위치하게 된다. 감별진 단에 있어 과두 과증식(condylar hyperplasia), 골종(osteoma), 연골종(chondroma), 거대세포종(giant cell tumor), 점액종 (myxoma), 법랑아세포종(ameloblastoma), 섬유골종(fibro-os- teoma), 섬유 이형성증(fibrous dysplasia) 등이 있으며, 임상적

인 감별진단에는 어려움이 존재한다. 일반적으로 전체적 병소는 외형상 엽으로 갈라져 있고 불규칙하며, 과두외형의 변형을 유발 한다. 이것이 과두과증식(condylar hyperplasia)에서 관찰되는 과두의 신장과 명확한 차이점이다[13-15].

조직학적으로는 크게 골부분과 연골부분으로 나눌 수 있는데, 골부분은 연골내 골화(endochondral ossification)에 의해 형성 된 규칙적인 골소주(bony trabecula) 및 골아세포(osteoblast) 의 활성을 볼 수 있다. 연골부분은 골부분을 덮고 있으며 다양한 두께를 갖는 초자연골(hyaline cartilage)로 구성되어 있으며, 정상 골단에서와 같이 연골세포(chondrocyte)들이 평행하게 배 열되어 있다. 연골 부분의 평균 두께는 6 mm이며, 어린 환자에서 는 더 두껍게 나타나는 경향이 있고 발생기간이 많이 경과한 경우는 관찰되지 않을 수도 있다[3,16,17].

하악과두에 발생한 골연골종의 치료법은 종물 제거 및 과두절

제술 등이 있으며, 수직고경(vertical dimension)의 감소, 개구

변위의 증가, 안정적인 하악 운동과 교합, 안모 변형 해소 등을

위해 외과적 적출술 후 즉시 과두재건술이 시행되어야 한다

[18,19]. 자가 늑연골 이식(autogenous costochondral graft)

및 인공 악관절 보철물에 의한 재건술이 많이 시행되어 왔으나,

자가 늑연골이식의 경우 공여부의 변형 및 흡수 등의 문제점이

존재하며, 악관절에 인공 보철물이 삽입되었을 경우 다른 관절과

는 다른 해부학적 구조 및 운동양상 등으로 양호한 결과를 얻지

못하였다[20,21]. 하악과두에 발생한 대부분의 골연골종은 하악

과두에 국한되어 있으며 상행지는 이환되어 있지 않기 때문에,

상행지 골절단술을 통해 악관절을 재건하는 술식이 좋은 방법으로

Fig. 12. Postoperative intraoral photo-

Fig. 13. Postoperative photograph (postoperative 12 months). (A) Deviation about 1.0 cm during mouth opening is observed. (B) Stable

여겨지고 있고[18,20-23], 정상적인 상행지 고경(ramus height) 을 회복하는 것이 악관절 재건에 있어 가장 중요한 기준 요소로 제시되고 있다[24].

본 교실에서는 하악과두에 발병한 골연골종의 2 증례를 구강내 접근을 통해 종물을 제거하고 상행지 시상분할술을 통해 즉시 재건을 시행하였다. 종물제거를 위해 흔히 사용되던 구강외로 접근하는 전이개 접근법, Risdon 접근법, 하악하연 접근법 등을 피해 구강 내로 접근함으로써 안면신경 손상 및 술 후 흉터 등을 예방하였다. 구강내 접근 시 종물을 포함한 근심골편을 구강 외로 적출하기 위해 오훼돌기를 절단하였으며, 2.5×2.5 cm 크기의 종물을 구강 외로 적출하는 데 큰 무리가 없음을 확인하였다.

술 전 제작된 RP 모델 및 계획에 따라 종물 제거술 후, 증례 1은 양측 상행지시상분할술을, 증례 2는 편측 상행지시상분할술 을 이용하여 재건술을 시행하였다. 종물 제거 후 증례 1의 경우 개구량은 술 후 1개월째 2.0 cm에서 5개월째 3.5 cm가량 증가하

였으며, 술 후 2개월째 관찰된 좌측 구치부의 불안정한 교합 양상 은 3급 엘라스틱 이용한 악간고정 및 개구연습을 통해 전반적으로 개선되었다. 증례 2의 경우 술 후 2개월째 개구량(CMO)은 3.5 cm에서 술 후 12개월째 4.0 cm로 증가하였으나, 개구 시 좌측으 로 5.0 mm에서 1.0 cm로 편향 증가하였다. 경과관찰 중 두 증례 모두 개구 시 편향을 제외한 중심위 상태에서 양호한 교합양 상이 관찰되고 있으며, 안면비대칭 등의 문제가 해소된 것을 확인 할 수 있었다.

하악과두 부위에 발생하는 과두연골종은 흔하지 않으며, 해부 학적 구조상 심각한 기능적 및 심미적 합병증을 유발하게 된다.

정확한 감별진단을 통해 종물의 외과적 적출술 및 악관절 재건술

이 중요하다고 할 수 있다. 본 교실에서는 구강내 접근을 통해

안면신경 손상 등의 합병증을 최소화하였으며, 과두윤곽 재형성

술 및 상행지시상분할술을 통해 재건을 시행함으로써 술 후 기능

적ㆍ심미적 측면에서 양호한 결과를 확인하였다.

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