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Multiple Bile-duct Hamartoma: Two Case Report

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Academic year: 2021

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(1)

대 한 방사선 의 학회 지 1995 : 32( 3) : 475-477

다발성 담관과오종 :2 예 보고1

김재익·남겸진 · 오종영 · 박병호·이기남 · 이영일

목 적:조직검사와 방사선학적 소견으로진단된 다발성 담관과오종을보고하고자 한다.

대상 및 방법 :2 명의 여자환자 (52세, 62세)에서 초음파 검사와 컴퓨터 단층촬영을 시행하였고, 이중 1 염의 환자에서 내시경적 담관조영술과 간흘입생검술을 시행하였다.

결 과:초음파와 컴퓨터 단층촬영술에서 간의 앙엽에 미만성으로 산재된 2cm 미만의 무에코와 저 밀도 음영의 병변들이 관잘되었고, 내시경적 담관조영술상 담관과의 교통이 관찰되었고, 간홉입생김 상 단층의 담관상피로 이루어진 낭성병변들이 관찰되었다.

결 론:작은 크기의 미만성 낭종병변들이 간에서 관잘될 때 이 질환을 감별에 포함하여야 하겠다.

간내 미만성 낭종병변이 관찰될때 흔히 단순간낭종, 미 병변들이 관찰되었다 (Fig. 1d).

만성 간전이, 다냥간, Caroli

s disease등을 생각하며 이들 의 감별이 쉽지 않다. 다발성 담관과오종은 부검상 드물지 않게 관찰되는 소견이나(1 ), 아직 방사선학적으로 그 소견 이 잘알려져 있지 않다. 이에 저자들은다발성 담관과오종 으로 진단된 2예의 초음파, 컴퓨터단층촬영, 내시경척 담관 조영술등의 방사선학적 소견을 보고한다.

증례보고

증 려1 1

52세 여자환자로약 1년간의 간헐적인 상복부동통과호 흡곤란을 주소로 하여 내원하였다. 내원 3년전부터 전신적 부종과 호흡곤란, 기좌호흡등의 과거력이 있었고, 내원당 시 실시한 이학적 검사상 월상안(moon face) 및 버팔로 흑 (buffalo hump) 등의 소견이 있었다. 검사실 소견상 특이 소견은 없였고, 간효소치는 정상이었으며, 간염항원은 검 출되지 않았다. 복부초음파상 간의 양엽에 미만성으로 산 재된 2cm미만의 다양한크기의 무에코성 낭성병변들이 관 찰되었고 (Fig. 1a), 일부 낭성병변들의 경계가 불명확해 보였다. 컴퓨터단층촬영상 미만성의 작은 크기의 저밀도 병변들이 관찰되었고, 조영증강은 관찰되지 않았다 (Fig.

1b). 내시경적 담관조영술상에서 간우하엽에 조영제로 채

워진 많은 냥성병변들이 관찰되어 이 병변들과 간낭종과의 교통이 있음을 알 수 있였다 (Fig. lc). 확진을 위해 시행한 간흡업생검 소견상에서 단층의 담관상피로 이루어진 낭성

1 동아대학교 의과대진 단방사선과학교실

이 논문은 1995년 112일 접수하여 1995 년 3월 24일에 채택되었음

증 례 2

62세 여자환자로 건강검진을 목적으로 내원하였다. 만 성두통과 만성결막염의 과거력이 였였고, 이학적 검사와 검사실 소견상 특기할 소견이 없었다. 복부초음파상 간의 양엽에 미만성으로 산재된 2cm미만의 다양한 크기의 무 에코성 냥성병변들이 관찰되었으며 (Fig. 2a), 컴퓨터단층 촬영상 미만성의 작은 크기의 저밀도 병변들이 관찰되었 고 (Fig. 2b), 조영증강은 관찰되지 않았다.

고 찰

다발성 담관과오종은 von Meyenburg complex 라고도 불리는 질환으로 섬유성 간질(fibrous stroma) 내에서 정 상 담관상피로 이루어진 담관증식에 의한 간내 낭성병변 으로(1 ), 영아에서 급속히 자라는 간엽 과오종 (mesenchy­

mal hamartoma) 과는 다른 질환으로서 (2) , 병리학 문헌 에 의하면 조직생검의 0.6%와 부검의 2.8%에서 나타나는 비교적 흔한 소견이라고 되어 있다(1 ).

Ohto등 (3) 에 의하면 이들 낭성병변들의 크기는 대부분 0.0l -0.5cm라고 하였는데, 저자들의 경우 대부분의 병변 의 크기가 운헌보고와 유사하나, 일부에서는 2cm 까지의 큰 병변도 관찰되었다. Thommesen (1)에 의하면 이 질환 은 담관과의 교통이 없다고 하였으나, Ohto등 (3) 에 의하 면 원래는 낭성병변과 담관계와의 교통이 있으나 점차 이 교통이 퇴화 (obli teration) 된다고 하였고, 저자들의 경우 내시경적 담도조영술상에서 간내담관과의 교통을 확인하 였다. 다발성 탐관과오종은 다낭간 (polycystic li ver dis

(2)

대 한 방사 선 의 학회 지 1995; 32( 3) ; 475-477

ease) 과 관련이 있다고 알려져 있고, Melnick등 (4) 은 70예 의 다냥간의 부검소견상 29예에서 다발성 당관과오종이 동반되어 있다고 하였다. 다발성 담관과오종은 발생과정

*

a b

에서 담관의 퇴축실패 (involutional failure) 에 의해 발생 하고 점차적인 과오종의 확장에 의해 다낭간의 큰 낭성병 변으로 발전한다고 생각하고 있다. 이 질환에서 악성종양

c d

Fig. 1. a. Transverse sonogram through left lobe 01 the liver. Scattered hypoechoic lesions measuring up to 2 cm.

b. CT 01 the liver. Multiple irregular low atteuation lesions 01 variable sizes up to 2 cm in diameter are seen without contrast en- hancement in the liver.

c. ERCP shows multiple small contrast-lilled sacs in the posterior segment 01 the right lobe d. Microscopic examination shows a cyst lined by single-Iayered epithelium.

a b

Fig. 2. a. Longitudinal sonogram through left lobe 01 the liver. Diffusely scattered hypoechoic lesions measuring up to 1 cm b. CT 01 the liver. There also shows multiple irreg 비 ar low attenuation lesions 01 variable sizes up to 1cm in the liver

476 -

(3)

으로의 발전은 없는 것으로 알려져 있으나 (5) , Homer등 (6) 의 보고에 의하면 2예에서 양성 선종성변형 (benign adenomatous transformation) 이 있었고 1 예에서 선암으 로 발전하였다고 하였다.

Eisenberg등 (7) 에 의하면 초음파와 컴퓨터단층촬영 상 에서 lcm이하의 다발성의 불규칙한 변연을 가지는 저에 코와 저밀도음영의 병변으로 보인다고 하였고, 반복적인 컴퓨터단층촬영과 초음파검사와 조직생검상에서 동일한 소견을 보였다고 하였다.

방사선학적인 보고가 미미한 실정으로 초음파나 컴퓨터 단층촬영 상에서 흔히 단순 간낭종이나 미만성 간전이로 오인하기 쉬우므로 작은 크기의 미만성 낭종병변이 관찰 되고 임상적으로 특이소견이 없을때 이 질환을 감별진단 에 포함하여야겠다.

jξL

=

ï r C그

1. Thommes~n N. B il iary hamartomas(von Meyenburg compl-

김재익 오1 : 다발성 담관과오종

exes) in liver needle biopsies. Acta Microbiol Immunol Scand[A] 1978; 86: 93-99

2. Ros PR, Goodman ZD, Ishak KG, et al. Mesenchymal hamartoma 01 the liver: Radiological-pathologic correlation

Radiology 1986 ; 158 : 619 -624

3. Ohto W, Vshio H. Histological reconstruction 01 a von Meyenburg complex on the liver surlace. Endoscopy 1984; 16

71-74

4. Melnick PJ. Polycystic liver. Analysis 01 seventy cases. Arch pathol 1955; 59 162-172

5. Chung EB. Multiple bile-duct hamartomas. Cancer 1970; 26 287-297

6.' Homer LW, White HJ, Read RC. Neoplastic translormation 01 von Meyenburg complexes 01 the liver. J Pathol Bact 1968; 96:499-502

7. Eisenberg D, Hurwitz L, Yu AC. CT and sonography 01 mul- tiple bile-duct hamartomas simulating malignant liver dis- ease(case report). AJR 1986; 147: 279-280

Journal of the Korean Radiological Society, 1995: 32(3) : 475- 477

Multiple Bile-duct Hamartoma: Two Case Report'

Jae Ick Kim,

M.D.

, Kyung Jin Nam,

M.D.

, Jong Young

Oh

,

M .D.

, Byung Ho Park,

M.D.

, Ki Nam Lee,

M.D.

, Yung

11

Lee,

M.D .

1 Department of Radiology, Co/lege of Medicine, Dong-A University

4

Authors report the radiologic findings of two cases of multiple bile-duct hamartoma in the liver. Ultra- sonography and computed tomography of the liver were performed in two female patients. In one patient , ERCP was performed. Ultrasonography and computed tomography showed scattered multiple hypoechoic and low attenuated lesions, measuring up to 2cm in both lobe and ERCP showed communication of these lesions with the bil iary system.

Multiple bile-duct hamartoma should be included in the differential diagnosis of multiple small cystic lesions in the liver

Index Words: Bile ducts, neoplasms Bile ducts, CT

Bile ducts. US

Endoscopic retrograde cholangiopancreatography (ERCP)

Address reprint requests to : Jae Ick Kim, M.D., Department of Radiology, College of Medicine, Dong-A University,

# 1-3ga, Dongdaesin -dong, Seo-gu, Pusan, 602-103 Korea. Tel. 92-51-240-5367 Fax.82-51-253-4931

%

(4)

국제 학술대회 일정표 [III]

1995/ 09/ 28 - 01 9th International Congress of the Ultrasonic Examination of the BReast venue: lndiana Convention Centel

contact:

영동셰브란스병원 방사선과 오기근 교수

(tel : 02 - 3450 - 3511)

1995/ 10/ 18

-

21 22nd Annual Refresher Course of the Intenational Skeletal Society venue: The Westin Canal Pl

ace

Hotel , New O

r1

eans , Louisiana , USA

contact: Ryals and Associates , P.O. Box 1925 , Roswell , GA 30077-1925 , USA (tel: 1-404

-64

1- 9773

;

fax: 1 -404-552-9859)

1995/ 11 / 08 - 08 Centenary Discovery of X-Rays by W.C. Roentgen venue : Wuerzburg, Germany.

contact : Oeutsche Roentagenges. e. V ,

Postfach 1204 , 0-63232 Neu-Isenburg , Germany.

(tel: 49 -6102 -4032; fax: 49 -6102 -6668)

1995/ 1

1/

26-01 81st Meeting Radiological Society of North America (RSNA) venue: McCormick Place Chicago , USA.

contact: Michel P. 0

Connell , Oirector of Exhibits ,

2021 Spring Road , s.600 , Oak Brook , IL 60521 , USA (tel : 1 -708 - 5712670; fax

: 1 -708 -

57 1 7837)

1996/ 03/02-07 21st Annual Meeting Soc. of Cardiovascular and interventional Radiology venue: Seattle Conv. Center Seattle, WA, USA

contact: Soc. Cardio. Interv. Radio

l.,

Technical Exh. Services

,

2021 Spring Road , S. 600 , Oak Brook , IL 60521 , USA (tel: 1 -708 - 5717854)

1996/ 03/10

-

14 Int. London Courses in Computed Tomography and Magnetic Resonance Imaging ven ue: The Gleneagles Hotel Perthshire , Scotland , United Kingdom.

contact: Mrs. T. Seear , The London Clinic ,

20 Oevonshire Place , London WIN 20H , Uniter Kingdom.

(tel:44-71-2240 1 64

;

fax:44-71-9352430)

1996/ 03/17

-

20 Annual Meeting American Institute of Ultrasound in Medicine venue: New York , USA.

contact: Convention department , AIUM ,

11 200 Rockville Pike , MA 20852-3139 Rockville , USA.

(t

el: 1-30 1-8812486

;

fax: 1-301-8817303)

1996/05/05 - 10 96th Meeting American Roentgen Ray Society

ven

ue

:

Marriott Hotel San Oiego , CA , USA

.

contact: American Roentgen Ra

y Soc

,

1891 Preston

Wh

ite Ori

ve

, Reston , VA 2209 1 , USA.

(t

el: 1 -703 - 6488992

;

fax: 1 -703 - 2648863)

1996/05/15 -18 77th Deutscher Roentgenkongress venue: Wiesbaden , Germany

contact:

Oeutsche Roentgenges. e. V,

Postfach 1204, 0-63232 Nue-Isenburg, Germany . (te

I:

49 - 6102 -4032

;

fax: 49 -6 1 02 -6668)

478

-

제공:대한냉-사션의학회 국제협력위원회

수치

Fig.  1. a.  Transverse  sonogram  through  left  lobe 01  the  liver.  Scattered  hypoechoic  lesions  measuring  up  to  2 cm

참조

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