Address reprint requests to Won Hyuck Choi, M.D.
Department of Physical Medicine and Rehabilitation, College of Medicine, Soonchunhyang University 1174, Jung-dong, Wonmi-gu, Bucheon-si, Gyeonggi-do 420-676, Korea
TEL: 82-32-621-5057, FAX: 82-32-621-5662, E-mail: [email protected] 투고일: 2012년 10월 9일, 수정일: 2013년 4월 22일, 게재확정일: 2013년 4월 22일
서 론
횡문근 융해증은 외상, 허혈, 약물, 대사질환, 감염성 질환 등 다양한 원인에 의해 골격근이 손상되어, 세포 내 물질들이 세포 밖 공간과 혈장으로 빠져나가는 질환 이다.1 횡문근 융해증의 전형적인 증상은 근육통, 무력
감, 적갈색 소변 등이며, 질환의 경중에 따라 급성 신 부전, 부정맥, 구획증후군, 파종성 혈관 내 응고장애 등 다양한 합병증이 발생 할 수 있다.1
구획증후군은 횡문근 융해증의 드문 합병증으로서 하 지에서는 둔부, 대퇴부, 하퇴부 구획에서 주로 발생한 다.1 하지를 침범한 구획증후군은 운동 및 감각 기능의
횡문근 융해증과 동반된 양측성 구획증후군과 비대칭성 하지마비 1례 - 증례 보고 -
순천향대학교 의과대학 재활의학교실
김상현∙석 현∙최원혁∙김인겸
– Abstract –
Bilateral Compartment Syndrome and Asymmetric Paraparesis Associated with Rhabdomyolysis - A Case Report -
Sang-Hyun Kim, M.D., Hyun Seok, M.D., Won Hyuck Choi M.D., In Kyum Kim M.D.
Department of Physical Medicine and Rehabilitation, College of Medicine, Soonchunhyang University
Rhabdomyolysis is a syndrome of skeletal muscle cell damage that leads to the release of toxic intracellular material in the systemic circulation. Although compartment syndrome may be occur with rhabdomyolysis, there is no report of bilateral compartment syndrome that involves different site at the same time. We report a case of right sciatic neuropathy and left common peroneal neuropathy caused by bilateral compartment syndrome accompanying rhabdomyolysis. A 31-year-old woman presented with asymmetric swelling of both leg, paraparesis and paresthesia one day after alcohol binge. Serum creatine phosphokinase and urinary myoglobin were elevated. 99mTc-MDP bone scan showed markedly increased uptake localized to muscle groups of right gluteal compartment and left anterolateral compartment of lower leg. An electrodiagnostic study showed right sciatic neuropathy and left common peroneal neuropathy. With conservative care, she recovered but weakness of the both ankle remained at 3 month-follow-up. Therefore, early diagnosis and prompt treatment of compartment syndrome should be considered critically.
Key Words: Rhabdomyolysis, Compartment syndrome, Neuropathy
저하, 조직의 괴사로 인한 절단 등의 치명적인 손상을 가져올 수 있다.2 국내외의 여러 보고에 따르면 둔부 구 획증후군에 의한 좌골신경손상, 요천추 신경얼기 손상 및 하퇴부 구획증후군에 의한 족하수 등의 사례가 보고 된 바 있다.3-5 그 동안 양측에서 동일부위에 구획증후군 이 발생한 경우는 보고된 적이 있으나,6 편측의 둔부 구 획증후군과 반대측의 하퇴부 구획증후군이 동시에 발생 한 경우는 보고된 적이 없었다. 또한 기존의 구획증후 군과 동반된 신경손상의 증례보고 중에서 골주사검사, 자기공명영상검사, 전기신경생리검사 등 다양한 검사의 이상소견이 함께 보고된 경우는 극히 드물다. 이에 본 저자들은 횡문근 융해증에 의해 발생된 우측 둔부와 좌 측 하퇴부의 구획증후군을 진단하고, 이로 인한 우측 좌골신경병증과 좌측 총비골신경병증 1예를 경험하였기 에 임상양상, 골주사검사, 자기공명영상검사, 전기신경 생리검사 소견에 대하여 고찰과 함께 보고하고자 한다.
증례보고
31세 여자 환자는 내원 3일전 만취상태에서 잠들었 고, 다음날 아침부터 양하지의 부종과 위약감이 발생하 였다. 개인 병원에서 2일간 입원하였으나 증상의 호전 이 없어서 적극적 치료를 위해 응급실로 내원하였다.
환자는 주 3회, 회당 소주 2병의 음주력 이외에 고혈
압, 당뇨 등의 내과적 병력이나 외상의 과거력은 없었 다. 내원 당시 의식은 명료하였고, 활력징후는 정상소 견이었으나, 우측 둔부 및 대퇴부와 좌측 하퇴부에서 부종과 증가된 근긴장이 관찰되었다. 혈액검사결과 CK 85306 IU/L (Normal: 20-270), LDH 4153 IU/L (Normal: 219-480), Myoglobin 11449 ng/mL (Normal: 22-75) 로 상승하였고, 소변에서 Myoglo- bin이 검출되었다. 자가면역항체 검사결과는 ANA, Anti-Jo-1 Ab, Anti-RNP Ab, Anti-SS-A/Ro Ab, Anti-SS-R/La Ab, Anti-HIV Ab 모두 음성반 응을 보였다. 도수근력검사(MRC, medical research council of Great Britain) 상 고관절 굴곡근 5/5(좌 측/우측), 고관절 신전근 5/5, 슬관절 굴곡근 5/1, 슬 관절 신전근 5/5, 발목관절 배측굴곡근 0/0, 족무지 신 전근 0/0, 발목관절 족저굴곡근 4/0, 등급이었다. 양측 의 무릎반사와 좌측의 발목반사는 정상이였으며, 우측 의 발목반사는 감소되었다. 관절운동 가동범위는 제한 되지 않았으며, 감각검사에서는 양측 비골 및 우측 경 골 신경의 피부분절에서 이질통증 및 감각저하를 호소 하였다. 피부색 변화는 관찰되지 않았고 양측 족배 동 맥의 박동은 정상적으로 촉지 되었으며, 양측 슬관절 및 발목관절을 수동 신장시켰을 때 통증을 호소하지 않 았다. 양하지 혈관의 Color Doppler 검사에서 정상 소 견을 보였고, 양하지 근골격계 초음파검사에서 농양이
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Fig. 1. Tc-99m MDP bone scans show increased tracer uptake localized to muscle groups of both buttock, thigh (asterisk), left lower leg (arrow). Note that markedly increased uptake areas are right gluteal compartment and left anterolateral compartment of lower leg.
나 혈종의 소견은 관찰되지 않았다. 99mTc-MDP를 이 용한 골주사 검사에서는 우측 둔부 및 대퇴부의 근육에 서 동위원소의 흡수가 증가된 소견을 보였다. 좌측 둔 부 근육에서도 소량의 동위원소 흡수 증가를 보였으며, 좌측 하퇴부 전외측 근육에서는 주변부에 동위원소 흡 수가 증가되고 내부에서는 동위원소 흡수가 감소된 소 견이 관찰되었다(Fig. 1). 내원 당시 양측 하지의 심한 부종으로 전기신경생리검사는 시행하지 못하였다. 상기 소견을 종합하여 횡문근 융해증에 의한 구획증후군이 의심되어2,5 수술적 치료를 고려하였으나 적극적 감압술 시행의 적절한 시기가 지난 관계로 횡문근 융해증에 대 한 수액치료와 신경인성 통증에 대한 약물치료 (Gabapentin, Tramadol)를 시행하며 보존적으로 치 료하였다.
증상 발생 3개월 후 재시행한 도수근력검사에서 고관 절 굴곡근 5/5, 고관절 신전근 5/5, 슬관절 굴곡근 5/3, 슬관절 신전근 5/5, 발목관절 배측굴곡근 2/0, 족 무지 신전근 2/0, 발목관절 족저굴곡근 5/0 등급으로 좌측 발목관절 배측굴곡근, 족저굴곡근, 족무지 신전근 과 및 우측 슬관절굴곡근의 근력이 부분적인 호전을 보 였으나, 우측 발목관절 및 족무지 신전근의 근력은 호
전을 보이지 않았다. 감각검사에서는 양측 발목관절 이 하에서 경도의 감각저하, 이질통증, 이상감각을 호소하 였다. 증상 발생 3개월 후에도 지속되는 하지 위약감과 감각이상에 대한 원인으로 추가병변의 유무를 확인하 기 위해 자기공명영상 검사를 시행하였다. T2 강조영상 에서 우측 고관절 내전근, 외회전근의 경미한 고 신호 강도가 관찰되었고, 좌측 하퇴부에서는 전외측 구획 내 근육에서 저 신호강도 및 주변부 조영 증강 소견이, 우 측 대퇴골두에서는 무혈성 괴사 소견이 관찰되어 증상 을 악화시키거나 지속시킬만한 새로운 병변은 관찰되지 않았다(Fig. 2). 추적 골주사 검사에서는 동위원소의 흡수가 증가되었던 양측 둔부 및 대퇴부 근육이 정상화 되었으며, 좌측 하퇴부의 전외측 근육에서 경미하게 동 위원소의 흡수가 증가되었다(Fig. 3).
질환 발생 초기에는 양측 하지의 심한 부종으로 전기 신경생리검사를 시행 할 수 없었으나 3개월 후에는 부 종이 호전되었고, 양측 하지에서 근력저하가 지속되어 동반된 신경 손상 유무를 확인하기 위해 근전도 검사를 시행하였다. 신경전도검사에서는 양측 비골 감각신경, 비골 운동신경 및 우측 비복 감각신경, 경골 운동신경 에서 모두 유발 전위가 관찰되지 않았다(Table 1). 침
Fig. 2. Axial T2-weighted magnetic resonance imaging scans demonstrate high signal intensity in (A) right hip adduc- tor, (B) right hip external rotator; (C) rim enhancement around low signal intensity area in muscles of left anterolateral compartment, (D) avascular necrosis of the right femoral head.
A B
C D
근전도 검사에서는 우측 반건형근, 반막근, 대퇴이두근 단두, 대퇴이두근 장두, 전경골근, 장비골근, 비복근과 좌측 전경골근, 장비골근에서 비정상 자발전위를 보여, 우측 둔부 아래로 좌골신경의 지배를 받는 근육들과 좌 측 무릎 아래로 총비골신경의 지배를 받는 근육들에서 이상소견을 확인하였다(Table 2). 이학적 검사와 자기 공명영상검사, 골주사 검사 및 전기신경생리검사의 결 과를 종합하여 우측 둔부 구획증후군에 의한 우측 좌골
신경병증, 좌측 하퇴부 전외측 구획증후군에 의한 좌측 총비골신경병증으로 최종 진단하였다.
환자는 양측 발목관절 보조기를 착용 후 지속적인 재 활치료를 시행하였고, 실외 평지보행 및 계단 보행이 가능한 상태로 호전을 보였으나 양측 발목관절의 근력 약화 및 감각이상은 변화를 보이지 않았다. 우측 대퇴 골두 무혈성 괴사에 대해서는 현재는 증상이 없어서 추 후 증상 발생 시 고관절 전치환술을 시행할 예정이다.
– 44 – Table 1. Results of the Nerve Conduction Study
Motor nerve Lat (msec) Amp (mV) CV (m/sec)
Rt. femoral (RF recording) 5.30 7.0 63.4
Lt. femoral (RF recording) 5.29 6.7 63.5
Rt. Tibial (AH recording) NR NR NR
Lt. Tibial (AH recording) 3.48 6.3 41.2
Rt. Peroneal (EDB recording) NR NR NR
Lt. Peroneal (EDB recording) NR NR NR
Sensory nerve Lat (msec) Amp (μV) CV (m/sec)
Rt. superfial peroneal NR NR NR
Lt. superfial peroneal NR NR NR
Rt. sural NR NR NR
Lt. sural 2.13 10.4 43.2
Rt. lateral femoral cutaneous 1.90 14.2 61.5
Lt. lateral femoral cutaneous 2.44 17.9 78.9
Lat: Latency, Amp: Amplitude, CV: Conduction velocity,
RF: Rectus femoris, AH: Abductor hallucis, EDB: Extensor digitorum brevis, NR : No response
Fig. 3. After 3month, follow up Tc-99m MDP bone scans show mild increased tracer uptake localized to muscles of left lower leg (arrow). There is significant improvement of muscle derangement of both buttock, thigh compared with initial bone scan.
고 찰
횡문근 융해증 이후에 발생한 신경손상은 다양한 원 인에 의하여 발생하며 그 원인으로 구획증후군, 부동 (immobilization)에 의한 지속적인 압박, 횡문근 융해 와 연관된 염증의 파급 등이 보고된 바 있다.4,7 대부분 의 골격근은 골과 근막에 의해 형성되는 구획에 감싸져 있으며, 이 구획은 제한적이고 유연하지 않은 공간으로 상지 또는 하지에서 형성된다. 횡문근 융해증으로 인해 파괴된 근세포에서 대량으로 유출된 칼슘과 나트륨은 세포외액의 축적을 촉진시키고, 이로 인해 국소 부종이 발생하며 근육 내 압력이 증가하게 된다. 증가된 근육 내 압력은 혈액 관류 및 정맥 환류를 제한해서 부종을 악화시키고, 이로 인한 국소적인 허혈은 모세혈관의 투 과성을 증가시켜 부종을 더욱 악화시키는 악순환이 반 복된다.1 이와 같은 기전에 의해 특정 구획 내 압력이 증가하게 되어 구획증후군이 발생하게 되며, 본 증례에 서와 같이 구획증후군에 의한 신경의 압박성 손상이 발 생할 수 있다.
구획증후군의 진단은 임상적 징후나 증상을 바탕으로 내려진다. Taylor 등2은 구획증후근의 징후와 증상을
“5 P's”로 제안하였으며, 통증(Pain), 이상감각(Pares- thesias), 마비(Paralysis), 맥박소실(Pulselessness), 창백(Pallor) 의 유무를 통하여 구획증후군을 진단할 경우 민감도가 13~19%, 특이도가 97~98%에 이른다 고 보고된 바 있다.8 이 중 맥박소실 및 창백은 동맥의
혈류를 차단할 만큼 압력이 증가한 상태에서 발생하므 로 초기의 구획증후군에서는 매우 드문 징후이다. 따라 서 맥박소실이 있다면 구획증후군을 강력히 의심할 만 큼 특이도 높은 징후이나 민감도가 낮아, 맥박소실이 없다고 해서 구획증후군의 진단을 배제할 수 없다고 보 고하였다.2,9 구획증후군이 의심되는 경우 진단을 위해 구획내압(Intracompartment pressure)을 측정할 수 있으나 측정부위마다 압력수치의 변동이 있고, 감압수 술의 시행여부를 결정하는 압력의 기준치가 다양하여 구획내압만으로 확진할 수는 없다.2 따라서 의식이 명료 한 환자에서는 임상적인 징후나 증상으로 구획증후군을 진단하며, 의식이 없는 환자에서 강력하게 구획증후군 이 의심되는 경우에는 구획내압을 측정하여 진단에 도 움을 줄 수 있다.2,10 횡문근 융해증과 동반된 구획증후 군에서 골격근의 손상부위를 확인하기 위해 다양한 영 상검사를 활용할 수 있다. Nir 등5은 횡문근 융해증 진 단 이후 우측 하지의 족하수 및 부종을 호소하는 젊은 남자에서 골주사 검사를 시행하여 우측 하퇴부의 전외 측 구획 내 근육에서 동위원소의 흡수가 증가된 소견을 보고하였다. 전홍준 등6은 횡문근 융해증과 동반된 양측 하지마비 환자에서 자기공명영상과 골주사 검사를 시행 하였고, 두 검사에서 모두 양측 둔부 근육의 이상소견 을 보고한 바 있다. 본 증례의 경우 초기 골주사 검사 에서 우측 둔부와 좌측 하퇴부 전외측에서 강한 동위원 소의 흡수가 관찰되었지만 질환 초기에 자기공명영상 검사를 시행하지 않아 증상이 발생한 당시에 구획 내 Table 2. Results of the Needle Electromyography
Muscle Spontaneous activities MUAP Recruitment
Rt. lumbar PSP(L2-S1) None Normal Complete
Rt. Vastus medialis None Normal Complete
Rt. Gluteus maximus None Normal Complete
Rt. Semitendinosus PSW 1+, Fib 1+ Normal Partial
Rt. Semimembranosus PSW 2+, Fib 1+ Normal Partial
Rt. Biceps femoris (long) PSW 1+, Fib 1+ Polyphasic Partial
Rt. Biceps femoris (short) PSW 1+, Fib 1+ Polyphasic Partial
Rt. Tibialis anterior PSW 2+, Fib 2+ None Zero
Rt. Peroneus longus PSW 2+, Fib 1+ Normal Single
Rt. Gastrocnemius PSW 3+, Fib 2+ Polyphasic Partial
Lt. lumbar PSP(L2-S1) None Normal Complete
Lt. Vastus medialis None Normal Complete
Lt. Gluteus maximus None Normal Complete
Lt. Semitendinosus None Normal Complete
Lt. Semimembranosus None Normal Complete
Lt. Biceps femoris (long) None Normal Complete
Lt. Biceps femoris (short) None Normal Complete
Lt. Tibialis anterior PSW 1+, Fib 1+ Polyphasic Partial
Lt. Peroneus longus PSW 2+, Fib 2+ Polyphasic Partial
Lt. Gastrocnemius None Normal Complete
MUAP: Motor unit action potential, PSP: Paraspinal muscle, PSW: Positive sharp wave, Fib: Fibrillation
– 46 – 근육손상을 확인할 수는 없었으나, 3개월 후 시행한 자 기공명영상검사에서 좌측 하퇴부 전외측 구획 내 남아 있는 근육 손상 소견을 확인할 수 있었다. 구획증후군 이 진단되면 즉각적인 수술적 감압술이 필요하고 수술 의 시기가 빠를수록 장기적인 후유증이 적게 발생한다.9 침범된 구획 내 압력의 정도가 근육의 손상 시기를 결 정하는 중요한 요소이지만, 허혈에 의한 괴사를 피하기 위한 관혈적 조치는 질환 발생 후 적어도 6시간 내에 시행해야 한다.10 의식장애 및 전신부종을 동반한 환자 에서는 구획증후군의 진단이 늦어지는 경우가 있으며, 적시에 구획증후군을 진단한 경우라도 수술적 조치를 위한 상급 의료기관으로의 전원이 지연되어서 적절한 시기에 수술을 못하게 되는 경우가 있다.10 본 증례의 경우에도 상급 의료기관으로의 전원이 지연된 이유로 적절한 시기에 수술적 치료를 시행하지 못하고 보존적 치료만을 시행하여, 발병 3개월 후에도 양측 발목관절 의 감각이상 및 근력 약화의 후유증이 남았다.
횡문근 융해증 이후 발생한 구획증후군에 대한 증례 보고는 다양하게 발표가 되었지만, 다수가 편측성이었 고, 양측성인 경우에도 모든 경우 대칭적으로 발생하였 으며,3,4 양측이 각각 다른 구획에서 발생하는 구획증후 군의 경우는 보고된 바가 없었다. 하지만 구획증후군은 편측, 양측 대칭성, 양측 비대칭성 등 다양한 유형으로 나타날 수 있으며, 침범된 구획에 따라 다른 이학적 검 사소견을 보이므로 세심한 관찰이 필요할 것이다. 급속 하게 진행하는 비대칭성 마비를 유발하는 다른 질환으로 다발성 홑신경염 등의 질환을 고려해볼 수 있으나 본 환 자의 경우 특이 과거력이나 가족력이 없었으며 자가면역 항체 검사 결과 음성반응이고, 영상검사 및 이학적 검사 상 구획증후군이 의심되어 감별진단 할 수 있었다.
횡문근 융해증 발생 이후 의식이 명료한 환자에서 맥 박소실, 창백 등이 없더라도 부종과 이상감각, 마비, 통증 등을 호소하는 경우 구획증후군을 강력히 의심하 고 필요한 경우 신속한 관혈적 감압술을 고려해야 한 다. 본 저자들은 횡문근 융해증에 의한 구획증후군이 양측 하지에 비대칭적으로 발생하여 심각한 신경손상의 후유증을 경험하였기에 추후 신속한 진단 및 치료의 중 요성을 강조하고자 보고 하는 바이다.
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