방사성요오드 치료를 시행한 설갑상선 1예
연명호·최용혁·최영락·박우리·최형진·오태근·전현정 충북대학교 의과대학 내과학교실
Received: 16 April 2012, Accepted: 30 May 2012 Corresponding author: Hyun Jeong Jeon
Department of Internal Medicine, Chungbuk National University Hospital, Chungbuk National University College of Medicine, 776 1sunhwan-ro, Heungdeok-gu, Cheongju 361-711, Korea
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A Case of Lingual Thyroid Treated by
131I Ablation
Myeong Ho Yeon, Yong Hyeok Choi, Young Rak Choi, Woo Ri Park, Hyung Jin Choi, Tae Keun Oh, Hyun Jeong Jeon Department of Internal Medicine, Chungbuk National University College of Medicine, Cheongju, Korea
A lingual thyroid is a rare developmental anomaly caused by the failure of the descent of the thyroid gland anlage early in the course of embryogenesis. The incidence of lingual thyroid has been reported to be 1/100,000. Lingual thyroid is often asymptomatic but may cause dysphagia, dysphonia, upper airway obstruction and hemorrhage. In this report, we described the case of a 50-year-old women experiencing lingual thyroid who had subclinical hypothyroidism. She underwent successful 131I ablation and has done well on thyroid hormone replacement therapy. (Endocrinol Metab 27:303-307, 2012)
Key Words: Hypothyroidism, Lingual thyroid, Radiotherapy
서 론
설갑상선은갑상선이동과정에장애가발생하여맹공(foramen
cecum)과후두개사이에서발생하는선천성기형으로 1869년 Hick-
man [1]에의해처음보고되었다. 100,000명당 1명의비율로발생하
는드문질환이며남성보다여성에서 4-7배더호발하는것으로알 려져있다. 발생연령은출생시부터고령까지다양하나, 주로소아
에서진단되는경우가많다[2]. 무증상인경우가 많으나인후이물
감, 연하장애, 발성장애, 호흡곤란, 출혈등다양한증상이나타날
수있으며, 증상은설갑상선크기에영향을받는다[3]. 증상이없는
경우는경과관찰을하며연하장애, 호흡곤란, 출혈및궤양형성으 로인한악성가능성이있는경우에는환자의연령및증상에따라 갑상선호르몬, 방사성요오드치료를이용한내과적치료와수술이 선택적으로시행되고있다[4].
저자들은연하곤란과인후통으로내원한 50세여자환자에서방 사성요오드치료를시행한설갑상선 1예를경험하였기에문헌고찰 과함께보고하는바이다.
증 례
환자: 50세, 여자 주소:연하곤란, 인후통
현병력:환자는약 5년전갑상선기능저하증을진단받고갑상선호 르몬을복용하였고 1년전부터는복용을중단한상태로이전에특 이증상이없었다. 한달전부터목이붓는듯한느낌이있었고이후 점점증상이심해지며연하곤란, 인후통, 목소리변화가있어인근 병원을방문하였고혀의기저부에흰색의종괴소견을보여본원으 로전원되었다.
과거력:특별한과거력은없었고현재복용중인약제는없었다. 가족력:특이사항없었다.
사회력:특이사항없었다.
신체검사 소견:혈압 140/80 mmHg, 맥박수 60회/분, 호흡 20회/
분, 체온 36.5℃였다. 구강내시진및후두경소견에서혀의기저부
에약 2.5 × 1.5 cm의무통성인흰색의종괴가관찰되었다. 경부림
프절은만져지지않았고전신에부종도없었으며흉부진찰및복부 진찰은정상소견이었다.
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소되어 있었고일반생화학검사에서는알칼리성탈인산화효소가
326 IU/L로증가하여있는소견이외에다른검사항목은모두정상
범위였으며혈장전해질검사및혈액검사에서도모두정상범위의결 과를나타내었다.
갑상선기능검사에서는 T3 89.0 ng/dL (정상치, 78-182), free thy- roxine (T4) 0.92 ng/dL (정상치, 0.89-1.79)로정상범위였으나, 혈청 갑상선자극호르몬(thyroid stimulating hormone, TSH)은 13.0 µIU/
mL (정상치, 0.17-4.05)로증가되어있었다. 갑상선 자가항체검사에
서는 anti-thyroglobulin antibody 68 IU/mL (참고치, 30 이하), anti- thyroid peroxidase antibody 100 IU/mL (참고치, 30 이하)를나타내 었다.
영상의학 소견:흉부방사선촬영은정상소견이었고경부전산화 단층촬영에서는정상위치의갑상선은보이지않았다(Fig. 1A). 2.6 ×
었다. 이종괴는주변조직과비교적경계가잘그려졌으며연구개에 인접하고있었다(Fig. 1B, C).
조직검사 소견:혀의기저부의종괴에대해레이저내시경수술적 생검을이용한조직검사를시행하였고조직병리학적소견상비전형 적인상피세포로둘러싸인다양한크기의퇴행성여포가관찰되었 으며기질에는 유리질화가관찰되었다. 이에저자들은설갑상선으 로생각되는이소성갑상선조직으로진단하였다(Fig. 2).
핵의학검사 소견: 4 mCi 용량으로131I 스캔을시행하였고혀의기 저부에설갑상선으로생각되는국소적인흡수소견이보였다(Fig. 3).
치료 및 경과:혈액검사에서불현성갑상선기능저하증소견이관 찰되고조직검사에서악성화증거가없으며호흡곤란증상이없어 갑상선호르몬투여를시작하였다. 갑상선호르몬투여후환자의인 후통및목소리변화는호전되었다. 투여 1개월후, TSH 1.39 µIU/
mL (정상치, 0.17-4.05)가정상적으로유지되었으나환자는다시연
하곤란및인후불편감을호소하여방사성요오드 30 mCi 투여를시 행하였다. 방사성요오드투여 2개월후까지갑상선기능은갑상선호 르몬투여없이, 정상적으로유지되었다. 투여 3개월후, 환자의증상 은호전되었다. 그러나, free T4는정상적으로유지되나, TSH 상승이 관찰되었다. 투여 4개월후, 환자는 1개월간 2 kg의체중증가및피 로감을호소하였다. 4 mCi 용량으로시행한131I 전신스캔에서여전 히혀의기저부위에국소적인흡수소견이관찰되었고(Fig. 4) 갑상선
Fig. 1. Neck computed tomography (CT) images. (A) Axial CT image of the neck revealed the absence of thyroid gland at the normal anatomical loca- tion. (B, C) CT of the neck revealed 2.6 × 2.9 × 3.5 cm sized well-defined solid and cystic mass at posterior aspect, mid-line portion of tongue.
A
B C
기능검사에서 free T4 0.47 ng/dL (정상치, 0.89-1.79), TSH 50 µIU/mL
(정상치, 0.17-4.05)으로갑상선기능저하증이관찰되어갑상선호르
몬을투여하였다. 현재환자는증상없이외래통원치료중이다.
고 찰
설갑상선은태생기에설근부의맹공에서경부로이동하는과정의 장애로인해발생하는데주로설맹공에가장흔하게자리잡는것
으로알려져있다[4,5]. 설갑상선은이소성갑상선의 90% 정도를차
지하고있다. 발생률은 100,000명당 1명정도로보고되고있으나, 증
상이없는경우도있기때문에설갑상선의발생률을정확히추정하 기에는어려움이있다.
설갑상선의임상증상은다양하다. 무증상인경우부터인후불편 감, 인후통, 연하곤란, 호흡장애및출혈이발생할수도있으며, 갑상 선기능저하증이동반되어있는경우도 30% 정도로알려져있다[6].
본증례에서는인후통, 연하곤란과목소리변화가있었으며갑상선 기능은불현성 갑상선기능저하증으로나타났다. 설갑상선이있는
환자의 70-90% 정도에서는정상위치에갑상선이없는경우가많기
때문에갑상선기능에대한평가가필요하다. 설갑상선에서갑상선기 능이상은주로갑상선기능저하증이많으며, 전체환자의 30% 정도 를차지한다. 일부환자에서는드물게갑상선기능항진증을동반하 기도하는데, 이경우에는대부분설갑상선과함께정상적인위치에
갑상선이존재하는것으로보고되어있다[7]. 본환자에서는과거력
Fig. 2. Histopathologic finding (H&E stain, × 100). Microscopic examination of biopsy specimen showed degenerative varying size follicles lined by some atyp- ical epithelial cells and stromal hyalinization.
Fig. 3. 131I scan showed one focal iodine uptake in tongue base which is sugges- tive of lingual thyroid.
Fig. 4. 131I whole body scan. Anterior and posterior 131I whole body scan showed focal iodine uptake (arrows) in mid portion of tongue base area. The scan was performed after the radioactive iodine therapy.
이있었으나, 1년전부터는갑상선호르몬을중단함에도갑상선기능 저하증은심하지않았다. 국내에보고된증례에서는갑상선기능저 하증이동반된경우가대부분이었으며본증례와같이불현성갑상 선기능저하증으로보고된예는 12세소아이외에는없었다[8]. 소아 와사춘기시기에증상발현의정점을이루는데소아는주로갑상선 기능저하증이동반되어발달장애로발현되며사춘기시기에는갑 상선호르몬요구량증가로인해설갑상선비대가발생하여주로연 하곤란, 호흡곤란등국소적인증상으로나타난다. 임신및폐경기 에도갑상선호르몬요구량증가로인해설갑상선비대로인한국소
적인증상으로발생한다[9,10]. 이와함께외상, 감염, 수술등신체적
스트레스로인한설갑상선의비대로증상이시작되기도한다. 본증 례에서도환자는상기도감염시에인후불편감과연하곤란이더욱 심했다고하였다. 설갑상선의국소적인임상증상은주로크기와관 련이많다. 크기가작고갑상선기능이정상인경우에는대부분무증 상인경우가많으며, 크기가큰경우에는인후곤란, 연하곤란및호 흡곤란까지도유발할수있다. 일부환자에서는궤양이동반되어있 는경우, 출혈이발생하기도한다. 또한낭성변화가보고되어있으 며악성이동반되어있는경우가있기때문에, 특히궤양이동반되 어있는경우에는조직검사를통해악성 여부를확인하는과정이 필요하다. 정상갑상선과마찬가지로유두상갑상선암이대부분을
차지하고있다[11]. 이외에도여포성종양, 편평상피암등이보고되
어있다[12]. 본증례에서악성여부를확인하기위해조직검사를시
행했으나악성세포는관찰되지않았다.
설갑상선의진단은간접후두경을이용하여위치를확인할수있 으며, technesium-99m이나123I, 131I을이용한핵의학스캔을시행하 여확진할수있다. 핵의학스캔은생검을시행하지않고진단할수 있어, 생검으로인한기관내출혈및갑상선중독증을예방할수있
는장점이 있다[13]. 경부전산화단층촬영이나경부자기공명영상으
로병변의크기와범위를쉽게파악할수있으며주위연부조직간 의관계를확인하는데편리하다. 조직검사는영상학적검사에서확 인되지 않거나악성이 의심되는 경우에 시행한다. 설갑상선의 약 70%가정상갑상선조직이없는유일갑상선이므로치료결정전갑 상선기능검사가반드시선행되어야한다.
설갑상선의치료는아직명확히확립되지는않았지만, 증상에따 라치료여부를결정한다. 설갑상선의치료방법은경과관찰, 약물 치료, 수술등이있다. 증상이없으며정상갑상선기능환자인경우 지속적인경과관찰로충분하다. 연하곤란및목소리변성등경미 한국소증상을보이는경우갑상선을호르몬투여하여갑상선자극 호르몬에의한설갑상선비대를억제하는치료를일차적으로고려
할수있다[9]. 갑상선호르몬투여는투여후 6-8주후에축소가시
작되어수개월후에효과가나타난다. 따라서갑상선호르몬투여중 에증상이진행하거나출혈및호흡곤란이발생하는경우에는방사
료는종물의축소가일정치않고치료시출혈, 통증, 갑상선기능저 하, 악성 갑상선조직으로의변화가능성때문에수술이 불가능한 고령자에서주로시행되어왔으며임산부와소아에서는금기에해당
한다[14]. 본증례에서도초기에는갑상선호르몬투여를시작했으나
치료중에다시환자가증상을호소하여방사성요오드치료를시행 하였다. 방사성요오드치료의흔한부작용으로는침샘염, 구강건조 증, 갑상선염이생길수있고소화기계증상으로오심과구토도유발 할수있다. 설갑상선환자에서방사성요오드치료의최적의용량은 아직정립되어있지않다. 2001년 Danner 등[15]과 2008년의 Iglesias 등[16]이발표한보고에서각각 30-85 mCi와 20 mCi 용량으로설갑 상선을성공적으로치료하였고특별한부작용은관찰되지않았다. 본증례의환자는내분비내과외래에서방사성요오드 30 mCi를투 여하였고특별한합병증의발생없이외래에서경과관찰하며갑상 선호르몬을복용중이다.
수술적치료는내과적치료에도불구하고증상이악화되는경우 혹은출혈, 연하곤란, 기도폐색, 발성곤란등이발생한경우또는악 성이의심되는경우에시행하며구강경유법, 경부경유법등현재다 양한접근법이이루어지고있다[4,5]. 그러나, 설갑상선의위치에따 라서는완전적출은어렵기때문에보조적인호르몬요법을함께시 행해야한다.
최근에는고주파열치료및레이저치료등다양한치료방법이
소개되고있어치료방법선택의폭이넓어졌다[17]. 따라서, 설갑상
선의치료는환자의연령과증상, 동반질환, 병변의크기등을고려 하여환자의개개인의특성에알맞은최적의치료방법을선택하는 것이필요하다.
요 약
저자등은연하곤란과인후통을주소로내원한 50세여자환자에 서조직검사및131I 스캔으로설갑상선을확진하고특별한합병증의 발생없이방사성요오드치료를시행한설갑상선 1예를경험하였기 에문헌고찰과함께보고하는바이다.
참고문헌
1. Hickman W: Congenital tumor of the base of the tongue pressing down the epiglottis on the larynx and causing death by suffocation sixteen hours after birth. Trans Pathol Soc Lond 20:160-163, 1869
2. Weider DJ, Parker W: Lingual thyroid: review, case reports, and therapeu- tic guidelines. Ann Otol Rhinol Laryngol 86(6 Pt 1):841-848, 1977 3. Rahbar R, Yoon MJ, Connolly LP, Robson CD, Vargas SO, McGill TJ,
Healy GB: Lingual thyroid in children: a rare clinical entity. Laryngoscope 118:1174-1179, 2008
4. Kim BJ, Chun JB, Jung EJ, Han SW, Cynn KS: A case of lingual thyroid.
Korean J Otolaryngol-Head Neck Surg 27:308-311, 1984
5. Yun JB, Jang HK, Yoo YS: Two cases of lingual thyroid. Korean J Otolar- yngol-Head Neck Surg 43:1008-1011, 2000
6. Min BS, Ju JW, Han SH, Shin YD, Jung TW, Kim YH: Unexpected dif- ficult intubation due to lingual thyroid: a case report. Korean J Anesthesi- ol 51:236-238, 2006
7. Kuehn P, Newell RC, Reed JF: Exophthalmos in a woman with lingual, subhyoid and lateral-lobe thyroid glands. N Engl J Med 274:652-654, 1966
8. Ryu IS, Choi SH: A case of transoral excision using CO2 laser in manage- ment of lingual thyroid with oral bleeding. Korean J Otorhinolaryngol- Head Neck Surg 53:99-102, 2010
9. Kansal P, Sakati N, Rifai A, Woodhouse N: Lingual thyroid. Diagnosis and treatment. Arch Intern Med 147:2046-2048, 1987
10. Sauk JJ Jr: Ectopic lingual thyroid. J Pathol 102:239-243, 1970 11. Pérez JS, Muñoz M, Naval L, Blasco A, Diaz FJ: Papillary carcinoma aris-
ing in lingual thyroid. J Craniomaxillofac Surg 31:179-182, 2003 12. Bukachevsky RP, Casler JD, Oliver J, Conley J: Squamous cell carcinoma
and lingual thyroid. Ear Nose Throat J 70:505-507, 1991
13. Farrell ML, Forer M: Lingual thyroid. Aust N Z J Surg 64:135-138, 1994 14. Park HM, Gupta S, Skierczynski P: Radioiodine-131 therapy for lingual
thyroid. Thyroid 13:607, 2003
15. Danner C, Bodenner D, Breau R: Lingual thyroid: iodine 131: a viable treatment modality revisited. Am J Otolaryngol 22:276-281, 2001 16. Iglesias P, Olmos-García R, Riva B, Diez JJ: Iodine 131 and lingual thy-
roid. J Clin Endocrinol Metab 93:4198-4199, 2008
17. Cunningham CL, Vilela RJ, Roy S: Radiofrequency ablation as a novel treatment for lingual thyroid. Int J Pediatr Otorhinolaryngol 75:137-139, 2011
