A Case Report of a Right-sided Hemichorea Patient Diagnosed with Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome : A Combined Western-Korean Medicine Approach

우반신 무도증을 호소하는 Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome 환자에 대한 증례보고

: 양한방 복합치료적 접근으로

김성윤

, 박준형

, 안재현

, 조정재

, 이승민

, 강중원

, 남동우

1경희대학교 한의과대학 침구의학교실

[Abstract]

ACaseReportofaRight-sidedHemichoreaPatientDiagnosedwith ChoreaHyperglycemiaBasalGangliaSyndrome:ACombinedWestern- KoreanMedicineApproach

KimSungYoon

,ParkJunHyeong

,AhnJaeHyun

,JoJungJae

,LeeSeungMin

, KangJungWon

andNamDongWoo

1

DepartmentofAcupuncture&MoxibustionMedicine,CollegeofKoreanMedicine, KyungHeeUniversity

Objectives : ThepurposeofthisreportistointroduceararecaseofapatientwithChoreaHy- perglycemiaBasalGangliasyndrome(C-H-BG)whoseinitialmedicalinterventionswerestarted 2weeksaftertheonset,andtosuggestthepossibilityoftreatmentusingacombinedWest- ern-Koreanmedicineapproach.

Methods : A75-year-oldfemaleC-H-BGpatientcomplainingofpersistentright-sidedhemi- choreawastreatedwithatherapythatcombinedKoreanandWesternmedicinefromApril4, 2015toApril29,2015.Improvementsofsymptomsweremeasuredbyamotorassessmentof UnifiedHuntington’sDiseaseRatingScale(UHDRS),VisualAnalogScale(VAS)andthenumber ofinvoluntarymovements.

Results : MotorassessmentofUHDRS,VASandthenumberofinvoluntarymovementsallshowed agraduallyimprovingtendencyduring26daysofadmissiontreatment.However,thepatient’s hemichoreapersisted.

Conclusion : RapidbloodsugarcontrolisthemostimportanttreatmentforC-H-BG,because pathologicchangesofbasalgangliaseemtobecomeirreversibleastimegoesby.Acombined Western-KoreanmedicineapproachtotreatingC-H-BGseemseffectivenotonlyinreducing hemichorea,butalsointhemanagementofaccompanyingsymptomssuchasmusclepain andgeneralweakness.

✱ Correspondingauthor:DepartmentofAcupuncture&MoxibustionMedicine,KyungHeeUni- versityKoreanMedicineHospital,23,Kyungheedae-ro,Dongdaemun-gu,Seoul,130-872,Re- publicofKorea

Tel:＋82－2－958－1827 E－mail:[email protected] Key words :

C-H-BG;

Hemichorea;

Hyperglycemia;

UHDRS;

KoreanMedicine

Received : 2016. 02. 12.

Revised : 2016. 02. 28.

Accepted : 2016. 03. 08.

On－line : 2016. 03. 18.

ThisisanOpen-AccessarticledistributedunderthetermsoftheCreativeCommonsAttributionNon-CommercialLicense(http://creativecommons.org/licenses/by- nc/3.0)whichpermitsunrestrictednon-commercialuse,distribution,andreproductioninanymedium,providedtheoriginalworkisproperlycited.

TheAcupuncture istheJournalofKoreanAcupuncture&MoxibustionMedicineSociety.(http://www.TheAcupuncture.org) Copyright2014KAMMS.KoreanAcupuncture&MoxibustionMedicineSociety.Allrightsreserved.

http://dx.doi.org/10.13045/acupunct.2016011

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I. 서론

Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome (이하 C-H-BG)은 심한 비케톤성 고혈당의 병력을 가진 환자가 반신의 무도증을 호소하는 것을 특징으로 하며, Brain MRI 촬영 시 무도증을 보이는 반대편 뇌의 기저핵 부위가 T1 조영증강 영상에서 특이적으로 고음영을 띠는 질환이다.

세계적으로도 수십 예의 증례보고가 보고되어 있을 뿐 역학이나 발병의 기전, 임상진료 지침은 마련되어 있지 않 다. 아직까지 이 질병에 대한 정확한 명칭 자체도 통일되어 있지 않아, hyperglycaemia-induced hemichorea라 는 명칭을 사용한 증례보고

도 찾을 수 있었고, 다수의 증 례에서는 질병의 명칭을 따로 규정하지 않고 비케톤성 고 혈당증으로 인해 유발되는 hemichorea나 hemichorea- hemiballism으로 인식하는 경우들도 있었다. 하지만 최 근 증례들이 축적되면서 새로운 질병의 범주로 인식하는 경향을 띠게 되었고 주로 C-H-BG라는 병명으로 논문들 에서 언급되고 있다.

한의학계에서 C-H-BG라는 질병에 대한 보고나 연구는 전무한 실정이며, 본 증례에서는 기존의 서양의학적인 치료 법에 추가로 한의학적인 치료를 병행하여 임상적으로 의미 있는 결과를 얻었기에 보고하는 바이다. 본 증례보고는 Joel J Gagnier가 제안한 CAse REport (CARE) guide- line을 따르고 있으며, 피시술자에게 치료 경과의 기록 및 논문 게재에 대한 동의서를 받은 뒤 평가를 진행하였다.

II. 증례

1.연구대상 1)환자

곽○○, 75세 여성

2)주소

(1) 우반신 무도증 (2) 전신쇠약감

3)발병일

2015년 3월 10일

4)과거력

당뇨병(2005년 진단 후 복약 중)

5)사회력

흡연력 : 없음 음주력 : 없음 직업 : 없음

6)가족력

없음

7)현병력

본 환자는 150 cm, 39 kg의 75세 여성 환자로 2005년 경 당뇨병 진단 후 경구용 당뇨병 제제를 복약하다가 2015 년 3월 1일 사고로 자제분을 잃고, 그 충격으로 식사를 거 르며 당뇨약만 복용하다가 3월 3일 저혈당 쇼크를 경험한 이후로 당뇨약 복용을 중단하였다.

이후 3월 10일 우반신 불수의운동이 나타났으며, 특별한 처치 없이 안정 가료하다가 2015년 3월 23일 당뇨약 처방 받던 내과를 방문하여 당뇨병 제제를 포함한 경구약을 처 방 받아 복용하기 시작하였으나 증상의 호전이 없어 적극 적인 한방치료를 위하여 2015년 4월 4일 경희대학교 한방 병원 침구과 외래 방문 후 당일 입원한 환자이다(Appen- dix 1 : 연대표 참조).

8)초진시소견

(1) 우반신 무도증

우반신에 국한되어 나타나는 대관절 위주의 큰 불수의적 움직임으로 어깨를 계속 들썩거리고, 고관절과 슬관절을 끊임없이 굴곡/신전, 내회전/외회전시킨다. 어깨 들썩거림 으로 인해 혼자 식사를 할 수도 없고, 글씨 쓰기도 쉽지 않 다. 하지 불수의운동으로 자가 보행이 불가능하며 설 수도 없다. 자발적으로 움직임을 멈출 수 없으나 자는 동안은 모 든 불수의운동이 멈춘다. 발병 이후 별다른 호전은 없다.

(2) 망문문절

① 체형 : 白, 瘦

② 식욕 및 소화 : 消化 不良

③ 대변 : 1 回/2~3日, 普

④ 소변 : 야간뇨 3-4 回

⑤ 수면 : Diazepam 복용하며 간간히 불면 있음

⑥ 寒熱 : 別無異常

⑦ 汗 : 多, 自汗

⑧ 頭 : 眩暈

⑨ 皮膚 : 乾燥

⑩ 口舌 : 口乾, 口渴, 舌淡胖而裂, 舌苔少

⑪ 脈狀 : 實數

9)검사결과

입원 시 혈액검사에서 당화혈색소가 9.1 %, 헤모글로빈 이 8.0 g/dL 측정되었다. 입원 이후 시행한 Br-MRI상 T1 조영증강 영상에서 좌측 피각에 고신호강도가 관찰되었다 (Fig. 1 참고).

2.치료방법 1)침치료

임상경력 1년 이상의 경희대학교 한방병원 전문수련의 가 2015년 4월 4일부터 2015년 4월 29일까지 총 26일에 걸쳐 매일 2회, 오전 9시와 오후 4시에 시행하였다. 침은 Stainless 재질의 1회용 멸균 호침(동방침구제작소, 한국, 0.25×40 mm)을 사용하였다.

오전 침치료는 환자에게 앙와위를 취하게 한 뒤 총 10개 의 혈위 즉, 百會(GV20), 印堂(EX-HN3), 양측 曲池 (LI11), 合谷(LI4), 足三里(ST36), 太衝(LR3)에 자침하였 다. 혈위는 WHO standard acupuncture point loca- tions in the western pacific region에 의거하였으며 印 堂(EX-HN3)은 0.5 寸 깊이로 下斜刺하였고 百會(GV20) 는 0.1 寸, 나머지 혈위들은 0.5~1 寸의 깊이로 直刺하였 으며, 별다른 수기법은 사용하지 않았다. 우측은 불수의운 동이 심하여 유침 시 통증이 유발되었기 때문에 단자 후 바 로 발침하였고, 좌측은 20분간 유침하였다.

오후 침치료는 환자의 우측 Trapezius, Deltoid, Sup- raspinatus, Infraspinatus, Quadriceps femoris, Tibialis anterior, Gastrocnemius의 압통점 및 경결점

에 5회 가량의 제삽을 통한 MPS를 시행한 뒤 유침 없이 발 침하였고, 이후 바로 좌측에 사암침법의 肝勝格 자침 후 30 분간 유침하였다. 보사는 迎隨補瀉, 捻轉補瀉, 九六補瀉 를 동시에 시행하였다.

2)한약치료

한약은 전탕액과 원내 제제를 함께 복용하였다. 4월 4일 입원 후 4월 5일까지 불수의적 운동을 虛風內動으로 보고 大定風珠加減方(1첩 당 白芍藥, 乾地黃, 麥門冬 18 g, 牡 蠣, 甘草, 龜板 12 g, 鹿角膠 9 g, 麻仁, 五味子 6 g으로 하 여 2첩을 3분복) 120 ml를 매 식후 30분에 복용하였다. 이 후 4월 6일부터 4월 29일까지는 환자를 血虛로 변증하고, 정신적인 트라우마, 간헐적인 불면, 야간의 통증을 함께 다 스릴 수 있는 補血安神湯(1첩당 山藥, 當歸 8 g, 龍眼肉, 萊菔子, 白芍藥 炒 6 g, 乾地黃, 麥門冬, 茯神, 酸棗仁 炒, 麥芽 炒, 神麯 炒 4 g, 遠志, 川芎, 黃芩 酒炒, 五味子 3 g, 甘草, 砂仁 2 g, 甘菊 1 g으로 하여 3첩을 3분복)을 매 식 후 2시간에 복용하였다.

제제로는 4월 4일부터 愈風丹(山藥 630 g, 甘草 炙 450 g, 人蔘, 蒲黃 炒 225 g, 神麯 炒, 牛角, 大豆黃卷, 肉桂, 阿 膠珠 158 g, 白芍藥, 麥門冬, 黃芩, 當歸, 防風, 白朮 135 g, 柴胡, 桔梗, 杏仁, 白茯笭, 川芎 113 g, 牛黃, 羚羊角, 龍 腦 90 g, 麝香 75 g, 白蘞, 乾薑, 柏子仁, 酸棗仁 炒, 石菖 蒲 60 g, 金箔 12 g, 大棗 1,200 g을 가루 내어 꿀과 합하여 2,000丸을 만들고 금박을 입혀 조제)을 기상 후 1丸씩 복용 하게 하였고, 振顫 증상에 빈용하는 원내 처방인 抑肝散加 味(蒼朮, 白茯笭, 厚朴, 枳實 4 g, 當歸, 釣鉤藤, 川芎 3 g, 柴胡 2 g, 甘草 1.5 g)를 매 식후 30분에 복용하게 하였다.

3)병행치료

(1) 당뇨 관리

2015년 4월 4일부터 glucose meter로 매일 4회(아침 공복 혈당 1회, 매 식후 2시간 혈당 3회) 혈당을 측정하였 다. 공복 혈당과 식후 2시간 혈당이 대체로 양호하게 유지 되었으나, 식후 2시간 혈당의 경우 간헐적으로 200 mg/dL 근처까지 올라 4월 6일 협진을 통해 경구용 당뇨병 제제를 조절 받았다.

(linagliptin 5 mg 아침 식전 1회, glimepiride 4 mg 아침 식전 1회, glimepiride 2 mg 저녁 식전 1회)

고혈당으로 인한 우반신 무도증으로 진단한 이후에는 엄 격한 혈당 조절을 통해 뇌 내 가역적 손상 부위의 회복을 유 도하기 위해서 매 식전 소량의 초속효성 인슐린(insulin aspart)을 투여하여 식후 2시간 혈당 목표치를 100~120 mg/dL 정도로 엄격하게 유지하고자 하였다.

전반적인 당뇨 관리를 평가하기 위하여 최근 2~4주간의

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119 Fig.1.T1weightedbrainMRIimage

*High signal intensity lesion at left putamen.

평균혈당치를 반영하는 당화알부민을 2회 측정하였는데, 당화알부민은 4월 7일 29.1 %에서 4월 25일 18.9 %로 감소 하여 입원 이후 혈당은 양호하게 유지된 것으로 평가된다.

(2) 혈압 관리

환자는 고혈압 과거력, 복약력은 없었으나 4월 4일 입원 시 혈압이 180/90 mmHg 측정되었고, 이후 지속적으로 160/90 mmHg 아래로 내려가지 않아 4월 4일부터 혈압 약을 추가하였고 이후 계속 유지하였다.

(amlodipine 5 mg/valsartan 160 mg 아침 식전 1회, amlodipine 5 mg 저녁 식전 1회, bisoprolol fumarate 2.5 mg 아침 식전 1회)

(3) 뇌허혈 예방 및 뇌기능 개선

Brain MRI 촬영 이후 치료 방향을 설정한 뒤 협진을 통 해 뇌허혈 예방 차원에서 aspirin100 mg과 atorvastatin 10 mg을 아침 식후 1회 투약하였다. 뇌기능 개선을 위한 choline alfoscerate 400 mg을 매 식후 3회 투약하였다.

(4) 기타 처치

여러 내과적인 문제가 동반된 환자이기 때문에 주기적인 활력징후와 혈액검사 결과를 고려하여 normal saline 수 액처치가 간헐적으로 들어갔고, Hemoglobin 수치가 입원 시 이후로 지속적으로 9 g/dL 미만으로 측정되어 철분제인 ferrous sulfate 256 mg을 아침, 저녁 식후 2회 투약하였 다. 무도증에 대한 대증적 처치로 항전간제 clonazepam 0.5 mg을 아침, 저녁 식후 2회 투약하였다. 소화성 궤양용 제 ranitidine 150 mg을 아침, 저녁 식후 2회 투약하였다.

3.평가방법

1)Unified Huntington’s Disease Rating Scale(이하UHDRS)-motorassessment

본 증례의 환자는 헌팅턴 무도병은 아니지만 C-H-BG 에 대한 평가지표는 현재까지 마련되어 있지 않기 때문에 무도병 증상에 대한 평가가 가능한 헌팅턴병 통일 평가척 도인 UHDRS의 운동평가 항목을 10일 간격으로 3회(4월 8일, 4월 18일, 4월 28일) 측정하였다.

UHDRS는 motor assessment, cognitive assess- ment, verbal fluency test, symbol digit modalities test, stroop interference test, behavioral assess- ment, functional assessment, independence scale 로 구성되어 있다. 무도병 증상에 환각, 심각한 정서 변화, 치매 등 정신의 퇴보 증상이 동반되는 헌팅턴병과는 달리

본 증례의 환자는 정신적 이상이나 언어곤란 등 무도증 외 의 증상은 동반되지 않았으므로 UHDRS의 motor as- sessment 항목만을 평가의 대상으로 하였다.

2)시각상사척도

(Visual Analog Scale,이하VAS)

환자가 주관적으로 느끼는 불수의운동의 정도를 평가하 기 위하여 매일 오전 7시경 환자 본인에게 ‘어제 하루 동안 팔과 다리의 불수의운동이 심했던 정도’를 10 cm의 직선 상 에 표시해 주길 요청하였다. 상지와 하지의 불수의운동의 양 상이 달라 상지와 하지의 VAS를 따로 측정하였고, 0.1 cm 눈금자를 이용하여 VAS를 소수 첫째자리까지 측정하였다.

3)불수의운동횟수

무도증이 가장 현저히 나타나는 오른발에서 30분 동안 불수의운동 횟수를 측정하고자 하였다. 앙와위로 안정을 취하게 한 상태에서 오른쪽 엄지발가락 interphalangeal joint의 중심에 소형 만보기의 중점을 맞춰서 올려두고 스 킨테이프를 감아 고정한 뒤, 30분간 만보기를 통해 측정된 불수의운동의 횟수를 기록하였다.

4)주관적평가

무도증으로 수행 불가능한 동작들(보행, 식사 시 수저 이 용)과 무도증에 동반된 증상(야간통증, 근육통, 전신쇠약 감)에 대해 치료자가 수시로 재평가하였다.

4.평가결과

1)UHDRS-motor assessment (Fig. 2) 운동평가 총 15항목 중 안구운동과 어삽과 관련된 4항 목은 변화가 없었고, 나머지 11항목에서 치료 후 개선이 나 타났다.

UHDRS-motor assessment 점수는 4월 8일 평가 시

34점에서 4월 18일에는 22점, 4월 28일에는 19점으로 감

소하여 처음 10일간은 뚜렷한 호전을 보였다.

2)시각상사척도 (Fig. 3)

VAS는 상지와 하지 모두 꾸준한 감소 추세를 보였지만 상지의 경우 마지막 5일간은 오히려 미약하게 증가하는 경 향을 보였다.

하지 불수의운동에 대한 VAS는 4월 7일 9.7점에서 4월 29일 마지막 평가 시 4.8점으로 꾸준히 감소 추세를 보였 다. 상지 불수의운동에 대한 VAS는 4월 7일 7.5점에서 꾸 준히 감소하여 4월 24일과 4월 25일에 3.5점으로 가장 낮 은 수치를 보였고, 4월 29일 마지막 평가 시 4.0점이 측정 되었다.

3)불수의운동횟수 (Fig. 4)

오른쪽 엄지발가락 interphalangeal joint에 달린 만보 기를 이용하여 무도증이 가장 현저한 오른발의 불수의운동 횟수를 30분간 측정하였다. 불수의운동 횟수는 치료기간 내내 꾸준히 감소하여 4월 7일 1,171회 측정되던 것이 4월 24일 256회까지 감소하였고, 4월 28일 마지막 측정 시 275회 측정되었다.

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121 Fig.3.ChangesofVAS

Fig.4.Changesofthenumberofinvoluntarymovementsofrightlowerextremityfor30minutes

4)주관적평가

환자는 2015년 4월 4일 입원 당시 우하지 불수의운동으 로 직립과 보행이 전혀 불가능했으나 4월 16일부터는 부축 을 받아 5분가량 보행이 가능해졌고, 치료기간 동안 보행 능력은 꾸준히 좋아져 퇴원 시 부축 받아 10분 이상 보행이 가능했다.

입원 당시 견관절의 불수의운동으로 숟가락을 사용하여 정상적인 식사가 불가능하였으나 퇴원 시점에서는 숟가락 으로 밥과 국을 혼자 먹을 수 있었고, 큰 반찬은 젓가락으 로 집어서 먹을 수 있었다.

야간통증과 근육통은 환자 상태에 따라 변화는 있었지만 꾸준하게 감소 경향을 보였고, 본인에게서 ‘침을 맞으니 확 실히 아픈 게 덜하다’는 표현을 들었다.

입원 시 전신쇠약감, 특히 낮에 기운이 없음을 호소하였 는데 4월 15일 문진 시 입원 당시보다 50 % 가량 전신쇠약 감이 줄어든 것 같다고 표현하였고, 퇴원 당일 80 % 가량 전신쇠약감이 줄어든 것 같다고 말했다.

Ⅲ. 고찰 및 결론

1.진단의근거

Chorea Hyperglycemia Basal Ganglia Syndrome (C-H-BG)은 매우 드문 질병으로 국제적으로도 수십 차 례의 증례가 보고된 것이 전부이다. 임상적으로 C-H-BG 는 다음의 세 가지를 진단의 근거로 한다.

1) 반신 무도증(Chorea) : 갑자기 좌우 한쪽에 국한되어 어깨의 들썩임과 다리와 발을 통제할 수 없는 움직임 을 포함하는 대관절 위주의 불수의운동이 발생하며 대부분의 증례에서 잠을 잘 때 증상이 소실된다는 것 을 특징으로 제시하였다.

2) 고혈당(Hyperglycemia) : 거의 모든 증례에서 비케 톤성 고혈당증이 보고되었고 발병일에 처음 측정한 혈당이 대부분 300 mg/dL 이상이었다.

3) 기저핵(Basal Ganglia) 병변 : 모든 증례에서 Br- MRI의 T1 조영증강 영상에서 환측의 반대편 기저핵 의 피각에 병변이 관찰되었고, 미상핵, 담창구의 병 변이 동반되는 경우도 있었다.

본 환자는 우반신에 국한된 불수의운동을 호소하였고,

수면 시 불수의운동이 소실된다는 점, 어깨의 들썩임과 고 관절, 족관절의 불수의운동 양상도 C-H-BG의 임상양상 과 일치하였다. 입원 시 시행한 혈액검사상 당화혈색소가 9.1 %로 최근 혈당약 복용을 중지한 뒤로 고혈당이 심했음 을 알 수 있으며, Br-MRI상으로도 T1 조영증강 영상에서 만 확인되는 좌측 기저핵의 피각에 고음영이 특이적으로 관찰되었다. 위의 세 가지 조건에 정확히 일치하였기 때문 에 본 환자를 C-H-BG로 진단하게 되었다.

2.질환고찰

지금까지 보고된 증례들에 따르면 C-H-BG는 고령의 아시아 여성에 호발하는 것으로 보인다. 아시아인에게 호 발하는 것은 유전적 소인의 가능성을 제시하며 아시아계 사람들의 당뇨관리가 미흡한 점이 그 이유가 될 수도 있으 나 이에 대한 근거는 아직 미흡하다. Lee 등은 C-H-BG 가 여성에 호발하는 것이 여성의 도파민 과민성과 관련 있 을 것이라고 제기하기도 하였으나 이 또한 가설에 불과하 다

.

C-H-BG의 발병원인과 그 기전에 대한 것은 아직 명확 히 밝혀진 바 없지만, 대부분의 연구에서 고혈당을 그 원인 으로 제시하고 있다. 고혈당 상태에서는 Krebs 회로가 비 활성화되면서 대뇌의 에너지 대사과정이 혐기성 회로로 전 환되는데, 이때 대체적인 에너지원으로 뇌는 GABA를 succinic acid로 전환시켜 대사성 산증을 일으킨다. 이러 한 대사성 산증과 에너지 고갈이 기저핵에 변성을 일으키 는 것으로 보이며, 이는 GABA가 재합성되지 않는 비케톤 성 고혈당에서 더 급격하게 진행된다

.

하지만 이 가설은 혈당이 정상화된 뒤에도 무도증이 지 속되는 것과 대부분의 C-H-BG가 반신 무도증을 특징으 로 하는 점을 설명하지 못한다. 고혈당이라는 전신적인 대 사 장애가 뇌의 한쪽 부분에만 병변을 일으키는 것은 C-H- BG가 고혈당 외에도 다른 인자에도 영향을 받는다는 점을 시사한다.

Oh 등의 연구

에서는 추가적으로 뇌허혈을 C-H-BG

의 원인으로 제시하면서 비케톤성 고혈당과 뇌허혈의 시너

지효과가 선조체의 일시적인 기능부전을 통해 C-H-BG

를 일으킨다는 가설을 제시하였다. 과거에는 T1 영상에서

기저핵의 고음영은 점상출혈로 여겨졌다. 하지만 C-H-

BG로 추정되는 환자의 뇌 조직을 사후 생검한 두 논문

을

찾을 수 있었는데, 각각의 논문에서 하나씩의 뇌 조직을 생

검한 결과 두 검체 모두 출혈의 흔적은 보이지 않았고, 경

색과 관련된 신경결손이나 신경교증, 성상교세포증 등이

관찰되었다. Fujioka M 외의 연구

에서는 Rat의 중대뇌 동맥을 폐색시킨 뒤 이후 재관류시켜 지연된 허혈성 변화 를 야기시켰는데 T1 조영증강 영상에서 기저핵 부위의 고 음영이 관측되었다고 보고하였다.

따라서 T1 영상에서 관찰되는 기저핵의 고음영은 뇌허 혈로 인한 신경의 변성으로 이해할 수 있으며, 신경의 변성 을 일으키는 과정에서 고혈당과 기저핵의 저관류 상태가 시너지효과를 낸다는 가설은 설득력을 가진다. 이에 착안 하여 본 증례의 치료를 접근함에 있어서 고혈당의 교정뿐 아니라 뇌경색에 준하여 뇌혈류의 개선과 뇌허혈의 예방을 위한 치료를 함께 적용하고자 하였다.

3.C-H-BG의치료와양한방복합치료의 의의

20편의 증례보고에서 보고된 C-H-BG 환자 49례와 영 동세브란스병원과 아산병원에서 1990~2001년까지 12년 간 각각 2례씩 보고된 4례를 합쳐 총 53례의 C-H-BG 환 자를 분석한 Oh 등의 연구

에서 38례의 환자는 증상이 사 라졌고, 15례의 환자는 호전을 보였다고 분석하였다. 진단 이 된 이후 53례의 증례보고 모두에서 혈당 조절을 일차적 인 치료법으로 선택하였다. 추가적으로 진정제인 haloperidol을 처방한 증례가 31례였으며, 그 중 13례는 haloperidol과 기타의 다른 약을 함께 처방하였다.

haloperidol을 처방한 31례 중 19례에서 증상이 완전히 소 실되어 혈당 조절과 함께 진정제를 투여한 경우 치료 성적 이 가장 좋았다.

다만 위의 논문에서 분석한 거의 모든 증례들에서 환자 들은 발병 직후 내원하여 즉각적인 처치를 받았다. 따라서 기저핵의 병리적 변화는 초기에 혈당 조절 등의 처치가 들 어가면 충분히 되돌릴 수 있는 가역적인 변화임을 짐작할 수 있다. 실제로 증상이 소실되고 MRI를 추적검사한 경우 대부분 T1 조영증강 영상에서의 기저핵의 고음영이 사라 진 결과를 나타내었다.

하지만 본 증례의 환자의 경우 발병 이후 약 2주간 의학 적인 처치를 전혀 받지 않았다. 발병 2주 후에 내원하여 당 뇨약과 진정제를 복용하기 시작하였지만 그 이후로도 무도 증은 이렇다 할 개선이 없었다. 따라서 발병 이후 고혈당이 지속되고 처치가 들어가지 않은 채 2주가 지났을 시점에서 는 기저핵의 병리적 변화가 어느 정도 비가역성을 띠기 시 작했다고 볼 수 있다.

Danve A.이 2015년 발표한 한 증례보고

에서 본 증례 와 같이 처치가 늦었고, 증상 또한 비슷했던 환자의 보고를

찾을 수 있었다. 이 환자는 63세 라틴계 남성 환자로 오른 쪽 어깨의 들썩임이 처음 시작된 후 2주가량 아무런 처치 를 받지 않았다. 2주 후에 내원 후 입원하여 6일간 혈당조 절치료를 받았으나 증상이 지속 중인 채로 퇴원하였고, 퇴 원 후 증상이 점차 악화되어 상지와 하지 전체의 무도증을 호소하며 다시 내원 후 입원을 하였다. 당시 당화혈색소가 9.9 %, MRI상 T1 조영증강 영상에서 왼쪽 기저핵의 피각 과 미상핵에 고음영이 관찰되었다. 본 증례와 비슷한 병력 을 가진 이 환자는 결국 3개월간의 치료에도 불구하고 영 구적인 무도증이 남았다고 보고되었다.

환자에게 주로 처방된 한약은 補血安神湯, 愈風丹, 抑肝 散加味였다. 본 환자는 자제분을 여읜 뒤 큰 정신적 충격이 있었고, 이로 인한 우울감이 있었다. 야간통증을 호소하였 고, 皮膚가 乾燥하고, 面白하였으며 혈액검사상 혈구의 심 한 감소소견이 있는 점들을 血虛로 보아 補血安神湯을 처 방하였다. C-H-BG의 발병기전에 뇌허혈이 작용한다고 보았기 때문에 경희대학교 한방병원에서 뇌경색 환자의 開 竅醒神을 돕는데 빈용하는 愈風丹을 처방하였다. 抑肝散 은 무도증에 대증적으로 처방하였는데, 현 외의 논문

에 따 르면 抑肝散과 抑肝散加味는 strychnine, picrotoxin, caffeine으로 유발된 mouse의 경련과 통증에 효과가 있 었고, 김 외의 논문

에서는 mouse에서 억간산의 진경, 해 열, 진통, 진정 및 GABAergic system 조절작용을 밝혔 다. 억간산을 헌팅턴 무도병 환자 4명에게 cross over de- sign으로 투여한 결과 4명 모두에게서 억간산 투여기간 동 안 UHDRS-motor assessment 점수가 감소했다는 연 구결과도 있었다

.

방광경을 따라 시행한 건부항과 오전, 오후 2회의 침치 료를 통해 환자의 氣血순환을 증진시켜 회복력과 전신적 인 컨디션을 증진시키고자 하였다. 오후에 시행한 MPS 침 치료는 불수의운동이 심한 근육들(Trapezius, Deltoid, Supraspinatus, Infraspinatus, Quadriceps femoris, Tibialis anterior, Gastrocnemius)을 목표로 하였는데, 실제로 해당 근육들에서 끊임없는 불수의운동으로 경결점 들이 확인되었고, 압통과 야간 근육통도 동반되어 있었다.

MPS를 통해 근육의 경결을 해소하고, 통증을 완화시키고 자 하였고, 환자는 MPS치료 직후 근육통의 감소, 야간통 증의 감소를 느꼈다고 진술하였다. MPS 시행 후 肝勝格을 자침하였는데, 본 환자를 血虛로 보았기 때문에 무도증의 병기를 血虛生風이라고 생각했다. 肝血이 虛衰하면 肝이 血을 營養하지 못하기 때문에 肝風이 來動할 수 있다

. 무 도증의 本은 血虛로 補血安神湯을 통해 補하고, 標는 肝風 으로 肝勝格을 통해 熄風하여 標本兼治하고자 하였다. 임 상적으로는 뇌교경색 후에 이상경련양 불수의운동에 대한

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증례보고

에서 肝勝格 자침 후 근경련의 호전을 보인 증 례를 확인할 수 있었다.

본 증례의 환자는 입원 전 당뇨병 제제와 진정제의 투약 에도 무도증의 호전이 거의 없다가 입원 후 좀 더 엄격한 혈 당관리, 뇌기능 개선 약물과 뇌허혈 예방 약물의 투여를 비 롯한 양방치료와 병행된 한방치료를 통해 입원 기간 동안 꾸준한 증상의 회복을 보였다. 입원 후 증상이 뚜렷하게 회 복을 보이기 시작한 것이 한방치료만의 효과라고 볼 수는 없지만, 당뇨병 제제와 진정제 복용으로 치료를 시작한 뒤 에도 호전이 없었던 것은 기존의 양방처치가 기저핵의 병 변을 충분히 가역적으로 회복시키지 못했던 것을 의미하 며, 이는 입원 후 추가된 한방처치가 증상의 호전에 기여했 을 것이라는 생각에 힘을 더해준다. 또한 한방처치는 환자 의 주 증상인 무도증 외에도 끊임없는 불수의운동으로 인 한 근육의 경결과 근육통, 야간통증, 전신쇠약감의 개선에 도 도움이 된 것으로 보인다.

하지만 입원치료 기간 동안 환자의 무도증은 완치되지 못하였고, 퇴원 후 외래 통원치료가 이루어지지 않아 정확 한 증상의 경과를 파악하지 못하였지만, 발병 이후 11개월 가량이 지난 2016년 2월 5일 전화통화를 통해 확인한 결과 우반신의 미약한 무도증은 지속되고 있다고 하였다.

이렇게 만성적인 증상이 남게 된 가장 큰 이유는 초기 치 료가 이루어지지 못했던 것으로 여겨진다. 본 증례와 Danve A.의 증례

의 환자는 발병 2주 후 혈당 조절 등 처 치가 들어가기 시작했고 결국 만성적인 증상이 남았다. 발 병 직후 내원하여 조기 처치가 이루어진 환자의 상당수에 서 조기에 완치를 보였던 것

과 비교하면, C-H-BG 치료 에서 초기 혈당 조절의 중요성을 알 수 있으며 기저핵의 병 변은 발병 이후 적절한 치료가 이루어지지 않으면 점차 비 가역성을 띠기 시작하는 것으로 여겨진다.

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Appendix1.