Case Report
원고 접수일 2011년 11월 8일, 원고 수정일 2011년 11월 21일, 게재 확정일 2011년 11월 21일
책임저자 이종호
(110-768) 서울시 종로구 연건동 28, 서울대학교 치의학대학원 구강악안면외과학교실 Tel: 02-2072-2630, Fax: 02-766-4948, E-mail: [email protected]
RECEIVED November 8, 2011, REVISED November 21, 2011, ACCEPTED November 21, 2011
Correspondence to Jong-Ho Lee
Department of Oral and Maxillofacial Surgery, School of Dentistry, Seoul National University
28, Yeongeon-dong, Jongno-gu, Seoul 110-768, Korea
Tel: 82-2-2072-2630, Fax: 82-2-766-4948, E-mail: [email protected]
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하악골에 발생한 거대한 치성 점액종의 절제 및 비골 혈관화 유리 피판을 이용한 재건: 증례보고
서진원ㆍ김유진ㆍ박원종ㆍ김성민ㆍ이종호
서울대학교 치의학대학원 구강악안면외과학교실
Abstract
Treatment of a Huge Odontogenic Myxoma in the Mandible with Surgical Resection and Reconstruction Using
a Vascularized Fibular Free Flap: Case Report
Jin-Won Suh, Eu-Gene Kim, Won-Jong Park, Soung-Min Kim, Jong-Ho Lee Department of Oral and Maxillofacial Surgery, School of Dentistry, Seoul National University
The odontogenic myxoma is a relatively rare, benign tumor that occurs on the jaw. A 41 year-old man visited Seoul National University Dental Hospital because of swelling of the mandible. Clinical and radiographic evaluation showed a huge mass invading most of the mandible. After biopsy, he was diagnosed with odontogenic myxoma. For resection of the lesion, partial mandibulectomy and reconstruction with a vascularized fibular free flap was done. The result showed successful removal of the lesion. Reconstruction resulted in satisfactory functional and esthetic outcomes. We conclude that huge benign neoplasms such as odontogenic myxomas can be successfully treated by using a wide margin of resection followed by vascularized fibular free flap reconstruction.
Key words: Myxoma, Microsurgical free flaps, Mandible
서 론
치성 점액종은 1947년 Thoma와 Goldman에 의하여 처음 보고되었으며, 양성이지만 국소적으로는 침습적인 형태를 띠는 종양으로, 골조직 중에서는 악골에 대부분 발생한다[1,2]. 이 종양
은 전체 치성 종양의 1∼17.7%를 차지하고 있으며[3-5], 조직학
적으로는 성상 세포와 방추 세포가 풍부한 점액질의 세포 외
기질 내에 분포하고 있는 것이 특징적이다[6]. 치성 점액종의 기원
에 대해서는 발생하는 치아의 중간엽(ectomesenchyme) 또는
치주인대의 미분화된 간엽세포에서 기원하는 것으로 알려져 있으
Fig. 1. (A) Clinical photos of the
patient that shows severe swelling of mandibular area. (B) Intraoral clinical photo showing swelling of oral mucosa and displacement of teeth.Fig. 2. Radiographic features of the patient. (A) Initial panoramic view exhibiting "tennis racket" appearance of the mandible. (B) Coronal
CT view shows destruction of mandibular bony shape by invasion of a multilocular lesion.에, 이를 토대로 치성 점액종의 적절한 치료에 대하여 고찰하고자 한다.
아니라 구강 내로도 매우 심하게 팽융되어 있는 것을 확인할
수 있었다(Fig. 1). 환자에 따르면 이 병소는 약 3∼4년 전에
발생하였으며 성장을 계속하여 지금에 이르렀다 하였다. 방사선
사진상 환자의 하악골은 매우 커다란 다방성 병소에 의하여 침범
되어 있었으며(Fig. 2, 3A), 이로 인한 하악골의 매우 심한 팽융이
Fig. 3. (A) Rapid prototype model of the patient's mandible. (B) Intraoperative clinical photo that showed the extent of the lesion.
Fig. 4. (A) The resected mass. Its
width was over 150 mm. (B) Surgical template for contouring of fibular free flap.관찰되었다. 하악치아의 대부분이 변위되어 있었으며 구강저 또 한 거상된 소견을 보였다.
두 번째 내원 시에 해당 병소에 대한 절개 생검을 실시하였으며 이를 통해 치성 점액종으로 확진되었다. 종양의 크기가 매우 컸던 관계로 하악골 완전절제술 또는 하악골의 대부분을 절제하는 하악 골 부분절제술이 필요할 것으로 생각하였다. 3D facial computed tomograpy 촬영 및 이를 통한 rapid prototype (RP) 모형 제작 결과 양측 하악지 후연에 약간의 골만을 남기는 하악골 부분절제 술이 계획되었으며, 결손된 하악골을 재건하기 위하여 비골 혈관 화 유리 피판을 이용한 재건술을 동시에 시행하기로 하였다.
수술은 2011년 8월 18일 전신마취하에 진행되었다. 병소가 매우 커 기도의 상당부분을 폐쇄하고 있었기 때문에 의식하 기관 내삽관(awake intubation)을 시행하였고, 전신마취상태에서 양 측성 악하 및 구내 접근을 통한 하악골 절제를 시행하였다. 절제된 종물은 하악골의 대부분과 구강점막, 종양으로 인하여 변위된 치아들을 포함하고 있었다. 절제된 종물의 형태는 구형에 가까웠 으며 그 지름은 대략 20 cm 정도였다(Fig. 3B, 4A).
병소와 하악골을 절제한 후 결손된 하악골의 재건을 위해 좌측 다리에서 혈관화 비골 유리 피판을 채취하였다. 재건에 필요한 골절편의 길이는 190 mm였으며, 이를 위해 좌측 비골의 거의 전부를 사용하였다. 비골동맥(peroneal artery)과 비골 및 약 10 cm 길이의 피부조직(skin paddle)을 함께 채취하여 하악골 결손부의 모양에 맞추어 미리 준비된 형판(template)에 따라 비 골을 성형한 후 하악골에 연결하였다. 피부조직은 하악의 결손된 구강 점막을 재건하는 데 이용되었다(Fig. 5A). 비골과 하악골의 연결과 혈관문합이 완료된 후 늘어난 얼굴 피부의 외형을 맞추기 위하여 하안모 부위의 피부를 절제한 후 봉합하였다. 하악골의 대부분이 절제된 상황이었고, 혀 기저부의 일부도 종물에 포함되 었던 관계로 술후 기도 확보를 위하여 기관절개술을 시행하였다.
술 후 환자의 안모는 얼굴 피부의 처짐을 제외하고는 비교적
정상적인 안모를 보였고, 술 후 방사선 사진에서도 이식된 비골이
적절한 형태로 고정되었음을 확인할 수 있었다(Fig. 6). 환자는
양호한 술 후 회복을 보여 퇴원 후 경과 관찰을 시행하고 있다.
Fig. 6. Postoperative findings of the
patient. Posteroanterior cephalometric radiograph (A) and lateral cephalo- metric radiograph (B) show success- ful reconstruction of mandibular shape. The patient's facial profile that had been reconstructed appro- priately can be seen in the clinical photographs (C, D).Fig. 5. (A) Intraoperative clinical photo showing appropriate contouring of fibular free flap for mandible reconstruction. (B) Histologically,
spindle-shaped mesenchymal cells embedded in loose myxoid extracellular matrix can be seen (H&E, Original magnification, ×100).고 찰
치성 점액종은 악골에 발생하는 비교적 드문 양성 종양이며, 주로 다방성의 형태를 띠기 때문에 이와 비슷한 형태를 띠는 다른 양성 종양들과 감별 진단이 필요하다. 악골에 발생하는 치성 점액종은 대부분 악골의 치아가 존재하는 부분에서 발견되나[7], 드물게 하악골의 과두 등 치아가 존재하지 않는 부분에서 발생한 증례가 보고되고 있다[8]. 악골에 발생하는 경우 가장 호발하는 부위는 하악골의 후방부위이나, 하악 전치부 및 상악골 등 악골의 다른 부위에서도 드물게 발생한다[9]. 이번 증례에서는 병소가 매우 크게 자라 하악골의 대부분을 침범하였으므로 병소의 정확한 발생 위치를 알 수는 없으나, 양측 하악체 부위가 거의 완전히 이환된 데 비하여 양측 하악지는 일부가 침범당하지 않은 것으로 미루어 볼 때 하악 전치부에서 처음 발생한 것으로 추측할 수 있다.
치성 점액종은 방사선 사진상 단방성 또는 다방성으로 나타나 는데, 단방성으로 나타날 때는 여타의 낭종성 병소와 감별하기 어렵다. 병소의 크기는 단방성일 때보다 다방성일 때 평균적으로 더 큰 편이며[2], 다방성으로 나타날 때는 병소 내부에 격벽이 형성되어 치성 점액종의 대표적인 방사선학적 소견인 'soap-bub- ble', 'honeycomb' 또는 'tennis racket' 형태를 취하게 된다.
격벽의 수가 비교적 적고 각각의 방의 크기가 큰 경우에는 'soap-bubble' 형태를 형성하게 되며, 그 반대의 경우에는 'ten- nis racket' 형태를 취하게 되는데[10], 본 증례에서는 병소의 크기가 워낙 광범위하였으므로 이러한 소견들이 복합적으로 관찰 되었다.
치성 점액종은 조직학적으로 성상 또는 방추상의 중간엽 세포 들이 성긴(loose) 점액양 세포외 기질에 파묻혀 있는 것으로 특징 지어진다. 종종 성숙한 교원질이 점액양의 기질 사이에 산재하거 나 상피도(epithelial island)가 발견되기도 하며, 조직 내에 잔존 하는 골의 조각 등이 보이는 경우도 있는데[6], 이와 비슷한 소견을 보이나 교원질의 함량이 풍부한 경우에는 점액섬유종으로 진단되 어야 하므로 정확한 감별 진단이 요구된다[3]. 본 증례의 병소를 현미경적으로 관찰한 경우에도 점액양의 세포 외 기질에 방추형의 세포가 느슨하게 배열되어 있는 것을 확인할 수 있었다(Fig. 5B).
치성 점액종의 치료는 대부분 수술적 제거에 의해 이루어지는 데, 수술 시 권장되는 외과적 절제의 범위에 대하여 보고된 것은 현재까지 거의 없다. 그러나 Smith 등[11]에 의하면 부적절한 절제 시 재발률이 최고 25%에 이른다는 보고가 있는 것을 고려할 때, 충분히 넓은 범위를 절제하는 것이 재발 방지에 도움이 될 것으로 생각된다.
치성 점액종의 제거를 위한 외과적 술식은 통상적인 양성 종양 의 경우와 크게 다르지 않다. 다만 본 증례에서와 같이 양성 종양이지만 그 크기가 매우 큰 경우에는 하악골 부분절제술 이상 의 광범위한 절제가 필요하며, 악골의 재건술이 필수적으로 뒤따
르게 된다. 악골 재건의 목적은 크게 1) 악골의 형태적 연속성 회복 2) 골-치조골 기저구조의 확립 3) 연조직 결손부의 회복 4) 악골 기능의 회복 등을 들 수 있다[12]. 이러한 조건들을 만족시 키기 위한 재건의 방법에는 여러 가지가 있으나, 본 증례에서는 혈관화 유리 비골 피판을 이용한 하악골 재건을 시행하였다. 재건 에 필요한 골의 양이 매우 많았고, 하악 전치부 치은 및 구강저 부위의 연조직 역시 이환되어 병소와 같이 절제되었으므로 골조직 과 연조직을 동시에 재건할 수 있는 재료가 필요하였기 때문이다.
혈관화 유리 비골 피판의 장점으로는 하악골의 형태를 재건하기 위한 충분한 양의 골을 제공한다는 점, 필요 시 피부조직을 포함하 여 연조직 재건에 사용할 수 있다는 점과 골절단 및 골성형을 통해 원하는 형태를 비교적 자유롭게 만들 수 있다는 점, 추후 임플란트를 식립하여 결손된 치아를 재건할 수 있는 점 등을 들 수 있다.
혈관화 유리 비골 피판의 단점으로는 본래의 하악골에 비하여 두께가 얇다는 점을 들 수 있는데, 이러한 단점을 극복하기 위하여 Bähr 등[13]은 'Double Barrel' 형태의 비골 피판을 이용한 재건 술을 소개하였다. Garcia 등도 하악골이 치성 점액종에 이환된 환자에서 Double barrel 형태의 혈관화 유리 비골 피판 이식을 통하여 성공적인 심미적, 기능적 재건을 시행하였음을 보고하였 다[9]. 보통 비골을 이용한 하악골의 재건 시 하악골체부를 4개 또는 5개의 segment로 간주하여 그 형태에 맞게 비골의 형태를 만들어 주는 것이 일반적이다. 본 증례에서는 하악골체의 전부를 절제하였기 때문에 비골을 5개의 절편으로 나누어 형태를 성형하 였다(Fig. 4B). 특히 하악 전방부가 소실되는 증례에 있어서는 안모의 수직적 고경을 맞추어 주는 것이 중요하다. 이를 위하여 환자의 안면수직고경을 수술 전에 미리 계측해 놓는 것이 좋으나, 본 증례에서는 내원 당시 환자의 종물이 상당히 자라 있는 상태이 므로 환자의 안면수직고경을 설정하기 위하여 환자와 하악각 간 폭경(gonial width)이 거의 같은 다른 환자의 RP 모형을 이용하 여 환자의 안면수직고경을 추정하였다.
본 증례에서는 하악골에 발생한 거대한 치성 점액종을 광범위 한 외과적 절제술 및 혈관화 비골 유리 피판을 이용한 즉시 재건술 을 이용하여 성공적인 치료 결과를 보였기에 이를 보고하는 바이 다.
Acknowledgements
