다른 질환으로 오인되기 쉬웠던 흉곽 출구 증후군 3례

(1)

서 론

흉곽 출구 증후군은 첫 번째 갈비뼈와 쇄골 사이 공

간을 지나는 신경 혈관 다발이 압박되어 발생하는 질환 이며 목갈비 근육의 흉터, 목부위 외상, 섬유근육 인 대, 혈관 이상 그리고 목갈비 근육의 경련과 같은 다양

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다른 질환으로 오인되기 쉬웠던 흉곽 출구 증후군 3례

고신대학교 의과대학 재활의학교실

신배욱∙정호중∙심영주∙김기찬

– Abstract –

Thoracic Outlet Syndrome Undiagnosed as The Other Disease:

cases reports and review

Bae Wook Shin, M.D., Ho Joong Jeong, M.D., Young-Joo Sim, M.D., Ghi Chan Kim, M.D.

Department of Physical Medicine and Rehabilitation, Kosin University College of Medicine

Introduction: Thoracic outlet syndrome (TOS) referes to compression of one or more of the neurovascu- lar structures traversing the superior aperture of the chest. 3 cases reported in this article are diagnosed as TOS among patients who was misdiagnosed of another diseases.

Case 1: 29 years old female was diagnosed as ulnar neuropathy. She took operation but neurologic symp- toms were not improved. Therefore she was carried out the electro-diagnostic studies and the result showed possibility of TOS. Scalene muscle block was done and she diagnosed TOS based on sympto- matic improvement.

Case 2: 37 years old female was diagnosed as herniation of intervertebral disc of C3-C6. But electro- diagnostic studies showed diagnostic possibility of TOS. Scalene muscle block was done and she diag- nosed TOS based on symptomatic improvement.

Case 3: 18 years old male who had history of TOS with surgical treatment. After 18 months, numbness of right upper limb occurred and the patient was diagnosed as Hirayama disease. And he was treated with physical therapy and medications but his symptoms were progressed slowly. So the patient was carried out reevaluation including electrodiagnostic studies and diagnosed as TOS.

Conclusion: In 3 cases diagnosed as TOS, it was misdaignosed as another diseases due to similar neuro- logic symptoms between TOS and each disease. Precise electrodiagnostic studies and symptomatic improvement after scalene muscle block are essential to diasgnosis of TOS.

Key Words: Thoracic outlet syndrome

(2)

한 원인으로 발생할 수 있다.¹ 흉곽 출구 증후군은 압박 되는 구조물에 따라 동맥성, 정맥성, 신경성으로 분류 되며, 이중 상완 신경총이 압박되어 발생하는 신경성이 약 95%로 가장 흔하고, 쇄골 하 동맥이 압박되어 발생 하는 동맥성이 가장 드문 것으로 알려져 있다.²

동맥성 그리고 정맥성 흉곽 출구 증후군은 혈관 조영 술에 의해 비교적 쉽게 진단이 가능하지만, 신경성 흉 곽 출구 증후군은 신경 압박의 증상이 특이적이지 않아 진단이 쉽지 않고, 전기 진단학적 검사와 신체 검사를 통한 임상적인 진단 외에 확진을 위한 객관적인 검사법 이 존재하지 않아 신경뿌리 병증 및 어깨 질환과 같은 다른 질환으로 오인되기 쉽다.

저자들은 다양한 임상증상과 전기진단학적 검사 소견 을 보여 진단 및 치료에 어려움을 겪었던 흉곽 출구 증 후군 환자 3예를 경험하였기에 문헌고찰과 함께 이를 보고하는 바이다.

증례 1

29세 여자 환자로 약 4개월 전부터 발생한 우측 손의 저린감을 주소로 우측 팔꿈치 척골신경병증으로 진단받 고 이에 대한 수술 시행하였으나, 증상 호전이 보이지 않아 약 40일 후 재활의학과 외래를 방문하였다.

내원 당시의 이학적 검사에서 우측 4, 5번째 손가락 과 아래팔 안쪽 부위의 감각저하 및 저린감과 함께 우 측 손가락의 굴곡 및 외전 근력이 3등급으로 저하된 소 견이 관찰되었고, 빗장 위 오목부위에서 Tinnel징후가 존재하였으나, Adson 검사, 늑쇄골검사 및 과신전 검 사에서 우요골 동맥의 맥박 변화가 관찰되지 않았으며, 단순 X선 촬영에서는 정상소견을 보였다. 신경전도검 사에서 우측 척골 운동신경 검사에서 좌측과 비교하여 복합근육활동전위의 진폭이 감소된 소견을 보였으며, 우측 척골 감각신경 전도검사에서는 좌측과 비교하여 감각신경활동전위의 진폭이 감소된 소견을 보였으나 시 작잠시(onset latency)는 정상소견을 보였다. 또한 우 측 정중신경의 감각신경 전도검사와 운동신경 전도검사 및 안쪽아래팔피부신경에서 시행한 감각신경 전도검사 에서는 정상 소견을 보였다(Table 1). 우측 자쪽손목 굽힙근, 얕은손가락굽힘근, 깊은손가락굽힘근, 긴엄지 굽힘근, 네모엎침근, 짧은엄지벌림근, 등쪽뼈사이근 및 새끼벌림근에서 시행한 침근전도 검사에서는 비정상 자 발전위와 감소된 동원형태의 다상활동전위가 관찰되었 으며, 우측 척골감각 신경 활동전위 유발검사에서는 전 위가 유발되지 않았다(Table 2).

환자는 증상, 병력 및 이학적 검사와 전기 진단학적 검사를 바탕으로 흉곽 출구 증후군이 의심되어 정형외 과에 의뢰하여 투시검사 보조 하에 진단 및 치료를 위 한 목갈비 근육 차단술 시행하였으며, 이후 우측 손가

락 근력 및 감각이 회복되어 흉곽 출구 증후군으로 확 진하였다.

증례 2

37세 여자 환자로 약 1년 전부터 발생한 우측 네 번 째 손가락의 저린감을 주소로 경부 자기공명영상 및 전 기진단학적 검사 시행하였으며, 자기 공명영상에서는 경추 3번에서 6번 수핵 탈출증 소견 보였으며, 타병원 에서 실시한 전기진단학적 검사에서 우측 경추 8번 신경 및 흉추 1번 신경뿌리병증으로 진단받고 물리치료 및 약 물치료 실시하였으나 증상 호전이 보이지 않아 본원 정 형외과 통해 재활의학과로 의뢰되었다.

내원 당시의 이학적 검사에서 우측 4, 5번째 손가락 과 아래팔 안쪽 부위의 감각 저하 및 우측 4, 5번째 손 가락의 굴곡근과 신전근의 근력이 4등급으로 저하된 소 견이 관찰되었고, 빗장 위 오목부위에서 Tinnel징후가 존재하였으며, 변형적 상지 장력 검사에서 양성 소견을 보였다. 환자는 우측 상지를 외회전시킨 상태에서 90도 외전 시킨 후 약 30초가 지났을 때 우측 상지의 저린감 이 악화되었다. Adson 검사, 늑쇄골검사 및 과신전 검 사에서 우요골 동맥의 맥박 변화가 관찰되지 않았으며, 진단을 위해 전기진단학적 검사를 시행하였으나 운동 및 감각신경 전도검사(Table 1) 및 침근전도 검사 (Table 3)에서 정상 소견을 보였다. 본원 내원전까지 약 3개월간 타병원에서 우측 경추 8번 신경 및 흉추 1번 신경뿌리병증으로 실시한 물리치료 및 약물치료에 효과 가 없었던 것을 고려하여 임상적으로 흉곽 출구 증후군 을 의심하였다.

이후 정형외과에서 투시검사 보조 하에 목갈비 근육 차단술 시행 후 증상이 호전되어 흉곽 출구 증후군으로 확진 하였다. 환자는 약 2개월 이후 우측 네 번째 손가 락의 저린감이 다시 발생하여 목갈비 근육 차단술을 재 시행 하였고, 시술 이후 4개월간의 통원 관찰에서 우측 상지의 증상이 재발하지 않았다.

증례 3

18세 남자 환자로 약 2년 전 우측 상지의 통증 및 근 력저하가 발생하여 타 병원에서 흉곽 출구 증후군 진단 하에 수술 시행하여 증상 호전되었으나, 약 18개월 이 후 우측 상지의 저린감이 다시 발생하여 타병원에서 실 시한 근전도 검사에서 Hirayama질환이 의심된다는 소 견과 함께 물리치료 및 약물치료 실시하였으나 증상이 서서히 진행되는 양상을 보여 본원 정형외과를 통하여 재활의학과로 의뢰되었다.

내원 당시의 이학적 검사상 우측 경추 5번에서 7번 피부분절의 감각저하와 전완부 근위축 및 우측 손가락

(3)

굴곡, 외전, 우측 손목의 굴곡 및 신전 근력이 4등급으 로 저하된 소견 관찰되었고, 우측 빗장 위 오목부위에 Table 1. Findings of Nerve Conduction Studies in Case 1-3 Patients

Latency(msec) Amplitude(mV) Velocity(m/sec) Case 1 patient (29/F)

Motor

Lt. Median(thenar) 2.5 18200 50

Lt. Ulnar(hypothenar) 2.4 13500 52

Lt. Ulnar(below elbow) 3.2 8600 49

Lt. Ulnar(above elbow) 7.5 7600 42

Rt. Median(thenar) 2.7 12400 55

Rt. Ulnar(hypothenar) 2.2 5200 50

Rt. Ulnar(below elbow) 2.2 4700 53

Rt. Ulnar(above elbow) 6.0 3200 50

Sensory

Lt. Median(2^nddigit) 2.5 75 57

Lt. Ulnar(5^thdigit) 2.1 42 62

Lt. Dorsal ulnar cutaneous 1.2 38 60

Lt. Medial antebrachial cutaneous 1.8 29 62

Lt. Lateral antebrachial cutaneous 1.2 39 62

Rt. Median(2^nddigit) 2.2 53 59

Rt. Ulnar(5^thdigit) 1.5 24 67

Rt. Dorsal ulnar cutaneous 1.3 20 62

Rt. Medial antebrachial cutaneous 1.9 18 64

Rt. Lateral antebrachial cutaneous 1.7 26 70

Case 2 patient (37/F) Motor

Lt. Ulnar(below elbow) 2.6 15200 61

Lt. Ulnar(above elbow) 5.3 14600 53

Rt. Ulnar(below elbow) 2.3 16000 61

Rt. Ulnar(above elbow) 5.0 15400 63

Sensory

Lt. Medial antebrachial cutaneous 1.8 10 80

Lt. Lateral antebrachial cutaneous 1.4 19 79

Rt. Lateral antebrachial cutaneous 1.8 22 66

Case 3 patient (18/M) Motor

Sensory

(4)

서 Tinnel징후가 존재하였으나, Adson검사, 늑쇄골검 사 및 과신전 검사에서 우요골 동맥의 맥박 변화는 관 찰되지 않았다. 이후 실시한 경부 자기공명영상에서 특 이소견은 관찰되지 않았고, 타 질환과의 감별을 위해 전기 진단학적 검사를 실시하였다. 양측 상지에서 시행 한 정중신경 및 척골신경의 운동 및 감각신경전도 검사 에서 정상소견 보였으며(Table 1), 양측 정중신경과 경추 6번에서 8번 분절에서 시행한 감각 신경 활동전위 유발검사에서는 특별한 소견 관찰되지 않았으나, 우측

요골쪽손목굽힘근, 고유집게펴짐근, 짧은엄지벌림근, 새끼벌림근에서 시행한 침근전도에서 비정상 자발전위 가 관찰되었고, 위팔세갈래근(triceps muscle) 및 원 엎침근(pronator teres muscle)에서 감소된 동원형태 의 다상활동전위가 관찰되었으며 첫 번째 등쪽 뼈사이 근(dorsal interosseous muscle)에서 감소된 동원형 태의 활동전위가 관찰되었다(Table 4).

상기 전기진단학적 검사 소견에서 우선적으로 경추 7 번 신경에서 흉추 1번의 신경뿌리병증이 의심되어 물리 Table 2. Findings of Needle Electromyography in Case 1 Patient

Muscle Spontaneous Activity Motor Unit Potential

PSW FP Recruitment Dur/Amp Phases

Rt. Deltoid - - Complete Normal Normal

Rt. Biceps - - Complete Normal Normal

Rt. Triceps - - Complete Normal Normal

Rt. Brachioradialis - - Complete Normal Normal

Rt. Extensor carpi radialis - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi radialis - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi ulnaris +++ +++ Reduce Long Inc

Rt. Flexor digitorum sublimis ++ ++ MR Long Inc

Rt. Flexor digitorum profundus(m) - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor digitorum profundus(u) + + Complete Normal Normal

Rt. Flexor pollicis longus ++ ++ Complete Normal Normal

Rt. Pronator quadratus ++ ++ MR Normal Normal

Rt. Pronator teres - - Complete Normal Normal

Rt. Abductor pollicis brevis +++ +++ Reduced Normal Normal

Rt. Fisrt dorsal interossei +++ +++ Discrete

Rt. Abductor digiti minimi +++ +++ Discrete

Rt. C6/C7 paraspinal - - Complete Normal Normal

Rt. C7/T1 paraspinal - - Complete Normal Normal

PSW: Positive sharp wave, FP: Fibrillation potential, Dur/Amp: Duration/Amplitude, MR: Marked reduced, Inc: Increased

Table 3. Findings of Needle Electromyography in Case 2 Patient

Rt. Supraspinatus - - Complete Normal Normal

Rt. Biceps - - Complete Normal Normal

Rt. Triceps - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi radialis - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi ulnaris - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor digitorum profundus(m) - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor digitorum profundus(u) - - Complete Normal Normal

Rt. Flexor pollicis longus - - Complete Normal Normal

Rt. Abductor pollicis brevis - - Complete Normal Normal

Rt. Fisrt dorsal interossei - - Complete Normal Normal

Rt. Abductor digiti minimi - - Complete Normal Normal

Rt. C6/C7 paraspinal - - Complete Normal Normal

Rt. C7/T1 paraspinal - - Complete Normal Normal

PSW: Positive sharp wave, FP: Fibrillation potential, Dur/Amp: Duration/Amplitude

(5)

치료 및 약물치료를 시행하였으나 통증을 포함한 임상 증상의 호전은 관찰되지 않았다. 또한 환자의 병력상 처음 발병 당시 근위축이나 근력의 약화가 아닌 통증이 주 증상이었으므로 척수 전각증후군인 Hirayama 질환 과 연관성이 떨어졌다.

2년 전 이와 동일한 증상으로 흉곽출구증후군으로 진 단 받고 수술적 치료 이후 증상의 호전을 경험한 병력 을 고려하여 흉곽 출구 증후군의 재발 가능성을 의심하 여 투시검사 보조 하에 목갈비 근육 차단술을 시행하였 고 증상이 호전되어 흉곽 출구 증후군을 확진할 수 있 었다.

고 찰

일반적으로 신경성 흉곽 출구 증후군의 진단에 가장 중요한 검사는 운동 및 감각신경 전도검사 및 침근전도 검사이며, 척골 감각신경 활동전위 및 정중신경 복합운 동 활동전위의 진폭 감소가 나타나지만, 척골 운동신경 활동전위와 정중신경 감각 활동전위는 정상적인 소견을 나타낸다. 탈신경전위는 정중신경이 지배하는 단무지외 전근(abductor pollicis brevis muscle)에서 가장 심 하게 나타나며, 척골신경이 지배하는 첫번째 등쪽 뼈사 이근에서도 나타날 수 있다.³ 하지만 본 증례들의 전기 진단학적 검사에서는 각각, 팔꿈치 척골신경 포착 증후 군, 경추 8번 신경뿌리병증 혹은 경추 7번 신경에서 흉 추 1번의 신경뿌리병증 소견을 보였다.

흉곽 출구 증후군의 증상은 압박되는 해부학적 구조 물에 따라 신경증상, 혈관증상 그리고 신경과 혈관증상

이 동시에 나타나는 경우로 나눌 수 있으며, 대다수의 환자에서 후경부, 견부 및 상지의 통증과 함께 수지부 의 감각이상, 근력약화 및 위축 같은 신경증상이 우세 하게 나타난다. 혈관 압박 증상은 동맥 압박 증상과 정 맥 압박 증상으로 나눌 수 있으며, 동맥 압박 증상으로 는 수지약화, 냉감, 창백증, 허혈성 통증을 호소하고, 정맥 압박 증상으로는 상지의 부종, 청색증, 급성 혈전 성 정맥염 등이 나타날 수 있다.⁴

흉곽 출구 증후군 중 가장 빈번한 유형은 신경압박에 의한 신경성 흉곽 출구 증후군이며, 전체 흉곽 출구 증 후군의 약 95% 이상을 차지하는 것으로 보고되고 있 다. Lewis 와 Pickering⁵ 에 의하면 신경성 흉곽 출구 증후군 환자의 대부분에서 주로 상완 신경총의 제 8번 경추 신경근과 제 1번 흉추 신경근에 의하여 형성되는 하신경간(inferior trunk)의 신장 또는 압박에 의하여 경부 및 견관절 부위의 동통과 상지의 척골신경 및 정 중신경 지배 부위의 방사통, 감각이상과 감각저하 같은 신경압박 증상이 나타난다고 한다.

본 연구에서는 3예 모두 저린감을 주로 호소하였으 며, 그 외 감각 및 근력의 저하를 호소하였다. 흉곽 출 구 증후군의 초기 진단은 세심한 병력청취, 이학적 검 사를 통한 임상적 의심이 중요하며, 단순 흉부 방사선 촬영도 경추 및 늑골 등의 골조직 이상을 발견할 수 있 어 유용한 초기 검사로 사용될 수 있다. 또한 Adson 검사 혹은 Allen 검사가 진단에 도움이 될 수 있으나 정상인의 약 50%이상에서 양성으로 나타나므로 더욱 자세한 동맥 조영술, 정맥 조영술, 자기 공명 혈관 조 영술 및 전기진단학적 검사와 같은 추가적인 검사를 시 Table 4. Findings of Needle Electromyography in Case 3 Patient

Rt. Biceps

- -

Complete Normal Normal

Rt. Triceps

+++ +++

Reduce Long Inc

Rt. Brachioradialis

- -

Complete Normal Normal

Rt. Extensor carpi radialis

- -

Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi radialis

+ +

Complete Normal Normal

Rt. Pronator teres

+ +

Reduce Long Inc

Rt. Extensor indicis proprius

+ +

Complete Normal Normal

Rt. Flexor carpi ulnaris - - Complete Normal Normal

Rt. Abductor pollicis brevis

+ +

Complete Normal Normal

Rt. Fisrt dorsal interossei

++ ++

Reduce Normal Normal

Rt. Abductor digiti minimi

+ +

Complete Normal Normal

Lt. Flexor carpi radialis

- -

Complete Normal Normal

Lt. Abductor pollicis brevis

- -

Complete Normal Normal

Lt. Fisrt dorsal interossei

- -

Complete Normal Normal

Rt. C6/C7 paraspinal

- -

Complete Normal Normal

Rt. C7/T1 paraspinal

- -

Complete Normal Normal

PSW: Positive sharp wave, FP: Fibrillation potential, Dur/Amp: Duration/Amplitude, Inc: Increased

(6)

행하는 것이 흉곽 출구 증후군의 진단에 도움을 줄 수 있다.⁶

2007년에 Sanders⁷ 등이 시행한 연구 결과에 의하 면, 약 50명의 흉곽 출구 증후군 환자 중 각각 팔을 외 회전 시킨 상태에서 90도 외전시키기 검사에서 100%, Elvey 의 변형적 상지 장력 검사에서 약 98%, 경부 회전 및 머리 기울이기 검사에서 90%의 양성반응을 보 였다고 한다. 본 연구에서는 3예 모두 Adson 검사 늑 쇄골검사 및 과신전 검사에서 모두 정상 소견을 보였으 나 Tinnel 징후 양성반응으로 나타났으며, 이는 다양한 질환으로 오인될 수 있는 신경성 흉곽 출구 증후군을 의심할 수 있는 중요한 지표로 생각된다.⁸

또한 앞 목갈비 근육내에 0.5% bupivacaine 5~7 ml와 betamethasone 1 ml 주입 후 수시간에서 수일, 혹은 수주까지 증상의 소실이 발생하면 흉곽 출 구 증후군을 확진할 수 있다.^9,10 본 연구에서는 3예 모 두에서 목갈비 근육 차단술을 시행하였으며, 이후 뚜렷 한 증상호전이 관찰되어 흉곽 출구 증후군으로 확진할 수 있었다.

본 연구에서와 같이 흉곽 출구 증후군은 다양한 임상 증상 및 전기진단학적 검사소견이 나타날 수 있어 다른 질환과의 감별이 어려우며 이로 인해 치료 시작시기가 늦어져 환자들의 증상이 지속되거나 악화될 수 있다.

따라서 4, 5번째 손가락의 저린감 및 위약감등의 증상 을 보이는 환자에서 경추 신경뿌리병증, 팔꿈치 척골신 경병증 혹은 Hirayama질환 등으로 진단된 이후 시행 한 지속적인 물리치료 및 약물치료에도 증상의 호전이 없다면, 흉곽 출구 증후군을 의심하여 더욱 세심한 병 력청취 및 이학적 검사를 시행한다면 좀더 신속하고 정 확한 진단과 치료를 시행하는데 도움이 되리라 생각된 다.

결 론

다른 질환들이 의심되어 치료를 받았음에도 증상이 호전되지 않아 본원을 방문한 환자들을 대상으로 저자 들은 자세한 병력청취와 이학적 검사 및 전기진단학적 검사를 시행하여 흉곽 출구 증후군을 의심할 수 있었 다. 흉곽 출구 증후군이라는 의진 아래 목갈비 근육 차단술을 시행하였고 이후 증상의 호전이 관찰되어 흉 곽 출구 증후군을 확진할 수 있었다. 이와 같이 상지

및 수부의 감각이상이나 근력약화를 보일 경우 다른 질 환을 의심하여 치료를 실시하였음에도 증상의 호전이 유의하지 않을 시에는 흉곽 출구 증후군을 의심해 보는 것이 필요하며 이러한 환자들에게 투시검사 보조 하에 목갈비 근육 차단술을 시행하는 것은 진단 및 치료에 도움이 될 것으로 생각된다.

참고문헌

1. Kim HS, Lee DY, Kim HK, Bae KM: Thoracic outlet syndrome: one case report. Korean J Thorac Cardiovasc Surg 1991: 24: 1192-1196.

2. An HJ, Sung MS, Min JK: A case of arterial thoracic outlet syndrome presenting with upper extremity thrombus and thromboembolic cerebral infarction. Korean J Med 2008: 75: 602-606.

3. Shin YB, Sohn HJ, Chang JH, Park HU, Cha YS, Ko HY: Type A botulinum toxin therapy on thoracic outlet syndrome: a case report. J Korean Acad Rehab Med 2008:

32: 119-122.

4. Yang SS, Kim JY, Kim DI, Kim YW, Huh S: Surgical experiences of arterial thoracic outlet syndrome. J Korean Surg Soc 2006: 71: 49-55.

5. Lewis T, Pickering GW: Observations upon maladies in which the blood supply to the digits ceases intermittently or permanently and bilateral gangrene of the digits: Obser- vations relevant to so called Raynaud°Øs disease. Clin Sci 1934: 1: 327.

6. im JW, Kang JM, Yun IJ, Lee TS, Ha JW, Kim SJ: Diag- nosis and management of arterial thoracic outlet syndrome. J Korean Vasc Surg Soc 2004: 20: 224-230.

7. Sanders RJ, Hammond SL, Rao NM: Diagnosis of thoracic outlet syndrome. J Vasc Surg 2007: 46: 601-604.

8. Sanders RJ, Hammond SL, Rao NM: Thoracic outlet syndrome: a review. The neurologist 2008: 14: 365-373.

9. Sanders RJ, Jackson CGR, Banchero N, et al: Scalene muscle abnormalities in traumatic thoracic outlet syndrome. Am J Surg 1990: 159: 231-236.

10. Jordan SE, Machleder HI: Diagnosis of thoracic outlet syndrome using electrophyiologically guided anterial scalene muscle blocks. Ann Vasc Surg 1998; 12: 260-264.