동안신경마비를 동반한 안부 대상포진 2예 Cases of Oculomotor Nerve Palsy in Herpes Zoster Ophthalmicus

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J Korean Ophthalmol Soc 2016;57(2):341-345 ISSN 0378-6471 (Print)⋅ISSN 2092-9374 (Online)

http://dx.doi.org/10.3341/jkos.2016.57.2.341

Case Report

동안신경마비를 동반한 안부 대상포진 2예

Cases of Oculomotor Nerve Palsy in Herpes Zoster Ophthalmicus

이유미⋅장무환

Yu Mi Lee, MD, Moo Hwan Chang, MD, PhD

단국대학교 의과대학 안과학교실

Department of Ophthalmology, Dankook University Medical College, Cheonan, Korea

Purpose: To report two case of oculomotor palsy accompanied by herpes zoster ophthalmicus (HZO).

Case summary: Two patients with HZO who were suffering from skin lesions, facial pain, and medicated with an antiviral agent from the dermatologic department, were diagnosed with oculomotor palsy. They presented with ptosis, dilated pupils, and ophthalmoplegia after 10 days, and 4 days after began developing skin lesions. They were diagnosed with HZO-induced oculomotor palsy and the ophthalmoplegia improved in all cases.

Conclusions: Oculomotor nerve palsy rarely occurrs in HZO patients and is usually followed by skin lesions. We recommend ex- aminations for functions of extraocular motility, ptosis, and pupil to diagnose and treat the HZO-induced oculomotor nerve palsy even if consulted with the dermatologic department or only showing mild conjunctivitis, episcleritis, or keratitis.

J Korean Ophthalmol Soc 2016;57(2):341-345

Keywords: Herpes zoster ophthalmicus, Oculomotor nerve palsy, Ophthalmoplegia

￭Received: 2015. 7. 23. ￭ Revised: 2015. 9. 3.

￭Accepted: 2015. 11. 11.

￭Address reprint requests to Moo Hwan Chang, MD, PhD Department of Ophthalmology, Dankook University Hospital,

#201 Manghyang-ro, Dongnam-gu, Cheonan 31116, Korea Tel: 82-41-550-6497, Fax: 82-41-561-0137

E-mail: [email protected]

* This study was presented as a poster at the 104th Annual Meeting of the Korean Ophthalmological Society 2010.

* This study was supported by Dankook University Research Fund in 2014.

ⓒ2016 The Korean Ophthalmological Society

This is an Open Access article distributed under the terms of the Creative Commons Attribution Non-Commercial License (http://creativecommons.org/licenses/by-nc/3.0/) which permits unrestricted non-commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original work is properly cited.

대상포진은 유년기 시절에 감염된 대상포진 바이러스(수 두 바이러스)가 배근 신경절에 잠복 상태로 있다가, 재활성 화되면서 신경을 타고 내려와 그에 해당하는 피부 분절을 침범함으로써 발생한다.¹ 제5번 뇌신경의 안분지를 침범한 경우를 안부 대상포진이라고 하며,² 대상포진의 약 20%에 서 발생한다.^1,3 전형적인 증상은 제5번 뇌신경 안분지의 피 부분절을 따라 갑자기 발생하는 일측성 수포성 피부염이다.

안부 대상포진에서 20-70%에서 안구 침범이 발생하며, 여 포 결막염, 상피 혹은 간질 각막염, 수지상 각막염, 포도막 염, 공막염 혹은 상공막염, 맥락망막염, 시신경 병증이 초래 될 수 있다.^1,2뿐만 아니라 중추신경계도 침범될 가능성이 있으며, 드물게 외안근 마비가 발생하기도 하고, 그중 동안 신경마비는 5-31%에서 발생하는 것으로 알려져 있다.² 저 자들은 80세, 45세 안부 대상포진 환자에서 발병된 동안신 경마비 2예를 경험하였고 외안근마비를 동반한 안부 대상 포진에 대한 증례보고는 있으나,⁴ 동안신경마비만을 동반 한 증례에 대해서는 국내에 보고된 예가 없어 이를 보고하 고자 한다.

증례보고

증례 1

80세 여자 환자가 내원 5일 전부터 시작된 오른쪽 눈 주 위의 가려움 및 부종과 전두부 통증을 주소로 피부과에 내

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Figure 1. Nine cardinal gaze positions of case 1. Limitation of adduction, elevation and depression were present in the right eye (the

right eyelid was manually lifted due to ptosis).

Figure 2. Slit-lamp photographs of anisocoria. (A) Large ound pupil of the right eye. (B) Small round pupil of the left eye.

원하였다. 오른쪽 제5번 뇌신경 안분지 피부분절에 홍반성 수포와 가피를 동반한 구진 및 부종이 관찰되어 안부 대상 포진으로 진단 후 안과로 의뢰되었다. 환자는 고혈압 이외 에 기저질환은 없었으며, 교정시력은 우안 0.2, 좌안 0.3, 안 압은 우안 15 mmHg, 좌안 11 mmHg였다. 세극등 현미경 검사상 우안 결막에 충혈 및 수포 소견을 보이며 백내장 소 견이 있었다. 동공 반사는 정상이었으며 안구 움직임은 모 든 방향에서 정상이었다. 안부 대상포진에 의한 결막염으로 진단하여 항바이러스 점안액 및 스테로이드 점안액으로 치 료를 시작하였으며 피부과에 입원 후 아시클로버(acyclovir) 750 mg/day를 투여하였다.

입원 10일째 우안의 눈꺼풀 처짐과 내전장애(-4), 상전장 애(-3) 및 하전장애(-3)와 경도의 동공 확장 소견이 보였다 (Fig. 1, 2). 일차안위 크림스키 검사상 60프리즘디옵터의 우안 외사시가 관찰되었으나, 환자는 눈꺼풀 처짐으로 인 하여 복시는 느끼지 못하였다. 뇌 자기공명영상 촬영상 제3 번 뇌신경 및 신경핵을 침범하는 뇌 실질의 병변 및 동맥류

소견은 관찰되지 않아 안부 대상포진에 의한 동안신경마비 로 진단하여, 아시클로버(acyclovir)를 1,500 mg/day로 증량 하였으며, 정맥 스테로이드(methylprednisolone 62.5 mg)를 추가하였다. 치료 일주일 뒤 40프리즘디옵터의 외사시가 측정되었으며, 내전장애(-2)와 상전장애(-1)는 감소하였고, 퇴원 1달 후 우안의 눈꺼풀 처짐, 동공 확대, 안구 운동 장 애는 호전되었다.

증례 2

45세 여자 환자가 내원 일주일 전부터 시작된 좌측 안면 부 통증, 5일 전부터 시작된 좌측 안면부 홍반성 구진 및 수포로 대상포진 진단하에 피부과에서 통원 치료 결정 후 안과에 의뢰되었다. 안과 내원 시 나안시력 우안 1.0, 좌안 0.8, 안압 우안 14 mmHg, 좌안 13 mmHg로 측정되었다.

좌안의 눈꺼풀 부종, 결막의 충혈, 각막 미란이 관찰되었으 며, 동공 불빛반사 반응은 정상이었다. 좌안 대상포진결막 염으로 항바이러스 경구약(famciclovir 750 mg/day)을 복용

A B

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Figure 3. Nine cardinal gaze positions of case 2. Limitation of adduction and depression were present in the left eye.

Figure 4. Left eyelid ptosis and dilated pupil of left eye.

Figure 5. Fundus photographs in the left eye of case 2. The

fundus photography shows the optic disc swelling in the left eye.

하고 항바이러스 점안액 및 스테로이드 점안액으로 치료를 시작하였다.

초진 4일 후, 피부 병변은 호전된 상태였으나, 좌안 각막 에 중증의 내피세포 각막 후면 침착물, 전방 내 염증세포, 동공 확대, 내전장애(-1/2) 및 하전장애(-1/2)가 발생하였고 환자는 크림스키 검사상 12프리즘디옵터의 좌안 외사시로 정면주시 시 복시를 호소하였다(Fig. 3, 4). 조절마비제 점 안액과 정맥 스테로이드(methylprednisolone 62.5 mg)를 추 가하였고, 치료 2주 후 정면의 복시는 호전되었으나, 하측 주시의 복시는 남아있었다. 한 달 후 안구운동장애는 호전

되었으나 안저 검사상 시신경 유두부종이 관찰되었다(Fig.

5). 17개월 후 좌안에 후방 피막하 백내장이 관찰되었으며 복시 및 안구운동장애는 정상으로 호전되었으나 포도막염 으로 인한 염증반응으로 동공이상이 발생하여 동공은 확장 되어 있었다.

고 찰

안부 대상포진은 제5번 뇌신경의 안분지를 침범한 경우 를 가리키며, 대상포진의 20%에서 발생한다.³ 안분지는 나 아가 비모양체 분지, 이마 분지, 눈물관 분지로 나눌 수 있 으며, 그중 이마분지가 안부 대상포진에서 가장 흔히 침범 된다.⁵ 비모양체 신경은 사골동의 앞부분과 뒷부분, 양쪽 눈꺼풀과 코끝의 피부, 결막, 공막, 각막, 모양체 그리고 맥 락막을 지배한다. Hutchinson’s sign은 코의 끝, 옆, 뿌리 부 분의 피부 병변을 일컬으며, 이는 비모양체 신경의 침범으 로 인한 안구 염증과 각막의 신경차단을 의미한다.⁶

안부 대상포진은 대부분의 경우에는 피부 발진이 생기기 전 열, 오한, 두통 및 안통 등의 증상이 나타나는 전구기가 있다. 안부 대상포진의 피부 발진은 홍반, 반점, 구진, 수포 의 단계로 발전하여 3-5일 후 농포와 가피로 발전한다. 상 피에 국한되는 단순포진과는 달리 대상포진은 깊은 진피층 을 침범하여 눈 주위 부종 및 눈꺼풀 처짐이 나타날 수 있 으며, 염증이 관해된 후에도 눈꺼풀 처짐, 눈꺼풀의 흉터, 안검내반, 안검외반, 정상 색소침착의 소실, 눈꺼풀 괴사 등 이 남을 수 있고, 또한 안구 합병증에 대한 위험은 피부 발 진의 중증도와 상관없을 수 있다는 것을 명심해야 한다.¹ 안부 대상포진에 의하여 피부 및 전안부뿐만 아니라 신 경학적 합병증이 생길 수 있다. 대상 포진 후 신경통, 뇌신 경 마비, 시신경염으로 인한 시력 저하, 뇌수막염, 뇌염, 반 대측 반신 마비(contralateral hemiplegia), 동공 마비 등이 있다.^1,2 아마도 이러한 합병증은 감염의 병독성, 숙주의 면 역력이 관련 있으나 어떤 환자에서 합병증이 발생하는지에

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대한 해답은 명확하지 않다.¹ 두 번째 증례의 경우 동안 신 경마비 후 전신 스테로이드를 사용하였음에도 불구하고 시 신경염까지 발생하였다.

안부 대상포진은 드물게 외안근마비를 일으키기도 한다.

한 연구에서 대상포진 환자의 11-29%에서 외안근마비가 생긴 것을 보고하였다.⁷ Edgerton⁵은 동안신경(제3번 뇌신 경)이 가장 흔히 침범되며(47%), 외전신경(제6번 뇌신경, 23%)과 활차신경(제4번 뇌신경, 10%) 순으로 빈도가 높고, 20%에서는 완전 외안근마비(제3, 4, 6번 뇌신경이 동시에 마비되는 것)가 발생하는 것으로 보고하였다. 동안신경마 비의 원인은 미세혈관경색, 동맥류의 압박, 염증, 감염, 외 상 등에 의해 생길 수 있으므로 영상검사, 혈액검사, 시간 적 연관성 등을 통하여 다른 원인을 배제하는 과정이 필요 하다.³원인으로는 혈전 정맥염, 해면 정맥굴 또는 위 눈꺼 풀 틈새의 염증, 신경 주위염과 혈관 주위염뿐만 아니라 근 육염, 그리고 폐쇄성 혈관염 등이 외안근마비를 일으킬 수 있다고 하였다.⁸동안신경마비는 내전 및 상하전 장애를 일 으킬 수 있으며, 동공 섬유는 동안신경을 관통하여 지나기 때문에 동공 마비가 생길 수도 있다.^2,9 안부 대상포진에 의 한 외안근마비 중 75%는 안부 대상포진 발진이 생긴지 9.5 일(2-42일) 이후에 나타나지만 안부 대상포진과 외안근마 비가 동시에 생긴 사례가 보고된 경우도 있다.² 본고의 두 증례에서는 안부 대상포진 발진 후 각각 10일, 4일 후 발생 하였다.

대상포진에서 항바이러스제로 적극적 치료를 하는 것이 유병 기간과 중증도를 줄일 수 있으며, 안부 대상포진에서 더욱 심한 안구 합병증을 예방할 수 있다고 알려져 있다.¹⁰ 안부 대상포진에서 Acyclovir를 적절한 시기에 알맞은 용 량으로 치료함으로써, 적절한 치료를 하지 않은 환자보다 심한 안구 합병증을 줄일 수 있다는 연구결과도 있다.¹¹ 하 지만 안구 대상포진 환자에서 안구 합병증의 병태생리는 바이러스 감염, 염증과 면역 반응, 혈관성 및 신경성 염증 그리고 조직 흉터로 설명할 수 있으며 신경병증과 혈관병 증 과정에 의한 결과이기 때문에 항바이러스제에 대한 효 과가 제한적일 수 있다.¹ 그 외 통증 조절이 안 되거나, 발 진이 심한 경우, 대상포진에 의한 안면마비 또는 다발성 뇌 신경염이 발생한 경우에 전신 스테로이드 치료를 고려해 볼 수 있으나, 부작용을 고려하여 치료 대상 환자를 선택해 야 한다.^4,7

Chhabra and Golnik⁸이 안부 대상포진에 의한 외안근마 비가 발생한 21명의 환자를 대상으로 연구한 결과, 모든 환 자는 이미 항바이러스제를 복용한 상태에서 외안근마비가 발생하여 의뢰되었으며, 6번 신경마비가 6명, 3번 신경마비 가 5명, 4번 신경마비가 3명이었고, 완전 외안근마비가 1명,

그 외 3명에서는 동시에 두 개의 신경을 침범하였다. 외안 근마비가 해소되기까지 평균 10주(2주-8개월)가 걸렸고, 50%의 환자에서는 안구운동장애 및 복시현상이 완벽히 회 복되었으며, 44%의 환자에서도 정면 주시 시 복시는 해소 되었다.

Sanjay et al²은 대상포진에 의한 외안근마비가 발생한 17 명의 환자를 대상으로 후향적 분석을 하였는데, 8명의 환자 에서 항바이러스제 또는 전신 스테로이드제로 이미 치료하 던 상태에서 외안근마비가 발생하였고, 76.5%에서 외안근 마비가 완전히 또는 거의 해소되었으며, 기간은 평균 4.4개 월(2주-1.5년) 소요되었다.

본 증례에서는 외안근마비가 생기기 전 항바이러스제를 복용하였음에도 동안신경마비가 발생하였으며 동안신경마 비 진단 후 전신 스테로이드로 치료하였고 안구운동장애 및 복시가 해소되는 데 각각 1달이 걸렸다. 첫 번째 증례의 경우는 고혈압의 기왕력이 있어서 허혈성에 의한 동안신경 마비로 생각해 볼 수도 있으나 허혈에 의한 동안신경마비 의 경우 회복되는 데 걸리는 시간이 9주(±6.6주)로 보고된 것¹²과 비교하면 비교적 회복이 빨라 안부 대상포진에 대한 항바이러스제 및 스테로이드 치료가 도움이 되어 회복 속 도가 빨랐을 것으로 생각한다.

안부 대상포진과 관련된 외안근마비에 대한 전반적인 병 태생리가 불분명하기 때문에 치료에 논란이 있다. 두 증례 에서와 같이 안부 대상포진에서 항바이러스제로 치료를 시 작한 이후에도 드물지만 동안 신경마비가 발생할 수 있으 며, 안부 대상포진에서 발생한 외안근마비에서 항바이러스 제와 스테로이드를 동시에 써서 바이러스 하중을 줄이고 결과적으로 신경의 염증을 줄이는 치료가 제안되고 있 다.^1,13 하지만 마비는 자발적으로 풀리는 경향이 있어 치료 효과를 입증하기는 어려우며, 또한 치료 없이도 외안근 기 능 회복 결과가 좋은 경우가 있다.¹⁴

따라서 안부 대상포진 환자가 내원하였을 때 외안근마비 를 포함한 다양한 안구 합병증이 발생할 수 있음을 고려하 여 경한 결막염과 상공막염, 각막염만으로 경과 관찰 중인 경우에도 안구운동 검사 및 동공 검사를 시행하고 외안근 마비 같은 합병증이 동반되는 경우 전신 스테로이드를 고 려해 볼 수 있을 것으로 생각한다.

REFERENCES

1) Liesegang TJ. Herpes zoster ophthalmicus natural history, risk factors, clinical presentation and morbidity. Ophthalmology 2008;

115(2 Suppl):S3-12.

2) Sanjay S, Chan EW, Gopal L, et al. Complete unilateral ophthalmoplegia in herpes zoster ophthalmicus. J Neuroophthalmol 2009;29:325-37.

(5)

= 국문초록 =

동안신경마비를 동반한 안부 대상포진 2예

목적: 동안신경마비가 동반된 안부 대상포진 환자 2예를 보고하고자 한다.

증례요약: 안면부 통증을 동반한 피부 병변을 주소로 피부과에서 항바이러스 제제를 투여하고 있는 2명의 안부 대상포진 환자에서 동안신경마비를 진단하였다. 피부 병변이 발생한 후 각각 10일, 4일 후에 눈꺼풀 처짐, 동공 확장, 안구 운동 장애를 보여 안부 대상포 진에 의한 동안 신경마비로 진단하였으며 두 증례 모두에서 동안신경마비는 호전되었다.

결론: 안부 대상포진 환자에서 합병증인 동안신경마비는 드물지만 발생할 수 있으며 대부분 피부 발진 후에 발생하므로 피부과에서 협진이 의뢰되는 경우나 경한 결막염과 상공막염, 각막염만으로 안과에 내원하는 경우에도 외안근, 안검 기능 및 동공 검사를 시행하 는 것이 동반된 동안신경마비의 진단 및 치료에 필요할 것으로 생각한다.

<대한안과학회지 2016;57(2):341-345>

3) Harthan JS, Borgman CJ. Herpes zoster ophthalmicus-induced oculomotor nerve palsy. J Optom 2013;6:60-5.

4) Park SH, Kim WJ, Yang WS, Kim MS. Herpes zoster ophthalmicus complicated by hyphema, glaucoma and external ophthalmoplegia. J Korean Ophthalmol Soc 2007;48:1573-8.

5) Edgerton AE. Herpes Zoster Ophthalmicus: report of cases and a review of the literature. Trans Am Ophthalmol Soc 1942;40:

390-439.

6) Zaal MJ, Völker-Dieben HJ, D’Amaro J. Prognostic value of Hutchinson’s sign in acute herpes zoster ophthalmicus. Graefes Arch Clin Exp Ophthalmol 2003;241:187-91.

7) Im M, Kim BJ, Seo YJ, et al. Complete ophthalmoplegia after herpes zoster. Clin Exp Dermatol 2007;32:162-4.

8) Chhabra MS, Golnik KC. Recovery of ocular motor cranial nerve palsy after herpes zoster ophthalmicus. J Neuroophthalmol 2014;

34:20-2.

9) Savino PJ, Danesh-Meyer H. Color Atlas & Synopsis of Clinical

Ophthalmology (Wills Eye Hospital): Neuro-ophthalmology, 1st ed. Vol. 3. New York: McGraw-Hill Medical Publishing Division, 2003;152-60, 202-9, 236-40.

10) Pavan-Langston D. Herpes zoster antivirals and pain management.

Ophthalmology 2008;115(2 Suppl):S13-20.

11) Borruat FX, Buechi ER, Piguet B, et al. Prevention of ocular com- plications of herpes zoster ophthalmicus by adequate treatment with acyclovir. Klin Monbl Augenheilkd 1991;198:358-60.

12) Jung JS, Kim DH. Risk Factors and prognosis of isolated ischemic third, fourth, or sixth cranial nerve palsies in the Korean population. J Neuroophthalmol 2015;35:37-40.

13) Gross G, Schöfer H, Wassilew S, et al. Herpes zoster guideline of the German Dermatology Society (DDG). J Clin Virol 2003;26:

277-89; discussion 291-3.

14) Schoenlaub P, Grange F, Nasica X, Guillaume JC. Oculomotor nerve paralysis with complete ptosis in herpes zoster ophthalmicus: 2 cases. Ann Dermatol Venereol 1997;124:401-3.