Spine Surgery

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Primary Osteosarcoma of the Thoracic Vertebra - A Case Report -

Kee-Yong Ha, M.D., Young-Hoon Kim, M.D., Tae-Wook Yoo, M.D.

J Korean Soc Spine Surg 2013 Sep;20(3):118-122.

Originally published online September 30, 2013;

http://dx.doi.org/10.4184/jkss.2013.20.3.118

Korean Society of Spine Surgery

Department of Orthopedic Surgery, Inha University School of Medicine

#7-206, 3rd ST. Sinheung-Dong, Jung-Gu, Incheon, 400-711, Korea Tel: 82-32-890-3044 Fax: 82-32-890-3467

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Journal of Korean Society of

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Primary Osteosarcoma of the Thoracic Vertebra - A Case Report -

Kee-Yong Ha, M.D., Young-Hoon Kim, M.D., Tae-Wook Yoo, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Seoul St. Mary’s Hospital, College of Medicine, The Catholic University of Korea Study Design: Case report.

Objectives: To report a case of osteosarcoma involving the thoracic spine in an elderly patient.

Summary of Literature Review: Spinal osteosarcoma has been reported as a relatively low incidence (3-5%) of musculoskeletal osteosarcoma. Dominant histologic type was osteoblastic. Radical excision or palliative excision followed by adjuvant chemotherapy and radiation therapy was tried. The overall prognosis was shown to be poorer than osteosarcomas in other skeletal areas.

Materials and Methods: A review of clinical and radiologic data of osteosarcoma involving the 12th thoracic spine that were confirmed by histopathology.

Results: Palliative surgery followed by adjuvant radiation therapy and chemotherapy was performed.

Conclusions: We report here the clinical and radiological findings of a case of osteosarcoma that arose in the thoracic spine with a literature review.

Key Words: Vertebra, Osteosarcoma

Received: August 11, 2011 Revised: September 30, 2011 Accepted: October 5, 2012

Published Online: September 30, 2013 Corresponding author: Young-Hoon Kim, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Seoul St. Mary’s Hosptial 505 Banpo-dong, Seocho-gu, Incheon, Korea

TEL: 82-32-2258-2837, FAX: 82-32-2258-2837 E-mail: [email protected]

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본 연구는 2009년 성의장학연구의 지원으로 이루어 졌음.

서 론

고령의 환자에서 척추의 파괴성 병변의 경우 전이성 병변 및 원발성 척추 종양을 감별해야 한다. 원발성 종양의 경우 다발성 골수종, 림프종 등의 혈액원성 종양 및 골육종, 연골육종 등의 육종 또한 감별 해야 할 질환이다. 그러나, 고령의 경우 다른 질 환의 기왕력이나 방사선 조사 등의 위험인자가 없는 경우 발생 하는 골육종은 매우 드물게 발생하며, 이러한 이유에서 척추의 골육종의 치료에 있어서도 정립된 치료 방법이 없다. 이에 본 저 자들은 고령의 환자에서 흉추에 발생한 원발성 골육종을 경험하 였기에 이의 임상 소견 및 치료 방법에 대하여 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

증례 보고

81세 남자로 약 3개월 전부터 외상력 없이 발생한 배부통 및 우측 서혜부 통증을 주소로 내원하였다. 30여 년 전에 탄광에서 일한 과거력으로 진폐증 진단받았으나 증상이 없어서 특별한 치 료는 받고 있지 않았으며 그 외의 다른 과거력은 없었다. 내원 약 5개월 전부터 약 5kg의 체중 감소가 있었으며, 진찰 소견에서 는 흉요추부 압통 외 다른 이상 소견은 없었다. 초기 면담 시 측

정한 Visual analog score (VAS) 8점 및 Oswestry disability index (ODI) 78점으로 일상생활의 제한이 주로 통증에 의하였으며, 장기간의 침상 생활로 인한 하지의 근력저하가 있었으나, 병적 반사 등의 신경학적 이상 소견은 없었다. 말초 혈액 검사상 ESR, CRP, 혈중 칼슘, 인 및 알칼리성 인산분해효소는 261 IU/L(정상 범위: 15-450IU/L)로 정상 범위였으나, 젖산탈수소효소(LDH)

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는 482 IU/L (정상 범위: 15-450), 크레아틴인산활성효소(CPK)

는 366 IU/L(정상 범위: 26-200)로 증가되어 있었다. 단순 방사 선 사진상 흉요추부 전후방 사진에서 제 12번 흉추체의 우측 척 추경의 골용해 소견과 함께 척추체의 압박이 관찰되었으나 반응

성 골형성의 소견은 관찰되지 않았다. 동위원소 검사상 제12 흉 추의 음영증가가 관찰되었으나 다른 골조직에서는 특이 소견이 나타나지 않았다(Fig. 1A-B). 자기공명영상 검사상 제12 흉추 추체 및 우측 척추경, 제11 흉추 우측 척추경에 불균일한 신호를

Fig. 1. (A) TL spine AP & lateral radiographs shows the loss of right side pedicle and collapse of T12 (arrow). (B) Bone scintigraphy shows the abnormal hot uptake at T12 that is corresponding to other radiologic findings.

Fig. 2. (A) MRI shows heterogenous signal mass of the T12 and posterior portion of T11 body and extraspinal mass extending to spinal canal and neural foramen. (B) PET-CT shows no abnormal FDG-uptake except for the T11 & T12 spine.

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보이는 골종양이 관찰되었고 척추관 내로 잠식한 양상이었으나 척수의 신호 이상은 보이지 않았다. 전이성 병변의 확진과 원발 병소를 찾기 위해 흉, 복부 전산화 단층 촬영 및 양전자 방출 단 층 촬영(PET-CT)을 시행하였으나 다른 장기의 이상소견 없이 흉추의 병변의 FDG 흡수의 증가 소견만 관찰되었다(Fig. 2A- B). 다발성 골수종을 감별하기 위하여 시행한 전기영동검사도 정상이었다. 원인 미상의 전이성 병변 및 원발성 악성 종양에 대 한 감별 및 치료를 계획하였으며, 임상 소견에 근거한 Tokuhashi scoring system¹⁾ 상 8점으로 척추 종양에 대해 고식적인 수술로 서 생검 및 병변내 절제술 및 척추 안정화 수술을 계획하였다.

수술은 제 12 흉추에서 조직 검사와 병변내 절제술을 시행하면 서 추후 신경학적 증상을 예방하기 위해 제 11, 12 흉추의 후궁 전 절제술을 시행하였고, 추체 압박을 막기 위해 제 12 흉추체 의 척추성형술과 함께 후방 기기고정술과 동종골을 이용한 후외 방 유합술을 시행하였다(Fig. 3). 수술 소견상 제 12 흉추의 우측 척추경, 후방 관절 및 추체를 침범한 종괴가 관찰되었으며 제 12 늑골두 및 제 12 흉추에서 경막으로의 종양 침범도 관찰되었다.

수술 시 채취한 골 병리 조직상 난원형 또는 방추형의 핵을 가지 는 종양세포와 다량의 유사분열이 보였고 다수의 파골세포 형 태의 거대세포도 관찰되었다. 또한 괴사 조직과 함께 국소적으 로 유골의 형성이 관찰되었다(Fig. 4). 수술 후 환자는 Enneking

stage IIB (G2, T2, M0)로 진단되어 국소병변의 조절을 위하여 6 주간 60Gy의 방사선 치료 및 술 후 항암치료를 시행하였다. 술 후 3개월 독립보행이 가능한 상태이며, 측정한 VAS 3점 및 ODI 45점으로 기능적으로 호전을 보였으며, 폐를 포함한 타 기관의 전이의 증거는 관찰되지 않았다.

Fig. 3. (A) Palliative surgery with posterior decompression and stabilization was performed. (B) Postoperative 3 months radiographs show collapse of T12 vertebral body without significant loss of stabilization.

Fig. 4. Microscopic finding shows tumor cells with oval or spindle-shaped nucleus and mitosis. Multiple giant cells like osteoclasts (arrow) are also seen. Osteoid formation (arrow head) and necrotic tissue formation are evident (HE stain, ×200).

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121 고 찰

고령의 환자에서 관찰되는 척추의 파괴성 병변은 전이성 질환 및 드물게는 원발성 악성 종양을 감별해야 한다. 이 중 골육종은 척추에 원발성으로 발생되는 경우가 매우 드물며, 대부분의 경 우 증례보고를 통하여 보고되고 있기에 이의 치료 및 예후에 대 하여는 정립되어 있지 않다. 전체 골육종 중 척추의 원발성 골육 종의 발생은 3-5%로 알려져 있으며, 일부에서는 방사선 조사와 Paget병과 연관된 이차성 골육종의 발생에 대하여도 보고되고 있다.^2,3) Ilaslan 등⁴⁾의 보고에 의하면 척추의 골육종의 발생 시 평 균 연령은 34.5 (8-80)세로 보고하고 있으나 비교적 넓은 연령 분포를 보이며, 흉추와 요추에 주로 발생하는 것으로 되어 있으 며 추체보다 후주의 발생이 많은 것으로 보고하였으며, 조직학 적으로 골모세포형이 가장 많으며, 방사선상 골용해성 (20%) 병 변보다는 골형성 병변을 같이 보이는 경우가 더 흔한 것으로 보 고 하였다. 치료에 있어서는 다른 골육종과 같이 일반적으로 항 암치료와 변연부 또는 광범위 절제술을 복합하는 것이 원칙이 나, 척추에 발생 한 골육종의 수술적 치료에 있어서 해부학적인 특성으로 근치 혹은 완치적 절제에 제한이 있다. 수술 술기 및 기기의 발전으로 후방 접근으로 en bloc척추체 절제술을 골육종 에서 시행한 증례가 보고되고 있으나,^5-7) 전방 후방 감압술, 단순 후방 감압술 등을 통한 완화적 수술방법 및 추가적인 항암제 및 방사선 치료 또한 시도되고 있다.⁸⁾ 본 증례는 수술 전 영상검사 및 임상병리 검사 상 원발 병소를 확인할 수 없어 조직학적인 진 단이 필요하였으며, 척수 및 신경근의 압박 및 진행되는 추체 붕 괴에 의한 통증을 치료하기 위하여 수술적인 치료를 결정하였으 며, 수술 전 수술적 치료의 방법을 결정하기 위하여 Tokuhashi score system을 이용하여 수술 후 예측되는 예후를 고려하여 수 술 방법을 결정하였다. 수술 전 Karnofsky performance scale 60%, 침범된 척추체 11, 12흉추, 주요장기의 전이소견 없으며, 일차병소는 알지 못하는 상태이며 불완전 척수 신경압박 소견을 종합하여 8점으로 완화적 수술 방법으로 후방감압 및 추체의 불 안정성을 예방하기 위한 후방 고정술을 시행하였다. 그러나, 수 술적 치료 전 척추의 원발성 종양의 가능성을 고려하였을 때 완 화적 치료 방법보다 근치적, 완치적 절제술을 선택하는 것이 보 다 옳은 선택이었을 것이다. 그러나, 본 증례에서는 다른 임상 적, 영상적 진단방법으로 그 원발병소를 확인 할 수 없어 이에 대한 조직학적 진단이 필요하였으며, 여러 임상적 요소를 고려 하여 완화적 수술을 계획하였다.

척추의 골육종의 예후는 대체로 사지의 골육종보다 매우 좋지 않은 것으로 알려져 있으며 이는 종양의 근치적 제거의 제한이 관련이 있을 것으로 생각된다.^3,9) Mankin 등¹⁰⁾은 5년 생존율이

32%, Bielack 등¹¹⁾은 5년 생존율이 34%, 10년 생존율이 29%라 고 보고하였다. 일반적으로 척추의 골육종 환자의 평균 생존 기 간은 환자의 연령, 종양의 크기, 전이 여부, 항암치료에 대한 반 응, 천추에 발생한 경우, 수술적 관해 실패 등이 나쁜 예후와 연 관되어 있다.^2,3,11) 저자들은 연령 및 전신 상태를 고려하여 추가 적인 전방을 통한 광범위 절제술은 시행하지 않았으며, 추가적 인 방사선 치료를 통한 국소적 조절을 시행하였다.

고령의 환자에서 척추의 파괴성 병변이 보일 경우 전이성 병 변이나 다발성 골수종과 같은 원발성 종양을 의심할 수 있으며, 드물지만 본 증례와 같이 골육종을 포함한 육종도 감별해야 할 질환이다. 이러한 고령의 척추 전이성 또는 원발성 종양의 진단 및 치료적 접근 방법에 있어서는 진단적 접근법 및 치료적 방법 의 결정을 위한 기준 등의 많은 부분에 있어 해결해야 될 것이 많으며, 수술적 절제술의 범위와 이의 역할에 대한 연구 또한 필 요하다. 보다 나은 진단적 접근과 치료 방법의 선택에 있어서는 척추외과학을 포함 한 내과학, 치료 방사선과학 및 병리학 등의 다학제적인 접근과 같은 노력이 필요 할 것으로 생각한다.

REFERENCES

1. Tokuhashi Y, Matsuzaki H, Oda H, Oshima M, Ryu J. A revised scoring system for preoperative evaluation of meta- static spine tumor prognosis. Spine (Phila Pa 1976). 2005;

30:2186-91.

2. Ozaki T, Flege S, Liljenqvist U, et al. Osteosarcoma of the spine: experience of the Cooperative Osteosarcoma Study Group. Cancer. 2002;94:1069-77.

3. Schoenfeld AJ, Hornicek FJ, Pedlow FX, et al. Osteosar- coma of the spine: experience in 26 patients treated at the Massachusetts General Hospital. Spine J. 2010;10:708-14.

4. Ilaslan H, Sundaram M, Unni KK, Shives TC. Primary vertebral osteosarcoma: imaging findings. Radiology.

2004;230:697-702.

5. Kawahara N, Tomita K, Fujita T, Maruo S, Otsuka S, Kinoshita G. Osteosarcoma of the thoracolumbar spine:

total en bloc spondylectomy. A case report. J Bone Joint Surg Am. 1997;79:453-8.

6. Tomita K, Kawahara N, Kobayashi T, Yoshida A, Mu- rakami H, Akamaru T. Surgical Strategy for Spinal Metas- tases. Spine (Phila Pa 1976). 2001;26:298-306.

7. Chung JY. Spinal tumors. J Korean Soc Spine Surg.

1999;6:316-25.

(6)

8. DeLaney TF, Park L, Goldberg SI, et al. Radiotherapy for local control of osteosarcoma. Int J Radiat Oncol Biol Phys.

2005;61:492-8.

9. Yalniz E, Ozcan M, Copuroglu C, Memisoglu S, Yalcın O. Osteosarcoma of the lumbar vertebra: case report and a review of the literature: rare localization with long survival.

Arch Orthop Trauma Surg. 2009;129:1701-5.

10. Mankin HJ, Hornicek FJ, Rosenberg AE, et al. Survival

data for 648 patients with osteosarcoma treated at one in- stitution. Clin Orthop Relat Res. 2004;429:286-91.

11. Bielack SS, Kempf-Bielack B, Delling GG, et al. Prognostic factors in high-grade osteosarcoma of the extremities or trunk: an analysis of 1,702 patients treated on Neoadjuvant Cooperative Osteosarcoma Study Group Protocols. J Clin Oncol. 2002;20:776-90.

흉추에 발생한 원발성 골육종 - 증례보고 -

하기용 • 김영훈 • 유태욱 가톨릭대학교 의과대학 정형외과학교실

연구계획: 증례보고

목적: 고령에서 척추에서 발생한 골육종에 대하여 보고하고자 한다.

선행문헌의 요약: 척추에 발생하는 골육종은 드문 질환으로 전체 골육종의 3-5%에서 발생하며, 대부분 골모세포형으로 방사선 소견상 골 형성의 소견 으로 나타나는 경우가 많으며, 근치 혹은 완치적 절제술 후 항암 및 방사선 치료를 시도하게 되며, 예후는 다른 골육종에 비하여 좋지 않은 것으로 알려 져 있다.

대상 및 방법: 병리조직학적으로 확인 된 제 12 흉추에 발생한 골육종 환자에 대한 임상소견 및 영상학적 결과.

결과: 완화적 수술 후 방사선 치료 및 항암치료를 시행하였다.

결론: 고령의 환자에서 흉추에 발생한 골육종을 경험하였기에 이의 임상 양상 및 치료에 대하여 문헌고찰과 함께 보고한다.

색인 단어: 척추, 골육종 약칭 제목: 척추 골육종