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경막동정맥루에 의해 발생한 박동성 이명 2예

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Academic year: 2021

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(1)

성균관대학교 의과대학 강북삼성병원 이비인후과교실

노승호, 김민범

Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck Surgery, Kangbuk Samsung Hospital, Sungkyunkwan University School of Medicine, Seoul, Korea

Seung Ho Noh, Min-Beom Kim

경막동정맥루에 의해 발생한 박동성 이명 2예

J Korean Skull Base Society 13권 2호 : 53~57, 2018 종설1 종설2 원저1

증례1 원저2

증례2 증례3 증례4 증례5

Dural arteriovenous fistula (DVAF) is a rare condition. However, it is important for not only otolaryngologists but also neurologists and neurosurgeons because it is the most common cause of pulsatile tinnitus and it can also be only clue to a potentially life-threatening disease such as intracranial vascular malformation. Diagnosis of dural arteriovenous fistula is usually delayed because it takes time to be enlarged enough to emerge radiologically. Pulsatile tinnitus with normal otoscopic examination and normal hearing threshold often presents a diagnostic challenge. Evaluation of patient with pulsatile tinnitus requires a detailed history, a comprehensive audiological evaluation with neuro-otological physical examination with imaging study. We report two patients with pulsatile tinnitus caused by an arteriovenous fistula of the transverse sigmoid sinus which was successfully treated with coil embolization and gamma kinfe.

Two cases of pulsatile tinnitus due to dural arteriovenous fistula

논문 접수일 : 2018년 8월 5일 논문 완료일 : 2018년 8월 30일

주소 : Department of Otorhinolaryngology- Head and Neck Surgery, Kangbuk Samsung Hospital, Sungkyunkwan University School of Medicine, 29, Saemunan-ro, Jongno-gu, Seoul 03181, Korea Tel : +82-2-2001-2269 Fax : +82-2-2001-2412 E-mail : minbeom.kim@gmail.com

교신저자

Vascular malformation, Embolization, Tinnitus

Key Words

Min-Beom Kim

(2)

▒ INTRODUCTION

이명은 박동성 이명과 비박동성 이명으로 분류할 수 있으며 이중 에서도 박동성 이명은 전체 이명의 4% 정도를 차지한다. 경막동정 맥루는 전체 박동성 이명환자의 2% 차지 하며 정상적인 이경 소견 을 가지는 객관적 박동성 이명환자중에서는 20%를 차지한다.[1] 경 막 내에서 비정상적으로 발생하는 동맥과 정맥동 사이의 비정상적 인 연결로 두개내 동정맥기형의 10%-15%를 차지하며 외상 감염 임신 등의 후천적인 원인에 의해 생기는 것으로 주로 보고되고 있 다.[1,2] 이런 동정맥루는 자연 치유되는 경우도 있는 것으로 알려 져 있으나 대부분 선택적 혈관 색전술이나 수술적 결찰 또는 드물 게 감마 나이프를 통해 경막동정맥루를 제거하는 치료법이 고려되 고 있다. 저자들은 외상후 박동성 이명을 주소로 내원한 환자에서 혈관조영술 후 동정맥간에 여러 개의 연결을 가진 경막동정맥루를

발견하고 경정맥 색전술과 감마 나이프로 치료한 2례를 경험하였기 에 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

▒ CASE REPORTS

1. Case 1

44세 남자 환자가 내원 1개월 전부터 특별한 외상없이 시작된 좌측 박동성 이명을 주소로 내원하였다. 이명은 좌측 귀에서 맥박 이 뛰는 소리와 같이 규칙적인 소리가 ‘쉭쉭쉭’ 하고 났으며 운동 시 더 심화 되는 양상이었다. 2년 전 좌측의 중이염으로 폐쇄동 유 양돌기 절제술 및 고실 성형술을 받은 과거력 외 특이 사항은 없었 다. 고실내시경상 좌측 고막은 수술 후 천공없이 잘 회복되었으나 경미한 염증성 고막소견이 동반되어있었다. 양측 이개주위, 두정 부 및 경부에 종물은 관찰되지 않았으며 유양돌기, 전이개부위, 안

Fig. 1

A B

Representative brain magnetic resonance angiography (MRA) images and transfemoral cerebral angiography findings of (A) brain MRA shows enhanced lesion in middle meningeal artery area, but definite sigmoid sinus dural arteriovenous fistula (DAVF) was not found. (B) Transfemoral carotid artery angiography in anteroposterior and lateral views shows DAVF with feeders from left middle meningeal artery (black arrow head) left occipital artery (black arrow), draining into left sigmoid sinus (white arrow).

 



Fig. 2

A B





▼ ▼

(3)

구주위, 경부에 청진시 잡음은 들리지 않았다. 박동성 이명은 손가 락으로 내경 정맥에 가벼운 압력을 가하여도 지속되는 양상을 보 였다. 순음청력검사상 우측은 5 dB 좌측은 기도 15 dBHL, 골도 3 dBHL의 청력역치 소견을 보였다. 이에 저자들은 염증성 고막염에 의한 이명을 감별하기 위해 항생제 치료를 시행하였으며 2주 후 고 막은 정상 소견이었으나 박동성 이명은 증상의 호전을 보이지 않았 다. 이후 시행한 뇌 자기공명영상(magnetic resonance imaging) 검사에서 특이 소견은 보이지 않았으나 뇌 자기공명 혈관조영술 (magnetic resonance angiography)상 좌측 중뇌막동맥 분포영역 과 S상 정맥동 영역에서 혈관음영이 증가되어 있었다(Fig. 1A). 혈 관조영술을 시행하였으며 좌측 외경동맥 뇌혈관조영술에서 좌측 후두동맥의 분지와 좌측 중뇌막동맥의 분지를 공급동맥으로 하는 작은 크기의 여러 개의 연결을 가진 동정맥루가 비정상적으로 확장 된 정맥으로 관찰되었으며 S상 정맥동으로 배류되고 있었으며 정맥 역류는 관찰되지 않았다(Fig. 1B). 환자는 뇌혈관조영술에서 두개 내 고혈압, 두개내 출혈 등의 합병증을 일으킬 수 있는 정맥역류 소 견이 없어 경과관찰 하기로 하였으나 추후 치료를 원하여 신경외과 로 의뢰되어 감마나이프 수술을 시행 받았으며 이후 이명은 호전되 었으며 합병증 없이 경과관찰 중에 있다.

2. Case 2

65세 여자 환자가 내원 6개월 전부터 특별한 외상없이 시작된 좌 측 박동성 이명을 주소로 내원하였다. 이명은 좌측 귀에서 맥박이 뛰는 소리와 같이 규칙적인 소리가 ‘박박’ 하고 났으며 자신의 심 장박동과 일치하여 크게 들리는 양상이었다. 고혈압 외 과거력과 가족력 상 특이 사항은 없었다. 이학적 검사 상 양측 고막과 외이도

는 정상소견이었으며 양측 이개주위, 두정부 및 경부에 종물은 관 찰되지 않았다. 유양돌기, 전이개부위, 안구주위, 경부에 청진을 시 행하였으며 좌측 전이부에서 맥박과 동시에 발생하는 잡음을 청진 할 수 있었다. 순음청력검사상 우측은 20 dBHL 좌측은 14 dBHL 의 청력역치 소견을 보였다. 뇌 자기공명영상 검사에서 특이 소견 은 보이지 않았으나 뇌 자기공명 혈관조영술상 좌측 S상 정맥동영 역에서 혈관음영이 증가되어 있었으며 여러 개의 연결을 가진 경막 동정맥루가 관찰되었다(Fig. 2A). 혈관조영술을 시행하였으며 좌 측 외경동맥 혈관조영상 좌측 후두동맥의 분지와 좌측 상행인두동 맥 그리고 좌측 중뇌막동맥의 분지를 공급동맥으로 하는 작은 크기 의 여러 개의 연결을 가진 동정맥루가 비정상적으로 확장된 정맥으 로 관찰되었으며 S상 정맥동으로 배류되고 있었다(Fig. 2B). 우측 대퇴정맥을 통해 경정맥 색전술을 시행하였다. Platinum coil 9개 (Nester coil 8×14 cm, 6×14 cm 4개, 4×14 cm 5개)를 이용하 여 비정상적으로 확장된 S상 정맥동 전체를 폐쇄시켰다. 9개의 coil 을 삽입하여 정맥을 폐쇄시킨 직후 환자의 박동성 이명은 사라졌 다. 경정맥 색전술 직후에 시행한 좌측 외경동맥 혈관조영 사진상 전에 보였던 경막동정맥루는 소실되어 관찰되지 않았다(Fig. 3). 혈 관조영술 및 경정맥 색전술 후 합병증은 없었으며 이후 이명은 없 었고 한달 후 시행한 좌측 외경동맥 혈관조영상 경막동정맥루의 재 발 소견은 보이지 않았다.

▒ DISCUSSION

박동성 이명을 주소로 내원한 환자에서 신경계에 치명적인 영향 을 줄 수 있는 뇌혈관 기형 질환이 동반 될 수 있으므로 원인을 찾

Fig. 3

(A) Left external carotid angiography immediately after embolization with platinum coils (black arrows) demonstrates complete obliteration of dural arteriovenous fistula. There is no venous drainage to the ectatic vein and sigmoid sinus. (B) Cranial radiograph obtained after transvenous embolization shows platinum coils filling the sigmoid sinus vein.

A B

(4)

기 위해 상세한 문진, 신경계 진찰뿐만 아니라 영상검사가 필요하 다.[3,4] 박동성 이명의 원인은 크게 혈관 기원과 비혈관 기원으로 나눌 수 있으며 혈관기원은 경질막 동정맥루 경동맥 해면 정맥동루 죽상경화에 의한 경동맥 협착 경동맥 혈전 경동맥 박리 경동맥협착 을 동반한 섬유 근육 형성 이상 같은 혈관 병변 등이 있다.[3] 비혈 관 기원은 수도 협착이나 뇌종양에 의한 뇌내 고혈압 뇌수막종 사 구종양과 같은 질환에 의해 박동성 이명이 발생 할 수 있으며 검사 후 원인을 모르는 경우도 9%-32%까지 보고되고 있다.[3,5] 전체 박동성 이명환자의 2%를 차지하는 경막동정맥루는 두개내 기형의 10%-15%를 차지하며 나이에 관계없이 모든 연령층에 발생하며 40대이후의 여자에서 호발하는 경향을 가지고 있다.[6,7] 경막동정 맥루가 가장 많이 배류되는 정맥동은 횡정맥동과 S상 정맥동과 해 면 정맥동이다.[6,8] 경막동정맥루의 원인에 대해서는 아직까지 논 란이 많으나 선청성 요인 보다는 감염 외상 등의 후천적인 요인에 대한 보고들이 많다.[6] 경막동적맥루의 임상양상이나 공급 동맥은 발생하는 정맥동의 위치에 따라 다르다.[6,7] 동맥의 혈액이 정맥으 로 바로 가기 때문에 귀에서 소리가 들리는 이명 증상과 두통, 신경 학적 결손, 출혈, 정맥의 경색, 안구 충혈 또는 돌출, 안구 동통, 시 력저하 심하면 실명까지도 할 수 있는 질환이다.[8,9] 이번 증례와 같은 S상 정맥동 부위가 가장 호발하며 가장 흔한 증상은 박동성 이명과 두통이 있다.[10,11] 주된 공급 동맥으로는 후두 동맥, 상행 인두 동맥과 중뇌막동맥이 있다.[10] 진단 방법으로 박동성 이명은 검사자가 청진할 수 있는 객관적인 것과 환자만 느끼는 주관적인 이명으로 분류할 수 있는데 본 증례에서처럼 이학적 검사와 문진 에서 특별한 소견이 없었으나 청진에서 객관적인 증거가 확인되면 객관적 박동성 이명으로 판단하고 뇌 컴퓨터 단층촬영(computed tomography), 뇌 자기공명영상/자기공명 혈관조영술를 시행해볼 수 있으며[4] 정상일 경우 뇌혈관조영술 같은 영상 검사를 해야 한 다.[5,12] 또한 정맥 기원의 박동성 이명은 손가락으로 내경 정맥에 가벼운 압력을 가함으로써 없어 질 수 있으며 본 증례에서는 경부 를 압박했을 때 이명이 감소하지 않아 동맥 기원의 박동성 이명을 생각할 수 있었다.[5] 경막동정맥루의 치료는 수술적 결찰 또는 동 맥 경로를 통한 외경 동맥, 내경 동맥의 섭식 동맥 색전술, 정맥경 로를 통한 색전술과 감마 나이프 등이 있으나 최근에는 혈관 중재

적 치료 방법으로 고려할 수 있다.[13] 경동맥 색전술은 25%-59%

의 완치율을 보이며 여러 위치 중에서 특히 횡정맥동과 S 상정맥동 경막동맥루에서 가장 낮은 완치율을 보이는 것으로 보고 되어 있 다.[11] 경동맥 색전술을 시행하는 것보다는 경정맥 색전술을 이용 해 동정맥루의 정맥부위를 완전히 막는다면 동맥유입을 자연히 소 실시킬 수 있으므로 횡정맥동과 S상 정맥동 경막동정맥루의 완전하 고 지속적인 폐쇄를 유도할 수 있다.[13,14] 경정맥 색전술과 연관 되어 발생할 수 있는 합병증으로는 정맥이 불완전하게 막힌 경우에 동맥화된 정맥이 피질 정맥으로 혈류의 흐름이 전환되어 정맥 경색 및 출혈이 생길 수 있고 정맥에서 coil이 이동한 경우는 폐나 심장에 색전을 만들 수 있다.[13] 본 증례 1에서는 일차적으로 혈관 내 색 전술을 시도하였으나 도자 접근의 어려움과 정맥 역류가 없어 합병 증 발생의 가능성이 적었기에 경과관찰 하기로 하였으나 환자 추후 치료를 원하여 감마나이프 수술을 시행하여 경막동정맥루를 치료 하였으며 증례 2에서는 경정맥을 통한 색전술을 통해 경막동정맥루 를 성공적으로 폐쇄하여 차단하였다. 저자들은 박동성 이명으로 내 원한 두 환자에서 자세한 문진과 영상의학적 검사를 통해 경막동정 맥루를 진단하고 치료에 성공하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

CONFLICT OF INTEREST

No potential conflict of interest relevant to this article was reported.

REFERENCES

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참조

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