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족관절에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염

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서 론

색소성 융모 결절성 활액막염은 관절 활액막, 점액낭 및 건초에서 기시하여 증식을 일으키는 병인 불명의 활액 막 증식성 질환으로서 슬관절에서 가장 호발하고, 드물게 고관절 및 족관절 등에도 발생한다1,3,6,7). 국소형(local- ized form)과 미만형(diffused form)의 두 형태로 나타 나며, 전자는 결절이나 자루형 종물 형태로 활액막의 일 부에 국한되어 나타나고, 후자는 이환된 관절의 전 활액 막을 침범한다1,3-5,21). 족부 주위에 발생하는 경우 주로 건막(tendon sheath)을 침범하는 건초염(tenosyno-

vitis)과 관절 활액막을 침범하는 관절 내 활액막염(arti- cular synovitis)의 형태로 나타난다. 이 중 관절 내 활액 막염은 주로 후족부와 족관절을 침범하고, 병의 진행이 주로 잠행성으로 진행되어 국소 병변이 골 파괴로 이어질 수 있으며, 이는 수술적 치료의 적응증이 된다. 일반적으 로 초기에는 단순 방사선 검사상 정상 소견을 보이므로 임상적으로 발견 및 진단에 어려움이 있지만, 자기 공명 영상 검사 및 관절경 수술의 발달로 관절 내 색소 융모결 절성 활액막염의 진단 및 치료에 좋은 결과들이 보고 되 고 있다3,4,6,19). 저자들은 술 후 조직검사로 확진된 족

족관절에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염

황득수․이창환․양재훈․강태환

충남대학교 의과대학 정형외과학교실

Pigmented Villonodular Synovitis of the Ankle Joint

Deuk-Soo Hwang, M.D., Chang-Hwan Lee, M.D., Jae-Hoon Yang, M.D., and Tae-Hwan Kang, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Chungnam National University College of Medicine, Daejeon, Korea P u rp o s e : To evaluate the clinical manifestations and results of treatment, we have analyzed five cases of Pigm ented villonodular synovitis (PVNS) involving the ankle joint, a very rare disease in which the intraarticular joint has active inflam m ation w ith hypertrophy of the synovium .

M a te ria ls a n d M e th o d s : From January 2002 to July 2004, five patients who presented with a mass in the ankle joint had histopathologically confirm ed PVNS, retrospectively identified after surgery.

Four m ale patients and one fem ale patient w ere included in the study. All five patients had pre- operative ankle joint swelling and a m ass without a history of traum a; all had standard x-rays and three of the five patients had M agnetic resonance im aging (M RI).

R e s u lts : As a result of the testing there were two localized and three diffuse types identified. For one diffuse type, arthroscopy assisted intraarticular synovectom y w as carried out before invasive synovectom y. M ass excision and broad synovectom y were carried out in all cases, and histological evaluations were perform ed after surgery. For two cases that had incom plete synovectom y, due to adhesions surrounding soft tissue and severe bony invasion, the surgical region w as sim ul- taneously treated with postoperative radiation therapy. After an average postoperative follow-up period of 13 m onths, the pain, swelling and edem a resolved and there were no signs of recurrence.

C o n c lu s io n : Mass excision and broad synovectomy provided both accurate diagnosis and suc- cessful treatm ent of PVNS of the ankle joint. In cases where incom plete synovectom y is perform ed due to anatom ical difficulties or bony invasion, com bination w ith postoperative radiation therapy m ay help reduce the recurrence rate.

K e y W o rd s : Ankle joint, Pigmented villonodular synovitis

통신저자: 황 득 수

대전광역시 중구 대사동 640 충남대학교 의과대학 정형외과학교실 TEL: 042-220-7350․FAX: 042-252-7098 E-mail: dshwang@cnu.ac.kr

Address reprint requests to Deuk-Soo Hwang, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, Chungnam National University College of Medicine, 640, Daesa-dong, Jung-gu, Daejeon 301-721, Korea

Tel: +82.42-220-7350, Fax: +82.42-252-7098 E-mail: dshwang@cnu.ac.kr

(2)

Fig. 1. (A) Preoperative standard right ankle radiographs show diffuse soft tissue swelling around the ankle joint. (B) Preoperative MRI sagittal image shows a lobulated mass at the posterior aspect of ankle joint and associated joint effusion. (C) Microscopic findings show brownish folds, finger-like projections and nodules. The tumor cells are polyhedral, moderately sized, and resemble synoviocytes. There are multinucleated giant cells and hemosiderin pigments (A: H&E, original magnification ×40. B: H&E, original magnification ×200).

A B

C-a C-b

Table 1. Patients Characteristics

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

Time to F/U

No Age/Sex Type/Location Symptoms Treatment Recurrence

diagnosis (mon)

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1 45/M Localized/Left anterolateral ankle joint mass, swelling 3 years Surgery 16 NO Mass, painless

2 30/M Localized/Right posterolateral ankle joint persistent swelling 6 months Surgery 22 NO Surgery+

Painless, persistent

3 73/M Diffused/Right anteroposterior ankle joint swelling 2 years adjuvant 6 NO radiotheraphy

Diffused/Lt. anteroposterior ankle Pain, enlarging mass Surgery+

4 58/F joint, talus, calcaneus, talonavicular swelling 3 years adjuvant 8 NO

joint severe bony erosion radiotheraphy

Surgery+

Painless mass,

5 33/M Diffused/Left anteroposterior ankle joint swelling 1 year adjuvant 14 NO radiotheraphy

ꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏꠏ

(3)

관절 색소 융모 결절성 활액막염 5예를 후향적으로 조사 하여 임상적 특징과 함께 수술적 치료 결과를 분석하여 보고하고자 한다.

대상 및 방법

2002년 1월부터 2004년 7월까지 본원 정형외과에 내 원하여 족관절 색소 융모 결절성 활액막염으로 진단되어 수술 받은 환자 5예를 대상으로 하였다(Table 1). 남자가 4명, 여자가 1명이었으며, 평균 연령은 48.8세(30-73 세)였고, 평균 추시기간은 13개월(6-22개월)이었다. 증 상 발현으로부터 진단까지 평균 22.8개월(범위, 6-36개 월)이었다.

전 예에서 외상의 병력은 없었으며, 나아지지 않는 족부

의 부종을 호소하였다. 관절 운동 제한은 없었고, 1예에 서 주로 보행 시에 증가되는 통증을 호소하였다. 전 예에 서 수술 전 시행한 단순 방사선 검사상 족관절 주위 연부 조직의 종창 및 종괴 소견을 보였으며, 이 중 3예에서 자 기 공명 영상 검사를 시행하여 종괴의 위치 및 침범 정도 를 확인하였다. 국소형 2예에서 특징적으로 T1 및 T2 강 조영상에서 비균질의 저신호강도를 보이며 족관절 주위 건 및 활액막을 침범하였지만 비교적 경계가 잘 구분되어 지는 자루형 종물 소견을 보였다(Fig. 1). 2예에서 골 침 범은 없었으나 광범위한 활액막염으로 인해 족관절 주위 의 유착이 심했고, 1예에서 원위 경․비골 관절, 거골, 종골, 거주상골 관절의 광범위한 골 침범 소견을 보였다 (Fig. 2).

Fig. 2. (A) Preoperative standard left ankle radiographs show a diffuse soft tissue mass and lytic lesions of the distal tibiofibular joint, talus, calcaneus and talonavicular joint. (B) Preoperative MR T1 & T2 images show multiple low signal nodular lesions at the anterior and posterior ankle joint and talonavicular joint. (C) Intraoperative findings included a soft tissue mass lesion around the ankle joint, typical.

multinodular mass and thickened synovium with diffuse hemosiderin staining characteristic of PVNS, and bony destruction with diffuse involvement of the lesion around the ankle joint. (D) Microscopic findings show Giant cells, histiocytes and polymorphonuclear neutrophils (PMNS) contain hemosiderin granules (H&E stain ×200).

A B

D C

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결 과

국소형이 2예, 미만형이 3예였고, 전 예에서 관혈적으 로 종괴 제거 및 광범위한 활액막 절제술을 시행하였다.

미만형인 1예에서 관혈적 활액막 절제술 전에 보조적으 로 관절경을 이용한 관절 내 활액막 절제술을 시행하였 고, 종괴와 함께 심한 골 침범이 있었던 1예에서 내, 외측 접근법을 통한 종괴 제거 및 광범위 활액막 절제술과 함 께 골 소파술을 같이 시행하였고, 모든 예에서 수술 후 병리 조직 검사를 시행하였다. 조직학적 소견으로 섬유성 기질, 혈색소 침착, 조직구 및 다핵거대세포의 침윤, 모 세혈관의 발달 등 색소 융모 결절성 활액막염의 특징적인 소견을 보였다. 주위와 유착이 심해 완전한 활액막 절제 술이 어려웠던 2예와 심한 골 침범이 있었던 1예에서 술 후 재발 방지를 위하여 추가적으로 180-200 cGy/day로 약 4주간에 걸쳐서 총 2,500-4,000 cGy의 방사선 치료 를 병행하였다. 술 후 합병증 발생은 없었으나, 골 침범이 심했던 1예에서 최종 추시상 보행 시 경도의 통증을 호소 하였다. 평균 13개월의 추시기간 동안 전 예에서 관절 강 직이나, 동통, 종창과 부종 등은 관찰되지 않았고 재발의 징후도 없었다.

고 찰

색소 융모 결절성 활액막염은 인구 백만 명당 1.8명 정 도로 발생하는 드문 질환으로 이 중 족부 및 족관절에는 2.5% 정도의 유병률을 보이고13,15), 임상적인 형태도 동 통성 결절이나 종괴에서 확산형의 동통성 강직 관절의 형 태에 이르기까지 다양하며 주된 병변은 단일관절을 침범 하고 국소적인 파골성 병변의 양상을 보이나 전이하지 않 는 것이 특징이다15).

족부 및 족관절에서 색소 융모 결절성 활액막염은 관절 의 활액막을 침범했는지 또는 인대의 활액막을 침범했는 지에 따라 2가지의 형태로 나뉘며 국소형(localized)과 미만형(diffuse)으로 분류한다16). 이 중에서 미만형이 더 흔한 경우로 특징적으로 골 및 관절 조직의 파괴를 동반 한 점진적인 침습을 보인다. 골의 침범은 혈관공을 통해 직접 침범하거나 관절 변연부의 골-연골 연결부위를 침 범하여 일어나거나, 활액막층의 세포로부터 분비되는 collagenase나 stromelysin과 단핵세포의 침윤 때문에 일어난다6). 본 연구에서 미만형 중 1예는 종괴와 함께 심 한 골 침범의 소견을 보였고, 수술 후 시행한 조직 검사에

서 전 예에서 섬유성 기질, 혈색소 침착, 조직구 및 다핵 거대세포의 침윤, 모세혈관의 발달 등의 소견을 보였다.

발병 원인에 대하여는 아직 확실하게 밝혀지지 않았으 나 결절 모양으로 증식하는 점, 단일 관절을 침범하고 국 소적인 파골성 병변의 양상을 보이나 전이하지 않는 점 등의 소견으로 보아 양성 종양으로 생각되어 왔으며9,15), 임상 증상으로 대개 환자들은 동통, 재발성 관절 부동 및 관절 주위 종괴를 보이며, 관절 천자상 혈액성의 혹은 짙 은 갈색의 점도가 떨어지고 응고되지 않는 관절액을 보인 다9). 방사선 사진상 이환된 관절은 관절액의 증가에 따른 관절낭의 팽윤 및 퇴행성 관절 변화와 관절 주위 골 파괴 의 양상을 보이기도 하여 관절 주위에 한 개 또는 여러 개의 소결절을 형성하기도 한다10). 색소 융모 결절성 활 액막염의 진단으로 컴퓨터 단층 촬영이 반드시 필요하지 는 않지만 이를 통해서 단순 방사선 사진으로 감별하지 못했던 골 파괴 병변을 확인할 수 있다. 자기 공명 영상은 이 질환을 진단하는데 유용한 검사로 활액막의 비후와 혈 색소의 침착이 특징적으로 관찰된다. T1, T2 강조영상에 서 저 신호 강도를 보이며, 섬유화된 부위는 강조영상이 외에서 저 신호 강도를 보인다16). 본 연구에서도 자기 공 명 영상 검사를 시행한 3예의 T1 및 T2 강조영상에서 저 신호 강도를 보이고 관절액이 증가한 양상을 보여 다른 증례의 소견과 일치하는 양상을 보였다. Ogilvie-Harris 등14)은 슬관절에 발생한 융모 결절성 활액막염의 치료 방 법으로 양성이고 한 부위 관절 혹은 연부조직의 침범 소 견이 있을 경우에는 이환된 조직의 절제술로, 관절 내에 생긴 경우에는 관절경하 활액막 절제술, 활액막 절제 및 관절 성형술, 방사선 치료, 관절 고정술로 치료한다고 하 였다. 하지만 건 막에 발병한 결절형의 경우 약 20%에서 재발하며9), 65%에서만 25년 추시에도 재발이 없었다는 보고도 있어 재발의 방지를 위해서는 완전한 활액막 절제 가 중요하다17). 방사선 치료는 과거에 많이 이용되어 좋 은 치료 결과들이 보고되어 있으며8), 그 효과는 질병의 시기와 관련이 있어 초기의 혈관 및 세포 증식기에 이용 할 때 효과가 좋다고 하였다. Larmon11)는 총 2,000 cGy 에서 2,500 cGy를 조사하는 것을 주장하였고 cobalt의 사용이 피부 반응을 줄일 수 있다고 하였다. Greefield와 Wallace8)는 방사선 요법에 의한 단독 치료만을 주장하고 있는데, 다른 저자들은 불완전 절제나 재발 병변에 대한 보조적 요법으로서의 방사선 요법을 권하고 있다11,12). 하

(5)

지만 방사선 조사 후 관절 강직이나 젊은 환자에서는 종 양의 발생 등의 부작용20)이 있고 그 유용성이 확실하지 않으므로 사용에 주의가 요구된다. 본 연구에서는 전례에 서 종괴 제거 및 광범위한 활액막 절제술을 시행하였고, 미만형 중 주위와 유착이 심해 완전한 활액막 절제술이 어려웠던 2예와 심한 골 침범이 있었던 1예에서 술 후 재발 방지를 위하여 추가적으로 2,500-4,000 cGy의 방 사선 치료를 병행하였다. 족부 및 족관절에 생긴 미만성 색소 융모 결절성 활액막염은 대개 1개 이상의 관절을 침 범하거나 동일부위의 인대를 침범하는 경우가 많아 활액 막의 전 절제술을 포함한 완전 절제는 족관절 자체의 해 부학적 특성 때문에 종괴 제거 시 족부 및 족관절의 내측 과 외측 절개를 통한 광범위 절제술이 필요할 수 있다2). 또한 방사선 치료는 수술 전 및 수술 후 보조적인 치료로 효과가 있다18). 본 연구에서도 종괴에 대한 광범위 절제 와 미만형인 3예에서 수술 후 방사선 치료를 병행하여 추 시 동안 재발이나 관절강직, 동통, 부종 등이 관찰되지 않았으며, 골 침범이 심한 1예에 대해서는 지속적 외래 추시 관찰을 요하며 추후 관절 강직 및 동통 여부에 따라 관절면에 대해 관절면 성형술 등 추가적인 술식이 필요할 것으로 생각된다.

결 론

족관절에 생긴 색소 융모 결절성 활액막염은 매우 드문 질환으로서 병의 진행과정이 잠행성인 경우가 많아 초기 에 진단이 어려워 대부분 진행된 상태로 발견되지만 일단 진단이 되면 관혈적 또는 관절경적인 방법으로 종괴 제거 및 광범위한 활액막 절제술이 치료에 가장 중요하며, 해 부학적인 접근의 어려움으로 인해 활액막 절제술이 불완 전한 경우나 골 침범 소견을 보이는 경우 술 후 방사선 치료의 병행은 재발 빈도를 줄이는데 도움이 되는 치료방 법이라 사료된다.

참고문헌

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= 국문초록 =

목 적: 색소 융모 결절성 활액막염은 관절내면의 활발한 염증반응과 함께 활막의 증식을 보이는 아주 드문 질환 으로 저자들은 족관절에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염에 대해 활액막 절제술을 시행한 5예의 임상적 특징 과 치료결과를 분석하여 그 유용성을 알아보고자 하였다.

대상및 방법: 2002년 1월부터 2004년 7월까지 족관절 종물을 주소로 수술 후 병리조직검사를 통하여 색소 융모 결절성 활액막염으로 확진된 5명을 대상으로 후향적으로 조사하였다. 남자가 4명, 여자가 1명이었고, 전 예에서 수술 전 족관절의 종창 및 종물 소견이 관찰되었으며 외상의 병력은 없었다. 전 예에서 단순 방사선 검사를 시행하였고, 이 중 3예에서 자기 공명 영상 검사를 시행하였다.

결 과: 국소형이 2예, 미만형이 3예였다. 미만형인 1예에서 관혈적 활액막 절제술 전에 보조적으로 관절경을 이용한 관절내 활액막 절제술을 시행하였고, 전 예에서 관혈적으로 종괴 제거 및 광범위한 활액막 절제술을 시행하였다. 모든 예에서 수술 후 병리 조직 검사를 시행하였고, 주위와 유착이 심해 불완전한 활액막 절제술이 우려된 2예와 골 침범이 있었던 1예에서 술 후 방사선 치료를 병행하였다. 술 후 평균 13개월의 추시기간 동안 동통, 종창과 부종 등은 관찰되지 않았고 재발의 징후는 없었다.

결 론: 족관절에 생긴 색소 융모 결절성 활액막염에서 종괴 제거 및 광범위한 활액막 절제술은 진단과 치료에 좋은 방법이라고 생각되며, 해부학적인 접근의 어려움으로 인해 활액막 절제술이 불완전한 경우나 골 침범 소견 을 보이는 경우, 술 후 방사선 치료의 병행은 재발 빈도를 줄이는데 좋은 치료방법이라 생각된다.

색인 단어: 족관절, 색소 융모 결절성 활액막염

수치

Table 1. Patients  Characteristics
Fig. 2. (A)  Preoperative  standard  left  ankle  radiographs  show  a  diffuse  soft  tissue  mass  and  lytic  lesions  of  the  distal  tibiofibular  joint, talus,  calcaneus  and  talonavicular  joint

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