점막하 종양의 형태로 나타난 식도결핵 1예

대한소화기학회지 2001;38:203-206

서 론

결핵균은 소화관의 어떤 부위든지 침범할 수 있고, 높은 결핵 유병률을 보이는 지역에서 위장관결핵은 여전히 흔하 다. 결핵이 가장 흔히 침범하는 장관은 회장 말단부와 맹장 으로 전체 위장관결핵의 75-90%를 차지하고 그 다음으로 상행결장, 공장, 충수돌기, 십이지장, 위, 식도, S자결장, 직 장 순이다.¹ 식도결핵은 위장관결핵 중에서도 드문 질환으 로 1837년에 부검 예에서 처음 보고되었고² 결핵으로 사망

접수: 2001년 4월 27일, 승인 : 2001년 6월 13일 연락처 : 정현채, 110-744, 서울시 종로구 연건동 28번지

서울대학교 의과대학 내과학교실 Tel: (02) 740-8112, Fax: (02) 743-6701

한 환자들에 대한 부검에 의하면 결핵균의 식도 침범은 0.14-0.33%에서 관찰되는 것으로 알려져 있다.³ 최근 문헌 에 따르면 전세계적으로 80예 정도의 식도결핵의 보고가 있으며 대부분은 결핵 만연 지역에서 발생한 증례들이다.⁴ 최근 후천성면역결핍증 환자에서 식도결핵의 발병률이 높 은 것으로 알려져 있으나 건강한 성인에서의 발생 보고는 감소하는 추세이다. 식도결핵은 주로 궤양성 병변으로 나 타나지만, 점막하 종양의 형태로 나타난 식도결핵을 내과 적으로 치료한 보고가 외국에는 있으나⁵ 국내에서는 보고 가 없었다. 이에 저자들은, 초기 상부위장관 내시경검사 소 견에서 식도의 점막하 종양 형태로 나타났으나, 추적관찰 중 식도결핵으로 진단되었으며, 내과적으로 치료한 1예를 경험하였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.

점막하 종양의 형태로 나타난 식도결핵 1예

서울대학교 의과대학 내과학교실 , 병리학교실 *, 간연구소

예병덕 , 곽금연 , 김 원 , 박수철 , 우열근 , 이상협 , 김병관 , 정현채 , 송인성 , 김우호 *

A C a s e o f E s o p h a g e a l T u b e r c u l o s i s I n i t i a l ly P r e s e n t e d a s S u b m u c o s a l T u m o r

B y o n g D u k Ye , M.D ., Ge u m Yo u n Gw a k , M .D ., Wo n Ki m , M.D ., Su Ch e o l P a rk , M .D ., Ye o l Ke u n Wo o , M .D ., S a n g H y u b Le e , M.D ., B y e o n g Gw a n K im , M.D .,

H y u n Ch a e J u n g , M .D ., In Su n g S o n g , M.D ., an d Wo o H o Ki m , M .D .*

Dep artments of Internal Medicine and Pathology*, Liver Research Institute Seoul National University College of Medicine, Seoul, Korea

Esophageal involvement of tuberculosis is rare. It is usually secondary to tuberculous infection of contiguous organs and most commonly presented as ulcerative lesion in esophagoscopy. This report describes the case of a 62-year-old woman who complained of dysphagia and left chest discomfort on swallowing foods. Initial esophagoscopy revealed submucosal tumor of esophagus, and surgical management was planned. But surgery was delayed, and in the meantime, the enlargement of left submandibular lymph node was detected. The aspiration cytology of lymph node revealed chronic granulomatous inflammation . Subsequently, standard anti-tuberculous drug therapy was started. Follow-up esophagoscopy showed decreased size of submucosal mass and the histologic examination of the lesion revealed chronic granulomatous inflammation . Based on this clinical course, the diagnosis of esophageal tuberculosis presented as submucosal tumor with tuberculous submandibular lymphadenopathy was made. We think that in the differential diagnosis of submucosal tumor of esophagus, tuberculous lesion should be included. (Korean J Gastroenterol 200 1;38 :203-206)

K ey W ords: Esophagus, Tuberculosis, Submucosal tumor

2 0 4 대한소화기학회지 :제 38 권 제 3호, 2001

증 례

62세 여자가 약 1개월 전부터 시작된 연하 곤란과 연하 시에 발생하는 좌측 흉부 불편감을 주소로 내원하였다. 이 전에 건강하던 환자는 약 1개월 전부터 연하 곤란이 발생 하여 서서히 진행하는 양상이었고, 목에 이물이 걸려 있는 듯한 느낌과 연하시 좌측 흉부의 불편감이 발생하였다. 상 기 증상으로 외부 병원을 거쳐 내원하였다. 과거력에서 특 이 질환은 없었고 음주와 흡연은 하지 않았다. 가족력에서 도 특이 사항은 없었다. 1개월 동안 4 kg의 체중 감소가 있 었으나 전신쇠약감, 피로감, 발열, 발한, 기침, 객담, 호흡 곤란은 없었다. 심와부의 팽만감이 있었으나 식욕부진, 오 심, 구토, 설사, 변비는 없었고, 흑변, 혈변, 토혈 등도 없었 다. 활력징후는 안정적이었고 결막은 창백하지 않았으며 공막에 황달은 관찰되지 않았다. 경부 진찰에서 림프절은 촉지되지 않았고 갑상선 비대는 없었다. 심음과 호흡음은 정상이었고 복부는 부드럽고 편평하였으며 장음은 정상이 었고 압통, 반발통은 없었다. 간, 비장, 신장 및 다른 종괴는 만져지지 않았다. 배부와 사지 진찰에서도 이상 소견은 없 었다.

말초혈액검사는 백혈구 3,180/mm³(호중구 5 1.3%, 림프 구 34.9%, 단핵구 10.7%, 호산구 2.5%), 혈색소 11.8 g/dL, 적혈구 용적률 36.3%, 혈소판 220,000/mm³이었고 생화학검 사는 콜레스테롤 173 mg/dL, 총 단백 7.4 g/dL, 알부민 4.2 g/dL, 총 빌리루빈 0.9 mg/dL, 알칼리성 포스파타제 98 IU/L, AST/ALT 30/20 IU/L이었다. 요검사는 정상이었고 대변기생충란검사와 잠혈반응은 음성이었다. 단순흉부촬영 에서 특이 소견은 없었다. 상부위장관 내시경검사에서는 절치에서 25 cm 부위에 생검자로 눌렀을 때 요동하는 (fluctuating), 두 개의 분엽을 가진 2-2.5 cm 크기의 낭성 종 괴가 관찰되었고(Fig. 1A) 생검을 하였을 때 우유 같은 양 상의 액체가 흘러나왔으나(Fig. 1B) 액체가 흡인되지는 않

았다. 내시경적으로 식도의 점막하 종양으로 진단하였고, 병리조직검사 결과는 만성 활동성 식도염의 소견을 보였다.

이후 환자는 증상이 지속되어 수술을 받을 예정이었으나, 사정에 의해 수술이 지연되고 있던 중, 1차 상부위장관 내 시경검사 3개월 후 추적관찰에서 좌측 악하(left submandi- bular) 림프절 종대가 발견되어 시행한 세침흡인 세포진검 사에서 만성 육아종성 염증이 의심되었다. 결핵성 림프절 염의 진단하에 환자는 isoniazid, rifampicin, ethambutol, pyrazinamide로 항결핵제 병합요법을 시작하였다. 결핵의 식도 침범을 의심하여, 1차 상부위장관 내시경검사 4개월 후에 시행한 2차 내시경검사에서는 절치에서 25 cm 부위에 경계가 불분명한 점막의 돌출이 관찰되었고 종괴의 크기는 감소한 양상이었다. 병리조직검사 결과는 만성 육아종성 염증의 소견이었으나(Fig. 2) 항산균 염색(acid-fast bacillus stain)은 음성이었다. 2차 내시경검사 3개월 후의 3차 내시 경검사에서는 절치에서 25 cm 부위에 0.5×1.0 cm 크기의 경계가 명확한 선상의 점막결손만이 관찰되었다(Fig. 3). 이 후 환자는 연하 곤란과 좌측 흉부 불편감이 호전된 상태로 항결핵제 병합요법을 계속 받으며 외래 추적관찰 중이다.

고 찰

결핵의 식도 침범은 매우 드문 질환으로 결핵의 유병률 이 높은 우리 나라에서도 식도결핵은 단지 몇 예가 보고되 었을 뿐이다.^{6 - 8} 식도결핵은 여자보다 남자에서 2-3배 더 많 이 발생하나 유병률이 높은 연령대는 없는 것으로 알려져 있다. 최근의 보고들을 고찰해 보면 후천성면역결핍증 환 자에서 발병률이 높으며 그 기전은 잠복 감염의 재활성화 인 것으로 생각된다.^{3 ,4} 식도의 결핵 침범은, 다른 부위에 결 Fig. 1. Initial esophagoscopic finding. (A) It shows a bilobulated

mass at 25 cm from incisor. (B) After biopsy of the mass, milkish fluid gushed out from the bilobulated mass.

Fig. 2. Microscopic finding of an esophagoscopic biopsy specimen. It shows discrete granulomatous inflammation with epithelioid histiocytes and central caseous necrosis (H&E stain, × 200).

예병덕 외 9인, 점막하 종양의 형태로 나타난 식도결핵 1예 2 0 5

핵 침범의 증거가 없는 일차성 식도결핵과, 이차적으로 식 도를 침범하는 이차성으로 나눌 수 있고 대부분은 결핵균 의 이차성 식도 침범이다. 이차성 식도결핵의 전파 경로는 다음과 같이 나눌 수 있다. 첫째, 식도 주위의 구조물, 예를 들면 건락성 종격동 림프절 또는 폐문 림프절, 결핵성 척추 염, 감염된 대동맥류 또는 재활성화된 폐감염으로부터 항 산균의 직접 전파, 둘째, 후두나 인두로부터의 전파, 셋째, 감염된 가래를 삼킴으로써 식도점막에의 직접 접종, 넷째, 원격 병소로부터의 혈행성 전파, 다섯째, 감염된 기관주위 림프절(paratracheal lymph node), 기관분기부하 림프절 (subcarinal lymph node), 기관지 주위 림프절(peribronchial lymph node)로부터의 역행성 림프흐름에 의한 감염이다.^{9 - 1 1} 이차성 결핵의 전파 경로들 중 가장 흔한 것은 건락성 종격 동 림프절 또는 폐문 림프절로부터의 직접 전파이다.⁹ 따라 서 식도결핵에서 가장 흔하게 침범되는 부위는 이 림프절 들에 가장 근접해 있는 기관분기부이다.¹²

식도결핵의 증상은 침범 범위에 따라 달라지는데 연하 곤란이나 흉골하 통증 같은 국소적 증상, 열이나 쇠약감, 체중 감소 같은 전신적 증상이 있다. 그리고 합병증으로 기 관식도루(tracheoesophageal fistula) 또는 기관지식도루 (bronchoesophageal fistula)가 형성될 경우 액체나 고형 음 식물을 객담과 함께 배출할 수 있고, 연하 중에 기침이나 질식이 발생할 수 있다.4 , 10 , 13 , 14

일부 환자에서는 드물지만 무증상인 경우도 있다.¹⁰

식도결핵을 진단하는 방법은 상부위장관 내시경을 사용 하는 것이 일차적이다. 식도결핵이 의심되는 경우 내시경 적 생검으로 얻은 검체는 항산균 염색과 항산균 배양을 시

행하여야 한다. 내시경상 흔히 관찰되는 병변은 다음의 세 가지로 나눌 수 있다. 첫 번째는 궤양성 병변으로 이는 가 장 흔하게 관찰된다. 궤양은 대개 점막과 점막하층까지만 침범하지만 드물게는 고유근층을 뜷고 식도 주위 조직까지 침범할 수 있고, 기관이나 기관지까지 침범하여 누공을 형 성하기도 한다.^{6 , 14} 두 번째는 증식형 또는 가성종양형으로 보통 식도의 중간 1/3을 침범하고 긴 분절에 걸쳐 있으며 식도벽 또는 종격동에 섬유화 반응을 일으키고 식도의 협 착을 유발한다.10 , 14 , 15

세 번째는 과립형인데 이는 가장 드문 형태로 주로 진행된 전신적인 결핵에서 관찰된다. 형태적 으로는 다발성의 작은 속립성 육아종(miliary granuloma)으 로 인해 미만성의 벨벳 양상의 회색 점막(diffuse velvety gray mucosa)이 관찰된다.^{10 , 14} 국내에서는 결핵성 종격동 림 프절염이 식도의 점막하 종양 형태로 나타난 보고 1예가 있었다.¹⁶ 본 증례에서는 처음 시행한 상부위장관 내시경검 사에서 궤양이 없이 점막하 종양 형태의 병변이 관찰되었 고, 병리조직검사에서도 육아종이나 항산균이 발견되지 않 아서 식도결핵으로 진단하기 어려웠던 것으로 생각된다.

후향적으로 검토해 보면, 생검시에 나온 우유 같은 양상의 액체는 건락성 괴사 물질이었던 것으로 추정된다. 두번째 진단 방법은 식도조영술이다. 식도결핵의 조영술 소견은 식도 주위 림프절의 비대에 의한 식도의 전위, 점막의 궤양, 긴 분절에 걸친 협착, 점막 소실(effacement), 가성종양성 종괴, 누공, 동공로(sinus tract), 견인성 게실(traction diverti- culum), 게실에 의한 식도천공 등이다.^{3 ,6 , 1 1} 그러나 이러한 식도조영술 소견은 식도결핵의 진단에 특이적이지 못하여 다른 식도 병변과의 감별진단에 유용하지 못한 단점이 있 다. 식도조영술 외에 도움이 되는 다른 방사선학적인 검사 로는 단순흉부촬영과 흉부 전산화단층촬영이 있다. 단순흉 부촬영에서는 종격동 림프절염에 의한 종격동 윤곽의 왜곡, 폐실질의 병변 등이 나타날 수 있으나 대개 비특이적이다.

흉부 전산화단층촬영에서는 단순흉부촬영에서 나타나지 않 는 종격동의 병변을 확인할 수 있어, 일차 병소의 규명 및 식도로의 결핵 전파에 부가적인 정보를 제공할 수 있다.^{1 1 , 13} 종격동의 병변 확인에는 종격동내시경을 이용하는 방법도 있으나 그 침습성이 문제가 된다. 본 증례에서는 단순흉부 촬영에서 종격동의 이상 소견이 관찰되지 않았으나 전산화 단층촬영이나 종격동내시경을 시행하지 않았으므로, 종격 동의 병변 유무 및 결핵의 전파 경로는 알기 어려울 것으로 생각된다. 그러나 이차성 식도결핵의 전파 경로들을 고려 하면, 본 증례에서는 종격동 림프절로부터 항산균의 직접 전파의 가능성이 가장 높겠고, 종격동 림프절염이 점막하 종양의 형태로 나타났을 가능성도 배제할 수는 없다. 서양 에서 흔히 시행하는 투베르쿨린검사는 결핵 감염의 주요 진단방법이지만, 위양성 및 위음성의 소지가 많아 한계가 Fig. 3. Esophagoscopic finding after 4 months of treatment. It

shows only 0.5×1.0 cm sized linear mucosal defect (arrow) at 25 cm from incisor.

2 0 6 The Korean Journal of Gastroenterology : Vol. 38, No. 3, 200 1

있으며, 특히 우리 나라처럼 결핵의 유병률이 높고 출생 직 후부터 일률적으로 BCG 접종을 시행받는 경우는 진단적 가치가 낮다.^{17 , 1 8} 식도에 점막하 종양의 형태로 나타나는 병 변은 본 증례와 같은 식도결핵 이외에 평활근종, 지방종, 림프관종, 신경초종 등이 있으며 드물게는 식도암이나 대 동맥에 의한 압박이 점막하 종양처럼 관찰될 수도 있다. 이 들의 감별에는 초음파 내시경과 조직검사가 도움이 된다.

식도결핵의 일차적인 치료는 항결핵제 병합요법이고^{4 , 17}, 치료에 대한 반응에 따라 진단을 확인할 수 있다. 기관지식 도루가 있는 경우도 내과적 치료에 반응하여 호전된 보고

1 1 , 19 ,2 0

가 있다. 그러나 진단이 불확실한 경우나 내과적 치료 에 반응이 없는 누공이나 농양, 내과적으로 조절이 되지 않 는 출혈, 천공과 같은 합병증이 있을 때는 수술이 필요하

다.^{4 , 17} 국내에서는 상부위장관 내시경에서 식도의 점막하

종양 형태로 나타난 기관분기부하 림프절염을 흉강경적 절 제술 후 결핵성 림프절염으로 확진한 증례¹⁶가 있으나, 점 막하 종양의 형태로 나타난 식도결핵을 내과적으로 치료한 보고는 본 증례가 최초이다.

식도결핵이 드문 질환이기는 하지만 우리 나라가 결핵의 유병률이 높은 지역임을 감안하면 식도에 달리 설명하기 어려운 궤양성 병변이나 종괴형 병변이 관찰될 때, 특히 본 증례와 같이 점막하 종양의 형태로 나타날 경우도 식도결 핵을 감별진단의 하나로 고려하는 것이 필요하다.

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