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서론
식도염은 인간 면역결핍 바이러스(human immunodeficiency virus; 이하 HIV)에 감염된 환자들, 특히 진행된 병기단계에서 흔히 발생하는 합병증이다. HIV 감염 환자에서 발생하는 식도 염은 칸디다, 거대세포바이러스, 단순포진바이러스에 의한 감염 이나 특발성으로 나타난다. 다양한 원인에 의한 식도염은 임상증 상이 비특이적이기 때문에 내시경 검사와 생검을 통해 병리학적 으로 확진하는 것이 필요하다. 대부분의 식도염은 치료가 가능 하므로 원인균에 따른 적절한 치료를 하는 것이 중요하다(1).
HIV 감염 환자에서 호발하는 칸디다, 거대세포바이러스, 단 순포진바이러스 감염 또는 특발성에 의한 식도염의 경우 크기 와 정도의 차이는 있으나 종종 식도 궤양을 유발한다. HIV 감 염 환자의 식도 궤양에 의한 식도 누공은 종격동과의 누공, 기 관지-식도 누공, 식도-식도 누공 등의 형태로 나타나며 식도염 의 드문 치명적인 합병증이다(2).
저자는 특발성 식도염과 다수의 식도궤양으로 치료받고 있던 HIV 감염 환자의 흉부사진 추적검사에서 기흉을 동반한 식도- 흉막 누공의 드문 증례를 경험하였기에 이를 보고하고자 한다.
증례 보고
29세 남자가 3주 전부터 발생한 인후통, 연하곤란, 기침, 가 래와 전신 위약감을 주소로 응급실에 내원하였다. 내원 당시 환 자의 혈압과 맥박수는 정상이었고, 이학적 검사상에 이상소견은 없었다. 환자는 12갑년의 흡연력이 있었다. 내원 8년 전 인간 면 역결핍 바이러스 감염 진단을 받았으나 치료는 받지 않았다. 내 원시 혈액검사상 백혈구(white blood cell) 6600 × 103/μL(정 상치 4000~10000), C-반응 단백질(C-reactive protein; 이하 CRP) 9.55 mg/dL(정상치 0.00~0.40), CD4 림프구수 (lymphocyte count) 2/mm3(정상치 500~1000) 소견을 보이 고 있었다.
응급실 내원시 시행한 흉부 전후 사진상에는 뚜렷한 폐 병변 은 보이지 않았으나 기침, 가래 등의 임상증상과 CRP 증가소 견이 있어 저선량 흉부전산화단층촬영(chest computed tomo- graphy; 이하 CT)을 시행하였다. 시행된 저선량 CT상에서 양 측 하엽, 특히 좌하엽에 경계가 불분명한 폐소엽 중심성 결절들 과 세기관지벽이 두꺼워진 소견이 있어 기관지폐렴으로 진단하 였다(Fig. 1A). 또한 식도 전반에 걸친 특히, 경부 식도벽 두께
Case Report
pISSN 1738-2637 / eISSN 2288-2928 J Korean Soc Radiol 2014;70(3):209-212 http://dx.doi.org/10.3348/jksr.2014.70.3.209
Received November 7, 2013; Accepted January 21, 2014 Corresponding author: Young Kyung Lee, MD Department of Radiology, Seoul Medical Center, 156 Sinnae-ro, Jungnang-gu, Seoul 131-865, Korea.
Tel. 82-2-2276-7000 Fax. 82-2-2276-7093 E-mail: [email protected]
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Esophagitis is a common complication in patients with human immunodeficiency virus (HIV) infection. Esophagitis in HIV infected patient is caused by candidiasis, cy- tomegalovirus, herpes simplex virus, or idiopathic esophagitis with no detectable etiology. Esophagitis in HIV infected patient is occasionally combined with esopha- geal ulcers. We report chest CT findings and clinical manifestation of esophago- pleural fistula with pneumothorax in a HIV infected patient, who was treated for aspiration pneumonia and esophageal ulcers.
Index terms Esophagitis Fistula
Human Immunodeficiency Virus
Esophago-Pleural Fistula with Multiple Esophageal Ulcers in Human Immunodeficiency Virus Infected Patient: A Case Report
1다발성 식도 궤양이 있는 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자에서 발생한 식도-흉막 누공: 증례 보고
1Soo Hee Kwon, MD
1, Young Kyung Lee, MD
1, Jae-Phil Choi, MD
2, Jin Sung Son, MD
3Departments of 1Radiology, 2Internal Medicine, 3Thoracic and Cardiovascular Surgery, Seoul Medical Center, Seoul, Korea
다발성 식도 궤양이 있는 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자에서 발생한 식도-흉막 누공
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대한영상의학회지 2014;70(3):209-212 jksronline.org다(Fig. 1F). 응급으로 흉관 삽입을 시행하였고 삽입된 흉관을 통해 음식물이 배액되었다. 흉관 삽입 이후에도 계속되는 호흡 곤란이 있어 폐색전증 CT를 시행하였다. CT상 상부 식도와 우 측 흉막과의 누공과 함께 우측 흉부의 수기흉(hydropneumo- thorax), 식도 전반에 걸친 식도벽 두께 감소가 관찰되었다 (Fig. 1G, H). 이후 흉관 배액이 원활하지 않아 발열 증상이 지 속되었다. 내원 50일째, 탐색개흉술(exploratory thoracotomy) 을 시행해 상부 식도-흉막 누공을 확인하고 식도 천공부위를 일차 봉합한 후 부착포를 덧댄 후 수술을 종료하였다. 이후 환 자는 내원 73일째, 위장관 출혈 및 종격동염이 악화되어 저혈 량성 및 패혈성 쇼크가 발생하였고 이로 인한 다장기부전으로 증가, 상부 식도 주변의 종격동기종 소견이 보여 식도염과 동반
된 식도 궤양에 의한 식도 천공을 의심하였다(Fig. 1B-D). 이 후 상부위장관내시경을 시행하여 크기가 큰 식도 궤양과 함께 식도 전반에 걸친 점막 박리로 인해 근육층이 노출되어 있는 것 을 확인하고 남아있는 점막의 주변부에서 생검을 시행하였다 (Fig. 1E). 식도염의 원인균 감별을 위해 진균검사와 면역조직 화학염색 검사를 시행하였고 모두 음성소견이 나왔다. HIV 감 염 환자에게 발병한 특발성 식도염으로 판단하여 항레트로바이 러스 치료를 하면서 경과 관찰하던 중 간헐적으로 발열소견이 동반되었다. 내원 30일째, 환자가 흉통과 호흡곤란을 호소하여 시행한 흉부 전후 사진상 우측 흉부에 기흉과 흉막삼출이 있었
Fig. 1. A 29-year-old HIV infected man with esophago-pleural fistula.
A. A non-enhanced low dose chest CT scan shows multiple ill-defined centrilobular nodules and bronchial wall thickening in left lower lobe.
B, C. A non-enhanced low dose chest CT scan shows upper esophageal wall thickening with luminal irregularity (arrow).
D. A non-enhanced low dose chest CT scan with lung setting shows pneumomediastinum around upper esophagus (black arrowhead).
E. An esophagogastroduodenoscophy shows deep esophageal ulcer (arrow) and diffuse desquamation of mucosa.
F. A chest radiography (anteroposterior view) shows right hydropneumothorax (asterisk).
G, H. A contrast-enhanced CT scan shows esophago-pleural fistula (arrow) between upper esophagus and right pleural space. Multiple air bub- bles are presented in dependent portion of right pleural effusion.
H E B
G D A
F C
권수희 외
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jksronline.org 대한영상의학회지 2014;70(3):209-212
것이다. 단순포진바이러스 식도염은 전반적인 미란성 식도염 또 는 다수의 작고 경계가 뚜렷한 얕은 궤양으로 보여진다. 특발 성 식도염은 한 개 또는 여러 개의 경계가 명확한 다양한 깊이 의 궤양으로 관찰되며 하부 식도에 호발하여 거대세포바이러스 식도염과 구분하기 어렵다(4).
특발성 식도염의 진단 기준은 다음 다섯 사항을 모두 만족하 여야 한다. 첫 번째, 궤양이 내시경으로 확인이 되어야 한다. 두 번째, 조직학적으로 궤양과 함께 괴사와 염증이 동반되어야 한 다. 세 번째, 바이러스 또는 다른 원인에 의한 식도염의 증거가 없어야 한다. 네 번째, 거대세포바이러스와 단순포진바이러스 의 데옥시리보헥한 제자리부합법(in situ DNA hybridization) 이 음성소견이어야 한다. 다섯 번째, 임상적 그리고 내시경적으 로 역류성 식도염과 약제 유발성 식도염 소견이 없어야 한다(1).
우리 증례의 경우 위 다섯 가지 진단기준을 모두 만족하여 특발 성 식도염으로 진단되었다.
특발성 식도염에서 발생하는 식도 누공은 종격동과의 누공, 기관지-식도 누공, 식도-식도 누공 등의 형태로 나타난다고 보 고되었다(2). 우리 증례와 같이 식도-흉막 누공의 증례는 매우 드문 경우이며, 대부분의 원인은 식도에 삽입되어 있는 기구, 감염, 방사선 치료 과거력, 악성종양 침범에 의해 이차적 발생 하거나 폐절제술과 같은 수술 후 합병증으로 생긴다고 알려져 있다. 식도-흉막 누공은 단순흉부사진에서 흉막강 내에 흉막 삼출, 수기흉(hydropneumothorax) 또는 종격동 기종이 보이거 나 우리 증례와 같이 삽입된 흉관을 통해 경구 섭취한 내용물이 배액될 때 임상적으로 누공을 진단할 수 있다. 식도-흉막 누공 이 의심되면 수용성 조영제인 가스트로그라핀(gastrografin)을 이용한 식도조영술을 통해 경구 섭취한 조영제가 흉막강으로 누출되는 것을 확인하거나 CT를 시행하여 하부 식도에서 누공 유무를 확인할 수 있다(5, 6). 주로 식도-흉막 누공은 하부 식 도에서 발생하는 데 반해 우리 증례의 경우 상부 식도에서 발 생한 드문 증례였다. 누공 형성 초기 24시간 이내에는 영상의 학 소견이 보이지 않을 수 있고, 흉막이 온전한 상태인 경우 종 격동 확장과 함께 종격동 기종이 나타난다. 흉막이 파열되면 식 도 내용물이 흉막강 내로 누출되면서 종격동 침범없이 식도-흉 막 누공이 형성되고 흉막삼출, 기흉, 수기흉이 관찰된다. Han 등(7)과 Abbott 등(8)의 연구에 의하면 식도 상부에 천공이 생 기면 흉막삼출이나 수기흉이 우측에 발생하고 식도 하부에 천 공이 있으면 좌측에 온다는 보고를 하였다. 본 증례에서도 우측 흉부에 수기흉이 발생하였고 삽입된 흉관을 통해 음식물이 배 액되어 수술을 통해 식도 상부에서 식도-흉막 누공이 확인되었 다. 식도-흉막 누공과 감별해야 할 질환은 흡인성 폐렴, 자발적 기흉, 폐 농양, 폐색전증, 기관지-흉막 누공 등이 있다(5, 9).
사망하였다.
고찰
식도염은 HIV에 감염된 환자들 중 약 30%, 특히 진행된 병기 단계에서 흔하게 발생하는 합병증 중 하나이고 면역력이 떨어질 수록 발생률이 증가한다(1). HIV 감염 환자에서 발생하는 식도 염의 원인으로는 칸디다, 거대세포바이러스, 단순포진바이러스 감염, 특발성 등이 있고 드물게 카포시육종과 같은 종양에 의해 서도 발생한다. 그 중 칸디다 감염에 의한 식도염이 가장 흔하고 바이러스 감염에 의한 원인 중에서는 거대세포바이러스 감염, 단 순포진바이러스 감염 순으로 발생한다. 하지만 우리 증례와 같 이 뚜렷한 원인이 없이 발생하는 경우를 특발성 식도염이라 부르 고 HIV 감염 환자의 식도염 중 약 20%를 차지한다(3).
HIV 감염 환자의 식도염의 증상은 연하곤란(dysphagia)과 연 하통(odynophagia)이 흔하다. 이밖에 드물지만 속쓰림, 흉골후 방 통증, 토혈, 딸꾹질 등이 나타날 수 있다. 하지만 이러한 임상 증상들은 비특이적이기 때문에 칸디다증에서 보이는 아구창 (thrush) 같은 소견 유무를 이학적 검사를 통해 확인하는 것이 중요하다. 또한, HIV 감염 환자의 식도염은 CD4 lymphocyte count가 100/mm3보다 낮을 때 주로 발생하는 기회감염이며 거대세포바이러스나 단순포진바이러스 감염에 의한 식도염, 특 발성 식도염은 CD4 lymphocyte count가 50/mm3보다 낮은 심한 면역결핍 상태에서 호발한다(1).
HIV 감염 환자의 식도염 진단에서 바륨 식도조영술은 민감하 지 못하고 비특이적인 검사이다. 거대세포바이러스 감염 식도염 과 특발성 식도염 모두 하나 또는 여러 개의 병변의 경계가 명확 하고 깊이가 다양한 형태의 궤양 소견을 보이기 때문이다. 하지 만 칸디다 식도염은 전반적인 점막층의 불규칙성으로 인해 궤양 처럼 보이는 특징적인 소견을 보이고, 단순포진바이러스 식도염 의 경우 전형적인 다수의 작은 궤양의 형태로 나타난다. 종격동 과의 누공 형성은 주로 결핵, Mycobacterium avium complex, 특발성, 거대세포바이러스 감염에 의한 경우 발생한다(1).
내시경 검사는 식도 전장을 직접 관찰하고 생검을 통해 조직 을 얻을 수 있어서 HIV 감염 환자 식도염 검사에 가장 좋은 방법 이다. 칸디다 식도염의 경우 다수의 황-백색 판(yellow-white plaque)이 식도 전반에 걸쳐 뒤덮인 형태로 관찰된다. 칸디다 식 도염 진단에 가장 중요한 소견은 세포검사를 통해 진균을 확인 하는 것이다. 거대세포바이러스 식도염은 한 개 또는 여러 개의 크고 경계가 명확한 깊이가 다양한 궤양의 형태로 주로 하부 식도에 나타난다. 진단은 점막 생검에서 헤마톡실린-에오신 염 색(hematoxylin-eosin stain)을 통해 핵 내 봉입체를 확인하는
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대한영상의학회지 2014;70(3):209-212 jksronline.org3. Wilcox CM, Schwartz DA, Clark WS. Esophageal ulceration in human immunodeficiency virus infection. Causes, re- sponse to therapy, and long-term outcome. Ann Intern Med 1995;123:143-149
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5. Kumar S, Singh A, Matreja PS, Kler SK. A case report of a spontaneous oesophageal pleural fistula. J Clin Diagn Res 2013;7:522-524
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식도-흉막 누공의 치료는 크기, 위치, 기간과 병변의 심각한 정도에 따라 달라진다. 최근에는 식도-흉막 누공의 치료로 가 능한 보존적인 치료가 선행되고 난 후 식도벽의 복원을 한다.
특히 식도 천공이 종격동내 혹은 종격동과 폐쪽 흉막(visceral pleura) 사이에 국한될 때 보존적인 치료를 권한다(5).
결론적으로, 식도-흉막 누공은 흉부 추적 검사상 기흉, 흉막 삼출, 수기흉이 갑자기 발생하거나 임상적으로 경구 섭취한 음 식물이 삽입된 흉관으로 배액된 경우에 식도조영술이나 CT 검 사를 통해 누공 발생 유무를 확인할 수 있다. 특히 CT 검사는 누공의 확진뿐만 아니라 누공에 의한 주위의 변화, 보존적 치 료 후의 변화를 확인하는 데 유용하다.
본 예에서와 같이 식도염과 함께 다수의 식도궤양을 동반하 고 있는 HIV 감염 환자에서의 흉부 추적 사진상에서 갑자기 기 흉이나 수기흉이 발생하였을 시 식도-흉막 누공의 발생 가능성 을 고려해야 한다.
참고문헌
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2. Ehrenpreis ED, Bober DI. Idiopathic ulcerations of the oe- sophagus in HIV-infected patients: a review. Int J STD AIDS 1996;7:77-81
다발성 식도 궤양이 있는 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자에서 발생한 식도-흉막 누공: 증례 보고
1권수희
1· 이영경
1· 최재필
2· 손진성
3식도염은 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자들에서 흔하게 발생하는 합병증이다. 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환 자에서 발생한 식도염의 원인은 칸디다, 거대세포바이러스, 단순포진바이러스 감염에 의하거나 특발성으로 발생한다고 알 려져 있다. 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자에서의 식도염은 종종 식도 궤양을 동반할 수 있다. 저자들은 흡인성 폐 렴과 다수의 식도궤양으로 입원치료 중인 인간 면역결핍 바이러스에 감염된 환자에서 드물게 발생하는 기흉을 동반한 식 도-흉막 누공 증례를 경험하였기에 이 환자의 흉부 전산화단층촬영 소견과 임상 소견을 보고하고자 한다.
서울의료원 1영상의학과, 2내과, 3흉부외과
