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골파괴를 동반한 상악동 기질화 혈종 2례
한양대학교 의과대학 이비인후과학교실,1 병리학교실,2 진단방사선과학교실3
태 경1ᆞ김수영1ᆞ정진혁1·김경래1·오영하2·박동우3
Two Cases of Organized Hematoma of Maxillary Sinus with Bone Erosion
Kyung Tae, MD1, Su Young Kim, MD1, Jin Hyuk Jung, MD1, Kyung Rae Kim, MD1, Young Ha Oh, MD2 and Dong Woo Park, MD3
1Department of Otorhinolaryngology-Head and Neck surgery, 2Pathology and 3Radiology, College of Medicine, Hanyang University, Seoul, Korea
ABSTRACT
An organized hematoma in the maxillary sinus can be formed by organizing procedure of hematoma in the unaerated maxillary sinus. It is a rare disorder of unknown etiology. Clinical symptoms, signs, and radiologic appearance of the hematoma mimick tumors at the initial diagnosis. An expansile organized hematoma in the maxillary sinus may induce erosion or des- truction of the maxillary bony wall. Therefore, it may be difficult to distinguish such lesion from malignant tumors. We report two cases of an organized hematoma in the maxillary sinus presenting with erosion of the maxillary sinus wall with a brief review of the literature.
KEY WORDS：Hematoma·Maxillary sinus.
서 론
부비동 기질화 혈종은 부비동 내에 고인 혈액이 부비동의 환기 및 배액이 불충분하여 혈종을 형성하는 질환이다.1) 혈 종은 두꺼운 섬유조직에 둘러싸이고 피막 내부에서의 출혈 이 여러차례 반복되면서 발생하나 흡수되지 않고 크기가 증 가하여 종물을 형성하게 된다.2) 두개내 혈종이나 대퇴부 연 조직 내의 혈종에서 기인한 기질화 혈종에 관한 보고는 있 지만 부비동 기질화 혈종은 국내에서 8례, 외국에서 3례만 이 보고된 매우 드문 질환이다.2-4) 부비동내 혈종의 발생 원 인으로 외상이나 혈관의 이상 혹은 특별한 원인 없이 형성 된 경우 등을 생각할 수 있다. 상악동 기질화 혈종의 증상으 로 코막힘, 후각저하, 두통, 협부 종창 등이 편측에 국한되 어 나타나는 경우가 많으며 신체 검사상 비강내 종괴가 발견 되고 비강의 외측벽이 비중격 쪽으로 팽창되는 소견을 보일
수 있고 방사선학적 검사상 부비동이 외측으로 확장하거나 부비동벽의 파괴양상을 보일 수 있다.4)
부비동 기질화 혈종은 양성병변이나 임상적 및 방사선학적 소견상 악성종양으로 오인될 수 있으며, 진단과 치료에 혼란 을 일으킨다. 이는 기질화 혈종이 드문 질환이며 이에 대한 인식도 부족하여 감별진단으로 고려하지 못하기 때문이다.
최근 저자들은 임상적으로 악성 병변이 의심되는 환자에 서 수술 후 기질화 혈종으로 진단된 2례를 경험하였기에 문 헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
증 례 1：
55세 남자환자로 수개월 전부터 발생한 좌측 비폐색 및 비 루, 두통을 주소로 본원 이비인후과 외래로 내원하였다. 과 거력상 간경화를 진단받았으며 최근 1~2년 내에 몇 차례의 비출혈이 있었으며 약물중독으로 의식을 잃고 쓰러진 병력이 있었다. 그 외 과거력과 가족력상 특이사항은 없었다. 신체 검사에서 전신소견은 비교적 양호하였으며 비강내시경상 좌 측 비강 측벽이 비중격쪽으로 팽창되어 있었으며 좌측 중비 심사완료일：2005년 10월 4일
교신저자：태 경, 471-701 경기도 구리시 교문동 249-1 한양대학교 의과대학 이비인후과학교실
전화：(031) 560-2363・전송：(031) 566-4884 E-mail：[email protected]
도를 채우는 용종성 종괴가 관찰되었고 비중격은 우측으로 편위되어 있었다. 좌측 협부의 종창이나 압통은 호소하지 않 았고 경부 림프절은 촉지되지 않았다.
전산화단층촬영 상 연조직 음영이 좌측 상악동을 채우고 있었으며 외부로 확장하여 상악동의 내측벽을 얇게 미만성 변화를 만들면서 팽창하는 소견을 보였다. 좌측 상악동의 전 측 및 외측 벽은 다소 경화소견을 보이며 전반적으로 골변화 는 파괴보다는 압박 미란에 의한 골변형의 소견을 보이고 있었다(Fig. 1). 자기공명영상에서 약 3.5×3 cm 크기의 불 균질한 종물이 좌측 상악동의 내측 벽에서 비강 및 상악동 안으로 자라는 양상을 보였다. T1 강조영상에서 불균질한 저 음영을 보이며, T2 강조영상에서 전하방의 불균질 고음영 과 후상방의 저음영이 관찰되었다(Fig. 2). Gadolinium 주입 후에는 T2 강조영상에서의 고음영 부위는 조영증강이 잘 되었고 저음영 부위는 조영증강이 되지 않았다. 이 병변은 부비동 개구연합의 폐쇄로 인한 좌측 상악동의 점액낭종화
가 의심되었고 전후 사골동내 점막 비후 및 액체저류 소견 이 있었다. 전산화단층촬영 및 자기공명영상 상 악성종물의 가능성을 배제할 수 없어 비내시경하 조직검사를 세차례 시 행했으나 혈액응괴만 관찰되고 세포는 발견되지 않았다.
상악동내 종물을 제거하기 위하여 Caldwell-Luc 접근수 술을 시행하였다. 수술 소견상 좌측 상악동을 채우고 있는 검붉은 색깔의 울퉁불퉁한 연한 종물이 관찰되었고 이는 겸 자로 집자 쉽게 부서지는 양상이었다. 상악동의 내측벽의 골 파괴는 심하지 않았고 주로 미란된 소견이 관찰되었으며 종 물은 결손부위를 통해 비강내로 확장되고 있었으며 상악동 내측벽을 포함하여 종물을 완전히 제거하였다. 조직학적 소 견상 종괴는 변성된 적혈구와 섬유소성 물질들이 혼합된 혈 종이었으며 부분적으로 신생혈관 형성이 있는 부위와 함께 비강 혹은 부비동 점막과 연한 부위에서는 섬유모세포들이 증식하고 있는 기질화 양상이 관찰되어 기질화 혈종으로 진 단되었다(Fig. 3). 또한 주변의 부비동 혹은 비강의 점막도
Aixal view of T2WI in MRI Axial view of T1WI in MRI Constrast-enhanced axial view in MRI
A AA
A BBBB CCCC
Fig. 2. Preoperative MRI scan in 55 yr-old man with left nasal obstruction. A：T2-weighted image shows relatively well defined round mass demonstrating heterogeneous high and low signal intensity. Accumulation of secretion(*) shows high signal intensity within the maxillary sinus secondary to obstruction by mass. B：T1-weighted image shows heterogeneous intermediate and low signal intensity mass like lesion. C：High signal intensity lesion in T2-weighted image was well enhanced.
Axial veiw of OMU CT scan Coronal view of OMU CT scan
B B B B A
AA A
Fig. 1. Preoperative CT scan in 55 yr- old man with left nasal obstruction. Ex- pansile mass of soft tissue density was noted in the left maxillary sinus prot- ruding nasal cavity with erosion of ma- xillary sinus medial walls(*).
미만성 출혈의 소견이 관찰되었다. 수술 후 3일째 비내 패 킹을 제거하고 수술 후 4일째 퇴원하였다. 술후 1년이 지난 현재 특별한 합병증이나 재발 소견을 보이지 않고 추적관찰 중이다.
증 례 2：
47세 남자환자로 1년전부터 시작되고 10여일전부터 악화 된 우측의 빈번한 비출혈, 비폐색, 시야혼탁을 주소로 본원 이비인후과 외래로 내원하였다. 안면부 외상, 이비인후과 수술 을 받은 병력은 없었다. 당뇨와 고혈압으로 타병원에서 약물 치료 이외의 과거력 및 개인력은 없었다. 신체검사에서 전신 소견은 비교적 양호하였으며 비강내시경상 우측 하비갑개가 내측으로 전위되었으며 우측 중비갑개와 비중격사이에 유착 이 있었다. 우측의 시야혼탁으로 안과검사를 시행하였으나 특이소견은 없었으며 좌측에 비해 시력차이가 거의 없었다.
조직검사를 시행하려 하였으나 비출혈이 너무 심하여 시행하
지 못하였다.
전산화단층촬영에서 연조직음영이 우측 상악동을 채우고 있 었으며 우측 비강, 전두동 및 접형동까지 연조직음영이 관찰 되었다(Fig. 4). 연조직 음영에 의해 비중격은 좌측으로 전 위되었으며 연조직 음영에 의해 우측 상악동의 내측벽의 파괴 가 의심되었다. 안와도 약간의 압박성 미란 변화를 보였다.
자기공명영상에서 우측 상악동내 하측 2/3은 액성물질로 차 있었고 상부는 비용성 종물의 형태를 보였다(Fig. 5).
방사선학적 소견과 임상적 증상으로 악성종양의 가능성을 고려하여 내시경적 비내수술을 시행하였다. 상악동의 내측 벽을 파괴시키는 낭종성 종물이 하비도에서 관찰되었으며 이 는 하비갑개를 내측으로 전위시키고 있었다. 상악동에서 악 취와 함께 어두운 화농성 물질이 배출되었으며 혈종과 섬유 화된 물질이 상악동을 가득 채우고 있었다. 내시경적 비내수 술 중 출혈이 심하여 시야 확보에 어려움이 있었기 때문에 종 물을 완전히 제거하기 위하여 Caldwell-Luc 수술을 시행하 였다. 조직학적 소견상 적혈구가 혼재된 혈종, 무정형 섬유 질 및 신생혈관 형성 등이 관찰되었다. 수술 후 3일째 비내패 킹을 제거하였고 수술후 8일째 퇴원하였다. 현재 술 후 6개월 로 외래 추적검사상 재발의 소견은 없다.
고 찰
기질화 혈종은 조직학적으로 양성이나 임상적으로 악성 병 변으로 보일 수 있는데 이는 여러 차례의 출혈로 혈종 내의 압력이 증가하여 주변조직을 침식시키고 골조직을 파괴시키 기 때문이다.4)5)
주증상으로 편측 비폐색, 두통, 후각저하, 협부종창, 잦은 비출혈, 감각 이상, 안면 무감각, 시력혼탁, 안검하수, 치통 등을 호소한다. 신체 검사상 편측 안구의 상측 편위 및 안
Fig. 3. Pathologic finding. A exuberant fibroblstic proliferation into the degenerated RBCs with area of inflammatory cell infiltration was seen (H & E staining, ×100).
Coronal view in OMU CT scan Axial view in OMU CT scan
B BB B A
AA A
Fig. 4. Preoperative CT scan in 47 yr- old man with right frequent epistaxis.
Large soft tissue density was noted in the right maxillary sinus extending into ipsilateral nasal cavity and choana and it destructed the medial maxillary sinus walls and orbital floor with remo- delling and sclerotic change of ptery- goid bone.
구돌출, 삼차신경의 둘째 분지 분포 부위의 감각저하, 상악 동 혹은 비강내의 용종성 종물, 비강 외측벽의 내측으로의 편위 혹은 심한 경우 비중격이 반대편으로 편위된다.2)4) 컴 퓨터단층촬영 및 자기공명영상에서 상악동을 채우면서 조영 증강이 되지 않는 이질성의 연조직 음영을 보이며 때로 상 악동을 확장시키고 부분적으로 부비동 골벽 및 하비갑개를 파괴시키는 소견을 보여 수술전 평가에서 악성 종양을 시사 할 수 있다.1)6) 치료는 확실히 정해진 원칙은 없으나 병변의 범위에 따라 적절한 수술적 접근을 통해 혈종을 제거하고 상 악동과 비강과의 교통로를 열어주는 것이다. 수술은 상악 동 점막과 기질화 혈종의 구분이 어렵고 쉽게 박리되지 않는 경우 Caldwell-Luc 수술이나 Denker 수술로 상악동 점골 막을 병변과 함께 제거하거나, 이 외에 내시경 비내수술을 단독으로 하거나 Caldwell-Luc 수술시 병행하여 실시할 수 있다.1)2)
편측 비폐색시 감별질환으로는 상악동 후비공 비용, 유두 종, 반전성 유두종, 점액낭종, 골성병변, 혈관종 등의 양성병 변과 미분화암종, 횡문근육종, 선암종, 섬유육종, 림프종, 전 이암종, 편평세포암종과 악성 흑색종 등의 악성병변이 있 다.2) 보통 부비동 병변으로 인한 골조직의 변화는 두꺼워지 고 경화되거나, 심하게 파괴되거나, 혹은 변형이나 변위 등 의 세가지 형태로 나타나게 된다. 골파괴를 보이는 경우는 대부분이 편평세포암종이고 이외에 공격적인 육종 및 전이 암종, 악성 섬유성 조직구증, 맥관육종, 진균성 부비동염 혹은 공격적인 세균성 부비동염이 동반된 골수염 등이다. 골 변형이나 변위되는 경우는 용종, 점액낭종, 섬유육종, 후각
신경모세포종, 선암종, 선양낭성암종 등을 의심할 수 있다.7) 점액낭종은 컴퓨터단층촬영 소견에서 대부분은 동질성의 연조직 음영으로 종영증강이 되지 않으며 상악동을 팽창시 키는 종괴로 나타나며, 자기공명영상에서는 낭종 내의 단백 질 농도에 따라 다양한 양상을 보일 수 있다.8)9) 부비동 악성 종양은 컴퓨터단층촬영에서 다양한 정도의 조영 증강을 나 타낼 수 있으며, 상악동 내의 종괴 음영이 팽창하는 소견보 다는 주변의 골을 파괴하는 소견을 보이는 경우가 많다.4)7)
증례 1에서는 편측의 병변으로 방사선학적 검사상 상악 동을 확장시키며 골조직을 변형하고 파괴시키는 형태를 보 여 악성종양을 의심하고 조직검사를 시행하였으나 종양세 포는 발견되지 않았고 혈종만 나왔으며 이는 조직 생검이 표 면에서만 채취하여 충분한 조직 채취가 되지 않은 결과로 생각하고 조직검사를 재시행하였으나 검사 결과는 동일하여 상악동의 기질화 혈종으로 생각하고 수술을 시행하였던 경 우였다.
혈종 형성을 위한 자발적 출혈의 원인 혹은 기원은 명확 하게 알 수 없지만 Unlu 등4)은 가능한 기전으로 첫째, 비강 내 출혈이 상악동 내로 유입된 경우, 둘째, 상악동 내부 혈 관의 분지 파열에 의한 상악동 내 출혈 혹은 점막하 출혈, 셋째, 상악동 내 동맥류의 파열 등을 제안하였다. 본 연구의 두 증례 모두에서 혈종의 원인을 명확히 알 수는 없었지만 병력상 반복적인 비출혈이 있었으며 특히 증례 1에서는 환 자의 개인력상 간경화로 인해 출혈이 잘 발생할 수 있는 상 태였으며, 약물 중독으로 인하여 쓰러졌을 때 환자가 인식 하지 못한 외상으로 인한 비강 내 출혈의 가능성도 생각할
Aixal view of T2WI in MRI Axial view of T1WI in MRI Constrast-enhanced axial view in MRI
AAA
A BBBB CCCC
Fig. 5. Preoperative MRI scan in 47 yr-old man with right frequent epistaxis. A：T2-weighted image shows relatively well defined expansile mass demonstrating mixed high and low signal intensity. It occupied right maxillary sinus extending into right choana. B：
T1-weighted image shows heterogeneous intermediate and low signal intensity lesion. C：The maxillary sinus mass was relatively well enhanced.
수 있다.
결론적으로 편측 상악동 종물과 방사선학적으로 상악동의 확장성 골파괴 소견, 이질적인 팽창성 연부조직 음영 등이 관 찰될 경우 악성종양의 가능성 뿐 만 아니라 상악동 기질화 혈 종에 대한 감별진단이 필요할 것으로 사료된다.
중심 단어：혈종・상악동.
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