대 한 수 부 외 과 학 회 지 제 10 권 제 3 호 The Journal of the Korean Society for Surgery of the Hand VOLUME 10, NUMBER 3, S e p t e m b e r 2 0 0 5
– 169 –
Localized Pigmented Vi l l o n o d u l a r Synovitis of the Wrist Joint
- A Case Report -
Gil Yeong Ahn, M.D., Gi Hyuk Moon, M.D., Il Hyun Nam, M.D., Ho Hyun Yun, M.D., Jong Hoon Jang, M.D.
Department of Orthopaedic Surgery, Pohang St.
Mary’s Hospital, Korea
Pigmented villonodular synovitis of the wrist joint is extremely rare condition and there was no case previous- ly reported in Korea. We have experienced a case of localized pigmented villonodular synovitis of the wrist joint with cyst of triquetrum and tear of triangular fibro- cartilagenous complex treated with arthroscopic syn- ovectomy and bone graft after curettage of bone cyst and repair of triangular fibrocartilagenous complex. We report this case with brief review of literature.
Key Words: Wrist, Triquetrum, Pigmented Villonodular Synovitis, Bone cyst, Arthroscopy, Synovectomy
서 론
색소 융모 결절성 활액막염은 드문 질환으로 단일 관절에 발생하며 슬관절에서 주로 발생한다.
이는 미만형과 국소형으로 분류되고 미만형은 활액
막 전체에 걸쳐 다발성으로 나타나며 국소형은 활액막 의 일부에 결절이나 자루형으로 침범 부위가 국한되어 있다. 완관절에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염은 Moynagh 등1 이 발표한 이래, 이후에도 아주 드물게 보고되고 있지만 국내에서의 발생된 보고는 없다. 저 자들은 수근부 삼각골의 골 낭종 및 삼각 섬유 연골 복합체 파열과 동반된 완관절 내에 발생한 국소성 색 소 융모 결절성 활액막염을 치험 하였기에 문헌 고찰 과 함께 보고하는 바이다.
증례보고
4 3세 남자 환자로 내원 2년 전부터 간헐적인 우측 완관절 동통이 있었으며 최초 내원 당시 완관절 단순 방사선 사진 촬영 결과 수근부 삼각골에 골 낭종이 발 견되어 1년 간 투약 등 보존적 요법으로 관찰 및 가료 하던 중 손목을 짚으면서 넘어지고 난 다음부터 완관 절 부위에 부종 및 동통이 있어서 2차 내원 하였다.
이학적 검사에서 완관절의 요배부에 약간의 부종 및 압통이 있었으며 완관절을 신전 상태에서 요사위로 압 박 시킬 때에 동통이 유발되었고 관절의 운동 장애는 없었다. 혈액 검사에서는 적혈구 침강 속도 1 5 mm/hr, C 반응단백 0.3 mg/dl, 류마티스 인자 7 . 8 IU/ml 및 혈청 요산 농도 3.7 mg/dl 로 모두 정상 범위로 측정 되었다. 단순 방사선 소견상 수근부 삼각 골에 주변과 경계가 명확하지만 경계부 골 경화가 없 는 지름 7 mm 정도의 타원형의 방사선 투과 음영이 관찰되었고 이는 1년 전 촬영한 사진과 비교하여 크기 의 차이가 없었으며, 그 외에 특이 할 만 한 소견은 관찰되지 않았다(Fig. 1).
자기 공명 영상 촬영 상에서 T1 신호 강도의 관상면 에서 완관절 내의 요측부에 불규칙한 저 신호 강도로 나타나는 1 0×12 mm 정도의 종물이 있었고, 삼각골 내에 지름 7 mm 정도의 저 신호 강도의 병소 및 삼 각 섬유 연골 복합체의 기시부에 파열 소견을 확인하 였다. 또한 T2 신호 강도의 관상면에서는 완관절 내
완관절 내에 발생한 국소형 색소 융모 결절성 활액막염 -1예 보고-
포항 성모병원 정형외과학교실
안길영・문기혁・남일현・윤호현・장종훈
통신저자: 문 기 혁
경상북도 포항시 남구 대잠동 270-1 포항성모병원 정형외과
TEL: 054-289-4569, FAX: 054-277-2072 E-mail: osmoons@naver.com
– 170 –
안길영・문기혁・남일현・윤호현・장종훈
Fig. 1. The wrist AP X-ray shows round radiolucent lesion in the triquetrum.
Fig. 2. The sagittal MR images show 10×12 mm sized irregular signal intensity mass in the radial side of wrist joint and 7mm diam- eter round cystic lesion in the triquetrum. (A: T1 weighted image, B: T2 weighted image )
Fig. 3. The arthroscopic view shows yellow-brownish synovi- um projection pedunculated and proliferated into the radial side of the wrist joint. A: Articular cartilage of scaphoid B: Hypertrophyed synovium
Fig. 4. Microscopic finding shows proliferating and collagen producing multinucleated giant cells, ferrous pigmentation, and aggre- gation of hemosiderin-laden cells. (A: H-E stain x100, B: H-E stain x200 )
같은 부위에 고 신호 강도와 저 신호 강도가 불규칙하 게 섞인 포도송이 모양의 종괴가 관찰되었으며 삼각골 내에서는 병소가 고 신호강도로 나타났다( F i g . 2A,B). 저자들은 완관절 내에 위치한 종물은 활액막 의 비후로 보았고 삼각골 내의 병소는 골 낭종으로 보 고 관절경적 활액막 절제술과 골 낭종에 대하여서는 골소파술 및 골 이식술을 계획하였다.
2.7 mm 관절경을 이용한 완관절 관절경 소견 상 관절 내 혈 관절증의 소견은 없었으며 완관절의 요골 관절면 주위로 황갈색 및 적갈색 표면의 결절모양을 한 활액막이 비후 및 증식되었으며 이는 매우 유동적 이었고 주위 조직과의 경계가 분명하였다 ( F i g . 3A,B). 또한 삼각 섬유 연골 복합체 척측 기시부의 미란 및 파열을 확인하였다. 2.9 mm 전동절삭기로 증식된 종물을 가능한 한 철저히 절제하였다. 영상증 폭 장치 하에 배측 도달방법으로 피부 절개 후 삼각 골에 구멍을 뚫어 낭종 벽을 소파술 한 다음, 장골능 에서 자가 해면골 이식술을 시행하였다. 이후 삼각 섬 유 연골 복합체는 관절경 유도 하에 파열된 부분을 흡 수 봉합사를 사용하여 out-side-in 방법으로 봉합하였 다. 술 후 약 4주일 동안 완관절 회외전 상태로 단상 지 석고 고정을 시행하였다. 절제된 활액막의 병리 조 직 소견 상 기질에는 다양한 형태의 조직구가 존재하 고 혈철소 과립을 함유한 다핵성의 거대 세포들이 관 찰되었고(Fig.4A,B) 소파된 골 낭종에서는 활액막 조직이 발견 되지 않았다. 술 후 1년째 추시 관찰에서 동통은 소실 되었고 방사선 소견 상 삼각골 골 이식 부위에 골경화가 충분히 진행 되었으며 자기 공명 영 상 촬영 소견 상 삼각 섬유 연골 복합체는 치유 되었 고 종물의 재발 소견은 없었다.
고 찰
색소 융모 결절성 활막액염은 드문 질환으로 1 9 4 1년 에 Jaffe 등2 이 색소 융모 결정성 활액막염을 처음 기술하면서 국소형과 미만형으로 구분하였고, 이후 Granowitz 등3이 국소형과 미만형의 임상적 특징을 기술하였다. 국소형은 드물며 결절형 또는 자루형의 특징을 나타내고 부종과 동통을 동반하며 급성 슬내장 증의 증상을 나타내고 활액막으로 둘러싸인 경계가 분 명하며 황색과 황갈색을 띠며, 미만형은 연부조직 전 체를 침범하며 만성적인 부종과 불편감을 주로 호소하 고 국소형보다 진한 갈색을 띄며 수술적 제거 후에도 재발이 잘 된다고 하였다4.
Myers 등5은 연간 백만 명 당 1 . 8예에서 발생한다 고 하였으며 특히 슬관절에서 약 8 0 %가 발생하며 고 관절, 족관절의 순서로 발생한다고 하였다. 원인으로
는 아직 확실히 밝혀지지 않았으 나 지질 대사의 장 애, 혈액이나 혈액 산물의 반응, 비 외상성 자극 인자 에 의한 염증 반응, 활액막 혈관 섬유 조직구 기원의 양성 종양 등의 가설이 있다3 - 5. 최근에는 어떤 자극에 의한 염증성 질환이라고 주장하기도 하며 또한 계속적 인 외상이나 혈관절증이 원인이 된다고 주장하기도 한 다5. 저자들의 경우에서는 직접적인 외상의 병력은 없 었으며, 환자의 직업이 한복 제작이기 때문에 하루에 도 수 시간씩 다림질을 하면서 손목을 많이 사용한다 고 하였기에 만성적인 자극이 원인이 될 수 있지 않았 나 생각하였다 .
Moynagh 등1은 완관절에 침범한 색소 융모 결절성 활액막염을 보고하였는데, 약 5년간에 걸쳐서 지속적 으로 성장한 종물에 의해 수부 주상골에 미란( e r o- s i o n )을 일으킨 1예를 경험하였으며, Schajowicz 등6 또한 완관절에서 발생한 색소 융모 결절성 활액막염이 오리알 정도의 크기로 자라나서 원위 요골의 피질골을 침범하였던 1예를 보고한 이래, 이후에도 아주 드물게 완관절에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염이 보고되
어 왔다7 , 8. 그러나 완관절에서 발생한 색소 융모 결절
성 활액막염은 주로 건막에서 발생하여 그 크기가 커 져 주변 골의 피질골을 미란시키는 경우가 보고되었으
며6 , 8 , 9관절 내 활액막에서 발생한 경우는 드물다.
국내에서도 색소 융모 결절성 활액막염은 가끔씩 보 고되어 왔지만 아직 완관절에서 발생한 색소 융모 결 절성 활액막염은 보고 된 바 없다. 저자들은 수근부 삼각골의 골 낭종 및 삼각 섬유 연골 복합체 파열과 동반된 완관절 내에 발생한 국소성 색소 융모 결절성 활액막염 1예를 관절경적 제거술로 절제하여 치험 하 였기에 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
참고문헌
01) Moynagh PD and Lettin AW. Pigmented villonodular syn- ovitis of the wrist joint. Proc Roy Soc Med.
1968;61(7):670-2.
02) Jaffe HL, Lichtenstein L and Sutro CJ. Pigmented villon- odular synovitis, bursitis and tenosynovitis. Arc Pathology. 1941;31:731-65.
03) Granowitz SP, D’Antonio J and Mankin HL. The patho- genesis and long term end results of pigmented villonodu- lar synovitis. Clin Orthop. 1976;114:335-51.
04) Byers PD, Cotton RE, Deacon OW et al. Diagnosis and treatment of pigmented villonodular synovitis. J Bone joint Surg Br. 1968;50:290-305.
05) Myers BW, Masi AT and Feigenbaum SL. Pigmented vil- lonodular synovitis and tenosynovitis. A clinical epidemi-
– 171 –
완관절 내에 발생한 국소형 색소 융모 결절성 활액막염 -1예 보고-
ologic study of 166 cases and literature review. Medicine (Baltimore). 1980;59:223-38.
06) Schajowicz F and Blumenfeld I. Pigmented villonodular synovitis of the wrist and penetration into the bone. J Bone Joint Surg Br. 1968;50:312-7.
07) Patel MR and Zinberg EM. Pigmented villonodular syn- ovitis of the wrist invading bone. Report of a case. J
Hand Surg. 1984;9(6):854-8.
08) Schwartz GB and Coleman DA. Pigmented villonodular synovitis of the wrist and adjacent bones. Orthopedic Review. 1986;15(8):526-30.
09) Smith JH and Pugh DG. Roentgenographic aspects of articular pigmented villonodular synovitis. Am J Roentgenology. 1962;87:1146-56.
– 172 –
안길영・문기혁・남일현・윤호현・장종훈
