Address reprint requests to Sora Baek, M.D., Ph.D.
Department of Rehabilitation Medicine, Kangwon National University School of Medicine, Kangwon National University Hospital 156 Baengnyeong-ro, Chuncheon, Gangwon 200-722, Korea
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투고일: 2014년 9월 3일, 1차 수정일: 2014년 10월 8일, 2차 수정일: 2014년 10월 29일, 게재확정일: 2014년 10월 29일
서 론
외상성 상완신경총 손상은 교통사고로 인한 급작스러 운 상지의 견인이 원인이 되어 발생하는 경우가 많다.
특히 최근 오토바이 사고가 증가하면서 상완신경총 손 상이 많이 나타나는데 이러한 경우 신경근 발인손상 (root avulsion)을 시사하는 영상학적 소견이 동반되
는 경우가 흔하다. 외상성 위수막류(pseudomeningo- cele)은 신경근 발인손상을 시사하는 대표적 소견중의 하나로 CT척수조영술(CT myelography)이나 자기공 명 척추조영술(MR myelography)이 이를 확인하기에 더 좋은 검사이나 경부 자기공명영상에서도 확인할 수 가 있다.1
위수막류는 보통 외상이나 척추수술 이후 합병증으로
상완신경총 손상 후 발생한 무증상의 척수강내 거대 위수막류의 1예
1강원대학교병원 재활의학과, 2강원대학교 의학전문대학원 재활의학교실
박정규1∙박희원1∙이건재1,2∙백소라1,2
– Abstract –
A Case of Preganglionic Brachial Plexus Injury with Asymptomatic Giant Traumatic Pseudomeningocele Contained within Spinal Canal
Jung-Gyoo Park, M.D.,
1, Hee-won Park, M.D.,
1, Kun-Jai Lee, M.D.,
1,2, Sora Baek, M.D.
1,21Department of Rehabilitation Medicine, Kangwon National University Hospital
2Department of Rehabilitation Medicine, School of Medicine, Kangwon National University
It is well known that a traction injury of the brachial plexus may produce tears in the root sleeves result- ing in pseudomeningocele, which are in most instances small in size. Giant pseudomeningocele, larger than 8cm in length, is very uncommon, and have been described rarely in symptomatic cases. Seventeen years old male complained of left upper limb weakness after motorcycle accident in our case. An electro- diagnostic study showed panplexopathy, preganglionic lesion on C5-C7 root level and postganglionic lesion on C8-T1 root level. Giant pseudomeningocle, which was 12.9 cm in length in the spinal canal along the cervical spine was shown on magnetic resonance image executed one month after accident.
There were no symptoms due to intraspinal pseudomeningocele, except for symptoms due to brachial plexopathy. The authors report a first case of asymptomatic intra-spinal canal giant pseudomeningocele after brachial plexus injury.
Key Words: giant pseudomeningocele, preganglionic, brachial plexus injury
나타나게 된다. 이 중 상완신경총손상 후에 발생한 외 상성 위수막류는 대부분의 경우 크기가 작고 증상이 없 다.2 하지만 크기가 큰 경우에는 증상을 야기할 수 있는 데 특히 길이가 8 cm이상인 위수막류는 거대 위수막류 (giant pseudomeningocele)로 분류되고 두통과 경부 통 오심, 구토, 사지에 통증이나 감각저하의 증상을 흔 히 나타내고 척수나 신경근을 압박하여 신경학적 증상 을 야기하기도 한다.3 외국에서는 상완신경총 손상 이후 발생한 거대 위수막류의 예가 드물게 보고된 적이 있으
나2,4-6 척수강내에 발생한 경우는 드물다.7 또한 척수강
내에 발생한 모든 보고는 증상을 동반하였다. 저자들은 상완신경총 손상 이후 신경근 발인손상을 시사하는 무 증상의 척수강내 거대 위수막류와 이에 부합하는 근전 도 검사 소견이 관찰된 증례를 경험하여 문헌고찰과 함 께 보고하고자 한다.
증 례
17세 남자 환자가 오토바이 사고 후 뇌실출혈, 경막 하혈종, 2번 및 3번 경추 골절, 우측 첫 번째 늑골 골 절, 상악 및 하악 골절로 신경외과에 입원하였다. 뇌실 출혈과 경막하혈종은 경미하여 경과관찰 하였고 사고 15일 후 시행한 뇌 컴퓨터 단층 촬영에서 경막하혈종은 resolving state였다. 한 달 동안 집중치료실에서 치료 후 환자의 좌측 상지 전체에 도수근력검사상 1-2등급의 위약 및 좌측 위팔(arm) 외측과 아래팔(forearm) 전 체에 감각저하가 확인되어 시행한 경부 자기공명영상 검사에서 2번 경추에서 1번 흉추에 걸쳐 길이 12.9 cm 의 척수강내 거대 위수막류가 확인되었다(Fig. 1). 두 통이나, 경부통, 오심, 구토는 동반되지 않았고, 하지 위약이나 감각 이상과 같은 척수를 압박하는 어떠한 증 상도 동반되지 않았다. 사고 33일 후 첫 번째 근전도
검사에서 좌측 정중신경(median nerve), 척골신경 (ulnar nerve), 요골신경(radial nerve)의 활동전위 진폭이 우측의 50~60%로 감소해 있었고, 액와신경 (axillary nerve)과 근피신경(musculocutaneous nerve)의 활동전위는 관찰되지 않았다. 감각 신경전도 검사에서 왼쪽 내측전완피신경(medial antebrachial cutaneous nerve)의 활동전위의 진폭이 우측의 34%
로 감소해 있었다(Table 1). 침근전도 검사에서 좌측 삼각근(deltoid), 이두근(biceps brachii), 삼두근 (triceps brachii), 극상근(spraspinatus), 극하근 (infraspinatus), 원형회내근(pronator teres), 제 1 후수장골간근(first dorsal interosseous), 소지외전근 (abductor digiti minimi)에서 비정상 자발전위가 관 찰되었으며 운동단위 활동전위는 나타나지 않았다. 좌 측 경추부 척추옆근(paraspinalis)에서는 비정상 자발 전위가 관찰되었다(Table 2). 이는 척수후근 신경절 근위부와 원위부 손상이 동반된 panplexopathy에 부 합되는 소견이었다.
사고 75일 후 두 번째 근전도 검사시 좌측 삼각근 (deltoid), 이두근(biceps), 극상근(supraspinatus), 극하근(infraspinatus), 대흉근(pectoralis major)에 서 근위축이 관찰되었다. 어깨 관절주위 근육의 근력은 1-2등급으로 이전 근전도 검사시와 비교시 호전이 없었 으나, 팔꿈치 폄근, 손목 폄근, 손목 굽힘근에서 도수 근력검사상 3-4등급으로 호전되었고 손가락 굽힘근 및 손가락 폄근은 5등급으로 호전되었다. 좌측 상지에서 있던 감각저하도 건측 감각의 80~90%까지 호전되었 다. 두번째 근전도 검사 결과 5-7번 경추 신경근 손상 은 이전검사와 비교하여 유의한 변화는 관찰되지 않았 으나 8번 경추, 1번 흉추 신경근 손상은 거의 완전한 회복을 보였다(Table 3, 4).
사고 3개월 후 재활의학과로 전과 시 뇌기능검사
Fig. 1. Cervical MR images show giant pseudomeningocele (white arrow) at the cervical and upper thoracic root level in T2-weighted images. CSF-filled cavities located within the spinal canal and outside (anterior) the thecal sac (1 month after motorcycle accident)
Table 1. Findings of Nerve Conduction Studies 33 Days after Motorcycle Accident
Nerve Stimulation site Latency (ms) Amp (mV in motor nerve; μV Velocity (m/s) in sensory nerve)
Motor nerve
Rt. Median Wrist 3.1 11.1
Elbow 7.7 10.3 55
Lt. Median Wrist 3.1 6.6
Elbow 7.8 6.4 53
Rt. Ulnar Wrist 2.4 18.4
Elbow 6.8 17.2 58
Lt. Ulnar Wrist 2.5 9.4
Elbow 7.3 9.2 55
Rt. Radial Forearm 1.7 4.2
Elbow 5.7 4.0 56
Lt. Radial Forearm 2.0 2.1
Elbow 6.7 1.9 52
Rt. Musculocutaneous Erb’s Point 5.1 10.7 60
Lt. Musculocutaneous Erb’s Point NR
Rt. Axillary Erb’s Point 3.9 11.7 59
Lt. Axillary Erb’s Point NR
Sensory nerve
Rt. Median Wrist 2.6 24 52
Elbow 4.6 77 55
Lt. Median Wrist 2.6 18 52
Elbow 4.4 40 56
Rt. Ulnar Wrist 2.4 23 44
Elbow 4.5 36 57
Lt. Ulnar Wrist 2.4 13 47
Elbow 4.6 26 54
Rt. Superficial radial Forearm 2.6 19 44
Lt. Superficial radial Forearm 2.7 17 43
Rt. LAC Elbow 2.1 32 50
Lt. LAC Elbow 2.1 28 52
Rt. MAC Elbow 2.1 29 52
Lt. MAC Elbow 1.8 10 51
Rt: right, Lt: left, Amp: amplitude, LAC: lateral antebrachial cutaneous, MAC: medial antebrachial cutaneous, NR: no response
Table 2. Findings of Needle Electromyography 33 Days after Motorcycle Accident
Muscle IA Spontaneous activity MUAPs Recruitment pattern
Lt. Supraspinatus Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Infraspinatus Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Deltoid Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Biceps Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Triceps Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Pronator teres Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. FDI Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. ADM Increased Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. MPSP Increased Fibs & PSWs (3+)
Lt. LPSP Increased Fibs & PSWs (3+)
IA: insertional activity, MUAPs: motor unit action potentials, Fibs: fibrillations, PSWs: positive sharp waves, Lt: left, FDI: first dor- sal interosseous, ADM: abductor digiti minimi, MPSP: middle cervical paraspinalis, LPSP: lower cervical paraspinalis
Table 3. Findings of Nerve Conduction Studies 75 Days after Motorcycle Accident
Nerve Stimulation site Latency (ms) Amp (mV in motor nerve; μV Velocity (m/s) in sensory nerve)
Motor nerve
Rt. Median Wrist 3.4 13.9
Elbow 7.8 13.5 59
Lt. Median Wrist 2.9 15.3
Elbow 7.0 15.2 61
Rt. Ulnar Wrist 2.5 18.2
Elbow 6.8 18.1 58
Lt. Ulnar Wrist 2.6 16.4
Elbow 6.8 15.8 58
Rt. Radial Forearm 1.3 4.8
Elbow 4.3 4.8 60
Lt. Radial Forearm 1.6 5.3
Elbow 3.6 5.4 68
Rt. Musculocutaneous Erb’s Point 5.0 10.2 61
Lt. Musculocutaneous Erb’s Point NR
Rt. Axillary Erb’s Point 4.0 14.0 59
Lt. Axillary Erb’s Point NR
Sensory nerve
Rt. Median Wrist 2.0 70 60
Elbow 4.4 85 58
Lt. Median Wrist 2.5 27 50
Elbow 4.1 49 61
Rt. Ulnar Wrist 2.5 20 46
Elbow 4.4 50 56
Lt. Ulnar Wrist 2.5 21 42
Elbow 4.1 42 60
Rt. Superficial Radial Forearm 2.8 33 43
Lt. Superficial Radial Forearm 2.6 23 44
Rt. LAC Elbow 1.6 24 56
Lt. LAC Elbow 2.3 30 52
Rt. MAC Elbow 2.1 12 48
Lt. MAC Elbow 2.1 7 55
Rt: right, Lt: left, Amp: amplitude, LAC: lateral antebrachial cutaneous, MAC: medial antebrachial cutaneous, NR: no response
Table 4. Findings of Needle Electromyography 75 Days after Motorcycle Accident
Muscle IA Spontaneous activity MUAPs Recruitment pattern
Lt. Deltoid Reduced Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Biceps Normal Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Triceps Normal Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. Pronator teres Normal Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. ECRL Normal Fibs & PSWs (3+) No MUAP
Lt. EDC Normal Fibs & PSWs (3+) Normal Normal
Lt. EIP Normal None Normal Normal
Lt. FCR Normal None Normal Normal
Lt. FCU Normal Fibs & PSWs (3+) Polyphasic Reduced
Lt. FDI Normal Fibs & PSWs (1+) Normal Normal
Lt. APB Normal None Normal Normal
IA: insertional activity, MUAPs: motor unit action potentials, Fibs: fibrillations, PSWs: positive sharp waves, Lt: left, ECRL: exten- sor carpi radialis longus, EDC: extensor digitorum communis, EIP: extensor indicis proprius, FCR: flexor carpi radialis, FCU: flexor carpi ulnaris, FDI: first dorsal interosseous, APB: abductor pollicis brevis
(cerebral function test)와 뇌신경(cranial nerve) 검사상 이상소견은 없었고 간이정신상태검사는 29점이 었다. 두 번째 근전도 검사 시와 비교해 손목 폄근에서 도수 근력검사상 5등급으로 더욱 호전되었다. 이두근반 사(biceps jerk)와 삼두근반사(triceps jerk)은 좌측에 서 감소되어 있었으나 무릎반사(knee jerk)와 발목반 사(ankle jerk)는 양측 모두 정상이었고 위수막류의 척 수압박에 의한 방광증상은 없었다.
사고 10개월 후 세 번째 근전도 검사시, 신체검사 상 어깨 관절주위 근육의 근력은 호전이 없었으나 팔꿈치 폄근, 손목 폄근, 손목 굽힘근에서 도수근력 검사상 4 등급으로 다소 호전을 보였다. 근전도 검사 상 운동 신 경전도 검사에서 좌측 액와신경(axillary nerve)의 활 동전위 진폭이 우측의 10% 미만이었고 근피신경(mus- culocutaneous nerve)은 활동전위가 관찰되지 않아 의미있는 호전은 없었다. 침근전도 검사에서 이두근, 삼각근, 상완요골근(brachioradialis), 원형회내근 (pronator teres)에서 비정상자발전위가 관찰되고 운 동단위 활동전위는 관찰되지 않았다. 5-6번 경추 신경 근 부위에서는 호전이 없으나 7번 경추 신경근 부위에 서 부분적으로 회복된 소견이었다.
고 찰
상완신경총 견인 손상 후 발생한 외상성 위수막류는 1947년 Murphey 등에 의해 소개된 이후로 경부 신경 근 발인손상의 전형적인 징후로 받아들여져 왔다. 위수 막류는 신경주위 막(perineural sheath)이 찢어진 곳 을 통해 뇌척수액이 경막외 공간(extradural space)로 유출되어서 싸고 있는 막이 없이 연조직 내에서 모여있 는 것을 말하며 자기공명영상의 T2강조영상에서 신경 근의 발인손상이 발생한 곳에서 물과 같은 신호강도로 보여진다. 신경근 손상 시 70~80%로 동반이 되며 대 부분 크기가 작고 무증상이나 경부통이나 요통, 두통, 혹은 신경을 압박하여 신경학적 증상을 일으키는 경우 수술적 치료의 대상이 된다. 이러한 위수막류의 발생이 항상 신경근 발인손상 시에만 보이는 것은 아니며 반대 로 신경근 발인손상 시 항상 위수막류가 보이는 것도 아니다.1 하지만 MRI에서 척수후근 신경절 근위부의 손상을 진단할 때 신경근 발인 손상 자체의 소견 뿐 아 니라 위수막류의 소견이 중요한 기준이 되고 있다.8
상완신경총 손상 후 발생한 외상성 위수막류는 3번, 4번 경추에서 1번 2번 흉추 부위까지 다발성으로 나타 나고 크기도 수 mm정도의 작은 것에서 길이가 2~3 cm 폭이 1~2 cm으로 큰 것까지 다양하게 나타난다.9 2010년 Weng 등은 8 cm 이상의 길이를 가진 위수막 류를 거대 위수막류로 정의하였다.3 이 논문에서 보면 척추수술 후 거대 위수막류가 발생하여 신경학적인 증
상을 보인 11명의 환자에서 가장 흔한 증상은 경부통증 이나 요통이었고 두통과 오심, 구토, 팔다리의 저림과 통증을 경험하기도 하였다. 위수막류가 척수나 신경근 을 압박하여 상하지의 위약을 초래하는 경우도 있었다.4 하지만 대부분의 경우 상완신경총 손상 후 발생한 위수 막류는 증상이 없는데 신경학적 증상을 일으킬 정도로 커지는 경우는 드물기 때문이다.2,3,5
상완신경총 손상 후 척수강내 위수막류가 발생한 경 우는 드물게 보고되고 있다.7 Harder와 Fairholm은 상완신경총 손상 후 신경을 압박하는 척수강내 위수막류 가 발생한 3예를 보고하였는데 각각 좌측 상완신경총 손 상 2년 후 우상지에도 위약이 발생한 1예, 좌측 상완신 경총 손상 12년 후 우상지에도 위약 및 감각저하가 발생 한 1예, 좌측 상완신경총 손상이 있었으나 신경학적 결 손없이 회복되었다가 24년 후 양측 상지의 위약이 발생 한 3예를 보고하였다.4 Kotani 등은 상완신경총 손상 10년 후에 척수강내 경추부 위수막류가 요추부까지 확장 되어 척수를 압박하여 하지위약으로 보행장애와 사지의 감각저하를 유발한 1예를 보고 하였고,5 Drzymalski 등은 상완신경총 손상 18년 후 척수를 압박하여 좌상 지, 양하지에서 감각저하 및 우상지의 위약을 보인 1예 를 보고하였다.7 일반적으로 외상성 위수막류는 작고 무 증상이나 기존 보고와 같이 상완신경총 후 발생한 척수 강내 위수막류의 보고들은 모두 증상을 동반하였다. 본 증례의 경우 길이 12.9 cm의 거대 위수막류가 척수강 내에 발생하였음에도 척수를 압박하는 증상이 없었던 것은 위수막류의 두께가 가장 두꺼운 경추 7번과 흉추 1번 위치에서 6 mm였고 나머지 대부분의 위치에서 3 mm이하로 얇았기 때문으로 생각된다. Harder와 Fairholm의 보고에서 경추 5번과 6번 위치에서 위수 막류의 두께가 5 mm로 보고되고 있으나,4 실제 척수강 의 크기와 척수의 크기가 사람마다 다른 것을 고려할 때 단순한 두께의 비교로 압박의 정도를 논하기는 어렵 고 추후 척수강과 척수의 크기, 척수강내 위수막류의 두께에 따라 척수압박이 발생하는지 대한 연구가 필요 하겠다. 또한 기존 보고들과 같이 신경상완신경총 손상 수십 년 후까지 위수막류로 인한 추가적인 증상이 발생 할 수 있으므로 본 증례의 환자도 유의하여 추적관찰하 는 것이 필요하겠다.
일반적으로 상완신경총 손상에서 위수막류는 신경근 발인손상 및 척수후근 신경절 근위부 손상의 간접 증거 이므로 나쁜 예후를 시사한다. Robert와 Leffert는 상 완신경총 후 위수막류 발생한 34명을 대상으로 위수막 류가 발생한 신경근 위치에서 기능적 회복이 있는지를 확인하였는데 31명에서 기능적 회복이 전혀 없었고 나 머지 3명에서 경미한 기능적 회복을 보고하였다.10 위수 막류가 있다고 해서 반드시 신경근 발인손상이 있는 것 은 아니라는 점을 고려한다면 경미한 기능적 회복을 보
인 3명에서 병변은 척수후근 신경절 원위부에 있었을 가능성을 배제할 수 없다. 본 증례의 환자에서도 8번 경추, 1번 흉추 신경근 부위에서 사고 75일 후 거의 완 전한 기능적 회복을 보였고 근전도 검사에서 신경절 원 위부의 손상에 부합하는 소견이 관찰되어 위수막류가 있었지만 발인손상은 없었음을 알 수 있다 .
상완신경총 손상 후 발생한 척수강내 위수막류는 매 우 드물게 보고 되고 있고 그 중에 무증상이었던 거대 위수막류에 대한 보고는 아직 없다. 저자들은 상완신경 총 손상 후 발생한 무증상의 척수강내 거대 위수막류의 증례를 경험하여 문헌고찰과 함께 보고하는 바이다.
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