Volume 18, Number 1, June, 2015
활액막 혈관종(Synovial hemangioma)은 소 아나 젊은 성인에서 발생하는 드문 질환으로, 슬 관절에서 호발한다. 외상의 병력없이 국소 동통, 운동제한, 대퇴사두근 위축, 혈관절증등 비특이적 인 증상으로 인해 명확히 진단하기가 어렵고 치료 가 지연될 수 있다6). 진단은 자기공명영상을 이용
하여 할 수 있고, 관절경적 시야하에서도 관찰 할 수 있다. 수술적 절제시 좋은 결과를 보이고 재발 은 드믄 것으로 보고되고 있으나1), 저자들은 수술 후 재발한 슬관절내 다발성 활액막 혈관종 1예를 관절경 시야하에서 절제함으로써 만족할 만한 결 과를 얻었기에 문헌고찰과 함께 보고하고자 한다.
※ 통신저자: 김병민
충청북도 충주시 국원대로 82 건국대학교 충주병원 정형외과
TEL: 043) 840-8250 FAX: 043) 844-7300 E-mail: [email protected] 접수일: 2015년 3월 24일, 게재 확정일: 2015년 5월 17일
슬관절에 재발한 다발성 관절내 혈관종 - 증례 보고 -
순천향대학교 서울병원 정형외과교실1), 건국대학교 충주병원 정형외과교실 이병일1)∙김병민∙고덕환
= Abstract =
Recurred Multiple Intraarticular Synovial Hemangioma of the Knee -Case Report-
Byung-Ill Lee, M.D., Ph.D.1), Byoung-Min Kim, M.D., Duk-Hwan Kho, M.D.
Department of Orthopedic Surgery, College of Medicine, Soonchunhyang University, Seoul1), Department of Orthopedic Surgery, College of Medicine, Konkuk University, Chung-Ju
Synovial hemangioma is a rare benign intraarticular tumor. Synovial hemangioma of the knee joint has unspecific symptoms, which are pain, limitation of motion and hemarthrosis, often seen as an internal derange- ment of the knee. A 24-year-old woman presented with intermittent joint effusion and pain of the left knee joint and physical examination revealed slight atrophy of the quadriceps and tenderness around lateral joint line of knee. The patient was performed arthroscopic surgery due to synovial hemangioma about 17-years ago. Mag- netic resonance imaging (MRI) showed the synovial hemangioma from Hoffa fat pad to anterior aspect of later- al meniscus, and thus surgical treatment was planned. Arthroscopic excision was performed and additional lesion was observed in lateral gutter, suprapatellar pouch of the knee. The biopsy confirmed the diagnosis of synovial hemangiomas. After 3 year, the patient was completely asymptomatic and showed no signs of recur- rence.
Key Words: Knee, Synovial hemangioma, Arthroscopic excision
증례 보고
24세 여자 환자가 한달 전 악화된 좌측 슬관절 동통과 20년 전부터 간헐적으로 반복되는 슬관절 부종을 주소로 내원하였다. 특별한 외상의 병력은 없었으며 과거력상 17년 전 동측 슬관절에 동일 한 증상으로 타병원에서 관절내 혈관종 진단하에 관절경을 이용한 수술 시행 받았다고 하나 영상 기록은 소실된 상태로 과거 수술 당시 종양의 위 치와 크기등을 확인 할 수는 없었다. 이학적 검사 소견상 좌측 슬관절에 종창이 보였고, 외측 관절 면 전방으로 압통과 건측에 비하여 대퇴사두근에 경도의 위축이 관찰되었다. 동통과 종창 호소하며 슬관절 가동역은 0~110�정도로 제한되어 있었 다. 단순방사선 소견에서 이상 소견은 보이지 않 았으며, 관절천자상에서 혈관절증 관찰되어 자기 공명영상 시행하였다. 자기공명영상 검사상 슬관 절 외측부의 슬개건하 지방부에서 외측 반월상연 골 전방 변연부까지, T1 강조영상에서 저신호 강 도, T2 강조영상에서 고신호의 신호강도를 보이 고, 가돌리늄 조영증강 영상에서 종괴안에 불균질 한 조영증강이 관찰되는 약 2.5×2×1.5 cm 크 기의 비균질성의 다엽성 종괴가 관찰되었다(Fig.
1A,B).
병변의 제거 및 조직 검사를 위해 수술적 치료 를 실시하였다. 지혈대는 사용하지 않고, 관절경 을 이용하여 관찰하였으며, 병변의 주 위치가 전
외측 삽입구(portal) 부분에 위치하여 먼저 전내 측 삽입구를 이용하여 반월상 연골 등을 포함한 다른 관절내부를 관찰하였다. 병변은 자기공명영 상에서 관찰한 슬개건하지방부와 외측 반원상연골 전방 변연부에서 활액막에 부착되어 있었고, 포도 송이와 같은 모양을 하고 있었다(Fig. 2A-B).
또한 자기공명영상에서 관찰하지 못했던 슬개낭 (suprapatellar pouch)과 슬관절 외측구(later- al gutter)에서 추가 병변이 관찰되었다(Fig.
2C-D). 슬개건하 지방부와 외측 반원상연골 전방 변연부 병변의 제거를 위해 슬개낭에 내상측 (supramedial) 삽입구를 만들어 관절경을 삽입 하여 병변을 관찰하며 전내측 삽입구를 이용하여 기구를 삽입하여 조직 생검을 시행하였고, 병변이 주변 조직에 침윤되어있어 주변 활액막을 포함하 여 부분 활액막 절제술과 함께 병변을 절제 및 소 작하였다. 그리고 전내측 삽입구를 이용하여 관절 경을 삽입하고 내상측 삽입구를 이용하여 기구를 삽입하여 슬개낭과 외측구의 병변을 절제 및 생검 하였다. 지혈대를 사용하지 않았으나 수술 후 출 혈 양상은 관찰되지 않았다(Fig 3). 조직검사상 에서 만성 염증 세포의 침윤과 모세혈관 조직이 활액막과 연결되어 있는 혈관종으로 해면형 활액 막 혈관종으로 진단되었다. 술 후 3년 추시상, 슬 관절의 동통은 없었으며, 슬관절의 부종 재발 없 었고, 술 전에 있던 운동제한은 관찰되지 않았다.
Fig. 1. (A) Axial T2-weighted MRI of the knee joint shows high-signal intensity in infrapatellar fat pad. (B) Sagittal T2-weighted MRI of the knee joint shows high-signal intensity from infrapatellar fat pad to anterior aspect of lateral meniscus. (C) Sagittal T2-weighted MRI of the knee joint shows small oval mass intermediated-signal intensity in suprapatellar pouch (red arrow).
B C
A
고 찰
슬관절의 활액막 혈관종은 드문 양성 연부 조직 종양으로서 1856년 Bouchut2)가 처음 보고하였 고 최근까지 세계적으로 보고된 것은 200예 정도 이며 국내에 보고된 것은 6예이다. 주로 침범되는 관절은 슬관절이 가장 많이 발생하며 그 외 주관절 및 수지에도 발생한다. Moon6)에 따르면 특징적으 로 소아나 젊은 연령의 성인에게서 외상의 병력 없 이 슬관절의 반복되는 동통성 종창을 보이며 운동 제한 및 혈슬관절증을 보이게 된다. 이러한 비특이 적인 증상이 소아기에 발생함으로써 진단이 어려 우며 장기간 지연될 수 있다. 감별질환으로는 연골 파열, 원판형 연골, 연골 낭종, 박리성 골연골염, Fig. 2. Arthroscopic views show Synovial hemangioma in infrapatellar fat pad (A), anterior
aspect of lateral meniscus (B), suprapatellar pouch (C), lateral gutter of the knee (D).
A B
C D
Fig. 3. Arthroscopic view shows no bleeding after com- plete resection with partial synovectomy.
연소기 류마토이드 관절염, 혈우병등이 있다.
Devaney 등4)은 혈관종을 모세혈관형(capil- lary), 해면형(carvenous), 혼합형(mixed) 및 정맥형(venous)으로 분류 하였다. 각각의 빈도는 해면형이 50%, 모세혈관형이 25%, 혼합형이 20%, 정맥형이 5%라고 알려져 있다. 형태학적 으로는 1939년 Bennet과 Cobey1)가 기존에 보고 된 29예의 증례를 바탕으로 미만성(diffuse) 과 국한성(circumscribed)으로 나누었다. 미만성은 해면형으로 구성되어 있어 특징적으로 간헐적 동 통과 종창을 나타내며, 국한성은 모세혈관형으로 유경형인 경우가 많다. 본 증례에서는 슬관절에서 발생하였으며, 조직학적으로 해면형 혈관종의 양 상을 나타내고 있었고, 슬개건하 지방부와 외측 반월상연골 전방 병변은 주변조직에 침윤되어 병 변의 분리가 쉽지 않아 활액막 절제술과 함께 종 괴를 절제할 수 있었고, 슬개낭과 외측구에도 별 도의 병변이 관찰되어 다발성으로 발생하였다.
Del Notaro 등3)은 혈관종은 관절내 활액막으로 퍼지거나 주변 조직으로 침윤될 수 있어 초기에 치료가 필요하다고 하였다. 본 증례처럼 슬관절내 여러 부위에 떨어져 발생하는 다발성 병변은 보고 된 바가 드물다. 특히 수술적 치료 후 재발은 문 헌에 보고 된 137예 중 2예로 드물다고 보고되고 있으나6), 본 증례의 경우 7세경 1차 수술 후, 증 상 호전되어 지내다 다시 재발한 경우로 사료되 며, 1차 수술 당시 불완전 절제가 재발의 원인 및 다발성 병변의 원인인지는 불명확하다.
단순 방사선 검사에 있어서 정맥석 소견이 관찰 될 수 있으나, 본 증례와 같이 보이지 않는 경우 가 많아 유용하지 못하다. 슬관절 자기공명영상은 관절면 근처의 종괴가 있을 경우 병변의 관절 내, 외 위치를 구분하게 해주며, 병변의 성질을 알 수 있어 진단 및 수술 계획을 세우기에 유용하다.
Shapiro와 Fanton10)도 관절내 혈관종의 진단 수 단 및 수술 계획의 수립을 위해 자기공명영상 검 사가 유용하다고 보고하였다. 활액막 혈관종의 경 우 T1 강조영상에서는 경계가 불명확하며 근육과 동일한 신호 강도를 보이며 혈액순 환이 느린 부 위는 높은 신호 강도를 보이나 T2 강조영상에서 는 경계가 비교적 명확하며 중등도나 높은 신호 강도를 보인다. 본 증례의 경우 슬개건하 지방부
와 외측 반월상연골 전방 병변은 자기공명영상상 에서 전형적인 활액막 혈관종의 소견을 보였으나 크기가 작았던 슬개낭과 외측구의 병변의 경우 자 기공명영상만으로는 진단이 어려웠다. Paley와 Jackson8)은 관절경이 슬관절에 발생한 혈관종을 알 수 있는 가장 좋은 방법이라고 하였는데, 본 증례의 경우 의심되었던 병변 부위 이외의 관절 내부를 관절경으로 주의 깊게 관찰하여 추가 병변 을 발견할 수 있었다. 수술 후 다시 자기공명영상 을 재 검토하여 슬개낭의 활액막 혈관종 의심 부 위를 발견할 수 있었으나(Fig. 1C) 외측구의 병 변은 관찰되지 않았다.
활액막 혈관종의 치료는 색전술, 방사선 치료, 약물 요법, 수술적 절제술이 있다. 수술적 절제술 의경우 개방적 절제술과 관절경하 절제술이나 소 작술등이 있다. Meislin과 Parisien7)이 관절경을 이용하여 활액막 혈관종을 진단하고 관절경하에서 성공적으로 제거한 이후 많은 저자들이 관절경을 이용한 성공적인 결과를 보고하고 있고, 저자들의 경우에도 다발성 미만성 활액막 혈관종을 관절경 을 이용하여 활액막을 포함하여 완전 절제가 가능 하였다. Schechter9)는 광범위한 절제술 후 방사 선 치료를 병행하여 좋은 결과를 얻었다고 하였 다. 하지만 Moon6)은 방사선 치료가 도움이 되기 는 하나 외과적으로 도달하기 쉽고 성공적으로 제 거할 수 있는 경우에는 사용이 권장되지 않는다고 하였다. Leaute-Labreze 등5)은 corticosteroid,
�-blocker, interferon-α, and vincristine를 포함한 약물요법이 혈관종의 제거에 효과가 있다 고 보였다. 저자들의 경우에 재발성이며, 미만성이 고 다발성 병변이 관찰되어 방사선 치료를 고려하 였으나 활액막 혈관종이 주변 활액막을 포함하여 완절 절제되었다고 사료되고 환자가 가임기 여성 으로 방사선 치료는 거부 하여 시행하지 않았다.
활액막 혈관종 절제술 3년 경과 후, 외래 추시 상 슬관절의 동통은 없었으며, 슬관절의 부종 재 발 없었고, 술 전에 있던 운동제한은 관찰되지 않 아 재발을 의심할 소견은 보이지 않았다. 활액막 혈관종은 본 증례에서처럼 드물지만 재발이 가능 하고 진단이 지연되어 주변으로 퍼질 가능성이 있 으므로 수술 전 자기공명영상의 주의 깊은 판독이 필요하고, 관절경시 자기공명영상의 의심 부위 이
외 관절 내부도 전반적으로 면밀히 관찰하여 추가 병변 여부를 확인하여야 하며, 병변 주변으로 활 액막 절제술을 함께 시행하여 완전 절제하는 것이 재발을 줄일 수 있는 방법으로 사료된다.
REFERENCES
1) Bennet GE, Cobey MC: Hemangioma of joints:
Report of five cases. Arch Surg, 38:487-500, 1939.
2) Bouchut E: Tumeur erectile de l’ articulartion du genou. Gaz Hop. Paris, 29:379, 1856.
3) Del Notaro C, Hug T: Intra-articular heman- gioma of the knee as a cause of knee pain.
Arthroscopy. 19(6):E12-14, 2003.
4) Devaney K, Vihn TN, Sweet DE: Synovial hemangioma: A report of 20 cases with differen- tial diagnostic considerations. Hum Pathol, 24:737-745, 1993.
5) Leaute-Labreze C: Dumas de la Roque E, Hubiche T, Boralevi F, Thambo JB, Taieb A.
Propranolol for severe hemangiomas of infancy.
N Engl J Med, 358:2649-2651, 2008.
6) Moon NF: Synovial hemangioma of the knee joint. A review of previously reported cases and inclusion of two new cases. Clin Orthop Relat Res, 90:183-190, 1973.
7) Meislin RJ, Parisien JS: Arthroscopic excision of synovial hemangioma of the knee. Arthroscopy, 6:64-67, 1990.
8) Paley D and Jackson RW: Synovial hemangioma of the knee joint: Diagnosis by arthroscopy.
Arthroscopy, 2:174-177, 1986.
9) Schechter DC: Intra-articular hemangioma of the knee. Am Surg, 27:638, 1961.
10) Shapiro GS, Fanton GS: Intra-articular heman- gioma of the knee. Arthroscopy, 9:464-466, 1993.
