전환장애로 인한 삼킴장애 - 증례 보고

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Journal of the Korean Dysphagia Society 2015;5:71-74 Case Report

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투고일: 2015년 6월 17일, 심사일: 2015년 7월 1일, 게재확정일: 2015년 7월 2일 책임저자：편성범, 서울시 성북구 인촌로 73

(136-705) 고려대학교 의과대학 재활의학교실 Tel: 02) 920-6480, Fax: 02) 929-9951 E-mail: [email protected]

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전환장애로 인한 삼킴장애 - 증례 보고

문현임ㆍ최태웅ㆍ편성범

고려대학교 의과대학 재활의학교실

Persistent Dysphagia Caused by Conversion Disorder

Hyun Im Moon, M.D., Tae Woong Choi, M.D., Sung-Bom Pyun, M.D., Ph.D.

Department of Physical Medicine and Rehabilitation, Korea University College of Medicine, Seoul, Korea

Conversion disorder is often characterized by various neurological symptoms affecting motor and sensory functions, with unknown mechanism. Although the disease can be presented with various symptoms, persistent dysphagia due to conversion disorder is quite rare. A 42-year-old male, diagnosed with conversion disorder, suddenly developed swallowing difficulty without preceding event. Full neurologic examination and brain MRI findings were found to be normal but the symptom persisted for 10 years despite medical treatments. The patient visited our clinic for dysphagia rehabilitation program. Videofluoroscopic swallowing study (VFSS) findings revealed significant difficulty in initiation of swallowing and bolus transfer during oral phase, but no abnormal patterns were noticed during pharyngeal and esophageal phases. Initiation difficulty of swallowing by voluntary effort raised suspicion of oromotor apraxia, and limb and oral apraxia test demonstrated positive findings of apraxia. The patient underwent conventional dysphagia rehabilitation programs and rTMS treatment over supplementary motor area to modulate motor network. On follow up VFSS, some improvements in oral transit time and bolus transfer were noted. Persistent dysphagia due to conversion disorder is very uncommon and this case showed the possibility of improvement of symptom in conversion disorder with conventional dysphagia rehabilitation programs. (JKDS 2015;5:71-74)

Keywords: Conversion disorder, Deglutition disorder, Apraxia, Transcranial magnetic stimulation

서론

전환장애의 정의는 운동, 감각기능에 다양한 영향을 미 치는 신경학적 증상을 보이면서, 이학적 검사, 검사실 검사, 영상 검사를 통해 신경학적으로 설명되지 않는 경우를 말한 다¹. 임상양상은 근력약화, 균형저하, 언어장애, 시각장애, 손떨림, 삼킴장애 등 여러가지 증상을 보일 수 있다². 그러 나 전환장애의 경우 초기에 대부분 증상이 호전되며, 장시

간 동안 증상이 지속되는 경우는 흔치 않다³.

그 동안 전환장애에 대한 많은 연구들에서 기전과 임상 양상을 규명하고자 하였으나^4-7, 치료후 경과에 대한 연구보 고는 많지 않은 실정이다. 전환장애에 대한 이전 연구 중 좌측 두정엽과 측두엽에서 대뇌 혈류량이 감소했다거나⁷, 마비를 보이는 전환장애 환자에서 손을 움직이는 동안 대뇌 의 손 움직임과 관련된 뇌 영역에서 활성이 감소되어 있으 며, 운동 억제(motor inhibition)와 관련된 영역에서 신경

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Fig. 1. Magnetic resonance imaging of the patient. MRI findings of patient was normal.

학적 활성을 보이지 않았다는 보고가 있다⁸. 이러한 보고들을 종합할 때, 전환장애가 뇌의 영상의학적으로 설명되는 구조 적인 이상은 없지만 기능적인 측면에서 뇌의 활성도나 혈류 량의 차이를 보이는 질환일 가능성을 생각해 볼 수 있다.

저자들은 특이 병력 없이 발생한 장기간 지속적인 삼킴 장애를 보이는 전환장애 환자에서 연하재활치료와 반복적 경두개 자기자극치료(repetitive transcranial magnetic stimulation, rTMS)를 통해 삼킴장애의 부분적 호전을 경 험하였기에 보고하고자 한다.

증례

42세 오른손 잡이 남자로 교육년수 16년의 환자가 10년 전부터 지속되는 삼킴장애를 주소로 내원하였다. 환자는 10년전부터 특별한 원인 없이 발생한 삼킴장애로 증상 발 생 당시 타 대학병원 내과와 신경과 진료를 시행하였으며, 당시 시행한 위장관 내시경과 뇌 자기공명영상검사에서 이 상소견이 관찰되지 않았다. 이후 타 대학병원 정신건강의 학과 진료 후 전환장애로 진단 받고, clonazepam, baclofen, trihexyphenidil, aripiprazole 등의 약물치료를 시작하였 다. 약물치료 치료 초기에는 일부 증상의 호전을 보이기도 했으나 다시 증상이 악화되어 수년간의 약물치료에도 증상 의 호전이 없어 본원 재활의학과로 연하재활 치료를 위해 내원하였다. 환자는 과거력에서 앞서 기술한 병력 외에 특 이 사항은 없었으며, 내원 당시 시행한 이학적 검진에서 양 측 상하지 운동과 감각 기능은 정상으로 평가되었으며 안면 의 마비나 구음장애도 없었다. 한국판 간이정신상태검사 (Korean version of mini-mental status exam, K-MMSE) 30점으로 인지기능은 정상으로 평가되었다. 이학적 검사에 서 혀의 움직임이나 근력에는 이상 소견이 없었고, 후두 거 상(laryngeal elevation)과 구역반사도 정상소견을 보였다.

기질적인 원인을 배제하기 위해 다시 시행한 뇌 자기공명영 상검사에서도 이상소견은 보이지 않았다.(Fig. 1)

삼킴장애에 대해 비디오투시삼킴검사(video fluoroscopic swallowing study, VFSS)를 시행하였다. VFSS에서는 유 동식(liquid) 2 cc, 5 cc, 반유동식(semi-liquid) 2 cc, 5 cc, 반고형식(semi-solid), 고형식(solid)에 바륨을 혼합하여 검사를 시행하였다. 검사결과 구강기에서 저작(mastication) 에는 이상소견이 없었으나, 삼킴의 시작과 식괴 이동에 현 저한 어려움이 관찰되었고 구강 이동시간(oral transit time) 도 2초 이상으로 심하게 지연되어 있었다. 또한 식괴이동의 어려움으로 인해 소량씩 여러 번 삼키는 양상을 보였다. 인 두기에서 후두통과(penetration)나 기도흡인은 관찰되지 않

았으며, 후두개곡 (vallecular space)과 양배꼴동(piriform sinus)에 소량의 잔여 식괴량(bolus retention) 관찰되었 다. 삼킴의 시작과 식괴이동의 어려움은 유동식에서 가장 심하게 관찰되었다. 환자의 삼킴 장애는 의사의 지시에 따 라 자발적인 삼킴을 시도할 때 더 심한 양상을 보여 구강 실행증의 동반 가능성을 보여 인지 신경심리학적 모형에 근 거한 포괄적인 실행증 검사인 한국판 사지 및 구강실행증 검사(Limb and Oral Apraxia Test, Pyun et al. 2012)를 시행하였다. 사지 실행증검사에서는 총 168점 만점에서 147점(3 percentile)으로 비정상 소견을 보였으며, 특이하 게도 물컵을 들고 마시는 동작을 시행할 때 심한 손떨림과 주저 증상이 관찰되었다. 구강 실행증에서는 총 48점 중 45점(9 percentile)으로 저하된 소견을 보여 실행증이 있는 것으로 평가되었다.

환자는 삼킴장애에 대해 주 2회 하루 30분씩 구강내 자 극훈련, 직접 삼킴훈련, 기능적전기자극치료 등을 포함한 치료를 시행하였다. 이와 함께 반복 경두개자기자극치료를 환자의 동의 후 함께 병행하였다. 반복경두개자기자극 치 료 프로토콜은 자극 부위를 운동의 시작을 담당하는 영역인 중간 보조운동영역(middle supplentary motor area, SMA) 으로 정하였고, 뇌파검사에서 기록부위인 10-20 international system의 Cz로부터 2 cm 앞쪽 부위를 자극하였다. 자극 강도는 좌측 첫번째 배측골간근에서 기록한 일차운동피질 의 손 영역의 운동 역치(motor threshold)를 결정하였고, 운동 역치의 100%, 자극빈도는 5 Hz, 10초간 자극 후 50초 휴식하는 자극프로토콜을 10 train 반복하였다. 환자가 매 일 내원하기 힘들어 일반적인 자극 프로토콜을 변형한 2회/

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문현임 외：전환장애로 인한 삼킴장애 -증례 보고 73

JKDS Vol. 5, No. 2, 2015 Table 1. Videofluoroscopic findings of patients.

1st VFSS 2nd VFSS 3rd VFSS

Oral transit time (＜1-1.25 sec) ＞2 sec* 0.4 sec 0.3 sec

Pharyngeal delay time (＜0.4 sec) 0.8 sec* 0.6 sec* 0.2 sec

Pharyngeal triggering time (＜1 sec) 0.7 sec 0.7 sec 0.9 sec

Penetration/Aspiration none none none

*Above the normal range of each parameters.

주, 5주간 총 10회 시행하였고 모든 반복경두개자기자극 치 료는 연하재활 치료를 시행하기 직전에 시행하였다. 자극 에는 Magpro (Medtronic, Denmark)에 연결된 8자형(figure- of-eight) 코일을 사용하였다.

두 달간의 연하재활치료와 5주간의 rTMS 치료 시행 이 후 환자는 주관적인 증상의 호전을 보고하였다. 다시 추적 시행한 2차 비디오투시삼킴검사에서는 구강기에서 삼킴의 시작과 식괴이동의 어려움은 여전히 관찰되었으나, 1차 검 사에 비해 다소 호전된 소견을 보였다. 구강 이동시간(oral transit time)이 1차 검사에서 2초 이상이었던 것에 비교하 여 0.4초로 짧아져 호전을 보였으며, 인두기에서 후두통과 와 기도흡인은 관찰되지 않았고, 후두개곡과 양배꼴동의 잔 여 식괴량도 이전 검사에 비해 감소하였다. 이후 환자는 3 개월 동안 지속적인 연하재활치료를 시행하였으며, 3차 비 디오투시삼킴검사를 재시행하였다. 환자는 주관적으로 삼 킴장애의 부분적 호전을 표현하였으며, 검사상 구강기에서 삼킴의 시작과 식괴이동의 어려움은 이전 검사에 비해서 더 욱 호전된 소견을 보였으나, 여전히 소량씩 여러 번 삼키는 양상을 보였다.(Table 1)

고찰

본 증례는 전환장애에서는 흔히 보이지 않는 10년여 지 속된 삼킴장애를 보였고, 이에 대해 고식적인 연하재활 프 로그램과 함께 구강 실행증의 가능성에 대해 반복경두개자 기자극을 시행하였고 삼킴장애의 주관적인 증상과 객관적 인 검사에서 일부 호전된 소견을 보였다.

전환장애는 기질적으로 설명되어질 수 없는 운동과 감각 기능의 장애를 일컫는다⁹. 과거에, 많은 연구자들이 전환장 애 증상의 원인을 규명하는데 실패하였고, 전환장애는 신경 과 의사와 정신건강의학과 의사에 의해 신경학적 질환이 아 닌, 또한 정신의학적 질환도 아닌 병으로 여겨져 왔다¹⁰. 전 환장애의 원인을 규명하기 위한 연구들이 다수 있었는데, 단일광자방출 컴퓨터 단층 촬영술(photon emission com-

puted tomography, PET)을 이용한 연구에서 전환장애 환 자의 좌측 두정엽과 측두엽 부위에 혈류 관류의 저하가 보 고되었다⁷. 또한 전환장애 환자를 대상으로 기능적 뇌자기 공명영상을 이용한 다른 연구에서는 우측 두정측두엽 부위 의 활성도 감소가 원인으로 제시되기도 하였다⁶. 그 외에 다른 기능적 뇌자기공명영상 연구에서는 각기 서로 다른 결 과를 제시하였는데¹¹, 이러한 상이한 결과의 원인은 적은 환자수, 서로 다른 전환장애 증상을 대상으로 하였던 점 등 연구 방법적인 차이에서 기인한 것으로 생각된다. 하지만 이러한 과거의 연구 결과들은 전환장애가 19세기 고전적 정신분석학 이론에서 말하는 ‘마음에서 신체로의 모호한 분 출’에 기인한 것이 아니라, 뇌의 특정 영역의 활성 저하 같 은 기질적 요인에서 발생할 수 있음을 시사하고 있다. 또한 본 증례의 경우 임상 양상과 실행증 검사 결과를 종합해 볼 때 구강실행증이 동반되어 있을 가능성을 시사하였다.

기존에 보고된 삼킴실행증 연구에서는 부위가 일관되지 는 않지만, 기질적인 뇌병변 후 발생한 경우를 보고하고 있

다^12,13. 본 증례의 환자의 경우 뇌자기공명영상에서는 특별

한 뇌병변은 관찰되지 않았지만, 구강기 식괴 이동의 어려 움을 보였고, 한국판 사지와 구강실행증 검사에서도 실행증 에 합당한 소견을 보였으므로 구강실행증이 동반되었을 가 능성을 배제할 수 없었다.

현재까지 삼킴장애를 보이는 전환장애 환자에서 연하재 활 치료의 효과에 대해서는 알려진 바 없다. 본 증례에서는 구강기에 좀더 중점을 둔 연하재활치료와 반복 경두개자기 자극 치료를 적용한 후 주관적인 증상의 호전과 함께 객관 적인 삼킴검사에서 부분적인 증상의 호전을 확인하였다.

전환 장애가 본 증례에서 보이듯이 신경기질적인 원인을 가 지고 있다면 반복경두개자기자극이나 경두개 직류전기자극 (tDCS)과 같은 비침습적인 뇌조절기법이 도움이 될 수도 있을 것으로 생각된다. 본 증례에서는 자발적인 노력에 따 른 삼킴의 시작에 어려움이 있었는데 이 경우 보조운동영역 이 스스로 시작(self-initiation)하는 운동과 관련된 중요한 영역으로 알려져 있으며, 구조적으로 일차 운동피질, 집행

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성 주의력을 조절하는 앞 대상피질(anterior cingulate cortex) 와 연결되어 있다¹⁴. 이전 연구에서 보조운동영역에 5 Hz로 반복 경두개자기자극을 시행하는 것이 운동피질의 활성도 를 증가시킬 수 있다고 보고되어¹⁵, 본 증례에서도 총 10회 의 치료 세션을 진행하였고 치료에 따른 부작용은 없었으며 일부 증상의 호전이 관찰되었다. 추후 기능적 뇌 자기공명 영상 연구 등을 통해 본 증례와 같은 삼킴장애를 일으킨 원인으로 지목된 전환장애가 정신심리적 원인의 질환인지, 아니면 아직 밝혀지지 않은 기질적 뇌 질환인지 좀더 명확 한 기전을 알게 된다면 이로 인한 삼킴장애도 근거에 입각 한 치료적 접근이 가능할 것으로 생각된다.

REFERENCES

1. Boffeli TJ, Guze SB. The simulation of neurologic disease. Psychiatr Clin North Am. 1992;15:301-10.

2. Stone J, Vuilleumier P, Friedman JH. Conversion disorder: separating "how" from "why". Neurology. 2010;74:

190-1.

3. Couprie W, Wijdicks EF, Rooijmans HG, van Gijn J.

Outcome in conversion disorder: a follow up study. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1995;58:750-2.

4. Grattan-Smith P, Fairley M, Procopis P. Clinical features of conversion disorder. Arch Dis Child. 1988;63:408-14.

5. Binzer M, Andersen PM, Kullgren G. Clinical character- istics of patients with motor disability due to conversion disorder: a prospective control group study. J Neurol Neurosurg Psychiatry. 1997;63:83-8.

6. Voon V, Gallea C, Hattori N, Bruno M, Ekanayake V,

Hallett M. The involuntary nature of conversion disorder.

Neurology. 2010;74:223-8.

7. Yazici KM, Kostakoglu L. Cerebral blood flow changes in patients with conversion disorder. Psychiatry Res.

1998;83:163-8.

8. Burgmer M, Konrad C, Jansen A, Kugel H, Sommer J, Heindel W, et al. Abnormal brain activation during movement observation in patients with conversion pa- ralysis. Neuroimage. 2006;29:1336-43.

9. Ford CV, Folks DG. Conversion disorders: an overview.

Psychosomatics. 1985;26:371-4, 80-3.

10. Espay AJ, Goldenhar LM, Voon V, Schrag A, Burton N, Lang AE. Opinions and clinical practices related to diag- nosing and managing patients with psychogenic movement disorders: An international survey of movement disorder society members. Mov Disord. 2009;24:1366-74.

11. Ghaffar O, Staines WR, Feinstein A. Unexplained neurologic symptoms: an fMRI study of sensory conversion disorder. Neurology. 2006;67:2036-8.

12. Robbins J, Levin RL. Swallowing after unilateral stroke of the cerebral cortex: preliminary experience. Dysphagia.

1988;3:11-7.

13. Robbins J, Levine RL, Maser A, Rosenbek JC, Kempster GB. Swallowing after unilateral stroke of the cerebral cortex. Arch Phys Med Rehabil. 1993;74:1295-300.

14. Nachev P, Kennard C, Husain M. Functional role of the supplementary and pre-supplementary motor areas. Nat Rev Neurosci. 2008;9:856-69.

15. Matsunaga K, Maruyama A, Fujiwara T, Nakanishi R, Tsuji S, Rothwell JC. Increased corticospinal excitability after 5 Hz rTMS over the human supplementary motor area. J Physiol. 2005;562:295-306.