대한외과학회지：제 72 권 제 5 호
□ 증 례 □
Vol. 72, No. 5, May, 2007
서 론
부신 낭종은 흔하지 않은 질환으로 발생률은 약 0.06∼
0.18%로 보고되고 있으며,(1) 최근 초음파나 컴퓨터 단층촬 영이 보편화되면서 발견되는 빈도가 증가하는 추세다. 호
발 연령은 40대에서 60대이고 남녀비는 1：3으로 알려져 있고,(2) 90%의 경우 일측성이며 우측 부신에 발생률이 높 다고 한다.(3,4) 대부분 무증상이며 크기가 10 cm 미만이지 만, 직경 50 cm의 거대 낭종도 보고된 바 있으며,(5) 크기가 서서히 증가하면서 주위 장기가 전위되어 비특이한 증상이 생길 수 있다. 약 7%에서 악성이거나 악성화 가능성이 있으 며,(6) 모든 후복막강 내 낭종, 부신, 간, 비장, 신장 등의 종 양, 담관 수종, 수신증 등과 감별해야 한다. 증상이 있거나 악성 종양과 감별이 어렵거나 크기가 6 cm 이상인 경우에 는 수술이 원칙이다. 저자들은 수술 전 간내 담관 낭선종으 로 오인되었던 부신의 낭종을 복강경으로 절제하였기에 문 헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
증 례
55세 여자 환자로 약 한 달 전부터 시작된 우측 복부통증 과 팽만감을 주소로 개인 의원에서 시행한 복부 초음파상 간의 낭성 종양 의증하에 본원 소화기내과로 전원되었다.
전원 당시 이학적 검사상 우측 상복부에 장가스로 인한 복 부팽만이 관찰되었으며 심하지 않은 압통은 있었으나 만져 지는 종괴는 없었다. 혈액 검사상 이상 소견은 없었으며 carcinoembryonic antigen (CEA)와 carbohydrate antigen 19-9 (CA19-9) 등의 종양 표지자는 정상 범위에 있었다. 복부 단 순 촬영상 특이 소견은 없었으며 복부 전산화 단층 촬영상 간의 제6구역에서 아래쪽으로 자라나는 양상의 12×15×10 cm 크기의 격막과 석회화가 동반된 다낭성의 종양이 관찰 되었다(Fig. 1). 담도와의 관련성과 간 기원의 낭성 종양들 을 감별하기 위해 시행한 자기 공명 영상 촬영(MRI)과 담췌 관 조영 촬영(MRCP) 소견상 주담관과의 연결은 없었으며 격벽 내 결절이나 유두상 돌기 등의 고형 성분은 관찰되지 않아 담관 낭선종(biliary cystadenoma)이 의심되었다(Fig. 2).
이에 복강경을 이용한 낭선종의 완전 절제를 계획하였다.
전신 마취하에 4공법을 이용하여 복강경적으로 접근하였 으며 앙와위로 수술을 시행하였다. 복강경은 배꼽아래 12 mm 투관침을 삽입하였으며 칼돌기 하방 5 cm에 11 mm, 좌우 늑골 하연 5 cm 하방과 쇄골의 중앙선이 만나는 지점 에 각각 10 mm, 5 mm 투관침을 삽입하였다. 수술 소견상 다낭성의 낭종이 후복강에서 기원하여 자라나와 후복막에
수술 전 간내 담관 낭선종으로 오인된 부신 낭종의 복강경적 절제술
건양대학교 의과대학 외과학교실
박지훈·고대경·최인석·윤대성·최원준
Laparoscopic Resection of Adrenal Cyst Mis- taken as Intrahepatic Biliary Cystadenoma
Ji Hoon Park, M.D., Dae Gyoung Ko, M.D., In Seok Choi, M.D., Dea Sung Yoon, M.D. and Won Joon Choi, M.D.
Adrenal cysts are a rare disease, and its prevalence is reported to be 0.06∼0.18%. Its frequency of being recog- nized is increasing due to the widespread use of ultrasono- graphy and computed tomography (CT) scans. We report here on a case of adrenal cyst that was mistaken as biliary cystadenoma prior to operation due to its location and features. Laparoscopic exploration was performed via the transabdominal approach and this revealed a right adrenal cystic mass in the retroperitoneum beneath the liver (seg- ment IV). We present here a case of adrenal cyst with endothelial lining along with a review of the literature to address the clinical presentation, histology, imaging features and differential diagnosis of this interesting and rare entity.
(J Korean Surg Soc 2007;72:409-412)
Key Words: Adrenal cyst, Biliary cystadenoma, Laparoscopy 중심 단어: 부신 낭종, 담관 낭선종, 복강경 Department of Surgery, College of Medicine, Konyang Uni- versity, Daejeon, Korea
책임저자：최인석, 대전시 서구 가수원동 685
ꂕ 302-718, 건양대학교 의과대학 외과학교실 Tel: 042-600-8833, Fax: 042-543-8956 E-mail: choiins@kyuh.co.kr
접수일：2006년 12월 1일, 게재승인일：2007년 1월 24일 본 증례는 2005년 10월 제57차 대한외과학회 추계학술대회에서 구연 발표되었음.
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덮여 간의 제6구역 아래에 위치하고 있었으며(Fig. 3), 낭종 은 우측 부신과 연결되어 있었다. 낭종 안의 장액성 내용물 을 약 700 ml 흡입할 수 있었으며, 이는 세포진 검사를 시행 하였다. Harmonic Scalpel과 전기 소작기를 이용해 우측 부
신과 낭종을 분리하는 낭종 절제술을 시행하였으며 배꼽의 절개창을 통해 낭종을 적출하고 배액관 삽입 후 수술을 종 료하였다. 수술 중 주변 다른 장기의 손상은 없었으며 출혈 은 거의 없었으며 총 수술 시간은 95분이었다. 환자는 수술 후 제1일에 경구 섭취가 가능하였으며 수술 후 제4일에 합 병증 없이 퇴원하였다. 낭종 내용물의 세포진 검사상 악성 세포는 존재하지 않았으며 낭종의 벽은 조직 병리학적 소 견상 교원성 조직으로 되어있는 섬유성 피막과 낭종 안쪽 을 덮고있는 내피 세포로 이루어져 있었다(Fig. 4). 면역 조 직 화학적 염색상 platelet endothelial adhesion molecule-1 (PECAM-1, CD 31)에 양성을 보이는 내피성 부신 낭종으로 진단되었다(Fig. 5). 환자는 수술 후 현재까지 15개월간 재 발의 증거 없이 추적 관찰 중이다.
고 찰
부신 낭종은 매우 희귀한 질환으로 1966년 Foster가 문헌 상의 220예를 정리하여 보고하였으며,(7) 현재까지 증례보 고 형식의 산발적 보고나 적은 수의 환자군으로 간간히 발 Fig. 3. Laparoscopic view showing the huge adrenal cyst (black
arrows) and liver segment VI (white arrow).
Fig. 1. CT scan of the abdomen (axial and coronal view) shows a well defined mass (arrows) with partial calci- fication in the liver seg- ment VI.
Fig. 2. T2-weighted MR and MRCP of the abdomen show lobu- lated exophytic growing cystic mass with septation. There is no communication between cyst and biliary system.
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표되고 있다. 국내에서는 1967년 강(8)이 처음 보고한 이래 로 본 저자들의 예까지 11예가 보고되고 있다.(9)
발생률은 부검 연구에서 0.06∼0.18%로 알려져 있으 며,(1) 임상적 연구에는 5.4%의 발생률이 보고되기도 하였 다.(10) 최근 연구에서 보이는 발병률의 증가는 복부초음파 나 전산화 단층 촬영 같은 복부 진단 도구의 발전과 이용의 증가가 일조하고 있으리라 생각한다. 90% 이상에서 일측성 으로 발생하며,(3) 40대에서 60대에 호발하고 남녀비는 1：
2에서 1：3 정도로 보고되고 있는데(2) 국내에서는 1：2 정 도로 보고되었으나 성별과 발생률 차이의 이유는 밝혀지지 않았다.
부신의 낭종은 일반적으로 무증상으로 부검이나 영상 진 단 중 우연히 발견되는 경우가 많다. 대부분이 무기능성이 며 크기가 작기 때문인데 크기가 커져 주변 장기가 눌리거
나 낭종이 파열된 경우 증상을 유발할 수 있다.(11) 가장 흔 한 증상으로는 부신 부위의 동통, 복부 팽만감, 촉지되는 종 물 등이 있으며(12) 흔하지는 않지만 부신의 기능 저하(13) 나 쿠싱 증후군,(14) 갈색 세포종(15)의 증상 등이 나타날 수 있다.
현재 가장 통용되는 부신 낭종의 분류는 내피성(endo- thelial) 낭종, 가성 낭종(pseudocyst), 상피성(epithelial) 낭종 그리고 기생충성(parasitic) 낭종으로 Foster(7)에 의하면 전 체 부신 낭종에 대한 각 낭종의 빈도는 45%, 39%, 9%, 7%
로 내피성 낭종이 가장 흔하다고 보고하였다. 그러나, Cas- tillo 등(10)과 Bellantone 등(16) 그리고 국내 보고에서는(9) 가성 낭종이 가장 흔하게 나타났으며 이는 부검의 예를 포 함하지 않았기 때문으로 생각된다. 실제로 국내에서 보고 된 대부분의 부신 낭종은 증상을 동반한 가성 낭종이었으 며 가성 낭종의 발생기전은 내피성 낭종의 크기 증가나 외 상 등의 합병에 의한 내피 세포의 소실이라는 보고도 있 다.(17)
부신 낭종은 크기가 크더라도 이학적 검사상 두 손을 이 용한 촉진으로 촉지되는 경우는 드물며 본 증례에서도 종 괴가 촉지되지는 않았다. 복부 초음파에서 부신 주변의 낭 종이 관찰된다면 전산화 단층촬영이나 자기공명영상 촬영 을 이용한 감별진단이 필요하다.(18,19) 부신의 해부학적 검 사의 첫번째 선택은 조영제를 사용한 복부 전산화 단층촬 영이며 이는 간, 췌장, 신장 등의 부신 주변 조직과 낭종의 관계를 삼차원적으로 이해하는 데 많은 도움을 준다. 저자 들의 증례에서는 낭종의 기원이 간으로 생각되었는데 이는 지나치게 커진 낭종에 의해 간과 부신 사이의 경계가 불분 명하였으며 부신은 압력을 받아 실질이 위축되어 낭종의 기원을 부신으로 보기에는 어려움이 있었다. 또한, 거대 부 신 낭종에서 흔히 보이는 우측 신장의 전위는 거의 보이지 않았고 오히려 간 실질 내의 혈관과 담도의 전위가 의심되 었다. 최근에는 일반 방사선 사진이나 혈관 조영술은 진단 에 커다란 도움을 주지 않는다고 알려져 일반적으로 시행 되지는 않으나(20) 본 증례의 경우 혈관 조영술은 낭종의 기원을 찾는 데 도움이 되었을 것으로 생각된다.
부신 낭종 환자에서 시행해야 하는 생화학적 검사는 혈 청 cortisol, aldosterone, rennin, 칼륨, 24시간 소변의 meta- nephrine 측정과 low-dose dexamethasone suppression test 등 이 있다. 임상적으로 부신 호르몬 과다에 의한 기능성 부신 종양의 증거가 보이지 않더라도 치료 전략의 수립을 위해 호르몬의 활동성 검사는 필수적이다. 혈청 검사(serologic test)는 부신의 감염에 의한 퇴행성 낭성 변화를 감별하기 위해 시행해 볼 수 있겠으나, 최근 echinococcus에 의한 부 신의 감염은 매우 드물다고 하였다.(21)
갈색 세포종이나 혈청 검사에서 echinococcus 감염의 증 거가 없다면 세침흡입 생검을 시행할 수 있으나 진단적 가 치는 그리 높지 않고 많은 한계점이 존재한다. 낭종 벽의 Fig. 4. Microscopic examination demonstrates lining endothelium
in cyst wall, clusters of adrenal cortical tissue is embedded in the outer cystic wall (H&E, ×100).
Fig. 5. Microscopic finding confirmed the diagnosis of endothelial cyst; CD 31 positive cell in cystic wall (×100).
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천공생검(punch biopsy)이 더 유용한 경우가 많은데 이는 낭 종의 기원을 감별하는 데 결정적 역할을 할 수 있기 때문이 다. 그러나, 감별 진단을 위한 생검은 간의 낭성 질환이나 부신의 악성 종양의 경우 출혈이나 악성 세포의 파종의 위 험성 때문에 일반적으로 시행되지는 않는다.
부신 낭종의 수술적 절제술의 적응증은 악성이 의심되거 나, 내분비적 기능을 가지고 있는 기능성 낭종, 주위 장기를 압박하거나 변위를 유발하는 경우 그리고 크기가 6 cm 이 상인 경우이다. 수술적 접근 방법으로는 개복술, 복강경 그 리고 후복강을 통한 접근법이 사용되고 있다. 최근에는 후 복강 접근 복강경 수술이 최소 침습술로 사용되기도 한 다.(22) 복강경을 이용한 부신 낭종 수술은 낮은 합병증 발 생률로 이미 표준적 수술 방법으로 인정받고 있어 널리 사 용되고 있다. 복강경적 수술의 금기로는 악성이 의심되거 나 진단된 경우이며 복강경적 수술 중 조직병리학적으로 악성인 경우에는 개복술로 전환하여 낭종을 포함한 En bloc 부신 절제술을 시행해야 한다. 악성의 소견이 없는 부신 낭 종의 경우 신장과 부신의 손상을 최소화하면서 낭종을 완 전히 적출하는 낭종 전절제술이 가장 바람직한 수술이지만 낭종의 완전 절제가 어려운 경우 낭종의 조대술, 부분 절제 및 배액술이 사용되기도 한다. 예후는 매우 좋으며 Asbes- house 등(12)에 의하면 낭종의 완전 절제술 후 재발은 거의 없다고 하였다. 담관 낭선종의 경우 낭선암과 감별이 어렵 고 낭선종 자체가 낭선암의 위험 요소가 되기 때문에 완전 절제술이 수술의 기본이 된다.
최근 본원 외과를 비롯하여 몇몇 병원에서는 간내 양성 낭성 종양에 있어 복강경적 수술(23)이 개복술만큼이나 용 이하고 안전하게 시행되고 있다. 이에 저자들은 간내 담관 낭선종의 수술 전 진단하에 복강경적 접근을 계획하였고, 본 증례의 경우 복강경적 접근으로 수술 전의 잘못된 진단 을 수술 중 정정할 수 있었으며 알맞은 술식을 적용할 수 있었다. 저자들은 간의 제6구역에 인접하여 존재하는 낭종 의 경우 감별 진단으로 간이나 부신에서 기원한 낭종성 병 변의 가능성을 고려해야 한다는 교훈을 얻을 수 있었다.
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