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Metastatic Neuroblastoma in the Brain Parenchyma: A Case Report

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신경모세포종(neuroblastoma)은 신경능(neural crest) 기원 의 종양으로 소아에서 두개강 외 고형종괴 중 가장 흔하다 (1).

소아에서 두개강 외 신경모세포종의 두개골 및 안와를 제외한 두개강 내로의 전이는 다른 장기에 비해 드물다 (2). 신경모세 포종의 두개강 내 전이 중 경막 또는 연수막 전이에 대한 이 전 보고가 있었으며 (2) 뇌실질 내로의 전이에 대한 보고는 이 보다 상대적으로 드물다 (3-5). 저자들은 4세 남아에서 원발 성 복강 내 신경모세포종의 치료 후 추적 검사 중에 새로이 발 견된 뇌실질 내 전이성 신경모세포종을 1 예 경험하였기에 문 헌고찰과 함께 보고하고자 한다.

증례 보고

4세 남아가 2년전에 복부 및 허리 통증이 있어 본원에 내원 하여 검사도중에 CT 소견에서 왼쪽 부신 기원으로 생각되는 내부에 석회화를 포함한 큰 분엽상의 경계를 가진 종괴와 더 불어 대동맥 주변 및 복강내에 여러군데의 임파절 비대의 소 견을 보였다 (Fig. 1A). 또한 핵의학 검사소견에서 페리틴(fer- ritin)을 비롯한 혈청 종양표지자의 상승이 있었다. 환아는 방 사선학적으로 신경모세포종으로 진단되었으며 진단 당시 골수 검사 및 뼈 방사성 동위원소 검사 등에서 전이가 발견되어 4 기 병기였다. 그 후 항암 치료를 14주기에 걸쳐 시행받았으며 진단 5개월 후에 수술을 시행 받았다. 수술 결과 왼쪽 부신 기 원의 내부에 석회화를 포함한 큰 종괴가 발견되었고 병리 소 견에서 신경모세포종으로 확진되었다.

환아는 3개월 전에 항암요법을 중단하고 집에서 특별한 이 상없이 잘 지내던 중 내원 하루 전 갑자기 10분간의 의식소실 및 눈동자의 상방 전위등을 동반한 경련과 두통이 발생하여 자 기공명 영상을 시행한 결과 오른쪽 전두엽에 9 개월 전 검사 에서 보이지 않았던 분엽상의 경계를 가진 약 4 cm×4 cm×

2 cm 크기의 단일 뇌실질 내 종괴가 새로이 발견되었다. 이 종괴는 T1 및 T2 강조영상에서 불균일한 신호강도, 조영증강 T1 강조영상에서 불균일한 조영증강을 보였으며 종괴 주위로 뇌 실질 부종을 동반하고 있었다 (Fig. 1B, C, D). 내원해서 시 행한 복부 CT, 골수 검사, 뼈 방사성 동위원소검사 등 다른 검 사에서 신체 다른 부위에 재발이나 전이의 소견은 뚜렷하지 않 았으나 혈청 종양표지자인 페리틴(ferritin)이 상승되어 있었다.

신경학적 검사에서는 다른 특이 소견 없었다. 2주 후 뇌종양을 수술을 하였으며, 수술 소견에서 경계가 좋은 5 cm×4 cm×

2 cm 크기의 종괴였으며 쉽게 제거가 가능하였고 내부에 낭 성 변화 및 출혈 소견을 보였다. 미세 병리 소견에서 세포질이 부족한 고염색성 핵을 가진 분화도가 좋지 않은 세포들이 풍 부했으며 많은 유사분열을 보이고 있었다 (Fig. 2). 면역화학 염색에서는 신경모세포종에 특이한 효소에 양성 반응을 보여 신경모세포종으로 확진되었고 2년 전 진단되었던 왼쪽 부신기 원의 신경모세포종과 같은 병리 소견이었다. 환아는 수술 후 국소적 방사선 치료를 하며 추적 검사 중이다.

신경모세포종 환아는 진단 당시 70% 이상에서 신체 여러 장 기에 전이된 상태로 나타난다. 흔한 전이의 장소로는 뼈, 골수, 간, 임파절, 및 피부 등이다 (6). 두개골 전이는 비교적 흔한 편이나 뇌실질, 연수막 등의 기타 중추신경계로의 전이는 다른 장기로의 전이에 비해 드물고 두개골에 전이된 종양이 직접 뇌 실질 내로 파급되는 경우도 흔하지 않다 (7). 일반적으로 두개 강 외 신경모세포종의 뇌실질 내로의 전이는 이미 여러 장기 에 전이가 있는 4기 병기 이상의 치료가 불가능한 파종성 질 환의 단계에서 나타난다 (8). 다른 소아 악성종양과는 달리 파 종성 신경모세포종은 초기 관해는 어느 정도 흔하나 결국은 국 소적 또는 원발병소와 멀리 떨어진 곳에서 전이가 일어나며 뇌 실질 내 전이도 이러한 전이의 양상으로 매우 드물게 나타날 대한방사선의학회지 2000;43:635-637

─ 635 ─

뇌실질 내 전이성 신경모세포종: 1예 보고

1

김호성・최충곤・신지훈・이호규・서대철

신경모세포종(neuroblastoma)은 소아에서 비교적 흔한 악성 종양으로 다른 장기에 전이를 잘 일으키나 중추신경계로의 전이는 흔하지 않으며 특히 뇌실질 내 전이는 매우 드물다. 저자 들은 수술로 확진된 4세 남아의 원발성 복강내 신경모세포종의 뇌실질 내 전이를 1예 경험하 였기에 문헌고찰과 함께 보고한다.

1울산대학교의과대학 서울중앙병원 방사선과학교실

이 논문은 2000년 4월 3일 접수하여 2000년 9월 21일에 채택되었음.

(2)

수 있다 (8). 저자들의 경우도 진단 당시 이미 간, 골수, 임파 절 등으로의 전이가 있었던 4기 병기의 신경모세포종 환아였 으며 항암 치료로 부분적인 관해후 추적검사에서 뇌실질 내 전 이가 발견되었다.

두개강 외 신경모세포종의 중추신경계로의 전이는 주로 이 질환의 말기에 경막(dura)과 연수막(leptomeninges)으로의 종 양 침윤에 기인한다 (7). 하지만 뇌실질 내 전이에 대한 기전 은 확실히 알려져 있지 않다. 이러한 기전에 대해 2 예의 전이 성 뇌실질 내 신경모세포종을 보고한 Vannueci와 Baten 등은 뇌실질 내 전이에 앞서 폐 또는 흉막 전이가 먼저 있었음을 들 어 혈행성 전이의 가능성을 주장하였다 (9). 한편 Banerjee 등 은 1 예의 신경모세포종의 뇌실질 내 전이에 대한 보고에서 진 단 당시 뇌척수액 내에서 종양세포의 발견 및 교통성 수두증 이 동반된 점을 미루어 뇌척수액을 통한 종양세포의 파급을 그 기전으로 주장하였고 특히 후복강내 신경모세포종은 직접적인

척수강 내 침범을 통해 뇌척수액으로의 종양세포 파급이 가능 하다고 하였다 (3). 저자들의 경우 진단 당시 또는 이전에 폐 또는 흉막 전이는 없었으며 뇌척수액 검사는 시행하지 않았으 나 영상소견에서 뇌척수액을 통한 종양세포 파급의 증거는 보 이지 않았다.

전이성 신경모세포종은 원발성 뇌실질 내 신경모세포종과 달 리 국소적 치료에 반응을 거의 하지 않으며 (10) 지금까지 전 이성 뇌실질 내 신경모세포종에 대한 효과적인 항암요법도 보 고된 바 없다. 저자들의 경우도 뇌실질 내 종괴에 대해 항암요 법이나 방사선 치료등을 하기 전에 우선 수술로 제거하였으며 수술후 방사선 치료를 하며 추적검사 중이었다. 이전의 보고와 저자들의 경우 모두 영상 소견만으로는 전이성 뇌실질 내 신 경모세포종과 원발성 뇌실질 내 신경모세포종을 포함한 다른 원발성 악성 뇌종양과의 감별이 어려웠다. 하지만 환아가 진단 당시 4기 병기로 여러 장기에 전이가 있었던 점, 항암제 치료 김호성 외 : 뇌실질 내 전이성 신경모세포종

A

C D

B

Fig. 1. A 4-year-old boy with a left adrenal mass detected on CT, in whom metastatic neuroblastoma was newly detected in the brain parenchyma on MR image 2 years after detection of the left adrenal mass. Contrast enhanced CT scan shows huge retroperitoneal mass (arrow) superior to the left kidney with heterogenous contrast enhance- ment (A). This tumor was diagnosed as neuroblastoma originating from left adrenal gland. Axial T1 (B), axial T2 (C), and gadolinium-enhanced T1 (D)- weighted coronal MR images show a heterogeneous intraaxial mass with surrounding edema in the right frontal lobe. This newly developed brain tu- mor was diagnosed as metastatic neu- roblastoma which showed same histopathological findings with those of the left adrenal neuroblastoma.

─ 636 ─

(3)

를 마친 후 갑자기 증상이 발생한 점, 또한 처음 진단 당시의 원발성 복강내 신경모세포종과 뇌실질 내 종괴의 병리소견이 동일했던 점, 마지막으로 환아의 임상증상의 발현 전후로 이전 에 정상이었던 페리틴 (ferritin)등의 혈청 종양 표지자가 새로 이 상승하였던 점 등 여러 임상소견 및 병리소견 등을 종합하 면 감별이 어느정도 가능하리라 생각한다.

Gallet 등은 최근 강력한 항암요법 및 방사선 치료를 필요로 하는 골수이식 등을 포함한 신경모세포종에 대한 새로운 치료 방법이 드물지만 뇌실질 내 전이와 같은 신경모세포종의 전이

형태의 변화를 가져올 수 있다고 주장한 바 있다 (5). 또한 진 행된 말기 신경모세포종 환아의 생존기간이 증가하면서 뇌실 질 내 전이와 같은 흔하지 않은 위치에서의 전이도 좀더 많아 지리라 생각한다.

참 고 문 헌

1. Bousvarous A, Kirks DR, Grossman H. Imaging of neuroblastoma:

an overview. Pediatr Radiol 1986;16:89-106

2. Sener RN. CT of diffuse leptomeningeal metastasis from primary extracerebral neuroblastoma. Pediatr Radiol 1993;23:402-403 3. Banerjee S, Marwaha RK, Bajwa RP. Primary pelvic neuroblas-

toma with CNS metastasis. Pediatr Hematol Oncol 1995;12(3):309- 312

4. Aronson MR, et al. Hemorrhagic intracranial parenchymal metas- tases from primary retroperitoneal neuroblastoma. Pediatr Radiol 1995;25(4):284-285

5. Gallet BL, Egelhoff JC. Unusual CNS and orbital metastases of neuroblastoma. Pediatr Radiol 1989;19:287

6. David R, Lamki N, Fan S, Singleton EB, Eftechari F, Shirkhoda A, et al. The many faces of neuroblastoma. Radiographics 1989;9:859- 882

7. DeLaMonte SM, Moore GW, Hutchins GM. Non-random distribu- tion of metastases in neuroblastic tumors. Cancer 1983;52:915 8. Raymond GW, et al. Combination chemotherapy with ifosfamide

and etoposide is effect in the treatment of central nervous system metastasis of childhood neuroblastoma. Cancer 1992;69:3012-3014 9. Vannueci RC, Baten M. Cerebral metastatic disease in childhood.

Neurology 1974;24:981-985

10. Bennet JP, Rubinstein LJ. The biological behavior of primary cere- bral neuroblastoma: A reappraisal of the clinical course in a series of 70 cases. Ann Neurol 1984;16:21-27

대한방사선의학회지 2000;43:635-637

─ 637 ─ Fig. 2. Photomicrograph of the resected specimen of the metastatic parenchymal neuroblastoma of the brain

The brain parenchyma is infiltrated by small round blue cells and large anaplastic cells (arrows) with pale staining, fibrillar materials (hematoxylin-eosin, original magnification (×200).

J Korean Radiol Soc 2000;43:635 -637

Address reprint requests to : Choong Gon Choi, M.D., Department of Radiology, Asan Medical Center, University of Ulsan College of Medicine 388-1, Poongnap-Dong, Songpa-Gu, Seoul 138-736, Korea.

Tel. 82-2-2224-4400 Fax. 82-2-476-4719 E-mail: cgchoi@www.amc.seoul.kr

Metastatic Neuroblastoma in the Brain Parenchyma: A Case Report

1

Ho Sung Kim, M.D., Choong Gon Choi, M.D., Ji Hoon Shin, M.D., Ho Kyu Lee, M.D., Dae Chul Suh, M.D.

1Departments of Radiology, Asan Medical Center, University of Ulsan College of Medicine

During childhood, neuroblastoma is a relatively common malignant neoplasm which commonly metasta- sizes to other organs. Metastasis to the central nervous system from an extracranial neuroblastoma is rare, however, and brain parenchymal metastasis is very rare. We describe a case of brain parenchymal metastasis from primary abdominal neuroblastoma, and review the literature.

Index words :Brain, MR Brain neoplasms Neuroblastoma

(4)

2001 / 2 / 3 - 6 1st Annual Penn Vascular Symposium

•Subject: Medicine Vascular Diseases Imaging X-Ray

•Location: Las Croabas: El Conquistador Resort Puerto Rico

•Contact: Hospital of the Univ. of Pennsylvania, Radiology Dept., J. Ford Benner, 3400 Spruce St., MRI B., 1 Founders, Philadelphia, PA 19104, USA

•Phone: (215) 662-6904 Countryphone: +1

•Fax: (215) 349-5925

•E-Mail: j.ford@oasis.rad.upenn.edu

•Internet: http://oasis.rad.upenn.edu/radmac/

CME/CMECAL.html

2001 / 2 / 7 - 9 JSNR, Japanese Society of Neuroradiology 30th Annual Meeting

•Subject: Imaging X-Ray Medicine Neuroscience/Neurology

•Location: Osaka Japan

•Contact: Natl. Osaka Hosp., Dept. of Radiology, Dr.

Masanori Mitomo, Osaka, Japan

•Phone: (06) 6942-1331 Countryphone: +81

•Fax: (06) 6943-6467

•E-Mail: mitomo@onh.go.jp

2001 / 3 / 2 - 6 ECR 2001: 13. European congress of Radiology

•Subject: Imaging X-Ray

•Location: Vienna Wien Austria

•Contact: European Radiology Association, ECR Office, Neutorgasse 9/2A, A-1010 Vienna, Austria

•Fax: +43 1 533 40 64 9

•E-Mail: office@ecr.org

•Internet: http://www.ecr.org/

2001 / 3 / 3 - 8 SCVIR, Society of Cardiovascular & Interventional Radiology Annual Scientific Meeting

•Subject: Medicine Cardiology Vascular Diseases Imaging X-Ray

•Location: San Antonio Texas: San Antonio Convention Center USA

•Contact: SCVIR, 10201 Lee Hwy, Ste 500, Fairfax, VA 22030, USA

•Phone: (703) 691-1805 Countryphone: +1

•Fax: (703) 691-1855

•E-Mail: info@scvir.org

•Internet: http://www.scvir.org

2001 / 3 / 11 - 14 AIUM, American Institute of Ultrasound in Medicine 45th Annual Convention

•Subject: Imaging Ultrasound Medicine

•Location: Orlando Florida USA

•Contact: Amer. Inst. of Ultrasound in Medicine, Stephanie Reisberg, 14750 Sweitzer Lane, Suite 100, Laurel, MD 20707-5906, USA

•Phone: (301) 498-4100 Countryphone: +1

•Fax: (301) 498-4450

•E-Mail: sreisberg@aium.org

•Internet: http://www.aium.org

2001 / 3 / 14 - 18 ASER, 12th Annual Scientific Meeting of the American Society of Emergency Radiology

•Subject: Imaging X-Ray

•Location: San Francisco California: Grand Hyatt Hotel Union Square USA

•Contact: Amer. Soc. of Emergency Radiologists, 820 Joric Boulevard, Oak Brook, IL 60523, USA

•Phone: (630) 368-3765 Countryphone: +1

•Fax: (630) 571-7837

•E-Mail: info@erad.org

•Internet: http://www.erad.org

2001 / 3 / 19 - 23 SCBT-MR, 24th Annual Meeting of the Society for Computed Body Tomography and Magnetic Resonance

•Subject: Imaging X-Ray Magnetic Resonance Imaging

•Location: South Beach Florida: Loews Miami Beach Hotel USA

•Contact: Soc. f. Computed Body Tomography, Matrix Meetings, P.O. Box 1026, Rochester, MN 55903-1026, USA

•Phone: (507) 288-5620 Countryphone: +1

•Fax: (507) 288-0014

2001 / 3 / 25 - 30 SGR, 30th Annual Meeting and Postgraduate Course of the Society of Gastrointestinal Radiologists

•Subject: Imaging X-Ray Medicine Gastroenterology

•Location: Scottsdale Arizona: Marriott Camelback USA

•Contact: Soc. of Gastrointestinal Radiologists, Intl. Meeting Mgrs., K. Schmitt, 4550 Post Oak Place, Suite 342, Houston, TX 77027, USA

•Phone: (713) 965-0566 Countryphone: +1

•Fax: (713) 960-0488

•E-Mail: imm@earthlink.net

•Internet: http://www.sgr.org

2001 / 4 / 4 - 8 STR, Society of Thoracic Radiology Meeting

•Subject: Imaging X-Ray Medicine Internal Medicine

•Location: Boca Raton Florida: Boca Raton Resort &

Club USA

•Contact: Soc. of Thoracic Radiology, c-o Ryals &

Associates, P.O. Box 1925, Roswell GA 30077, USA

•Phone: (770) 641-9773 Countryphone: +1

•Fax: (770) 552-9859

•E-Mail: webmaster@ryalsmeet.com

•Internet: http://www.ryalsmeet.com

2001 / 4 / 21 - 27 ISMRM, 9th Annual Scientific Meeting and Exhibition of the International Society of Magnetic Resonance in Medicine

•Subject: Medicine Imaging Magnetic Resonance Imaging

•Location: Glasgow: Scottish Exhibition & Conf.

Centre UK

•Contact: Intl. Soc. f. Magnetic Resonance in, Medicine, 2118 Milvia St, Ste 201, Berkeley, CA 94704, USA

•Phone: (510) 841-1899 Countryphone: +1

•Fax: (510) 841-2340

•E-Mail: info@ismrm.org

•Internet: http://www.ismrm.org

─ 638 ─

국외개최학술대회 (1)

수치

Fig. 1. A 4-year-old boy with a left adrenal mass detected on CT, in whom metastatic neuroblastoma was newly detected in the brain parenchyma on MR image 2 years after detection of the left adrenal mass

참조

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