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A case of articular pigmented villonodular synovitis (PVNS) simultaneously affecting 2

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대 한 수 부 외 과 학 회 지 제 13 권 제 3 호 The Journal of the Korean Society for Surgery of the Hand VOLUME 13, NUMBER 3, September 2008

– 228 –

Articular Pigmented Villonodular Syn- ovitis of the CMC Joints of the Hand - A Case Report -

Seok Hyun Kweon, M.D., Jin Young Park, M.D., Dong Chul Kim, M.D.

1

, Jung Woo Kim, M.D., Suk Joong Lee, M.D.

Department of Orthopedic Surgery, School of Medicine & Institute of Wonkwang Medical School, Iksan, Korea

Hana Orthopaedic Clinic, Iksan, Korea1

A case of articular pigmented villonodular synovitis (PVNS) simultaneously affecting 2

nd

and 4

th

CMC joints of same hand are reported with its clinical and radiologic features.

A 36-year-old woman complained of 2 years of slowly growing, non-tender and nonmovable 2 masses (3×2 cm, 2×1 cm sized) on dorsum of the left hand. There was no alteration of serology and ESR was normal. The plane X-rays of her left hand showed subcortical erosion of 2

nd

and 4

th

metacarpal base. We performed a surgical exploration. There was hyperplastic yellowish-brown synovitis and the joint was full of serious reddish fluid which was responsible for the mass. Careful synovecto- my was performed. The diagnosis of PVNS was con- firmed by histological examination which was showing synovial hyperplasia with macrophage filled with hemo- siderin pigment. The patient was showed no evidence of recurrence after 1 year after operation.

Key Words: Articular pigmented villonodular synovitis, Carpometacarpal joints

색소 융모 결절성 활액막염은 Jaffe 등1에 의해 비 특이적 병리현상에 의한 단 관절 염증성 질병으로 정 의 되었다. 주로 젊은 성인에서 발생되어지며 남녀의 차이는 보이지 않는다2,3. 이는 비슷한 병리적 병변을 갖은 두 가지의 임상적 형태로 구분 할 수 있는데, 하 나는 전형적으로 건의 활액막에서 발생하는 구획성 융 모 활액막염이고, 다른 하나는 미만성, 환형, 융모, 융모 결절성의 전형적 단일 관절 활액막염이다4. 전자 는 수부에 더 흔하지만 후자는 수부에서 매우 드물다.

수부에서 색소성 융모 결절성 활액막염은 수지간 관절 및 요 수근 관절의 단 관절에 나타나며, 중수지 관절 및 수근 중수지 관절에서는 드물게 발생한다. 본 저자 들은 수부의 시지와 환지의 수근 중수지 관절에 동시 에 발생한 관절내 색소성 융모 결절성 활액막염을 경 험하여 이에 대해 보고 하는 바이다.

36세 여자 환자로 2년 전부터 발생한 좌측 수배부에 3×2 cm, 2×1 cm의 점점 크기가 커지며 압통은 없 으며 움직임이 없는 2개의 종괴를 주소로 내원하였다 (Fig. 1). 과거력상 어떠한 외상이나 염증성 질환에 이환된 적은 없었고, 혈액검사상 백혈구 5.26×103/μl, 적혈수 침강 속도 23 mm/hr, C 반응 단백 0.5 mg/dl, 류마티스 인자 6 IU/ml 및 혈청 요산 농도 5.0 mg/dl로 모두 정상 범위로 측정되었다. 좌측 수 부의 단순 방사선 소견상 2,4 중수골 기저부의 피질골

수근 근 중 중수 수지 지 관 관절 절내 내 발 발생 생한 한 색 색소 소 융 융모 모 결 결절 절성 성 활 활액 액막 막염 -

- 1 1예 예 보 보고 고 - -

원광대학교 의과대학 정형외과학교실 및 의과학 연구소, 하나정형외과1 권석현∙박진영∙김동철1∙김정우∙이석중

통신저자: 박박 진진 영

전북 익산시 신룡동 344-2 원광대학교 정형외과

TEL: 063-859-1360, FAX: 063-852-9329 E-mail: ospjy1222@empas.com

* 본 논문은 2008년도 원광임상의학연구소 지원으로 이루어졌음.

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수근 중수지 관절내 발생한 색소 융모 결절성 활액막염 - 1예 보고 -

Fig. 1. Preoperative clinical photography: Slowly growing, non-tender and nonmovable 2 masses (3×2 cm, 2×1 cm sized) on dorsum of the left hand.

Fig. 2. Preoperative roentgenogram: Showed subcortical ero- sion of 2ndand 4thmetacarpal base.

Fig. 3. Intraoperative finding: Hyperplastic yellowish-brown synovitis and the joint was full of serious reddish fluid which was responsible for the mass.

Fig. 4. Histologic finding (A: H-E, ×40, B: H-E, ×100): Showing synovial hyperplasia with macrophage filled with hemosiderin pigment.

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하 골 미란 소견 관찰되고 있었다(Fig. 2). 저자들은 수술적 탐색술을 시행하기로 하였으며, 관절내 병변에 대해 확인하고자 시행한 관절경 소견상 연한 갈색의 3

×2 cm의 종괴가 중지 신전건 주위에 존재하고 있었 으며 2×1 cm의 종괴가 단 무지 신전건 부위에서 관 절과 통하고 있었다. 저자들은 수배부에서 절개하여 종괴를 제거하기로 하였으며, 절개 소견상 종괴는 3×

2 cm와 2×1 cm 크기의 과 증식성 연한 갈색의 종괴 가 건초 주위에 소견 관찰되고 있었고 이는 작은 결절 들로 이루어진 하나의 종괴 양상을 보이고 있었다 (Fig. 3). 건이 손상되지 않게 주의하여 활액막 제거 술과 함께 종괴 제거술 시행하고 조직 검사를 시행 하 였다. 조직 검사상 혈색소로 염색된 거대 세포를 가진 활액막의 과증식 소견 관찰되어 색소 융모 결절성 활액 막염으로 확진 하였다(Fig. 4). 술 후 단 상지 부목을 2주간 시행하고 수동적 관절 운동부터 시작하여 재활 을 시작 하였으며, 술 후 1년 추시 상 통증 및 관절의 운동장애, 종괴 재발의 소견은 관찰되고 있지 않았다.

Myers 등5은 색소 융모 결절성 활액막염은 인구 백 만명 당 1.8명 정도로 발생하는 드문 질환으로 슬관절 에 80%가 발생하며 다음으로 고관절, 족관절, 견관 절, 주관절 순으로 발병한다고 하였다. 수부에는 아주 드물게 발병하는 것으로 알려져 있으며 지관절 이나 요 수근 관절에 흔히 발병하며 중수 수지 관절에는 매 우 드물게 발병하는 것으로 되어져 있다6. Granowitz 등4은 색소 융모 결절성 활액막염를 국소형과 미만형으 로 임상적 특징을 기술 하였는데, 국소형은 미만형 보 다 드물게 발견되어지며 결절형 또는 자루형의 특징을 나타내고 부종과 동통을 동반하며 활액막으로 둘러싸 여 경계가 분명하며 황갈색을 띠고 있으며, 미만형은 연부조직 전체를 침범하며 만성적인 부종과 불편감을 호소 하고 국소형 보다 진한 갈색을 띄며 수술적 제거 후에도 재발이 잘 된다고 하였다. 그러나 수지나 수부 에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염은 다른 부위에 발생하는 것과 다르게 통증은 거의 없는 것으로 되어있 다7. 본 저자들의 경우에서도 수부에 발생하여 점점 커 지는 종괴 소견 이외의 통증은 거의 느끼지 못하였다.

색소 융모 결절성 활액막염은 진단을 위한 특이적 임상 소견이 거의 없어 이를 진단하기가 매우 어렵다.

혈청학적 검사상 변화 소견은 보이지 않으며 적혈구 침강 속도는 정상 소견으로 나타난다. 단순 방사선 검 사상 진행하면 피질골 하 미란, 골다공증, 관절면의 변화등의 소견을 관찰 할 수 있으나 초기에는 거의 정 상 소견을 보인다. 이런 소견을 보이는 색소 융모 결

절성 활액막염은 결핵성 활액막염, 통풍성 관절염, 류 마토이드 관절염과 감별진단이 꼭 필요 하다6. MRI가 이들의 감별 진단에 도움을 주기는 하나 확진은 조직 학적 소견이 필수적이다. 이 들은 섬유 아세포, 조직 원 세포와 활액막 또는 건초막 세포의 분화와 교원질 합성에 의한 단일, 다발 또는 미만성의 결절과 결절 주위에 포말 세포와 혈색소 침착이 특징적이다7. 저자 들 또한 임상적으로 종물 이외의 임상적, 혈청학적 이 상 징후를 찾아 볼 수는 없었으나 방사선적으로 2,4 중수골 기저부의 피질골 하 골 미란 소견 관찰되고 조 직학적 검사상 혈색소로 염색된 거대 세포를 가진 활 액막의 과증식 소견으로 이를 진단 하였다.

색소 융모 결절성 활액막염의 치료는 수술적 종괴 및 활액막 제거술이 최선이다. 수술적 방법에는 관절 경적 제거술과 관혈적 제거술이 있으나 이들 방법 모 두 완전한 제거가 힘들어 재발되는 경우가 많으며 여 러 보고에 따르면 8~46%까지 재발이 발견 된다고 하 였다3. 재발을 막기 위해 술 후 방사선 치료가 도움이 된다는 보고도 있다8,9. 저자들은 종괴의 절제 및 광범 위 활액막 제거술 만 시행하였으며 추가적 방사선 치 료는 시행하지 않았으나 아직 짧은 추시기간 이지만 1 년 추시 상 재발의 양상은 볼 수 없었다.

수부에 발생하는 색소 융모 결절성 활액막염은 국내 에서 드물게 보고 되어 왔지만 수근 중수지 관절 내에 발생한 문헌은 아직 보고된 바 없다. 저자들은 수근 중수지 관절 내에 발생한 색소 융모 결절성 활액막염 을 치험 하였기에 이에 대한 문헌 고찰과 함께 보고 하는 바이다.

참고문헌

01) Jaffe HL, Lichtenstein L, Sutro CJ. Pigmented villonodu- lar synovitis, bursitis and tenosynovitis. Arc Pathology.

1941;31:731-6.

02) Martin RC, Osborne DL, Edward MJ, Wrightson W, McMasters KM. Giant cell tumor of tendon sheath, tenosynovial giant cell tumor, and pigmented villonodular synovitis: defining the presentation, surgical therapy and recurrence. Oncol Rep. 2000;7:413-9.

03) Rosenberg D, Kohler R, Chau E, Bouvier R, Pouillaude JM, David L. Pigmented villonodular synovitis. Diffuse and localized forms in children. Arch Pediatr. 2001;8:

381-4.

04) Granowitz SP, D’ Antonio J, Mankin HL. The pathogene- sis and long term and results of pigmented villonodular synovitis. Clin Orthop. 1976;114:335-51.

05) Myers BW, Masi AT, Feigenbaum SL. Pigmented villon- – 230 –

권석현∙박진영∙김동철∙김정우∙이석중

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수근 중수지 관절내 발생한 색소 융모 결절성 활액막염 - 1예 보고 -

odular synovitis and tenosynovitis. A clinical epidemio- logic study of 166 cases and literature review. Medicine.

1980;59:223-38.

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brain). A review of eighy-one cases. J Bone Joint Surg Am. 1984;66:76-94.

08) Kat S, Kutz R, Elbrancht T, Weseloh G, Kuwert T.

Radiosynovectomy in pigmented villonodular synovitis.

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09) Tselis N, Heyd R, Zamboglou N. Pigmented villonodular synovitis of the distal radioulnar joint. Strahlenther Onkol.

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수치

Fig. 4. Histologic finding (A: H-E, ×40, B: H-E, ×100): Showing synovial hyperplasia with macrophage filled with hemosiderin pigment.

참조

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