J Korean Skull Base Society 11권 1호 : 43~47, 2016 종설1 종설2 종설3
증례1 원저1
증례2 증례3 증례4 증례5 증례6 증례7
계명대학교 의과대학 이비인후과학교실 장호준, 구본민, 박순형, 남성일
Department of Otorhinolaryngology, School of Medicine, Keimyung University, Daegu, Korea
Ho Joon Jang, MD,. Bon Min Koo, MD,. Soon Hyung Park, MD,. Sung Il Nam, MD
외이도 진주종 수술후 발생한 두개저 골수염 1예
Skull Base Osteomyelitis (SBO) is very rare and life threatening disease. This disease may typically occur due to contiguous spread of invasive infection from the ear. Severe otalgia and headaches are typical symptoms and cranial nerves may also be involved through stylomastoid foramen or jugular foramen. Most of suffered patients have systemic immunocompromised condition, often diabetes, or history of radiotherapy for head and neck cancer. SBO is most commonly caused by Pseudomonas aeruginosa. The inadequate responses to antipseudomonal therapy and poor control of blood glucose may raise the possibility of SBO. Surgery may also indicated if the disease doesn’t response on appropriate therapy. Here we have recently encountered a rare case of bilateral SBO after mastoidectomy. It is an uncommon complication of mastoidectomy, so we report about this case.
A case : Skull Base Osteomyelitis after Mastoidectomy
논문 접수일 : 2016년 4월 5일 논문 완료일 : 2016년 4월 25일 주소 : 41931 대구광역시 중구 달성로 56,
계명대학교 의과대학 동산의료원 이비인후과학교실
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남 성 일
교신저자
Skull base osteomyelitis, Otitis externa, cholesteatoma Key Words
▒ 서 론
두개저 골수염(skull base osteomyelitis)은 드물지만 당뇨 혹은 면 역력이 저하된 노인 환자에서 주로 발생하고, 대부분 외이도의 감 염으로 시작해서 측두골과 두개저로 진행하여 발생한다. 감염경로 로 외이도의 감염 없이 두개저 주변부의 어느 곳에서도 발생하는 중 심성 두개저 골수염(central skull base osteomyelitis) 예도 드물 게 보고 되고 있으므로 반드시 감별을 요한다. 가장 흔한 원인균은 Pseudomonas aeroginosa이며,1-2) 진단과 치료가 지연될 경우 다 발성 뇌신경마비 또는 뇌간을 침범해 사망에 이르게 하는 치명적인 질환이다.
유양돌기 절제술 후 발생할 수 있는 합병증으로는 염증, 난청, 이 명, 현훈, 미각장애, 안면마비, 뇌척수액 유출 등이 있으며 두개내 합 병증인 뇌막염, 뇌농양 등이 발생할 수 있다. 그리고 두개저 골수염 도 드물게 발생될 수 있는데, Patel 3)은 유양돌기절제술 후 발생한 외
이도염을 동반한 두개저 골수염을 보고하였다.
저자들은 유양동으로 진행된 좌측 외이도 진주종 제거를 목적으로 좌측 유양돌기절제술 후 발생한 양측 뇌기저 골수염 1예에 대해 수 술 및 항생제 치료로 좋은 결과를 얻었기에 보고하는 바이다.
▒ 증 례
72세 남자 환자가 3개월 전부터 시작된 좌측 청력저하 및 이루를 주소로 본원 외래에 내원하였다. 외래 초진 당시 외이도 후벽의 육 아조직 및 진주종이 확인되었으며, 측두골 컴퓨터단층화촬영 상에 서 외이도 후벽 골부 결손 및 유양동까지 진행된 연조직 음영이 확 인되었다(Fig. 1). 외래에서 경구 항생제를 포함한 치료를 받았으 나 이루가 호전되지 않아 수술을 계획하였다. 당뇨, 고혈압, 뇌경색 의 과거력이 있는 환자로 수술 4일 전 본원 내분비내과에서 엄격한 혈당 조절 후 좌측 단순 유양동 삭개술 및 외이도 골부 결손을 복원 하였다. 수술 당시 특별한 문제는 없었고 술 전 외래에서 시행한 이 루 배양검사 상 MRSA가 동정되어 vancomycin을 정주 항생제로 사 용하였다. 술 후 10일부터 창상부위 삼출액 발생하여 육아조직 제 거 및 항생제 창상 세척을 시행하고 배양검사 결과 Pseudomonas aeruginosa이 동정되어 적절한 항생제 piperacillin/tazobactam 을 사용하였다. 환자의 수술 부위가 호전 되어 술 후 20일에 환자는 퇴원하였다. 퇴원 후 추적관찰 안된 상태에서 4개월 후 좌측 안면마 비와 좌측 이통이 있어 타병원 방문하여 두개저 골수염 진단하에 좌 측 추체아전절제술을 받았다. 추체아전절제술 시행 당시 시행한 배 양검사 상에서도 Pseudomonas aeruginosa 확인되어 적절한 경정 맥 항생제로 약 2개월 동안 타병원에서 입원 치료 받았다. 좌측 안면
Fig. 2
Axial MR image.
A. T1 weighted gadolinium contrast enhanced MR image shows intense enhancement at skull base.
Inflammation invaded to the carotid space, retropharyngeal space and prevertebral space.
B. T2 weighted MR image shows high signal intensities in carotid space,
A B
Fig. 1
Initial temporal bone CT, on axial CT scan, there are bony defect on the external auditory canal and soft tissue density in the mastoid cavity (arrow).
마비는 추체아전절제술 4개월 후 호전이 되었으나 환자는 본원과 다 른 지방에 거주하고 있어 경과관찰이 제대로 되지 않았으며 혈당 또 한 관리되지 않는 상태로 지냈다. 좌측 추체아전절제술 7개월 후 지 속되는 우측 이루 및 두통을 주소로 본원에 다시 내원하였다. 내원 당시 우측 이루가 확인되어 외이도염 진단하에 배양검사를 시행하였 고 두개저 골수염 재발 의심하에 시행한 뇌 자기공명영상에서 양측 경동맥관 주변까지 침범한 뇌기저 골수염이 확인되었고(Fig. 2), Tc 99m-HDP 스캔을 추가로 시행하였다(Fig. 3). 추체아전절제술 당시 시행한 배양검사와 동일한 Pseudomonas aeruginosa가 동정되었 으며 환자 혈당 조절이 되지 않았다는 점에서 Pseudomonas 잠복 균의 재활성화에 가능성을 두고 경정맥 항생제 ceftazidime으로 집 중적 치료하였다. 입원 3일째 House-Brackmann grade II의 우 측 안면마비가 발생하여 항생제 치료와 함께 경정맥 스테로이드를 5
일간 투여하였다. 입원 21일째 경과 확인을 위해 시행한 MRI 상에서 양측 경동맥관, 척추주변공간의 염증이 호전되는 것을 확인 할 수 있 었으며(Fig. 4), 점차적으로 우측 안면마비 및 두통 또한 호전되었고 모든 증상 관해 소견 보여 입원 3개월에 환자는 퇴원하였다. 외래에 서 1개월마다 지속적으로 혈당 조절과 병소 부위를 경과 관찰하였는 데 현재까지 특별한 문제가 없는 상태로 확인되었다.
▒ 고 찰
두개저 골수염은 1959년 Meltzer 4)에 의해 처음 소개되었으며 이후 악성외이도염(malignant external otitis)과 동일한 질환으 로 불리고 있다. 대부분 당뇨 또는 면역이 저하된 노인에서의 염증 이 외이도에서부터 Santorini 절흔(fissure of Santorini) 및 고
Fig. 4
Axial MR image of 2 months after treatment.
A. T1 weighted gadolinium contrast enhanced MR image shows decreased enhancement compared with Fig. 2A.
B. T2 weighted MR image shows interval improvement of the lesion.
A B
Fig. 3
Tc99m-HDP scan. Bone scan shows increased uptake at skull base, C1 and C2 area
실유돌봉합(tympanomastoid suture)을 통해 감염균이 측두골로 파급되며, 경유돌공(stylomastoid foramen)과 경정맥공(jugular foramen)을 포함하여 뇌기저부로 파급되어 골수염이 유발되는 것 으로 알려져 있다.5, 6)
1991년에 Sie 7)에 의해 외이도염이 없는 환자에서 발생한 두개저 골수염이 보고된 이후 비정형 또는 중심성 두개저 골수염이라는 명 칭으로 문헌 보고가 되고 있다. Cavel 8)은 환측의 두통을 호소하고 CT, MRI상 뇌기저 병변이 관찰 되는 당뇨환자에서 ciprofloxacin 사용으로 증상 호전을 보이는 경우를 중심성 두개저 골수염의 전형 적 소견이라고 하였다.
본 증례에서는 혈당이 조절되지 않는 당뇨 환자에서 외이도염과 외이도 진주종으로 시작하여 양측 두개저 골수염까지 진행된 이성 두개저 골수염(otogenic skull base osteomyelitis)이다.
두개저 골수염의 증상으로는 장기간의 심한 이통 및 지속적인 측 두부와 두정부의 두통, 이루 및 난청 등이 있다. 심한 경우는 개구 장애, 뇌신경 마비 및 횡정맥동 혈전염에 의한 증상이 나타날 수 있 다. 감염이 경유돌공(stylomastoid foramen)과 경정맥동(jugular foramen)을 통해 안면, 설인두, 미주, 척추부신경을 침범하여 마비 가 올 수 있다. 9, 10)
두개저 골수염을 유발하는 가장 흔한 원인균으로 녹농균 (Pseudomonas aeruginosa)이나 소수의 환자들에게서 Aspergillus fumigatus와 같은 진균이나 다른 세균 등에 의해 발생한 보고가 있
다 1, 10). 이루나 조직의 배양과 항생제 감수성 검사는 진단 및 치료에
있어 필수적이며, 항녹농균 항생제 치료에 반응이 없는 경우에는 진 균 감염도 의심할 것을 저자들은 추천한다.
당뇨나 면역이 저하된 환자에서 외이도염이 있으면서 심한 이 통을 호소할 경우, 녹농균이 동정될 경우, ESR(erythrocyte semimentation rate) 상승 될 경우에는 의심해 볼 수 있다.
영상학적 소견으로는 전산화단층촬영(Computed tomography) 에서는 골 기질과 지방의 경계를 통해 외이도와 뇌기저의 골 파괴 정 도를 확인하는데 유용하며, 뇌 자기공명영상(Magnetic resonance imaging)에서는 경막의 조영증강 및 골 수질의 침범 여부를 확인 함으로써 연부조직의 병변 범위를 파악하는데 도움이 된다 11). T1
었으나 다른 증상 및 징후가 관해에 도달하여도 잔여 병변들은 지속 적으로 관찰되고 있어 자기공명영상만으로 관해 여부를 판단하기에 는 한계가 있었다.
치료로는 균 동정 결과를 신속히 확인하여 적절한 항생제의 장기 간의 사용이 원칙이며, 염증성 육아조직의 주기적인 제거가 근본적인 치료이다. 치료에 대한 반응은 갈륨 골스캔, 증가된 적혈구 침강속도 (ESR)의 정상화 그리고 이통의 호전을 통해 평가 할 수 있다. 14, 15)
본 증례에서의 임상경과를 살펴보면, 평소에 혈당 조절이 안되는 당뇨가 있는 노인에서 외이도염과 외이도 진주종이 유양동을 침범해 수술적 치료를 받았으며, 퇴원 후 장시간이 지나 환측에 두개저 골수 염이 발생하였고 또 반대편까지 진행되어 양측 두개저 골수염이 발 생하였다. 이는 면역력이 저하된 당뇨환자에서 혈당 조절 실패와 술 후 항생제 사용의 중단으로 인한 측두골 내의 잠재 감염의 재활성화 로 인한 것이라 생각된다.
저자들은 당뇨나 면역이 저하된 환자가 두개저 골수염으로 진단된 경우는 엄격한 혈당 조절을 시행하고, 신속한 균배양 검사를 통한 적 절한 항생제 선택과 충분한 기간 동안의 경정맥 항생제 사용에 대한 입원치료 할 것을 추천한다. 지속적인 이통, 두통, 뇌신경마비와 같 은 두개저 골수염을 의심할 만한 증상을 호소하는 환자에서 신속한 영상학적 진단, 균배양 검사와 장기간의 항생제 사용이 뇌기저 골수 염의 치료에 중요하며 치료 종결 이후로도 장기간의 지속적인 경과 관찰과 엄격한 혈당조절 관리가 반드시 필요하겠다.
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